Desarrollo y validación de un nomograma que predice la probabilidad de aparición de Hirschsprung en niños después de una cirugía

Este estudio retrospectivo se realizó en pacientes diagnosticados de HSCR sometidos a tratamiento quirúrgico en nuestro servicio hospitalario desde enero de 2000 hasta diciembre de 2019. Este estudio de investigación fue revisado y aprobado por el comité de ética del Hospital, renunciando al requisito de consentimiento informado en consonancia con la Declaración de Helsinki. El número de aprobación de la junta de revisión institucional es S108. El diagnóstico de HSCR se estableció mediante exámenes preoperatorios, que incluyeron enema de bario, manometría anorrectal y biopsia rectal por succión. Además, se realizó un examen patológico postoperatorio para confirmar aún más el diagnóstico. Todas las operaciones se realizaron de acuerdo con los procedimientos estándar por grupos quirúrgicos experimentados de nuestro departamento.

2.2. Definición de suciedad Este estudio se refiere a los criterios de diagnóstico de suciedad tal como se describen en la literatura publicada. Con base en los criterios previamente establecidos y la experiencia clínica, los pacientes que experimentaron ensuciamiento persistente durante más de seis meses después de la cirugía fueron finalmente identificados para su inclusión en este estudio. En este estudio, los pacientes con síndrome de Down y otros síndromes establecidos que potencialmente contribuyeron al mal desarrollo fueron excluidos como se describió anteriormente. Además, se excluyó del estudio a los pacientes que se sometieron a su cirugía inicial en otra institución, así como a los participantes que recibieron tratamiento por etapas o a los que les faltaban datos relacionados con la suciedad.

En este estudio, los investigadores recopilaron la información clínica sobre los pacientes a partir de una revisión exhaustiva de la literatura relevante y del juicio clínico. Estos datos incluyeron la edad de la cirugía definitiva, sexo, peso en el momento de la operación, antecedentes de parto prematuro, antecedentes familiares, meconio, duración del estreñimiento, tratamiento conservador, antecedentes quirúrgicos, técnicas quirúrgicas, longitud del intestino extirpado, procedimiento quirúrgico y estado del ensuciamiento. Las técnicas quirúrgicas incluyeron extracción asistida por laparoscopia [LAPT], extracción endorrectal asistida por laparotomía [LEPT] y extracción endorrectal transanal [TEPT]. La longitud del intestino extirpado incluyó colectomía izquierda, ectomía subtotal y colectomía total. Los procedimientos quirúrgicos se clasificaron en Soave, Heart-Shaped, Rebbein, Duhamel y otros. Se excluyeron del análisis los datos con una tasa de eliminación >= 20%. Se introdujo el método de recorte para abordar los valores anormales y se empleó un método de imputación múltiple para interpolar los datos faltantes. Todos los pacientes fueron asignados aleatoriamente a un conjunto de entrenamiento y validación en una proporción de 7:3 como se informó anteriormente. No se observaron diferencias significativas en las características demográficas y clínicas entre los conjuntos de entrenamiento y validación. Para determinar los posibles factores predictivos, el conjunto de entrenamiento se sometió a un análisis de regresión LASSO, que eliminó efectivamente varias variables independientes irrelevantes o de multicolinealidad para reducir los datos de alta dimensión. Luego, se aplicó el análisis de regresión logística multivariable para determinar las variables de ensuciamiento en pacientes con HSCR postoperatorios mayores de un año de edad. Finalmente, se creó un nomograma basado en el conjunto de entrenamiento y se validó en el conjunto de validación.

Se emplearon discriminación y calibración para evaluar y probar la precisión predictiva del modelo establecido. Se generaron el índice de concordancia de Harrell [índice C] y la curva característica operativa del receptor [ROC] [AUC] para estimar la discriminación del nomograma. Un índice C cercano a 1 indica un alto nivel de capacidad predictiva del modelo. Además, un AUC > 0,80 indica una discriminación relativamente buena. La calibración del nomograma se acompañó con la prueba de Hosmer-Lemeshow, que se desarrolló para determinar la coherencia entre la aparición de suciedad prevista y observada. Por último, se realizó DCA para evaluar la viabilidad clínica de los nomogramas. Tanto la discriminación como la calibración se evaluaron mediante arranque con 1000 remuestras.

Para los parámetros con variables continuas, la distribución normal se expresó como media ± desviación estándar [DE] y la distribución asimétrica se presentó como mediana [M] y rango de cuartil [Q25-Q75]. Los datos continuos entre dos grupos se compararon mediante la prueba t independiente. La prueba t de varianza desigual se utilizó para comparar datos entre grupos con varianzas desiguales. En casos de distribución asimétrica, se empleó la prueba U de Mann-Whitney. Además, los datos categóricos se compararon mediante 2 o la prueba exacta de Fisher. El análisis estadístico se realizó utilizando el software R v.4.0.2 [The R Project for Statistical Computing, www.r-project.org] con el paquete "rms" utilizado para el análisis de regresión logística y la construcción de nomogramas. Un valor de P bilateral inferior a 0,05 se consideró estadísticamente significativo.