FlaME:n kognitiivinen kuntoutustutkimus lapsuuden aivokasvaimelle (FLaME)

Lapsuuden aivokasvaimen hoidon edistyminen viime vuosikymmeninä on merkittävästi parantanut kuolleisuutta, mutta se on maksanut huomattavia kustannuksia lapsen kognitiivisille kyvyille itse kasvaimen vaikutusten ohella. Jopa 100 % aivokasvaimen vuoksi hoidetuista lapsista kokee jonkinasteisia kognitiivisia vaikeuksia, vaikka useimmat ovat saavuttaneet tyypillisen kognitiivisen kehityksen ennen diagnoosia. Useimmissa tapauksissa lapsi kokee useita kognitiivisia vaikeuksia (esim. muistin, huomion ja käsittelyn nopeuden kanssa), jotka vaikuttavat vakavasti elämänlaatuun, mielenterveyteen, koulutukseen, akateemiseen ja ammatilliseen suoritukseen ja edistymiseen kohti itsenäistä aikuista. Nämä kognitiiviset vaikeudet ilmenevät usein ja muuttuvat vakavammiksi ajan myötä (kutsutaan "myöhäisiksi vaikutuksiksi"). Nämä vaikeudet on todettu usein tutkimuksissa, ja ne ovat saaneet aikaan vahvan korostuksen neurorehabilitaation tarpeeseen kansallisissa lasten aivokasvainten ohjeissa (esim. NICE, 2005). Interventiot, joilla pyritään käsittelemään kognitiivisia vaikeuksia ja tukemaan lapsia jatkamaan kehityskulkuaan mahdollisimman tarkasti, ovat selvästi ensiarvoisen tärkeitä. Viimeaikaiset todisteet kuitenkin osoittavat, että neurorehabilitaatiosuositus toteutetaan harvoin, ja kognitiivinen kuntoutus ei ole lähes kokonaan saatavilla. Huonoa kansallisten ohjeiden noudattamista pahentaa aivokasvaimen vuoksi hoidettujen lasten kognitiivisia kuntoutustoimenpiteitä koskeva erittäin rajallinen tutkimus. Harvoilla kokeiltuilla interventioilla on myös ollut huono toteutettavuus (esim. alhainen valmistumisaste) ja heikko hyväksyttävyys potilaiden ja perheiden kannalta.

Kognitiiviset kuntoutustoimenpiteet sisältävät tyypillisesti joko 1) "massaharjoitukseen perustuvan" harjoituksen (jota joskus kutsutaan "aivoharjoitukseksi") kognitiivisissa harjoitustehtävissä, joissa henkilö toistaa kognitiivisia harjoituksia useiden istuntojen aikana, kuten joukon pisteitä muistamista; 2) strategia- perustuvat lähestymistavat, jotka opettavat strategioita kognition optimoimiseksi (esim. muistitekniikat, kuten muistotekniikka) ja/tai 3) ulkoisia korvaavat apuvälineet (esim. visuaaliset muistutukset). Aivokasvainlasten kognitiivisesta kuntoutuksesta on tehty vain vähän tutkimuksia, erityisen hyvälaatuisia. Pieni määrä tutkimuksia on keskittynyt harjoituksiin perustuvaan kuntoutukseen, mutta tämän lähestymistavan toteutettavuus ja hyväksyttävyys aivokasvainlapsille on alhainen, ja siinä on hyvin dokumentoituja ongelmia huonossa yleistämisessä taitoihin toistuvasti koulutetun tehtävän lisäksi ja parannusten huonossa ylläpidossa. Lapsuuden aivovamman kuntoutuksessa on suurin potentiaali, kun se sisältää kognitiivisen strategian käytön, on mukautettu kehitystasolle, sisältää systeemistä tukea ja antaa lapsille mahdollisuuden kehittää omia strategioitaan. Tällä hetkellä on olemassa yksi laadukas kokeilu kognitiivisesta kuntoutustoimenpiteestä, joka sisältää strategian käytön aivokasvainlapsille. Interventio johti parannuksiin akateemisissa saavutuksissa ja vanhempien kertomuksessa lasten tarkkaavaisuuden taidoista, mutta vaikutusten koko oli pieni. Ohjelmaan sisältyi myös vaativa harjoitusharjoitusosa (vaatii yhteensä 50 tuntia), ja vain 60 % osallistujista suoritti interventiota. Myöhemmässä tutkimuksessa drill-pohjainen käytäntö jätettiin pois ja strategian käyttökomponenttia laajennettiin yhdistämällä se vanhempien ja opettajien strategiatukeen pienemmässä pilottitutkimuksessa. Löydösten voimaa ja yleistettävyyttä rajoittaa pieni otoskoko, mutta joitain parannuksia kognitioon havaittiin. Vanhemmat ja lapset arvioivat myös tyytyväisyytensä korkeaksi, etenkin koska interventio paransi heidän ymmärrystään heidän kognitiivisista vahvuuksistaan ​​ja heikkouksistaan. Huolimatta joistakin lupaavista strategiapohjaisen kognitiivisen kuntoutuksen tuloksista, heikko toteutettavuus heijastuu edelleen alhaisina valmistumisasteena. Mikään kognitiivinen kuntoutus ei ole käsitellyt aivokasvaimia sairastavien lasten kognitiivista väsymystä (äärimmäistä henkistä väsymystä), joka voisi ennustettavasti rajoittaa osallistumista ja toimenpiteiden loppuun saattamista. Vahvista suosituksista huolimatta ei ole vielä kehitetty kohdennettua interventiota aivokasvaimia sairastavien lasten kognitiiviseen väsymykseen.

Tutkimus suunniteltiin vastaamaan kahteen avainkysymykseen, joissa on huomattavaa näyttöä: 1) onko uusi strategiapohjainen kognitiivinen kuntoutusinterventio, joka on hyväksyttävä ja toteutettavissa aivokasvaimen vuoksi hoidetuille lapsille ja heidän perheilleen, ja 2) lisääkö väsymyksen hallintaa interventio parantaa toteutettavuutta ja hyväksyttävyyttä. Interventio on nimeltään The Fatigue, Learning and Memory Enrichment [FLaME] -ohjelma. Tulokset kertovat meille FlaME-ohjelman toteutettavuudesta, hyväksyttävyydestä ja alustavista tuloksista. Toisin sanoen se kertoo meille, onko esteitä tämän toimenpiteen toteuttamiselle nuorille, joilla on aivokasvain, kuinka hyväksyttävänä he pitävät sitä ja mikä on interventiotarpeen kysyntä ja tyytyväisyys. Haemme myös alustavia tietoja interventioiden tehokkuudesta optimaalisen lopputuloksen mittaamiseksi. Nämä tiedot antavat tietoa edistymisestä laajemmassa mittakaavassa satunnaistetussa kontrolloidussa tutkimuksessa (RCT), jotta voidaan täyttää merkittävä näyttövaje alitutkitussa ryhmässä. Isossa-Britanniassa ei ole aiemmin suoritettu kognitiivista kuntoutustutkimusta lapsuuden aivokasvaimelle, mukaan lukien National Health Service.