De FLaME cognitieve revalidatiestudie voor hersentumoren bij kinderen (FLaME)

De vooruitgang in de behandeling van hersentumoren bij kinderen in de afgelopen decennia heeft de sterftecijfers aanzienlijk verbeterd, maar gaat gepaard met aanzienlijke kosten voor de cognitieve vermogens van het kind, naast de effecten van de tumor zelf. Tot 100% van de kinderen die voor een hersentumor worden behandeld, ervaart een zekere mate van cognitieve problemen, ondanks dat de meesten vóór de diagnose een typische cognitieve ontwikkeling hebben bereikt. In de meeste gevallen zal het kind meerdere cognitieve problemen ervaren (bijvoorbeeld met geheugen, aandacht en snelheid van verwerking) die ernstige gevolgen hebben voor de kwaliteit van leven, de geestelijke gezondheid, de toegang tot onderwijs, het academisch en beroepsniveau en de voortgang op weg naar een onafhankelijke volwassene. Deze cognitieve problemen komen vaak naar voren en worden in de loop van de tijd ernstiger ('late effecten' genoemd). Deze problemen zijn vaak aangetroffen in onderzoeksstudies en hebben geleid tot een sterke nadruk op de noodzaak van neurorehabilitatie in de nationale richtlijnen voor hersentumoren bij kinderen (bijv. NICE, 2005). Interventies gericht op het aanpakken van cognitieve problemen en het ondersteunen van kinderen om hun ontwikkelingstraject zo goed mogelijk te hervatten, zijn duidelijk van het grootste belang. Uit recent bewijsmateriaal blijkt echter dat de aanbeveling voor neurorehabilitatie zelden wordt uitgevoerd, terwijl cognitieve revalidatie vrijwel geheel niet beschikbaar is. De slechte naleving van de nationale richtlijnen wordt nog verergerd door het zeer beperkte onderzoek naar cognitieve revalidatie-interventies voor kinderen die worden behandeld voor een hersentumor. De weinige geprobeerde interventies hadden ook een slechte haalbaarheid van implementatie (bijvoorbeeld lage voltooiingspercentages) en een lage aanvaardbaarheid voor patiënten en families.

Cognitieve revalidatie-interventies omvatten doorgaans ofwel 1) 'massale, op oefeningen gebaseerde' oefeningen (soms 'hersentraining' genoemd) op cognitieve trainingstaken waarbij het individu cognitieve trainingsoefeningen herhaalt gedurende vele sessies, zoals het onthouden van een reeks punten; 2) strategie- gebaseerde benaderingen die strategieën aanleren om de cognitie te optimaliseren (bijv. geheugentechnieken zoals geheugensteuntjes), en/of 3) externe compenserende hulpmiddelen (bijv. visuele herinneringen). Er zijn weinig onderzoeken naar cognitieve revalidatie bij kinderen met hersentumoren, en het zijn vooral onderzoeken van goede kwaliteit. Een klein aantal onderzoeken heeft zich gericht op rehabilitatie op basis van oefeningen, maar de haalbaarheid en aanvaardbaarheid van deze aanpak voor kinderen met hersentumoren is laag en er zijn goed gedocumenteerde problemen met slechte generalisatie naar vaardigheden die verder gaan dan de herhaaldelijk getrainde taak en het slechte onderhoud van verbeteringen. Revalidatie bij hersenletsel bij kinderen heeft het grootste potentieel als het gebruik van cognitieve strategieën omvat, aangepast is aan het ontwikkelingsniveau, systemische ondersteuning omvat en kinderen in staat stelt hun eigen strategieën te ontwikkelen. Er bestaat momenteel één onderzoek van goede kwaliteit naar een cognitieve revalidatie-interventie waarin strategiegebruik is opgenomen voor kinderen met een hersentumor. De interventie resulteerde in verbeteringen in de academische prestaties en in de rapportage door ouders over de aandachtsvaardigheden van hun kind, maar met kleine effectgroottes. Het programma omvatte ook een veeleisende, op oefeningen gebaseerde oefencomponent (die in totaal 50 uur vergde), waarbij slechts 60% van de deelnemers de interventie voltooide. In een daaropvolgend onderzoek werd de op oefeningen gebaseerde praktijk achterwege gelaten en werd de component voor het gebruik van strategie uitgebreid, door deze te combineren met strategieondersteuning voor ouders en leerkrachten in een kleinere pilotstudie. De kracht en generaliseerbaarheid van de bevindingen worden beperkt door een kleine steekproefomvang, maar er zijn wel enkele verbeteringen op het gebied van de cognitie gevonden. Ouders en kinderen waren ook zeer tevreden, vooral omdat de interventie hun inzicht in hun cognitieve sterke en zwakke punten verbeterde. Ondanks enkele veelbelovende bevindingen voor op strategie gebaseerde cognitieve revalidatie, blijft de slechte haalbaarheid tot uiting komen in lage voltooiingspercentages. Geen enkele cognitieve revalidatie-interventie heeft de hoge prevalentie van cognitieve vermoeidheid (extreme mentale vermoeidheid) bij kinderen met hersentumoren aangepakt, wat voorspelbaar de betrokkenheid en voltooiing van interventies zou kunnen beperken. Ondanks sterke aanbevelingen moet er nog een gerichte interventie worden ontwikkeld voor cognitieve vermoeidheid bij kinderen met hersentumoren.

Het onderzoek was bedoeld om twee belangrijke vragen te beantwoorden waar er een substantiële lacune in het bewijs bestaat: 1) is een nieuwe, op strategie gebaseerde cognitieve revalidatie-interventie acceptabel en haalbaar voor kinderen die worden behandeld voor een hersentumor en hun families, en 2) voegt vermoeidheidsmanagement toe aan de behandeling van hersentumoren? interventies verbeteren de haalbaarheid en aanvaardbaarheid. De interventie heet The Fatigue, Learning and Memory Enrichment [FLaME] programma. De bevindingen zullen ons vertellen over de haalbaarheid, aanvaardbaarheid en voorlopige resultaten van het FLaME-programma. Dat wil zeggen, het zal ons vertellen of er belemmeringen zijn voor het invoeren van deze interventie voor jonge mensen met hersentumoren, hoe acceptabel zij het vinden, en wat de mate van vraag en tevredenheid is die er is met de interventie. We zullen ook voorlopige informatie inwinnen over de effectiviteit van interventies om de optimale uitkomstmeting te informeren. Deze informatie zal de voortgang naar een grootschaliger gerandomiseerde gecontroleerde studie (RCT) informeren om een ​​substantiële leemte in het bewijsmateriaal in een onder onderzochte groep op te vullen. Er is in Groot-Brittannië nog niet eerder een cognitieve revalidatieproef voor hersentumoren bij kinderen uitgevoerd, ook niet binnen de National Health Service.