FLaME kognitiv rehabiliteringsstudie for hjernesvulst i barndom (FLaME)

Behandlingsfremskritt for hjernesvulst i barndommen de siste tiårene har forbedret dødeligheten betydelig, men har betydelige kostnader for barnets kognitive evner, sammen med effekten av selve svulsten. Opptil 100 % av barna som behandles for en hjernesvulst opplever en viss grad av kognitive vansker til tross for at de fleste har oppnådd typisk kognitiv utvikling før diagnosen. I de fleste tilfeller vil barnet oppleve flere kognitive vansker (f.eks. med hukommelse, oppmerksomhet og prosesseringshastighet) som i stor grad påvirker livskvalitet, mental helse, tilgang til utdanning, akademisk og yrkesmessig oppnåelse, og fremgang mot å bli en selvstendig voksen. Disse kognitive vanskene dukker ofte opp og blir mer alvorlige over tid (kalt "seneffekter"). Disse vanskene har ofte blitt funnet i forskningsstudier og har informert om en sterk vektlegging av behovet for nevrorehabilitering i nasjonal veiledning for hjernesvulst i barndom (f.eks. NICE, 2005). Intervensjoner rettet mot kognitive vansker og støtte barn til å gjenoppta sin utviklingsbane så nært som mulig er helt klart avgjørende. Nyere bevis finner imidlertid at anbefalingen for nevrorehabilitering sjelden blir implementert, med kognitiv rehabilitering nesten helt utilgjengelig. Dårlig etterlevelse av nasjonale retningslinjer forsterkes av den svært begrensede forskningen på kognitive rehabiliteringsintervensjoner for barn behandlet for hjernesvulst. De få intervensjonene som er prøvd har også hatt dårlig gjennomførbarhet for implementering (f.eks. lav gjennomføringsgrad) og lav aksept for pasienter og familier.

Kognitive rehabiliteringsintervensjoner involverer vanligvis enten 1) "massebasert drill-basert" praksis (noen ganger kalt "hjernetrening") på kognitive treningsoppgaver der individet gjentar en kognitiv treningsøvelse over mange økter, for eksempel å huske en rekke prikker; 2) strategi- baserte tilnærminger som lærer strategier for å optimalisere kognisjon (f.eks. minneteknikker som mnemonics), og/eller 3) eksterne kompenserende hjelpemidler (f.eks. visuelle påminnelser). Det er få studier av kognitiv rehabilitering for barn med hjernesvulst, spesielt god kvalitet på studier. Et lite antall studier har fokusert på drillbasert rehabilitering, men gjennomførbarheten og akseptabiliteten for denne tilnærmingen for barn med hjernesvulst er lav og har godt dokumenterte problemer med dårlig generalisering til ferdigheter utover den repeterende trente oppgaven og dårlig vedlikehold av forbedringer. Rehabilitering ved hjerneskade i barndommen har størst potensial når den inkluderer bruk av kognitiv strategi, er tilpasset utviklingsnivå, involverer systemisk støtte og gir barn mulighet til å utvikle sine egne strategier. Det er for tiden en studie av god kvalitet av en kognitiv rehabiliteringsintervensjon som inkluderer strategibruk for barn med hjernesvulst. Intervensjonen resulterte i forbedringer i akademiske prestasjoner og foreldrenes rapportering av ferdigheter til oppmerksomhet hos barn, men med små effektstørrelser. Programmet inkluderte også en krevende øvelsesbasert øvelseskomponent (som krever 50 timer totalt), med bare 60 % av deltakerne som fullførte intervensjonen. En påfølgende studie utelot den drillbaserte praksisen og utvidet strategibrukskomponenten, og kombinerte den med foreldre- og lærerstrategistøtte i en mindre pilotstudie. Kraften og generaliserbarheten til funnene er begrenset av en liten prøvestørrelse, men noen forbedringer for kognisjon ble funnet. Foreldre og barn vurderte også høye nivåer av tilfredshet, spesielt fordi intervensjonen forbedret deres forståelse av deres kognitive styrker og svakheter. Til tross for noen lovende funn for strategibasert kognitiv rehabilitering, gjenspeiles fortsatt dårlig gjennomførbarhet i lave gjennomføringsgrader. Ingen kognitiv rehabiliteringsintervensjon har adressert den høye prevalensen av kognitiv tretthet (ekstrem mental tretthet) for barn med hjernesvulster som forutsigbart kan begrense engasjement og fullføring av intervensjoner. Til tross for sterke anbefalinger er det ennå ikke utviklet en målrettet intervensjon for kognitiv tretthet for barn med hjernesvulster.

Forskningen ble utformet for å svare på to nøkkelspørsmål der det er et betydelig evidensgap: 1) er en ny strategibasert kognitiv rehabiliteringsintervensjon akseptabel og gjennomførbar for barn behandlet for hjernesvulst og deres familier, og 2) legger til tretthetsbehandling til intervensjon forbedrer gjennomførbarhet og akseptabilitet. Intervensjonen kalles The Fatigue, Learning and Memory Enrichment [FLaME]-programmet. Funnene vil fortelle oss om gjennomførbarheten, akseptabiliteten og de foreløpige resultatene av FLaME-programmet. Det vil si at den vil fortelle oss om det er noen barrierer for å få på plass denne intervensjonen for unge mennesker med hjernesvulster, hvor akseptabelt de finner det, og hvilken grad av etterspørsel og tilfredshet det er med intervensjonen. Vi vil også søke foreløpig informasjon om intervensjonseffektivitet for å informere om den optimale resultatmålingen. Denne informasjonen vil informere om fremgang til en større skala randomisert kontrollert studie (RCT) for å møte et betydelig bevisgap i en underforsket gruppe. Det har ikke vært noen kognitiv rehabiliteringsforsøk for hjernesvulst hos barn i Storbritannia før, inkludert innen National Health Service.