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小児神経・筋疾患の遺伝的・身体的研究

小児期の神経筋疾患および神経遺伝学的疾患の臨床的および分子的症状

バックグラウンド:

- ある種の筋ジストロフィーのように、人生の早い段階 (25 歳以前) に発症する神経や筋肉の障害は、家族内で発生する可能性があります。 しかし、これらの疾患の遺伝的原因はわかっていません。 また、医師は、これらの病気の症状が時間の経過とともにどのように変化するかを完全には理解していません。 研究者は、罹患した人々とその家族、および健康なボランティアを研究することにより、小児期に始まる遺伝的な神経および筋肉の障害についてさらに学びたいと考えています.

目的:

- 人生の早い段階で始まり、家族内で進行する神経と筋肉の障害をよりよく理解すること。

資格:

  • 小児期発症の筋肉および神経障害を有する生後 4 週間以上の個人。通常は小児期に発症する障害を後で発症する者を含む。
  • 筋肉障害および神経障害のある個人の罹患者および罹患していない家族。
  • 神経や筋肉に障害のない生後 4 週間以上の健康なボランティア。

デザイン:

  • 参加者は、身体検査と病歴でスクリーニングされます。 遺伝子情報は、血液、唾液、頬スワブ、または皮膚サンプルから収集されます。 尿サンプルを採取することもあります。
  • 健康なボランティアと影響を受けていない家族は、筋肉の画像検査を受けます。 これらの研究には、磁気共鳴画像法 (MRI) および超音波スキャンが含まれます。 結果は、影響を受けた参加者の結果と比較されます。
  • 神経および筋肉障害のあるすべての参加者は、以下を含む複数のテストを受けます。
  • 超音波や MRI スキャンなど、筋肉の画像検査。
  • X 線や DEXA スキャンなど、骨の画像検査。
  • 心臓と肺の機能検査。
  • 目の検査。
  • 神経および筋肉の電気活動検査および生検。
  • 影響を受けた筋肉のビデオと写真画像のコレクション。
  • 発話、言語、および嚥下の評価。
  • 研究のために脊髄液を採取するための腰椎穿刺。
  • 動き、注意、思考、協調のテスト。
  • 神経や筋肉の障害を持つ参加者は、毎年臨床センターに戻ります。 彼らはこれらの訪問でテストと研究を繰り返します。

調査の概要

状態

積極的、募集していない

条件

詳細な説明

目的:

先天性または小児発症の神経筋および神経遺伝学的障害を有する患者の根底にある疾患メカニズムを診断および解明すること (プロトコルのフェーズ 1)、および小児期の神経筋および神経遺伝学的障害における疾患の自然史およびメカニズムを研究すること (プロトコルのフェーズ 2 )。

調査対象母集団:

小児期に発症した神経筋疾患および神経遺伝学的疾患の患者、その罹患者および罹患していない家族、および健康なボランティア。 典型的には小児期に発症することが知られている障害を後で発症した患者も含まれます。

デザイン:

診断および前向き縦断的自然史研究。

結果の測定:

先天性または小児発症の神経筋疾患および神経遺伝性疾患の患者を診断および特徴付け、自然史および基礎疾患メカニズムを研究します。 特徴付けられた患者集団において、適用可能な運動スケール、生活の質スケール、血液および尿からのバイオマーカー、画像研究、肺機能検査など、将来の臨床試験で使用するための効果的なアウトカム指標を特定および開発します。

研究の種類

観察的

入学 (実際)

2586

連絡先と場所

このセクションには、調査を実施する担当者の連絡先の詳細と、この調査が実施されている場所に関する情報が記載されています。

研究連絡先

研究場所

    • Maryland
      • Bethesda、Maryland、アメリカ、20892
        • National Institutes of Health Clinical Center

参加基準

研究者は、適格基準と呼ばれる特定の説明に適合する人を探します。これらの基準のいくつかの例は、人の一般的な健康状態または以前の治療です。

適格基準

就学可能な年齢

  • 子
  • 大人
  • 高齢者

健康ボランティアの受け入れ

いいえ

サンプリング方法

非確率サンプル

調査対象母集団

小児期発症の遺伝性神経障害の次のカテゴリーに罹患した発端者が登録されます。 -筋ジストロフィーおよびミオパシー; -先天性筋ジストロフィーおよび先天性ミオパシー; -神経筋接合部の障害; -運動ニューロン障害; -神経運動障害または運動障害; -脳の発達障害; -神経代謝障害; -神経遺伝学的または神経筋疾患を示唆する表現型を有するが、まだ遺伝的に確認されていない障害。 小児期発症の既知のまたは疑われる遺伝性神経障害を有する罹患した発端者の家族が登録される。 健康なボランティアは、1回限りのイメージング手順に登録されます。 複合ヘテロ接合型 FDX2 変異を有する 1 人の患者は、亜急性失明の進行を遅らせるためにイデベノンを使用するための緊急 IND に登録されます。

説明

  • 包含および除外基準:

発端者の選択基準 フェーズ 1:

  1. 生後4週間以上
  2. 小児期発症、遺伝性/家族性、神経障害、またはより一般的には小児期発症の病気のその後の発症の個人歴の記録。 許容可能な文書には、登録前に行われた次の評価のいずれかまたはすべてによる評価が含まれます。

    1. 家族歴情報を含む病歴
    2. 身体検査
    3. 筋肉、神経、または皮膚の生検
    4. 磁気共鳴画像法 (MRI)
    5. 筋電図検査 (EMG)
    6. 神経伝導検査(NCS)
    7. 脳波(EEG)
    8. 筋肉の超音波
    9. 血清クレアチンキナーゼ(CK)の増加や血清乳酸/ピルビン酸比の異常など、遺伝子検査、代謝検査、またはその他の臨床検査。

発端者の除外基準 フェーズ 1:

  1. 検査を受けることができない、または受けたくない人
  2. 親または保護者がインフォームドコンセントを提供できない未成年者
  3. 自分の同意を提供することができないオフサイトで見られる大人

発端者の選択基準 フェーズ 2:

  1. 生後4週間以上
  2. 第 1 相試験による定義された小児期発症の神経筋および神経遺伝学的障害の文書化。

発端者の除外基準 フェーズ 2:

  1. 検査を受けることができない、または受けたくない人。
  2. 自身の同意を提供することができず、以前に恒久委任状 (DPA) を持つ個人を任命したことがない成人、または DPA または保護者を任命できない成人。
  3. インフォームドコンセントを提供できる親または保護者がいない未成年者。
  4. 自分の同意を提供することができないオフサイトで見られる大人。

影響を受けていない家族 - 包含基準:

  1. 影響を受けていない家族は、研究に登録された発端者と血縁関係にある必要があります。 生物学的関係には、第 1 親族 (親または兄弟)、第 2 親族 (祖父母、叔母、叔父、異母兄弟)、および第 3 等親族 (いとこ) が含まれる場合があります。
  2. 生後4週間以上。

影響を受けていない家族 - 除外基準:

  1. 検査を受けることができない、または受けたくない人。
  2. 家族性神経遺伝学的または神経筋疾患の症状を示している家族 (これらは発端者として登録される場合があります)。
  3. 新生児。
  4. 自ら同意できない成人。

健康なボランティア - 包含基準:

  1. 神経学的状態の影響を受けてはなりません。
  2. -鎮静なしおよび造影剤なしのMRIを含む、すべてのプロトコル要件および手順を喜んで順守できる。
  3. -インフォームドコンセントおよび親/法定後見人が、被験者および/または親/法定後見人が署名した書面でインフォームドコンセントを与えることができる。

健康なボランティア - 除外基準:

  1. MRI に安全ではない金属製の物体を体内に持っている健康なボランティア。 これらには、次のオブジェクトが含まれます。1) ペースメーカーまたはその他の埋め込み型電気機器。 2) 脳刺激剤; 3) いくつかのタイプの歯科インプラント; 4) 動脈瘤クリップ (太い動脈の壁にある金属製のクリップ); 5) 金属製のプロテーゼ (金属製のピンとロッド、心臓弁、人工内耳を含む)。6) 移植された送達ポンプ。 7) 恒久的なアイライナー;または 8) 榴散弾の破片。
  2. 閉鎖空間恐怖症の健常者。
  3. 新生児。
  4. 妊娠中

研究計画

このセクションでは、研究がどのように設計され、研究が何を測定しているかなど、研究計画の詳細を提供します。

研究はどのように設計されていますか?

デザインの詳細

  • 観測モデル:家族ベース
  • 時間の展望:見込みのある

コホートと介入

グループ/コホート
罹患した発端者
小児期発症の遺伝性神経障害が既知または疑われる生後4週間以上の発端者
健康なボランティア
健康で成熟した筋肉、脊髄容積、および動的呼吸に関するベースラインおよび年齢層に一致するデータを確立するために、健康なボランティアが画像化手順のために募集されます。
イデベノンの単一患者
イデベノンの IND 拡張アクセスの 1 人の患者
影響を受けていない家族
小児期発症の遺伝性神経障害が既知または疑われる発端者の家族

この研究は何を測定していますか?

主要な結果の測定

結果測定
時間枠
先天性または小児発症の神経筋疾患および神経遺伝性疾患の患者を診断および特徴付け、自然史および基礎疾患メカニズムを研究します。
時間枠:進行中
進行中
特徴付けられた患者集団において、適用可能な運動スケール、生活の質のスケール、血液と尿からのバイオマーカー、画像研究、肺疾患など、将来の臨床試験で使用するための効果的なアウトカム指標を特定して開発します...
時間枠:進行中
進行中

協力者と研究者

ここでは、この調査に関係する人々や組織を見つけることができます。

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捜査官

  • 主任研究者:Sandra Donkervoort、National Institute of Neurological Disorders and Stroke (NINDS)

出版物と役立つリンク

研究に関する情報を入力する責任者は、自発的にこれらの出版物を提供します。これらは、研究に関連するあらゆるものに関するものである可能性があります。

研究記録日

これらの日付は、ClinicalTrials.gov への研究記録と要約結果の提出の進捗状況を追跡します。研究記録と報告された結果は、国立医学図書館 (NLM) によって審査され、公開 Web サイトに掲載される前に、特定の品質管理基準を満たしていることが確認されます。

主要日程の研究

研究開始 (実際)

2012年3月20日

試験登録日

最初に提出

2012年3月30日

QC基準を満たした最初の提出物

2012年3月30日

最初の投稿 (推定)

2012年4月2日

学習記録の更新

投稿された最後の更新 (実際)

2026年9月9日

QC基準を満たした最後の更新が送信されました

2026年9月5日

最終確認日

2026年9月4日

詳しくは

本研究に関する用語

その他の研究ID番号

  • 120095
  • 12-N-0095

医薬品およびデバイス情報、研究文書

米国FDA規制医薬品の研究

いいえ

米国FDA規制機器製品の研究

いいえ

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