ダウン症集団における睡眠アンケートの検証

具体的な目的:

1. 睡眠ポリグラフをゴールド スタンダードとして使用して、ダウン症の子供の OSA の診断のためのスクリーニング ツールとして、PSQ の睡眠関連呼吸障害サブスケールの基準妥当性を実証します。

   仮説: 一般的な小児集団における陽性スクリーニングの公表された閾値 (22 の陽性反応のうち 7 つ以上) と比較すると、ダウン症候群集団における最適な感度と特異度に対応する陽性スクリーニングの閾値は大きく異なります。

2. OSA-18 スコアを疾患負荷の客観的尺度 (睡眠ポリグラフ検査) および一般的な生活の質の尺度 (小児生活の質のインベントリ、PedsQL)。

仮説: OSA-18 スコアは、睡眠ポリグラフ検査によって評価される無呼吸低呼吸指数、および PedsQL 合計スコア、身体的健康、および心理社会的健康の要約スコアと有意に関連します。

バックグラウンド：

1. 閉塞性睡眠時無呼吸とダウン症候群: 閉塞性睡眠時無呼吸 (OSA) は、米国の子供の 1 ～ 5% に影響を及ぼし、心血管合併症、行動障害、神経認知機能障害など、無数の健康への影響に関連しています。 対照的に、ダウン症候群の子供の OSA 有病率は 31 ～ 79% と報告されています。 これは、低緊張、肥満、および咽頭混雑につながる可能性のある中顔面および下顎形成不全などの頭蓋顔面解剖学を含む OSA の素因となる特性によるものです。 ダウン症候群の集団では先天性心血管障害のリスクが高まるため、これらの子供たちは肺高血圧症を含む OSA の最も深刻な合併症のリスクもある可能性があります。

   OSA は、生活の質に大きな影響を与えることも示されています。 OSA に関連する行動上の問題には、注意力の低下、多動性、過敏性、仲間との問題などがあります。 一般の小児集団を対象としたこれまでの研究では、OSA の症状を持つ子供の QOL スコアは、喘息や関節リウマチの子供と同様であることが示されています。 ダウン症の子供では、睡眠不足が認知機能、記憶力の低下、コミュニケーション能力の低下、自助能力の低下に関連しています。 さらに、睡眠呼吸障害のある子供の親は、睡眠不足に苦しむことが多く、家族生活に悪影響を及ぼし、子供の世話をする能力が低下し、母親のストレスが高くなる可能性があります.

2. 睡眠呼吸障害と閉塞性睡眠時無呼吸症候群の主観的測定: 一晩の睡眠ポリグラフ (PSG) は、子供の OSA を診断するためのゴールド スタンダードです。 しかし、コストと不便さから​​、OSA の評価を受けている少数の患者だけが腺扁桃摘出術の前に PSG を受けています。 小児耳鼻咽喉科医の間で実施されたある調査研究では、回答者の 31% が、OSA が疑われる子供に PSG を「めったに」または「決して」紹介しなかったと述べていることが示されました。 別の研究では、調査対象の小児耳鼻咽喉科医の 75% が、OSA が疑われる小児の 10% 未満で PSG を紹介しました。 これについて一般的に引用される要因には、PSG の取得コストと、入手可能性による PSG の取得の遅延が含まれます。 さらに、PSG に紹介された患者のかなりの割合が、追跡調査に失敗するか、検査のために治療が大幅に遅れます。 その結果、より安価で負担の少ない、OSA のスクリーニングまたは診断の代替方法が検討されています。 これには、睡眠呼吸障害 (SDB) の症状について小児集団をスクリーニングし、診療所での生活の質への影響を評価するために設計されたさまざまなアンケートが含まれます。 小児睡眠アンケート (SRBD-PSQ) の睡眠関連呼吸障害サブスケールは、日中の眠気、いびき、行動障害の 3 つのカテゴリを使用して SDB をスクリーニングするために開発されました.3 これは、一般的な小児集団内の 2 ～ 18 歳の子供で以前に検証されています。 OSA-18 は、睡眠障害、情緒的苦痛、日中の機能、および介護者の懸念を含む疾患の一般的な症状を評価することにより、疾患に特有の生活の質に対する SDB または OSA の影響を測定する調査です。 このアンケートは、生後 6 か月から 12 歳までの子供で検証されています。 このような検証済みの主観的測定は、PSG のような客観的測定とは異なる疾患経験の側面を捉えます。 また、容量が限られているために待ち時間が長くなることが多いPSGよりもはるかに少ない負担と費用で、多数の患者を評価するために使用することもできます。
3. ダウン症候群における検証済みのスクリーニング手段または OSA 関連の QOL 測定値はありません。 SDB の症状に関する親の報告が求められた場合でも、PSG と比較して親の病歴の診断精度が低いことが複数の研究で示されています。 SDB の症状に対する親の評価を調査した最近の研究では、ダウン症患者の 66% が、いびき、無呼吸の目撃、落ち着きのない睡眠など、SDB と一致する頻繁な症状を示していることがわかりました。 しかし、これらの症状の頻度と OSA の診断との間に関連はありませんでした。 他の研究でも同様に、PSG 所見に関して親の病歴の診断精度が低いことが示されています。 このため、ダウン症患者の管理に関する最新の米国小児科学会 (AAP) ガイドラインでは、症状に関係なく、すべての患者で 4 歳までに PSG を使用した定期的な OSA スクリーニングを推奨しています。 現在、OSA のスクリーニングや、ダウン症集団における OSA 関連の生活の質を評価するための検証済みの手段はありません。