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脆弱X症候群の青年および自閉症スペクトラム障害の青年におけるグループCBT

2024年11月7日 更新者：Paolo Alfieri、Bambino Gesù Hospital and Research Institute

脆弱X症候群（FXS）の青年および自閉症スペクトラム障害（ASD）の青年における協力的グループ療法の有効性

脆弱 X 症候群 (FXS) は、X 染色体上に位置する FMR1 遺伝子の変異によって引き起こされる、まれな遺伝性症候群です。 これは、単一の遺伝子変異による知的障害 (ID) の主な遺伝原因であり、自閉症スペクトラム障害 (ASD) の主な原因であると考えられています。 FXS患者の多くは、社会的コミュニケーションスキルの難しさ、仲間関係の難しさ、制限された反復的な行動/興味、適応機能の欠陥など、ASDの症状と重なる症状を示します。 ASDとFXSの両方において、実行機能、社会実践的スキル、および社会関係スキルの欠陥が大きい人は、適応機能も低下し、その結果、ライフコース全体を通じて自律性/独立性が低下し、障害の重症度が高くなります。

ASDの治療に関する国内外のガイドラインによって推奨されている経験的に検証された治療法の中で、認知行動的および心理社会的介入は、中核症状、感情的行動障害、適応スキル、生活の質など、ASDのいくつかの側面を改善することが示されています。 現在、心理教育プログラムを含む認知行動療法はASDに特に適しており、個人介入よりも集団介入の方が効果が高いと考えられている。 FXS に関しては、認知行動表現型に関する十分に確立された知識と科学的に検証されたプログラムの明確な必要性にもかかわらず、介入戦略に関する研究は依然としてかなり限られています。

ASDとFXSの類似点と標準化された介入の必要性を考慮して、本研究プロジェクトは、ASDとFXSの2つの異なる青少年グループにおける協力的グループ療法（CGT）の実現可能性を評価するためのRCTを実施することを目的としている。 介入の対象を青少年に決定したのは、この年齢層を対象とした臨床研究が少ないためであり、FXSでは10歳を過ぎると知的発達や適応発達の停滞期や逆転が起こることが多いため、この年齢層は重要な標的である。 ASD の青少年にとって、社会的、実用的スキル、および実行機能の発達と複雑さは、良好な適応機能と基本的な生活の質にとって非常に重要です。 主な仮説は、CGT が重篤な病気の軽減と社会コミュニケーション スキルの向上に貢献する可能性があるということです。

調査の概要

状態

募集

条件

介入・治療

詳細な説明

自閉症スペクトラム障害 (ASD) は、世界人口の約 1% が罹患している神経発達障害であり、早期発症、コミュニケーションおよび相互の社会的相互作用の困難を特徴とし、異常に制限された反復的な行動や興味を伴います。

脆弱X症候群（FXS）は、X染色体上に位置するFMR1遺伝子の変異によって引き起こされる、男性約4,000人に1人、女性8,000人に1人が罹患する稀な遺伝性症候群です。 これは、単一遺伝子の変異による知的障害 (ID) の主な遺伝原因であり、ASD の主な原因であると考えられています。

研究によると、FXS患者の多くは、社会的コミュニケーションスキルの難しさ、仲間関係の難しさ、制限された反復的な行動や興味、適応機能の欠陥など、ASDの症状と重なる症状を示しています。 どちらの症候群でも、実行機能、社会実践的スキル、および社会関係スキルの欠陥が大きい人は、適応機能も低下し、その結果、ライフコース全体を通じて自律性/独立性が低下し、障害がより重篤になります。

自閉症治療に関する国内および国際ガイドラインで推奨されている経験的に検証された治療法の中で、認知行動的および心理社会的介入は、中核症状、感情的行動障害、適応スキル、生活の質など、ASD のいくつかの側面を改善することが示されています。 現在、心理教育プログラムを含む認知行動療法はASDに特に適しており、個人介入よりも集団介入の方が効果が高いと考えられている。 しかし、コンラッドらのごく最近のメタ分析（2021年）では、ASDに関するRCT（ランダム化臨床試験）は現在30件しかなく、これらの研究のほとんどは限られた地理的地域で実施されており、ヨーロッパでの研究はほとんどないことが浮き彫りになった。 。 FXS に関しては、認知行動表現型に関する十分に確立された知識と科学的に検証されたプログラムの明確な必要性にもかかわらず、介入戦略に関する研究は依然としてかなり限られています。 2011年の系統的レビューで、モスコヴィッツとカーはFXSにおける行動療法の有効性を調査した31件の研究を分析し、そのほとんどが方法論的な厳密性を限定して実施されたことを指摘した。 実際、彼らのレビューでは、調査された介入ではさまざまな行動戦略が採用されており、多くの場合、手法ごとに 1 人の患者を使用しており、個々の手法について結論を引き出すことが困難であることが明らかになりました。 経験的に検証された認知行動介入モデルの欠如は、FXS および ASD の患者を治療するすべての臨床医にとって依然として重大な問題です。 その結果、親たちは、有効な方法論的厳密性を備えた研究を通じて臨床的有効性がテスト、監視、再現されていない介入方法に依存し続けています。 その結果、a) 厳密な方法論的手法 (RCT) で実施され、b) さまざまな年齢層に適用可能で、c) 構造化され、経験的に測定可能で再現可能な、新しい介入を開発する必要性は否定できません。

2020年、ヴァレリらは、自閉症の未就学児を対象とした親協力療法（CPMT）の臨床効果を評価する初のヨーロッパRCTを実施し、CPMTが社会コミュニケーションスキル、中核的なASD症状を改善し、ASDの症状を軽減するのに有効であることを示した。機能不全の親子関係に関連する親のストレス。

その後、2021年にAlfieriらは、FXSおよびウィリアムズ症候群の子供の社会的コミュニケーション障害の治療におけるCPMTの有効性を検証する研究を実施し、理論的に確立され、ECEN戦略を活用した親介在介入の使用を実証した（進化論的）および自然主義的行動介入）は、これらの集団においてさえ、社会コミュニケーション関係スキルの大幅な向上をもたらします。

さらに、モンタナロとコル。は2020年に、若年成人を対象に調整され、統合されたアプローチを通じてFXSのさまざまな臨床症状を対象とした、神経心理学と認知行動を組み合わせたグループ療法（nCBT）であるCorp-osa-Mente（CoM）の有効性を調べる研究を実施した。 結果は、参加者の精神病理学的症状、認知能力、一般的な適応行動の改善を示しました。 しかし、この研究では、標準化された尺度が存在しないなど、さまざまな方法論的な問題に直面しました。 したがって、これらの当初有望な発見を実証するには、追加の方法論的に厳密な研究が必要でした。

FXSの小児と成人におけるこれらの心強い結果に基づいて、本研究プロジェクトは、ASDとFXSの2つの異なる青年グループにおける協力的グループ療法（CGT）の臨床効果と実現可能性を評価するためのRCTを実施することを目的としている。 介入の対象を青少年に決定したのは、この年齢層を対象とした臨床研究が少ないためであり、FXSでは10歳を過ぎると知的発達や適応発達の停滞期や逆転が起こることが多いため、この年齢層は重要な標的である。 ASDの青少年にとって、社会的、実践的スキル、実行機能の発達と複雑さは、良好な適応機能とまともな生活の質にとって極めて重要です。 具体的には、主な目標は、疾患の重症度を測定するグローバル臨床印象 - 重症度スケール (CGI-S) の平均スコアを、治療後にベースラインと比較して低下させることです。 認知および適応プロファイルの治療前および治療後の評価も実施され、標準化されたアンケートが実施され、その結果が二次評価項目として使用されます（例：社会的反応性尺度、SRS、実行機能の行動評価インベントリ、BRIEF、Vineland Adaptive行動スケール-II、VABS-II、子どもの多次元不安スケール、CBCL、コナーズの親評価スケール、QoLS、子育てストレス指数。

研究の種類

介入

入学 (推定)

20

段階

  • 適用できない

連絡先と場所

このセクションには、調査を実施する担当者の連絡先の詳細と、この調査が実施されている場所に関する情報が記載されています。

研究連絡先

研究連絡先のバックアップ

研究場所

  • イタリア
      • Rome、イタリア、00165
        • 募集
        • Bambino Gesu Children's Hospital
        • コンタクト：
        • 副調査官：
          • Federica Alice Maria Montanaro, PsyD
        • 副調査官：
          • Giovanni Valeri, MD, PsyD
        • 副調査官：
          • Laura Casula, PsyD
        • 副調査官：
          • Cristina Caciolo, Speech therapist

参加基準

研究者は、適格基準と呼ばれる特定の説明に適合する人を探します。これらの基準のいくつかの例は、人の一般的な健康状態または以前の治療です。

適格基準

就学可能な年齢

  • 子
  • 大人

健康ボランティアの受け入れ

いいえ

説明

FXSグループ:

包含基準

  • FXSの臨床診断は遺伝子検査によって確認されます。
  • 年齢は13歳から19歳まで。
  • グループ介入に対応できる言語スキル（文章レベルの言語）。
  • VABS II で測定される適応機能の障害 < 70。
  • 参加およびデータ処理に関するインフォームドコンセントは保護者によって提供されます。 除外基準
  • 重度の視覚障害または聴覚障害。
  • てんかんの診断または投薬を必要とする発作の病歴。
  • 他の非薬物治療への参加。
  • 過去 3 か月以内の薬物療法の変更。
  • 自閉症行動チェックリスト (ABC) (ABC 過敏性スケール < 18) によって測定された、グループ活動を妨げる可能性のある医学的問題または行動の存在。
  • IQ < 40 ライター第 3 版 (ライター 3) で測定
  • 重度の適応機能、VABS II で測定 < 20。

ASDグループ:

包含基準

  • 自閉症スペクトラム障害 (ASD) の臨床診断は、ADOS-2 および ADI-R 面接によって確認されています。
  • 年齢は13歳から19歳まで。
  • グループ介入に対応できる言語スキル（文章レベルの言語）。
  • VABS II で測定される適応機能の障害 < 70。
  • 参加およびデータ処理に関するインフォームドコンセントは保護者によって提供されます。

除外基準

  • 重度の視覚障害または聴覚障害。
  • 特定の遺伝子異常の特定、またはASDに関連する既知の遺伝的症候群（例：TSC、FXS、22q11、16p11.2、 レット症候群）。
  • てんかんの診断または投薬を必要とする発作の病歴。
  • 他の非薬物治療への参加。
  • 過去 3 か月以内の薬物療法の変更。
  • 自閉症行動チェックリスト (ABC) (ABC 過敏性スケール < 18) によって測定された、グループ活動を妨げる可能性のある医学的問題または行動の存在。
  • IQ < 40 ライター第 3 版 (ライター 3) で測定
  • 重度の適応機能、VABS II で測定 < 20。

研究計画

このセクションでは、研究がどのように設計され、研究が何を測定しているかなど、研究計画の詳細を提供します。

研究はどのように設計されていますか？

デザインの詳細

  • 主な目的：処理
  • 割り当て：ランダム化
  • 介入モデル：並列代入
  • マスキング：ダブル

武器と介入

参加者グループ / アーム
介入・治療
実験的：ASD-CGT-治療群（ASD-CGT）
研究の開始時に介入を行うASDの若者のグループ（ASD-CGT）
行動：認知行動療法

協力的グループ療法 (CGT) は、協力的親仲介療法モデルの理論的および実践的原理に基づいた認知行動的グループ療法です [Valeri et al., 2020]。

CGT の目標は、語用論、実行機能、協力的な相互作用といったコア スキルを促進することです。 CGT プログラムは、合計 6 か月間にわたる 15 セッションで構成されています。そのうちの 12 セッションは青少年とのグループセラピー セッション、3 セッションは両親とのセッションです。 各セッションは特定のトピックに焦点を当てており、所要時間は 90 ～ 120 分です。

CGT セラピストは、証拠を活用する認知行動指向の心理療法士です。 実用的な社会会話スキル、認知の柔軟性、感情の制御、協力的な相互作用を強化するための戦略。 CGT 介入は、それぞれ FXS と ASD の治療を専門とする 2 人の認知行動心理療法士によって行われます。
他の：FXS- 待機リスト グループ (FXS-WL)
最初のグループのセクションが終了した後に介入を実行するFXSの青少年のグループ（FXS-WL）
他の：待機リスト
待機リスト (WL) は、実験的治療を受けない参加者が、積極的な治療グループが介入を完了した後に介入を受けるために待機リストに登録される対照グループです。 WL の場合、CGT 介入は少なくとも 6 か月後に実行され、最初のグループの患者が治療サイクルを完了できるようになります。 このアプローチにより、治療を受けた患者のグループとまだ治療を受けていない患者のグループを比較できると同時に、後者が後の段階で治療にアクセスできるようになります。
実験的：FXS-CGT-治療群（FXS-CGT）
研究の開始時に介入を行うFXSの青少年のグループ（FXS-CGT）
行動：認知行動療法

協力的グループ療法 (CGT) は、協力的親仲介療法モデルの理論的および実践的原理に基づいた認知行動的グループ療法です [Valeri et al., 2020]。

CGT の目標は、語用論、実行機能、協力的な相互作用といったコア スキルを促進することです。 CGT プログラムは、合計 6 か月間にわたる 15 セッションで構成されています。そのうちの 12 セッションは青少年とのグループセラピー セッション、3 セッションは両親とのセッションです。 各セッションは特定のトピックに焦点を当てており、所要時間は 90 ～ 120 分です。

CGT セラピストは、証拠を活用する認知行動指向の心理療法士です。 実用的な社会会話スキル、認知の柔軟性、感情の制御、協力的な相互作用を強化するための戦略。 CGT 介入は、それぞれ FXS と ASD の治療を専門とする 2 人の認知行動心理療法士によって行われます。
他の：ASD- 待機リスト グループ (ASD-WL)
最初のグループのセクションが終了した後に介入を実行する ASD の青少年のグループ (ASD-WL)
他の：待機リスト
待機リスト (WL) は、実験的治療を受けない参加者が、積極的な治療グループが介入を完了した後に介入を受けるために待機リストに登録される対照グループです。 WL の場合、CGT 介入は少なくとも 6 か月後に実行され、最初のグループの患者が治療サイクルを完了できるようになります。 このアプローチにより、治療を受けた患者のグループとまだ治療を受けていない患者のグループを比較できると同時に、後者が後の段階で治療にアクセスできるようになります。

この研究は何を測定していますか？

主要な結果の測定

結果測定
メジャーの説明
時間枠
全体的な臨床印象 - 重症度スケール (CGI-S)
時間枠：6ヶ月
- 臨床改善: 臨床全体的な印象 - 重症度スケール 臨床全体的な印象 - 重症度スケールは、患者のベースライン重症度を測定するために使用される 7 段階のスケールです (スコアが高いほど、患者がより重症であることを示します)
6ヶ月

二次結果の測定

結果測定
メジャーの説明
時間枠
臨床全体的な印象 - 改善スケール (CGI-I)
時間枠：6ヶ月
臨床全体的な印象の変化 - 改善スケール (CGI-I) は、治療後の改善を測定するために使用される 7 段階のスケールです。 スコアが高いほど、症状がより重篤であることを示します。
6ヶ月
子どもの行動チェックリスト 6-18 (CBCL 6-18)
時間枠：6ヶ月
児童行動チェックリスト (CBCL) によって測定される行動および感情的問題の変化 6-18。 スコアが高いほど、重大な問題があることを示します。 ASEBA 評価データ マネージャー (ADM) によると、症候群スケール、DSM 指向スケール、および 2007 スケールの 67 から 70 までの t スコアは境界線の範囲にあり、70 を超える t スコアは臨床的範囲にあります。全体の問題、内部化、および外部化のスケールに関して、60 ～ 63 の t スコアは境界線の範囲を示し、63 を超える t スコアは臨床的な範囲を示します。 適応レベルの変化
6ヶ月
Vineland 適応行動スケールの合計スケールとサブドメイン、第 2 版 (VABS-II)
時間枠：6ヶ月
Vineland Adaptive Behavior Scales, Second Edition (VABS-II) の合計スケールとサブドメインによって測定された、青少年の適応機能の変化。 スコアは標準スコア (平均 100、標準偏差 15) で表されます。 スコアが高いほど、機能が良好であることを示します。
6ヶ月
育児ストレス指数の短縮形 (PSI-SF)
時間枠：6ヶ月
子育てストレス指数ショートフォーム、合計スコア、サブスケールスコアによって測定される子育てストレスの変化。 スコアはパーセンタイル (5 位から 100 位) で表されます。 スコアが高いほど、ストレスのレベルが高いことを示します。
6ヶ月
小児の生活の質 - 家族への影響
時間枠：6ヶ月
小児の生活の質の変化 - 家族への影響。 スコアが高いほど、生活の質が高いことを示します。
6ヶ月
小児用多次元不安尺度-II (MASC-II)
時間枠：6ヶ月
小児多次元不安尺度 II (MASC-II) によって測定された不安レベルの変化。 スコアが高いほど、重大な問題があることを示します。 60～64 わずかに上昇、65～69 上昇、≥70 非常に上昇。複数の設定にわたる行動および注意の症状の変化
6ヶ月
コナーズの親評価尺度 (CPRS)
時間枠：6ヶ月
コナーズの親評価尺度 (CPRS) によって測定される行動および注意の症状の変化。 スコアが高いほど、重大な問題があることを示します。 >64 境界線 >70 臨床的。
6ヶ月
社会的対応力尺度 (SRS)
時間枠：6ヶ月
社会的反応性スケール (SRS) の合計スコアとサブテストのスコアによって測定される社会的反応性の変化。 スコアが高いほど、重大な問題があることを示します。 >64 境界線 >70 臨床的。
6ヶ月
実行機能の行動評価目録 第 2 版 (BRIEF II)
時間枠：6ヶ月
実行機能の変化は、親レポートフォームである実行機能の行動評価目録第 2 版 (BRIEF II) の合計スコアとサブテスト スコアによって測定されます。 スコアが高いほど、重大な問題があることを示します。 >64 境界線 >70 臨床的。
6ヶ月
感情障害と統合失調症の現在および生涯バージョンのキディ スケジュール (KSADS-PL)
時間枠：6ヶ月
KSADS 診断のベースラインからの変化。 DSM-5 の K-SADS-PL は、小児および青少年の生涯および現在の診断エピソードの両方を確認する半構造化診断面接です。
6ヶ月
子どもの総合評価尺度
時間枠：6ヶ月
児童グローバル評価尺度 (CGAS) の変更。 CGAS は、4 歳から 16 歳までの小児および青少年を対象とした、前月の全体的な適応機能を臨床医が評価するものです。 CGAS スコアは 100 点スケールで評価され、1 が最も障害が高く、100 が最も障害が少ないものとされ、各 10 点間隔が生活のすべての領域における子どもの機能の範囲を定義するように、各 10 点間隔の記述子が付けられます。 。 CGAS スコアは副次的結果の尺度でした。 Change in Children's Global Assessment Scale (CGAS) は、一般的な機能のレベルを 1 (継続的な監督が必要) から 100 (優れた機能) までの 100 点スケールで測定します。 グローバル機能が 10 ポイントごとに次のカテゴリに移動します。
6ヶ月
子どものコミュニケーション チェックリスト - 第 2 版 (CCC-2)
時間枠：6ヶ月
Children's Communication Checklist - Second Edition (CCC-2) によって測定されたコミュニケーション プロファイルの変化。 これは、従来のテストでは評価することが困難な、実用的な性質のコミュニケーション上の問題の存在を評価するテストです。 これには次の下位尺度が含まれます: 雄弁、構文、意味論、一貫性、不適切な始まり、常同的な言語、文脈の使用、非言語コミュニケーション、社会的関係、興味。 これらの下位尺度を使用して、グローバル コミュニケーション スコア (GCC) と社会的相互作用逸脱指数 (SIDI) という 2 つのグローバル スコアを計算できます。 6 以上のスケール スコアは、サブスケールの標準スコアとみなされます。 55 以下の GCC スコアは臨床的に重大であるとみなされ、コミュニケーション障害の可能性を示します。 逆に、全体的な SIDI がマイナスである場合は、言語能力と社会的相互作用能力の間に大きな差異があることを意味します。
6ヶ月

協力者と研究者

ここでは、この調査に関係する人々や組織を見つけることができます。

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Bambino Gesù Hospital and Research Institute

捜査官

  • 主任研究者：Paolo Alfieri, MD, PhD、Bambino Gesu Children's Hospital
  • スタディチェア：Stefano Vicari, MD, clinical professor、Bambino Gesù Hospital and Research Institute

出版物と役立つリンク

研究に関する情報を入力する責任者は、自発的にこれらの出版物を提供します。これらは、研究に関連するあらゆるものに関するものである可能性があります。

一般刊行物

研究記録日

これらの日付は、ClinicalTrials.gov への研究記録と要約結果の提出の進捗状況を追跡します。研究記録と報告された結果は、国立医学図書館 (NLM) によって審査され、公開 Web サイトに掲載される前に、特定の品質管理基準を満たしていることが確認されます。

主要日程の研究

研究開始 (実際)

2022年9月1日

一次修了 (実際)

2024年9月15日

研究の完了 (推定)

2025年12月31日

試験登録日

最初に提出

2024年10月23日

QC基準を満たした最初の提出物

2024年11月5日

最初の投稿 (実際)

2024年11月7日

学習記録の更新

投稿された最後の更新 (推定)

2024年11月8日

QC基準を満たした最後の更新が送信されました

2024年11月7日

最終確認日

2024年11月1日

詳しくは

本研究に関する用語

キーワード

追加の関連 MeSH 用語

その他の研究ID番号

  • 2850_OPBG_2022

個々の参加者データ (IPD) の計画

個々の参加者データ (IPD) を共有する予定はありますか?

いいえ

医薬品およびデバイス情報、研究文書

米国FDA規制医薬品の研究

いいえ

米国FDA規制機器製品の研究

いいえ

この情報は、Web サイト clinicaltrials.gov から変更なしで直接取得したものです。研究の詳細を変更、削除、または更新するリクエストがある場合は、register@clinicaltrials.gov。 までご連絡ください。 clinicaltrials.gov に変更が加えられるとすぐに、ウェブサイトでも自動的に更新されます。

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