- ICH GCP
- US Clinical Trials Registry
- Klinisk utprøving NCT00375089
Kjennetegn på Prader-Willi syndrom og tidlig debuterende sykelig fedme
Prader-Willi syndrom og tidlig oppstått sykelig fedme Naturhistorie klinisk protokoll
Studieoversikt
Status
Forhold
Intervensjon / Behandling
Detaljert beskrivelse
PWS er et komplekst nevroatferdssyndrom. Kliniske trekk inkluderer fedme, økt appetitt, lav muskeltonus, kognitiv svikt, distinkte atferdstrekk, hypogonadisme og neonatal svikt i å trives. Det er den mest anerkjente genetiske årsaken til fedme; men mange overvektige barn har faktisk ikke PWS. Disse personene er derfor diagnostisert med EMO, en tilstand som deler funksjoner med PWS. Utviklingen av nye fremskritt og strategier for behandling av PWS og EMO krever en grundig forståelse av forholdene både på klinisk og molekylært nivå. Et mål med denne studien er å samle inn langtidsdata om individer med PWS og EMO for å få en bedre forståelse av den naturlige progresjonen av tilstandene, fra nyfødtperioden langt inn i voksen alder. Spesifikt for PWS, vil denne studien etablere en genotype-fenotype-korrelasjon mellom de forskjellige undertypene og vil evaluere effekten av veksthormonbehandling på sykdomsprogresjon. Til slutt vil studien sammenligne PWS med EMO når det gjelder kliniske egenskaper og genetisk grunnlag.
Deltakelse i dette naturhistoriske studiet vil innebære en innledende evaluering, etterfulgt av årlige studiebesøk frem til 3 års alder og deretter hvert annet år. Hvert studiebesøk vil vare mellom 3 og 4 timer, og vil inkludere en fysisk undersøkelse (inkludert en DEXA-skanning for å bestemme kroppssammensetning), psykologisk testing, et intervju med studielegen og en evaluering av deltakerens dietthistorie. I tillegg vil det bli gjennomført blodprøver for genetisk testing og bilder vil bli tatt for å evaluere sykdomsprogresjonen. Kognitive og atferdsmessige vurderinger vil også bli gjennomført og vil vare mellom 10 og 30 minutter.
Studietype
Registrering (Faktiske)
Kontakter og plasseringer
Studiesteder
-
-
California
-
Orange, California, Forente stater, 92868
- University of California at Irvine
-
-
Florida
-
Gainesville, Florida, Forente stater, 32610-0296
- University of Florida
-
-
Kansas
-
Kansas City, Kansas, Forente stater, 66160
- Kansas University Medical Center
-
-
Tennessee
-
Nashville, Tennessee, Forente stater, 37201
- Vanderbilt University Medical Center
-
-
Deltakelseskriterier
Kvalifikasjonskriterier
Alder som er kvalifisert for studier
Tar imot friske frivillige
Kjønn som er kvalifisert for studier
Prøvetakingsmetode
Studiepopulasjon
Beskrivelse
Inklusjonskriterier:
- Personer som melder seg inn i Prader-Willi syndromgruppen vil ha en bekreftet diagnose av Prader-Willi syndrom, som bekreftet ved molekylær og cytogenetisk testing
- Personer som melder seg inn i gruppen tidlig debuterende sykelig fedme vil ha en dokumentert sykehistorie med vekt som overstiger 150 % av den ideelle kroppsvekten eller en kroppsmasseindeks større enn 97 % før fylte 4 år; de vil også være under 30 år.
Ekskluderingskriterier:
- Kjent genetisk, kromosomal eller hormonell årsak til kognitiv svikt annet enn Prader-Willi syndrom
Studieplan
Hvordan er studiet utformet?
Designdetaljer
- Observasjonsmodeller: Kohort
- Tidsperspektiver: Potensielle
Kohorter og intervensjoner
Gruppe / Kohort |
Intervensjon / Behandling |
|---|---|
|
Gruppe 1
Personer med Prader-Willi syndrom.
|
Personer med Prader-Willi syndrom.
Overvåking hver 6. måned.
Andre navn:
|
|
Gruppe 2
Personer med tidlig sykelig overvekt
|
Personer med tidlig sykelig overvekt.
Andre navn:
|
Hva måler studien?
Primære resultatmål
Resultatmål |
Tiltaksbeskrivelse |
Tidsramme |
|---|---|---|
|
Fenotypiske vurderinger av deltakere
Tidsramme: til slutten av studiet
|
Fenotypiske vurderinger vil inkludere kognitivt nivå, atferdsanalyse, fysiske egenskaper inkludert kroppsmålinger og sammensetning, komorbiditeter (hudplukking, psykiatrisk historie, anfall, autistisk atferd) nødvendige medisiner og ytterligere sammenligning med den underliggende molekylære diagnosen.
|
til slutten av studiet
|
Sekundære resultatmål
Resultatmål |
Tiltaksbeskrivelse |
Tidsramme |
|---|---|---|
|
langsgående mønster av progresjon
Tidsramme: til slutten av studiet
|
vurdering av kognisjon, atferd og kroppssammensetning.
I tillegg vil alderen som veksthormonbehandling begynte hos PWS-deltakerne være korrelert med fysiske egenskaper, kroppssammensetning, kognisjon, atferd, utviklingsmessige milepæler, pubertetsproblemer og begynnelsen av ernæringsfaser.
|
til slutten av studiet
|
Samarbeidspartnere og etterforskere
Sponsor
Samarbeidspartnere
Etterforskere
- Studiestol: Arthur Beaudet, MD, Baylor College of Medicine
Publikasjoner og nyttige lenker
Generelle publikasjoner
- Goldstone AP. Prader-Willi syndrome: advances in genetics, pathophysiology and treatment. Trends Endocrinol Metab. 2004 Jan-Feb;15(1):12-20. doi: 10.1016/j.tem.2003.11.003.
- Miller J, Kranzler J, Liu Y, Schmalfuss I, Theriaque DW, Shuster JJ, Hatfield A, Mueller OT, Goldstone AP, Sahoo T, Beaudet AL, Driscoll DJ. Neurocognitive findings in Prader-Willi syndrome and early-onset morbid obesity. J Pediatr. 2006 Aug;149(2):192-8. doi: 10.1016/j.jpeds.2006.04.013.
- Miller JL, Couch JA, Schmalfuss I, He G, Liu Y, Driscoll DJ. Intracranial abnormalities detected by three-dimensional magnetic resonance imaging in Prader-Willi syndrome. Am J Med Genet A. 2007 Mar 1;143A(5):476-83. doi: 10.1002/ajmg.a.31508.
- Butler MG. Management of obesity in Prader-Willi syndrome. Nat Clin Pract Endocrinol Metab. 2006 Nov;2(11):592-3. doi: 10.1038/ncpendmet0320. No abstract available.
- Butler MG, Bittel DC, Kibiryeva N, Talebizadeh Z, Thompson T. Behavioral differences among subjects with Prader-Willi syndrome and type I or type II deletion and maternal disomy. Pediatrics. 2004 Mar;113(3 Pt 1):565-73. doi: 10.1542/peds.113.3.565.
- Dykens E, Shah B. Psychiatric disorders in Prader-Willi syndrome: epidemiology and management. CNS Drugs. 2003;17(3):167-78. doi: 10.2165/00023210-200317030-00003.
- Miller J, Silverstein J, Shuster J, Driscoll DJ, Wagner M. Short-term effects of growth hormone on sleep abnormalities in Prader-Willi syndrome. J Clin Endocrinol Metab. 2006 Feb;91(2):413-7. doi: 10.1210/jc.2005-1279. Epub 2005 Nov 29.
- Shapira NA, Lessig MC, He AG, James GA, Driscoll DJ, Liu Y. Satiety dysfunction in Prader-Willi syndrome demonstrated by fMRI. J Neurol Neurosurg Psychiatry. 2005 Feb;76(2):260-2. doi: 10.1136/jnnp.2004.039024.
- Bittel DC, Butler MG. Prader-Willi syndrome: clinical genetics, cytogenetics and molecular biology. Expert Rev Mol Med. 2005 Jul 25;7(14):1-20. doi: 10.1017/S1462399405009531.
- Holsen LM, Zarcone JR, Brooks WM, Butler MG, Thompson TI, Ahluwalia JS, Nollen NL, Savage CR. Neural mechanisms underlying hyperphagia in Prader-Willi syndrome. Obesity (Silver Spring). 2006 Jun;14(6):1028-37. doi: 10.1038/oby.2006.118.
- Cassidy SB, Driscoll DJ. Prader-Willi syndrome. Eur J Hum Genet. 2009 Jan;17(1):3-13. doi: 10.1038/ejhg.2008.165. Epub 2008 Sep 10.
Studierekorddatoer
Studer hoveddatoer
Studiestart
Primær fullføring (Faktiske)
Studiet fullført (Faktiske)
Datoer for studieregistrering
Først innsendt
Først innsendt som oppfylte QC-kriteriene
Først lagt ut (Anslag)
Oppdateringer av studieposter
Sist oppdatering lagt ut (Anslag)
Siste oppdatering sendt inn som oppfylte QC-kriteriene
Sist bekreftet
Mer informasjon
Begreper knyttet til denne studien
Nøkkelord
Ytterligere relevante MeSH-vilkår
- Patologiske prosesser
- Sykdommer i nervesystemet
- Nevrologiske manifestasjoner
- Nevroatferdsmanifestasjoner
- Sykdom
- Medfødte abnormiteter
- Overernæring
- Ernæringsforstyrrelser
- Overvektig
- Kroppsvekt
- Genetiske sykdommer, medfødte
- Intellektuell funksjonshemming
- Abnormiteter, flere
- Kromosomforstyrrelser
- Syndrom
- Overvekt
- Overvekt, sykelig
- Prader-Willi syndrom
Andre studie-ID-numre
- RDCRN 5202
- U54HD061222 (U.S. NIH-stipend/kontrakt)
- ARP 5202 (Annen identifikator: RDCRN)
Denne informasjonen ble hentet direkte fra nettstedet clinicaltrials.gov uten noen endringer. Hvis du har noen forespørsler om å endre, fjerne eller oppdatere studiedetaljene dine, vennligst kontakt register@clinicaltrials.gov. Så snart en endring er implementert på clinicaltrials.gov, vil denne også bli oppdatert automatisk på nettstedet vårt. .