Oživení dýchání u dětí školního věku a mladých lidí s neurodifikací (RforR)

Tento protokol studie se snaží prozkoumat dopad komunitní rebound terapie na výsledky zdravotního stavu hrudníku u dětí školního věku a mladých lidí s komplexním neurologickým postižením a respiračními problémy.

Neurodisabilita představuje jednu z největších populací dětského postižení ve Spojeném království, definované jako skupina stavů spojených s poškozením nervového systému. V této populaci je respirační onemocnění nejčastějším důvodem návštěvy primární péče, urgentního příjmu v nemocnici a intenzivní péče, což přináší značné náklady na zdravotní péči. Navíc zůstává primární příčinou úmrtí, tvoří 51 % případů u dětí s dětskou mozkovou obrnou.

Chronické respirační poruchy v rámci dětské neurodisability vyžadují dlouhodobou léčbu nad rámec akutní přechodné exacerbace, směřující pozornost k prevenci a komunitní léčbě respiračních onemocnění. Nedávná konsensuální studie zdůrazňuje důležitost optimalizace fyzické aktivity a zdatnosti, posturálního managementu a průchodnosti dýchacích cest u této populace, ačkoli důkazy jsou omezeny nedostatkem srovnávacích skupin a dobrých výsledků. Nedávný Cochranův přehled identifikuje širokou škálu neoficiálně prospěšných léčebných postupů na podporu respiračního zdraví v této zájmové populaci, ale neuznává žádný „zlatý standard“ nefarmaceutický intervenční konsenzus, omezený několika málo kvalitními studiemi. Tento soubor dostupné literatury však nabízí zjištění generující hypotézy, které poskytují široký prostor pro budoucí výzkum prevence a zvládání respiračního postižení u dětí s neurodisabilitou.

Cvičení bylo identifikováno jako klíčová intervence v prevenci a léčbě respiračních onemocnění u dětí s neurologickým postižením. Rebound terapie je oblíbená forma cvičení zavedená ve vzdělávacím prostředí ve Spojeném království a využívá trampolíny k poskytování vysoce dostupného terapeutického cvičení dětem se středně těžkými až těžkými komplexními potřebami, kde je účast na cvičení jinak omezená. Studie zjistily, že odrazová terapie zlepšuje participaci, svalový tonus a rovnováhu, polohu vsedě, chování a kvalitu života u dětí s neurologickým postižením a funkcemi jako důležitou součást standardů péče o lidi s poruchou učení.

U dětí s cystickou fibrózou byly rovněž zjištěny další respirační přínosy rebound terapie. Přesto v rámci sledované populace nebyla tvrzení důkladně prozkoumána. Existují určité důkazy, které naznačují, že by rebound terapie mohla být výhodná pro děti se středně těžkou až těžkou neurodisabilitou, které se nemohou aktivně účastnit technik čištění dýchacích cest, a pro děti se slabým kašlem. Studie v malém měřítku naznačují zlepšené objemy plic prostřednictvím pohybu, vokalizace a smíchu a imitace perkusních a vibračních technik prostřednictvím odrazu trampolíny. To vyvolává hypotézu vytvářející důkazy, které vyžadují další výzkum, aby se zjistily účinky této vysoce dostupné, multi-prospěšné formy cvičení.

Primárním cílem této studie je prozkoumat dopad rebound terapie na zdraví hrudníku u dětí s neurodisabilitou a respiračním postižením.

Primární cíl

Cíl 1) Prozkoumat dopad 6týdenního přizpůsobeného programu rebound terapie na výsledky zdravotního stavu hrudníku u dětí s neurologickým postižením a respiračními problémy. To bude primárně měřeno Respiračním dotazníkem pro děti s neurologickým postižením.

Sekundární měření budou zahrnovat:

• Záznamy respiračního zdraví prostřednictvím textu, včetně dýchání za minutu, frekvence kašle za minutu a času stráveného dokončením respirační péče v předem stanoveném časovém období. Saturace kyslíkem budou zahrnuty, pokud budou měřeny jako součást běžné péče jednotlivce.
• Účastník/pečovatel hlášené změny celkového zdraví
• Účastník/pečovatel hlásil změny v „obvyklé“ péči o hrudník
• Eskalace hrudní péče: navštěvované dny pro konzultaci primární péče, pohotovost a/nebo příjem do nemocnice.

Sekundární cíle

Cíl 2) Prozkoumat dopad 6týdenního přizpůsobeného programu rebound terapie na kvalitu života (QoL) uváděnou účastníkem/pečovatelem u dětí s neurodisabilitou a respiračními problémy. To se bude měřit pomocí:

• Dotazník CPCHILD hlášený pečovatelem
• Polostrukturovaný výstupní rozhovor zkoumající vnímané pohledy na indikátory kvality života. Tématický průvodce prozkoumá komunikaci, emoční pohodu, bolest, mobilitu, péči o sebe /nezávislost, sociální aktivity, starosti / duševní zdraví, spánek, chování a bezpečnost.

Cíl 3) Prozkoumat dopad 6týdenního přizpůsobeného programu rebound terapie na výsledky posturálního managementu u dětí s neurologickým postižením a respiračními problémy. To se bude měřit pomocí:

• Chaileyho stupnice schopností
• Účastník/pečovatel hlásil změny v „obvyklém“ plánu péče o posturální management

Cíl 4) Sledovat dodržování 6týdenního přizpůsobeného programu rebound terapie se zdokumentovanými důvody pro nedodržení. To bude měřeno zaznamenáním procenta navštívených rebound terapie a důvodu neúčasti.

Cíl 5) Monitorovat (S) AE během období studie, během obvyklé péče a během 6týdenního přizpůsobeného programu rebound terapie. To bude měřeno prostřednictvím týdenních záznamů respiračního zdraví prostřednictvím textu a telefonického sledování účastníka/pečovatele.

Průzkumné cíle

Cíl 6) Prozkoumat, jak rodiče/pečovatelé vnímají složky návrhu studie, měření výsledků a kontaktní metody. To bude měřeno prostřednictvím polostrukturovaného výstupního rozhovoru.

Metody:

Studie je navržena s jedním případem a zahrnuje N=4–6 účastníků. Tento design studie byl vybrán bez existujícího publikovaného výzkumu, aby se prozkoumal vztah mezi intervencí rebound terapie a změnou respiračních výsledků u CYP s neurodisabilitou. Bude zkoumáno široké spektrum proměnných, které přispějí jak kvantitativními, tak kvalitativními daty, které nabízejí dynamická a flexibilní zjištění jedinečná pro každou jednotlivou případovou studii. Intervence však bude zkoumána za daného souboru podmínek v souladu s deduktivním/statickým přístupem, aby se usnadnilo srovnání a podobnosti napříč heterogenní kohortou.

Každá jednotlivá případová studie bude replikovat návrh ABA, který bude obsahovat:

• Základní linie fáze A se měří v týdnu 0
• Předintervenční opatření fáze B v 6. týdnu
• Pointervenční opatření fáze B ve 12. týdnu
• Následné opatření fáze A v 18. týdnu. Měření klinického výsledku vyžadující účast účastníka/pečovatele na kliniku budou prováděna ve čtyřech datových časových bodech specifikovaných výše. Sériová měření výsledků, která nevyžadují účast účastníka/pečovatele na klinice, budou prováděna v týdenních intervalech během studijního období (týden 0-18), aby se snížilo cestování účastníků a zátěž.

Studijní nastavení:

Studie bude probíhat na třech místech:

• Klinické místo NHS přístupné za účelem provedení klinických měření v týdnu 0, 6, 12 a 18.
• Dvě klinická místa mimo NHS, založená v komunitních speciálních vzdělávacích zařízeních v Torbay a South Devon.

V případě, že školy mohou usnadnit bezpečný přístup k rodičům/pečovatelům, bude mít rodina možnost zúčastnit se měření klinických výsledků v terapeutické místnosti svého vzdělávacího zařízení jako alternativu ke klinickému místu NHS, s cílem omezit cestování zátěž pro účastníka.

Nábor

Potenciální účastníci a budou identifikováni prostřednictvím pediatrů pracujících v rámci Child and Family Health Devon. Těm, kteří projeví zájem o účast, bude zaslán informační balíček sestávající ze souhlasu s kontaktním formulářem a informačního listu účastníka (PIS) pro rodiče/pečovatele (pečovatele) a jejich dítě. Potenciální účastníci a/nebo jejich pečovatelé budou požádáni, aby si přečetli poskytnuté informace a vrátili souhlas do kontaktního formuláře, potvrzující jejich zájem o účast, pravděpodobnou způsobilost a souhlas s tím, aby je PI kontaktoval za účelem prověření způsobilosti.

Studijní postupy:

Prověření způsobilosti: Tento proces bude dokončen s účastníkem/pečovatelem(i) telefonicky. Je-li to vhodné, bude do 2 týdnů zarezervováno základní hodnocení a bude získán ústní souhlas k odeslání brožury s dotazníkem (obsahující CPCHILD a respirační dotazník pro děti s neurologickým postižením), který má být vyplněn před základní schůzkou, která má být dokončena před základní schůzkou.

Fáze A: ZÁKLADNÍ POZOROVÁNÍ

Týden 0 Shrnutí osobního kontaktu:

• Postup souhlasu
• Sběr informací
• Chaileyho stupnice schopností
• Dokončení CPCHILD
• Vyplnění respiračního dotazníku pro děti s neurologickým postižením týden 0-6 Shrnutí týdenního dálkového kontaktu
• Hlášení klinických parametrů hlášených účastníkem/pečovatelem
• Celkový, respirační a posturální management hlášený účastníkem/pečovatelem
• Monitorování bezpečnosti nových příznaků, zhoršení příznaků, dnů přijetí do nemocnice, dnů pohotovosti, dnů konzultací s primární péčí o bezpečnosti účastníků/pečovatelů.

FÁZE B INTERVENCE:

6. týden (před intervencí) Shrnutí osobního kontaktu:

• Chaileyho stupnice schopností
• Dokončení CPCHILD
• Vyplnění respiračního dotazníku pro děti s neurologickým postižením týden 6-12 Souhrn osobního kontaktu
• Rebound terapie dvakrát týdně 6.-12. týden Shrnutí týdenního vzdáleného kontaktu
• Hlášení klinických parametrů hlášených účastníkem/pečovatelem
• Celkový, respirační a posturální management hlášený účastníkem/pečovatelem
• Monitorování bezpečnosti nových příznaků, zhoršení příznaků, dnů přijetí do nemocnice, dnů pohotovosti, dnů konzultací s primární péčí o bezpečnosti účastníků/pečovatelů.

Fáze A: NÁSLEDNÉ POZOROVÁNÍ

12. týden (po intervenci) Shrnutí osobního kontaktu:

• Chaileyho stupnice schopností
• Dokončení CPCHILD
• Vyplnění respiračního dotazníku pro děti s neurologickým postižením

Týden 12-18 Přehled týdenního vzdáleného kontaktu:

• Hlášení klinických parametrů hlášených účastníkem/pečovatelem
• Celkový, respirační a posturální management hlášený účastníkem/pečovatelem
• Monitorování bezpečnosti nových příznaků, zhoršení příznaků, dnů přijetí do nemocnice, dnů pohotovosti, dnů konzultací s primární péčí o bezpečnosti účastníků/pečovatelů.

18. týden Shrnutí osobního kontaktu:

• Chaileyho stupnice schopností
• Dokončení CPCHILD
• Vyplnění respiračního dotazníku pro děti s neurologickým postižením
• Výstupní pohovor (volitelné)

Plán analýzy dat

Analýza výsledků sériových měření

Pro každou jednotlivou případovou studii budou sériová data vynesena do čárového grafu a podrobena:

• Analýza kritéria stability v rámci fáze (A).
• Analýza napříč fází (AB) s použitím rozšířené zrychlovací linie (ECL), procenta překrývajících se dat (PND) a tam, kde je splněno kritérium stability uvnitř fáze, metoda dvou pásem standardních odchylek.

Analýza výsledků jednotlivých měření Data z měření jednotlivých výsledků, definovaná jako ta, která shromažďují N=4 datové body během studijního období, jako je zdravotní stav hrudníku, držení těla a kvalita života ošetřovatele, budou vynesena do čárového grafu pro každého jednotlivého účastníka případové studie. Graf poskytne vizuální analýzu a interpretaci trendů, které budou porovnány se zjištěními ze sériové analýzy dat měření.

Analýza výsledků kvalitativních dat

U každé jednotlivé případové studie budou textová data podrobena metodám tematické analýzy. Tato data budou získána ze dvou zdrojů:

• Sériová prospektivní data shromážděná prostřednictvím nahrávek hlášených účastníkem/pečovatelem prostřednictvím textu
• Jednotlivé retrospektivní příběhy sdílené během výstupního rozhovoru

Textová data budou sestavena pro každou jednotlivou případovou studii, přičemž budou zachovány časové osy sériových textových dat shromážděných pro usnadnění srovnání s kvantitativními daty. Textová data z výstupního pohovoru přepíše PI. Všechna textová data budou nahrána do softwarového programu NVIVO 12, aby se usnadnila organizace procesu kódování v rámci každé případové studie a napříč případovými studiemi.

Přepisy budou hloubkově přezkoumány, aby došlo k seznámení se s textem. Data budou rozebrána, aby se vytvořila smysluplná seskupení. Vznikající kódy budou přiděleny fragmentům textu, identifikují zajímavé rysy a seskupují je podle podobností a rozdílů. Tyto kódy mohou být revidovány během procesu čtení. Pro účely přesnosti bude malý vzorek dat analyzován druhou osobou ve výzkumném týmu. Kódy budou mapovány napříč případovými studiemi a konceptualizovány do témat. Témata mohou nabízet vývoj podtémat. Nakonec budou témata, podtémata a reprezentativní části textu prezentovány ve vztahu k cílům studie a trianglovány s kvantitativní analýzou dat, aby bylo možné získat porozumění nebo kontext.

Výstupní rozhovor poskytne textová data, která budou podrobena metodám tematické analýzy.