Rebound för respiratoriska barn i skolåldern och ungdomar med neurodisabilitet (RforR)

Detta studieprotokoll syftar till att undersöka effekten av samhällsbaserad rebound-terapi på brösthälsoresultaten hos barn och ungdomar i skolåldern med komplexa neurofunktionshinder och andningsproblem.

Neurodisabilitet representerar en av de största populationerna av funktionshinder i barndomen i Storbritannien, definierad som en grupp av tillstånd associerade med försämring av nervsystemet. Inom denna population är luftvägssjukdom den vanligaste orsaken till att besöka primärvårdskonsultation, akut sjukhusinläggning och intensivvård, vilket medför betydande vårdkostnader. Dessutom är det fortfarande den primära dödsorsaken, och står för 51 % av fallen hos barn med cerebral pares.

Kroniska andningsstörningar inom pediatrisk neurohandikapp kräver långsiktig hantering bortom akut övergående exacerbation, och riktar uppmärksamheten mot förebyggande och samhällsbaserad hantering av luftvägssjukdomar. En nyligen genomförd konsensusstudie belyser vikten av att optimera fysisk aktivitet och kondition, postural hantering och luftvägsrensning i denna population, även om bevis begränsas av brist på jämförelsegrupper och bra resultatmått. En nyligen genomförd Cochrane-granskning identifierar en stor mångfald av anekdotiskt fördelaktiga behandlingar för att stödja andningshälsa inom denna population av intresse, men erkänner ingen "gold standard" icke-farmaceutisk interventionskonsensus, begränsad av få studier av dålig kvalitet. Den här mängden tillgänglig litteratur erbjuder dock hypotesgenererande fynd, som informerar ett brett utrymme för framtida forskning om att förebygga och hantera andningsstörning hos barn med neurohandikapp.

Träning har identifierats som en nyckelåtgärd för att förebygga och hantera luftvägssjukdomar hos barn med neurohandikapp. Rebound-terapi är en populär träningsform som etablerats i brittiska utbildningsmiljöer och använder studsmattor för att ge mycket tillgänglig terapeutisk träning till barn med måttliga till svåra komplexa behov där deltagande i träning annars är begränsat. Studier har funnit att reboundterapi förbättrar delaktighet, muskeltonus och balans, sittställning, beteende och livskvalitet hos barn med neurohandikapp och funktioner som en viktig komponent i vårdstandarder för personer med inlärningssvårigheter.

Ytterligare respiratoriska fördelar med rebound-terapi har också fastställts hos barn med cystisk fibros. Ändå, inom populationen av intresse, har påståenden inte undersökts noggrant. Det finns vissa bevis som tyder på att rebound-terapi kan vara fördelaktigt för barn med måttlig till svår neurohandikapp, som inte aktivt kan delta i tekniker för luftvägsrensning och de med svag hosta. Småskaliga studier indikerar förbättrade lungvolymer genom rörelse, vokalisering och skratt och imitation av slag- och vibrationstekniker genom studsmattans studs. Detta väcker hypotesgenererande bevis som kräver ytterligare forskning för att fastställa effekterna av denna mycket lättillgängliga, mångnyttiga träningsform.

Den här studiens primära syfte är att undersöka effekten av reboundterapi på brösthälsan hos barn med neurohandikapp och andningsstörning.

Huvudmål

Mål 1) Att utforska effekten av ett 6-veckors anpassat rebound-terapiprogram på brösthälsoresultat hos barn med neurohandikapp och andningsproblem. Detta kommer i första hand att mätas Andningsenkät för barn med neurologisk funktionsnedsättning.

Sekundära mätningar kommer att inkludera:

• Respiratoriska hälsoregistreringar via text, inklusive andning per minut, hostfrekvens per minut och tid som ägnas åt att slutföra andningsvård under en förutbestämd tidsperiod. Syremättnad kommer att inkluderas om den mäts som en del av en individs vanliga vård.
• Deltagare/vårdgivare rapporterade förändringar i allmän hälsa
• Deltagare/vårdgivare rapporterade förändringar i "vanlig" bröstvård
• Upptrappning av bröstvård: besökta dagar för primärvårdskonsult, akutmottagning och/eller sjukhusinläggning.

Sekundära mål

Mål 2) Att utforska effekten av ett 6-veckors anpassat rebound-terapiprogram på deltagare/vårdgivare-rapporterad livskvalitet (QoL) hos barn med neurohandikapp och andningsproblem. Detta kommer att mätas med:

• Vårdgivare-rapporterade CPCHILD frågeformulär
• Semistrukturerad exitintervju som utforskar upplevda syn på indikatorer för livskvalitet. Ämnesguiden kommer att utforska kommunikation, känslomässigt välbefinnande, smärta, rörlighet, egenvård/oberoende, sociala aktiviteter, oro/psykisk hälsa, sömn, beteende och säkerhet.

Mål 3) Att utforska effekten av ett 6-veckors anpassat rebound-terapiprogram på posturala behandlingsresultat hos barn med neurohandikapp och andningsproblem. Detta kommer att mätas med:

• Chailey Levels of Ability Scale
• Deltagare/vårdgivare rapporterade förändringar i "vanlig" postural vårdplan

Mål 4) Att övervaka efterlevnaden av ett 6-veckors skräddarsytt rebound-terapiprogram, med orsaker till att man inte följer dem. Detta kommer att mätas genom att registrera % av besökta reboundterapisessioner och orsaken till utebliven närvaro.

Mål 5) Att övervaka (S) AE under studieperioden, under vanlig vård och under det 6-veckors anpassade reboundterapiprogrammet. Detta kommer att mätas genom veckovis andningshälsa via text och telefonuppföljning av deltagare/vårdgivare.

Undersökande mål

Mål 6) Att utforska föräldrars/vårdares uppfattningar om studiens designkomponenter, resultatmått och kontaktmetoder. Detta kommer att mätas genom den semistrukturerade exitintervjun.

Metoder:

Studien är en individuell falldesign som rekryterar N=4-6 deltagare. Denna studiedesign har valts i avsaknad av existerande publicerad forskning, för att undersöka ett samband mellan reboundterapiintervention och förändring i andningsresultat vid CYP med neurohandikapp. Ett brett spektrum av variabler kommer att undersökas, vilket bidrar med både kvantitativa och kvalitativa data som erbjuder dynamiska och flexibla resultat som är unika för varje enskild fallstudie. Emellertid kommer interventionen att undersökas under en given uppsättning villkor i linje med ett deduktivt/statiskt tillvägagångssätt för att underlätta jämförelser och likheter över en heterogen kohort.

Varje enskild fallstudie kommer att replikera en ABA-design, som inkluderar:

• Fas A baslinje mäter vecka 0
• Fas B förinsatser vid vecka 6
• Fas B åtgärder efter intervention vid vecka 12
• Fas A uppföljningsåtgärd vecka 18. Kliniska resultatmått som kräver deltagares/vårdgivarens kliniknärvaro kommer att utföras vid de fyra datatidpunkterna som anges ovan. Seriella utfallsmätningar som inte kräver deltagare/vårdares kliniknärvaro kommer att utföras med veckointervall under studieperioden (vecka 0-18) för att minska deltagarnas resor och börda.

Studiemiljö:

Studien kommer att genomföras på tre platser:

• En klinisk NHS-webbplats som är tillgänglig för att utföra kliniska mätningar i vecka 0, 6, 12 och 18.
• Två kliniska icke-NHS-platser, baserade inom gemenskapsmiljöer för specialundervisning i Torbay och South Devon.

I händelse av att skolor kan underlätta säker tillgång till föräldrar/vårdgivare, kommer familjen att ges möjlighet att delta i kliniska resultatmätningar i terapirummet i sin utbildningsmiljö som ett alternativ till den kliniska NHS-platsen, i syfte att minska resandet börda för deltagaren.

Rekrytering

Potentiella deltagare och kommer att identifieras genom pediatriska läkare som arbetar inom Child and Family Health Devon. De som anmäler intresse för att delta kommer att få ett informationspaket som består av ett samtycke till kontaktformulär och ett deltagarinformationsblad (PIS) för förälder/vårdare och deras barn. Potentiella deltagare och/eller deras vårdgivare kommer att bli ombedda att läsa den information som tillhandahålls och returnera samtycke till kontaktformuläret, bekräftar deras intresse för deltagande, sannolika behörighet och samtycke till att PI kontaktar dem för behörighetskontroll.

Studieprocedurer:

Behörighetskontroll: Denna process kommer att slutföras med deltagare/vårdgivare via telefon. Om det är berättigat, kommer en baslinjebedömning att bokas inom 2 veckor och muntligt samtycke erhålls för att posta ett frågeformulärshäfte (innehållande CPCHILD och respiratorisk frågeformulär för barn med neurologisk funktionsnedsättning), som ska fyllas i före baslinjeutnämningen som ska fyllas i innan baslinjeutnämningen.

Fas A: BASELINEOBSERVATION

Vecka 0 Sammanfattning av kontakt ansikte mot ansikte:

• Samtyckesförfarande
• Informationsmöte
• Chailey Levels of Ability Scale
• Slutförande av CPCHILD
• Ifyllande av andningsenkät för barn med neurologisk funktionsnedsättning Vecka 0-6 Sammanfattning av veckovis distanskontakt
• Deltagare/vårdgivare-rapporterad klinisk parameterrapportering
• Deltagare/vårdgivare-rapporterad allmän hälsa, andnings- och postural hantering
• Deltagare/vårdgivare-rapporterade biverkningar säkerhetsövervakning av nya symtom, försämrade symtom, sjukhusinläggningsdagar, akutmottagningsdagar, primärvårdsdagar.

Fas B INTERVENTION:

Vecka 6 (före intervention) Sammanfattning av kontakt ansikte mot ansikte:

• Chailey Levels of Ability Scale
• Slutförande av CPCHILD
• Ifyllande av andningsenkät för barn med neurologisk funktionsnedsättning Vecka 6-12 Sammanfattning av kontakt ansikte mot ansikte
• Reboundterapi två gånger i veckan Vecka 6-12 Sammanfattning av veckovis distanskontakt
• Deltagare/vårdgivare-rapporterad klinisk parameterrapportering
• Deltagare/vårdgivare-rapporterad allmän hälsa, andnings- och postural hantering
• Deltagare/vårdgivare-rapporterade biverkningar säkerhetsövervakning av nya symtom, försämrade symtom, sjukhusinläggningsdagar, akutmottagningsdagar, primärvårdsdagar.

Fas A: UPPFÖLJNINGSOBSERVATION

Vecka 12 (efter intervention) Sammanfattning av kontakt ansikte mot ansikte:

• Chailey Levels of Ability Scale
• Slutförande av CPCHILD
• Ifyllande av andningsenkät för barn med neurologisk funktionsnedsättning

Vecka 12-18 Sammanfattning av veckovis distanskontakt:

• Deltagare/vårdgivare-rapporterad klinisk parameterrapportering
• Deltagare/vårdgivare-rapporterad allmän hälsa, andnings- och postural hantering
• Deltagare/vårdgivare-rapporterade biverkningar säkerhetsövervakning av nya symtom, försämrade symtom, sjukhusinläggningsdagar, akutmottagningsdagar, primärvårdsdagar.

Vecka 18 Sammanfattning av ansikte mot ansikte kontakt:

• Chailey Levels of Ability Scale
• Slutförande av CPCHILD
• Ifyllande av andningsenkät för barn med neurologisk funktionsnedsättning
• Avsluta intervju (valfritt)

Dataanalysplan

Resultatanalys av seriemätningar

För varje enskild fallstudie kommer seriedata att plottas på ett linjediagram och utsättas för:

• Inom-fas (A) analys av stabilitetskriterium
• Analys över fas (AB) med användning av en utökad celerationslinje (ECL), en procentandel av överlappande data (PND) och där stabilitetskriteriet inom fas är uppfyllt, en metod med två standardavvikelser.

Resultatanalys av enstaka mätningar Data från de enskilda utfallsmåtten, definierade som de som samlar in N=4 datapunkter över studieperioden, såsom vårdgivares rapporterade brösthälsa, kroppshållning och livskvalitet kommer att plottas på ett linjediagram för varje enskild fallstudiedeltagare. Grafen kommer att tillhandahålla visuell analys och tolkning av trender, som kommer att jämföras tillsammans med resultat från seriell mätdataanalys.

Resultatanalys av kvalitativ data

För varje enskild fallstudie kommer textdata att bli föremål för tematiska analysmetoder. Dessa uppgifter kommer att hämtas från två källor:

• Seriella prospektiva data som samlats in via deltagare/vårdgivare rapporterade inspelningar via text
• Enstaka retrospektiva berättelser delas under exitintervjun

Textdata kommer att sammanställas för varje enskild fallstudie, med tidslinjer för seriella textdata som samlas in för att underlätta jämförelse med kvantitativ data. Textdata från exitintervjun kommer att transkriberas av PI. All textdata kommer att laddas upp till NVIVO 12-programvaran för att underlätta organisationen av kodningsprocessen inom varje fallstudie och över fallstudier.

Transkriptioner kommer att granskas på djupet för att utveckla bekantskapen med texten. Data kommer att spridas för att skapa meningsfull gruppering. Nya koder kommer att allokeras till textfragment, identifiera intressanta egenskaper och gruppera dessa genom likheter och skillnader. Dessa koder kan revideras under läsningsprocessen. För noggrannhet kommer ett litet urval av data att analyseras av en andra person i forskargruppen. Koderna kommer att kartläggas över fallstudierna och konceptualiseras i teman. Teman kan erbjuda utveckling av underteman. Slutligen kommer teman, underteman och representativa textfragment att presenteras i relation till studiens mål och trianguleras med kvantitativ dataanalys för att generera förståelse eller sammanhang.

Exitintervjun kommer att ge textdata som kommer att bli föremål för tematiska analysmetoder.