FLaME Kognitiv Rehabiliteringsundersøgelse for Childhood Brain Tumor (FLaME)

Behandlingsfremskridt for hjernetumor i barndommen i de seneste årtier har væsentligt forbedret dødeligheden, men det koster barnets kognitive evner betydelige omkostninger sammen med virkningerne af selve tumoren. Op til 100 % af børn, der behandles for en hjernetumor, oplever en vis grad af kognitive vanskeligheder, selvom de fleste har opnået typisk kognitiv udvikling forud for diagnosen. I de fleste tilfælde vil barnet opleve adskillige kognitive vanskeligheder (f.eks. med hukommelse, opmærksomhed og bearbejdningshastighed), som i alvorlig grad påvirker livskvalitet, mental sundhed, adgang til uddannelse, akademisk og erhvervsmæssig udvikling og fremskridt i retning af at blive en selvstændig voksen. Disse kognitive vanskeligheder dukker ofte op og bliver mere alvorlige over tid (kaldet 'seneffekter'). Disse vanskeligheder er ofte blevet fundet i forskningsstudier og har informeret en stærk vægt på behovet for neurorehabilitering i national vejledning for hjernetumor i børn (f.eks. NICE, 2005). Interventioner rettet mod kognitive vanskeligheder og støtte børn til at genoptage deres udviklingsforløb så tæt som muligt er klart altafgørende. Nye beviser viser dog, at anbefalingen om neurorehabilitering sjældent implementeres, med kognitiv rehabilitering næsten fuldstændig utilgængelig. Dårlig overholdelse af national vejledning forværres af den meget begrænsede forskning i kognitive rehabiliteringsinterventioner til børn behandlet for hjernetumor. De få forsøgte interventioner har også haft dårlig gennemførlighed af implementering (f.eks. lave gennemførelsesrater) og lav acceptabilitet for patienter og familier.

Kognitive rehabiliteringsinterventioner involverer typisk enten 1) 'massedrill-baseret' praksis (nogle gange kaldet 'hjernetræning') på kognitive træningsopgaver, hvor individet gentager en kognitiv træningsøvelse over mange sessioner, såsom at huske en række prikker; 2) strategi- baseret tilgange, der lærer strategier til at optimere kognition (f.eks. hukommelsesteknikker såsom mnemonics) og/eller 3) eksterne kompenserende hjælpemidler (f.eks. visuelle påmindelser). Der er få undersøgelser af kognitiv rehabilitering for børn med hjernetumor, især forsøg af god kvalitet. Et lille antal undersøgelser har fokuseret på øvelsesbaseret rehabilitering, dog er gennemførligheden og acceptablen for denne tilgang for børn med hjernetumor lav og har veldokumenterede problemer med dårlig generalisering til færdigheder ud over den gentagne træningsopgaver og dårlig vedligeholdelse af forbedringer. Rehabilitering ved hjerneskade i barndommen har det største potentiale, når det inkluderer brug af kognitiv strategi, er tilpasset udviklingsniveau, involverer systemisk støtte og giver børn mulighed for at udvikle deres egne strategier. Der er i øjeblikket et forsøg af god kvalitet af en kognitiv rehabiliteringsintervention, der inkorporerer strategianvendelse til børn med hjernetumor. Interventionen resulterede i forbedringer i akademiske præstationer og forældrerapport om børns opmærksomhedsfærdigheder, men med små effektstørrelser. Programmet inkluderede også en krævende øvelsesbaseret praksiskomponent (kræver 50 timer i alt), hvor kun 60 % af deltagerne gennemførte interventionen. En efterfølgende undersøgelse udelod den øvelsesbaserede praksis og udvidede strategibrugskomponenten og kombinerede den med forældre- og lærerstrategistøtte i en mindre pilotundersøgelse. Effekten og generaliserbarheden af ​​resultaterne er begrænset af en lille stikprøvestørrelse, men der blev fundet nogle forbedringer for kognition. Forældre og børn vurderede også høje niveauer af tilfredshed, især fordi interventionen forbedrede deres forståelse af deres kognitive styrker og svagheder. På trods af nogle lovende resultater for strategibaseret kognitiv rehabilitering, afspejles dårlig gennemførlighed fortsat i lave gennemførelsesrater. Ingen kognitiv rehabiliteringsintervention har adresseret den høje forekomst af kognitiv træthed (ekstrem mental træthed) hos børn med hjernetumorer, der forudsigeligt kunne begrænse engagement og gennemførelse af interventioner. Trods stærke anbefalinger er der endnu ikke udviklet en målrettet intervention for kognitiv træthed for børn med hjernetumorer.

Forskningen var designet til at besvare to nøglespørgsmål, hvor der er et væsentligt evidensgab: 1) er en ny strategi-baseret kognitiv rehabiliteringsintervention acceptabel og gennemførlig for børn behandlet for hjernetumor og deres familier, og 2) tilføjer træthedshåndtering til intervention forbedre gennemførligheden og acceptabiliteten. Interventionen kaldes The Fatigue, Learning and Memory Enrichment [FLaME]-programmet. Resultaterne vil fortælle os om gennemførligheden, acceptabiliteten og de foreløbige resultater af FLaME-programmet. Det vil sige, at det vil fortælle os, om der er nogen barrierer for at sætte denne intervention på plads for unge med hjernetumorer, hvor acceptabelt de finder det, og hvilket niveau af efterspørgsel og tilfredshed der er med interventionen. Vi vil også søge foreløbig information om interventionseffektivitet for at informere om den optimale resultatmåling. Denne information vil informere om fremskridt til et større randomiseret kontrolleret forsøg (RCT) for at imødekomme et betydeligt evidensgab i en under-undersøgt gruppe. Der har ikke været nogen kognitiv rehabiliteringsforsøg for hjernetumor i barndommen i Storbritannien før, herunder inden for National Health Service.