Identitetsudvikling hos unge med neuromuskulære sygdomme

En storstilet, multi-informant, to-bølge longitudinel undersøgelse foreslås for at undersøge vores tre forskellige forskningsmål, ved at bruge komplementære metoder og flere kilder til dataindsamling. Et sådant longitudinelt design giver mulighed for at undersøge udviklingsbaner for vores kerneidentitetsvariabler, samt at undersøge hvordan disse identitetsvariable er relateret til andre variabler over tid. Som sådan vil vi undersøge integrative veje, der forbinder kontekstuelle faktorer til identitetsudvikling og bredere psykosocial funktion, hvilket gør os i stand til at videresende vigtig information til klinisk praksis. Inden undersøgelsens start vil der blive indhentet en godkendelse fra den etiske kommission. Alle data vil blive kodet anonymt og opbevaret i en fortrolig database. Vi sigter mod at rekruttere 200 unge og nye voksne med en neuromuskulær sygdom, såsom DMD-patienter (Duchenne muskeldystrofi), SMA-patienter (spinal muskelatrofi), CMT-patienter (Charcot Marie Tooth) og MD1-patienter (myotonisk dystrofi, type 1). Patienter vil blive inkluderet i denne undersøgelse, hvis de opfylder følgende kriterier: bekræftede diagnoser af en neuromuskulær lidelse; i alderen 12-25 år ved baseline; sidste neuromuskulære konsultation på vores NMRC er 5 eller mindre år siden; kan læse og skrive hollandsk; og gyldige kontaktoplysninger tilgængelige i den kliniske database eller hospitalets informationssystem. På grund af de komplekse dataanalyser er det vanskeligt at udføre en eksakt effektanalyse, men den forventede stikprøvestørrelse er velegnet til de planlagte analyser (Kline, 2005). For at lave en brugbar sammenligning vil vi inkludere en kontrolprøve af alders- og kønsmatchede raske unge og en gruppe alders- og kønsmatchede teenagere diagnosticeret med type 1-diabetes. Disse kontroldeltagere vil blive rekrutteret i gymnasier og universiteter, mens vi er i stand til at bruge data fra et igangværende forskningsprojekt om patienter med diabetes. For at nå disse mål vil dette projekt, som nævnt, være i samarbejde med forskerholdet fra Det Psykologiske og Uddannelsesvidenskabelige Fakultet ved KU Leuven.

For at undersøge vores mål vil data systematisk blive indsamlet over to år ved to forskellige lejligheder (T1 og T2), med et år mellem efterfølgende tidspunkter. Alle neuromuskulære patienter skal konsultere deres tværfaglige team hver 6. måned i forbindelse med en generel kontrol, og det giver os mulighed for at bede både unge og forældre om at udfylde spørgeskemaer en gang om året. Afhængigt af datoen for aftalen vil patienterne starte i denne undersøgelse på forskellige tidspunkter, men vi vil bruge det samme tidsinterval mellem tidspunkter for hver enkelt patient. Til inklusion vil unge og forældre blive bedt om at underskrive informerede samtykker, hvorefter demografiske og kliniske data kan indhentes anonymt fra patienternes journaler. Yderligere demografisk og socioøkonomisk information vil blive indsamlet ved hjælp af et demografisk spørgeskema på T1. Andre data vil blive indsamlet ved hjælp af instrumenter med veletablerede psykometriske karakteristika, der for det meste omfatter selvrapportering på alle to tidspunkter (T1 og T2). Forældre vil også blive bedt om at rapportere om unges funktion. Figur 2 viser en oversigt over vores forskningsdesign og estimerede tidslinje.

For at undersøge mål 1 vil unge blive bedt om at udfylde følgende spørgeskemaer på de to forskellige tidspunkter: Dimensions of Identity Development Scale (25 items), Illness Identity Resolution Scale (27 items) og Brief Illness Perception Questionnaire (8 items) . For at undersøge gensidige sammenhænge mellem identitetsudvikling og de variabler, der fremsendes under mål 2 og 3, vil teenagere desuden blive bedt om at udfylde selvrapporterende spørgeskemaer om psykosocial funktion og opfattet støtte ved at bruge Center for Epidemiologiske Studiers Depression Scale (CESD) (20) elementer) til screening for depressive symptomer, Screen for Child Anxiety Related Emotional Disorders (SCARED-NL), PedsQLTM Neuromuscular Module til at måle livskvalitet og Inventory of Peer and Parent Attachment: underskalaer Tillid, Kommunikation og fremmedgørelse (12 elementer) . På samme tidspunkt vil forældre blive bedt om at udfylde Illness Intrusive Scale (13 punkter), en skala om forskellige faktorer i deres forældreskab: lydhørhed (7 punkter), psykologisk kontrol (8 punkter), adfærdskontrol (7 punkter) og overbeskyttelse/angsteligt forældreskab (8 punkter) (Forældrespørgeskema) og om deres barns fysiske afhængighed (Activ-Lim). For at rapportere om deres barns psykosociale funktion vil forældre blive bedt om at opfylde Screen for Child Anxiety Related Emotional Disorders (SCARED-NL) og PedsQLTM neuromuskulært modul for at måle den oplevede livskvalitet hos den unge. For at evaluere deres egen psykosociale funktion vil de blive bedt om at udfylde Center for Epidemiologiske Studiers depressionsskala (20 punkter) og en LAS-skala for at evaluere deres egen livskvalitet. De nødvendige foranstaltninger vil blive truffet for at minimere frafald: Alle deltagere modtager en belønning, og Dillmans tilgang vil blive brugt til at minimere manglende respons. Lejlighedsvis manglende data vil blive behandlet ved hjælp af passende metoder (Enders, 2010). Der vil blive brugt state-of-the-art langsgående teknikker. Cross-lagged analyse vil blive brugt til at undersøge retningsbestemt effekt med passende kontroller for alle inden for tid associationer og stabilitetskoefficienter. Derfor kan vi for eksempel undersøge, om forældre rent faktisk forudsiger sygdomsidentitetsopløsninger over tid, eller om der opstår gensidige effekter, f.eks. at sygdomsaccept også fører til mere støtte. Yderligere vil mediation blive testet ud fra et longitudinelt perspektiv, hvilket giver os mulighed for for eksempel at undersøge, om sygdomsidentitetsløsninger medierer sammenhængen mellem forældrenes støtte og resultater. For at kortlægge udviklingsbaner over tid, estimerer modellering af latent vækstkurve både lineær og ikke-lineær vækst og bruger information indsamlet på alle forskellige tidspunkter til at udlede parametre for forandring (dvs. opskæring og hældning). Endelig vil latent klassevækstanalyse blive brugt til at identificere forskellige udviklingsforløbsklasser med hensyn til personlig og sygdomsidentitetsløsninger.