Identitetsutvikling hos ungdom med nevromuskulære sykdommer

En storskala, multi-informant, to-bølge longitudinell studie er foreslått for å undersøke våre tre forskjellige forskningsmål, ved å bruke komplementære metoder og flere kilder for datainnsamling. Et slikt longitudinelt design gjør det mulig å undersøke utviklingsbaner for våre kjerneidentitetsvariabler, samt å undersøke hvordan disse identitetsvariablene er relatert til andre variabler over tid. Som sådan vil vi undersøke integrerende veier som knytter kontekstuelle faktorer til identitetsutvikling og bredere psykososial funksjon, slik at vi kan videresende viktig informasjon for klinisk praksis. Før studiestart vil det innhentes en godkjenning fra den etiske kommisjonen. Alle data vil bli kodet anonymt og lagret i en konfidensiell database. Vi tar sikte på å rekruttere 200 ungdommer og nye voksne med en nevromuskulær sykdom, som DMD-pasienter (Duchenne muskeldystrofi), SMA-pasienter (spinal muskelatrofi), CMT-pasienter (Charcot Marie Tooth) og MD1-pasienter (myotonisk dystrofi, type 1). Pasienter vil bli inkludert i denne studien hvis de oppfyller følgende kriterier: bekreftede diagnoser av en nevromuskulær lidelse; i alderen 12-25 år ved baseline; siste nevromuskulære konsultasjon ved vårt NMRC er 5 eller mindre år siden; kan lese og skrive nederlandsk; og gyldig kontaktinformasjon tilgjengelig i den kliniske databasen eller sykehusets informasjonssystem. Gitt de komplekse dataanalysene er det vanskelig å utføre en eksakt effektanalyse, men den forventede prøvestørrelsen er egnet for de planlagte analysene (Kline, 2005). For å gjøre en nyttig sammenligning vil vi inkludere et kontrollutvalg av alders- og kjønnsmatchede friske ungdommer og en gruppe alders- og kjønnsmatchede ungdommer diagnostisert med type 1 diabetes. Disse kontrolldeltakerne vil bli rekruttert i ungdomsskoler og universiteter, mens vi kan bruke data fra et pågående forskningsprosjekt på pasienter med diabetes. For å nå disse målene vil dette prosjektet, som nevnt, være i samarbeid med forskerteamet fra Fakultet for psykologi og utdanningsvitenskap ved KU Leuven.

For å undersøke våre mål vil data systematisk samles inn i løpet av to år ved to forskjellige anledninger (T1 og T2), med ett år mellom påfølgende tidspunkter. Alle nevromuskulære pasienter skal konsultere sitt tverrfaglige team hver 6. måned i forbindelse med en generell kontroll, og dette gir oss muligheten til å be både ungdom og foreldre om å fylle ut spørreskjemaer en gang i året. Avhengig av datoen for avtalen, vil pasienter starte i denne undersøkelsen på forskjellige tidspunkter, men vi vil bruke samme tidsintervall mellom tidspunktene for hver enkelt pasient. For inkludering vil ungdom og foreldre bli bedt om å signere informerte samtykker, hvoretter demografiske og kliniske data kan hentes anonymt fra pasientenes journal. Ytterligere demografisk og sosioøkonomisk informasjon vil bli samlet inn ved hjelp av et demografisk spørreskjema på T1. Andre data vil bli samlet inn ved hjelp av instrumenter med veletablerte psykometriske egenskaper som stort sett inkluderer egenrapportering på alle to tidspunkter (T1 og T2). Foreldre vil også bli bedt om å rapportere om ungdommens funksjon. Figur 2 viser en oversikt over forskningsdesignet vårt og estimert tidslinje.

For å undersøke mål 1, vil ungdom bli bedt om å fylle ut følgende spørreskjemaer på de to forskjellige tidspunktene: Dimensions of Identity Development Scale (25 elementer), Illness Identity Resolution Scale (27 elementer) og Brief Illness Perception Questionnaire (8 elementer) . I tillegg, for å undersøke gjensidige assosiasjoner mellom identitetsutvikling og variablene videresendt under mål 2 og 3, vil ungdom bli bedt om å fylle ut selvrapporterende spørreskjemaer om psykososial funksjon og opplevd støtte, ved å bruke Center for Epidemiologic Studies Depression Scale (CESD) (20) elementer) for å screene for depressive symptomer, Screen for Child Anxiety Related Emotional Disorders (SCARED-NL), PedsQLTM Neuromuscular Module for å måle livskvalitet og Inventory of Peer and Parent Attachment: subscales Trust, Communication and Alienation (12 elementer) . På samme tidspunkt vil foreldre bli bedt om å fullføre Illness Intrusive Scale (13 punkter), en skala om forskjellige faktorer ved deres foreldre: reaksjonsevne (7 elementer), psykologisk kontroll (8 elementer), atferdskontroll (7 elementer) og overbeskyttelse/angstelig foreldreskap (8 elementer) (Foreldrespørreskjema) og om den fysiske avhengigheten til barnet deres (Activ-Lim). For å rapportere om den psykososiale funksjonen til barnet deres, vil foreldre bli bedt om å oppfylle Screen for Child Anxiety Related Emotional Disorders (SCARED-NL) og PedsQLTM Neuromuscular Module for å måle opplevd livskvalitet hos ungdommen. For å evaluere sin egen psykososiale funksjon, vil de bli bedt om å fullføre Center for Epidemiologic Studies Depression Scale (20 elementer) og en LAS-skala for å evaluere sin egen livskvalitet. Nødvendige tiltak vil bli iverksatt for å minimere frafall: alle deltakere mottar en belønning og Dillmans tilnærming vil bli brukt for å minimere manglende respons. Tidvis manglende data vil bli håndtert ved hjelp av passende metoder (Enders, 2010). Det vil bli brukt avanserte langsgående teknikker. Kryss-lagged analyse vil bli brukt for å undersøke retningsbestemt effekt, med passende kontroller for alle innenfor-tids assosiasjoner og stabilitetskoeffisienter. Derfor kan vi for eksempel undersøke om foreldre faktisk forutsier sykdomsidentitetsløsninger over tid eller om gjensidige effekter oppstår med for eksempel sykdomsaksept som også fører til mer støtte. Videre vil mekling bli testet ut fra et longitudinelt perspektiv, slik at vi for eksempel kan undersøke om sykdomsidentitetsløsninger medierer assosiasjonene mellom foreldres støtte og utfall. For å kartlegge utviklingsbaner over tid, estimerer latent vekstkurvemodellering både lineær og ikke-lineær vekst og bruker informasjon samlet på alle forskjellige tidspunkt for å utlede parametere for endring (dvs. avskjæring og helning). Til slutt vil latent klassevekstanalyse bli brukt for å identifisere distinkte utviklingsbaneklasser når det gjelder personlig identitet og sykdomsidentitet.