Lungeultralyd til spædbørns synkebesvær (LUNCH)

Den dynamiske brug af LUS til overvågning af føderelateret aspiration kan være effektiv til at påvise måltidsrelaterede lungeabnormiteter hos neurologisk svækkede spædbørn, og at LUS-behandling vil forbedre den medicinske/neurologiske/adfærdsmæssige status og reducere kronisk smerte/ubehag og stress for pårørende. LUS-effektivitet forventes at reducere behovet for røntgen, invasive og dyrere teknikker (VFSS og FEES). Resultater kan omsættes til klinisk praksis i håndteringen af ​​synkeforstyrrelser i en meget sårbar befolkning ved at reducere invasivitet, mulige risici for tidlig røntgeneksponering, omkostninger, medicinske komplikationer og ved at vurdere risikokategorier baseret på neuroimaging MRI-markører for at rationalisere forebyggelse og intervention.

Foreløbige data. LUS-undersøgelser er udført på 6 spædbørn med neurologisk svækkelse (gennemsnitsalder 15 ± 8 måneder; Gross Motor Function Classification System (GMFCS) område 2-5, median=4) og hos 3 raske spædbørn (gennemsnitsalder 25 ± 3 måneder) før og lige efter et måltid. En LUS-score fra 0 til 18 blev etableret ifølge tidligere litteratur (0= normalt mønster, 1= adskilte B-linjer, 2= sammenflydende B-linjer eller B-linjer med pleurale ændringer, 3= konsolideringer; scoren 0- 3 blev derefter beregnet i alle 6 thoraxscanningsområder og summeret). Hos de 6 spædbørn med neurologisk svækkelse, ved parret prøve t-test, ændrede LUS-score sig før og efter måltid (før-måltid 2,50±2,95) vs efter måltid 5,17±3,25, p=0,01), med meget stor effektstørrelse (Cohen d=1,6). Der blev ikke fundet nogen ændring i kontrolgruppen. Ændringer i LUS-score før og efter måltid korrelerede med GMFCS (p=0,03, r=0,64) og med tilpasset EDACS-score (p=0,04, r=0,59), da mere alvorlige kliniske billeder resulterede i dårligere LUS-score. LUS-score før måltid var værre hos spædbørn med neurologisk svækkelse sammenlignet med kontroller (2,50±2,95) vs 0,67±0,58, p=0,14). Resultaterne gør LUS ekstremt lovende som et værktøj til at overvåge ændringer i lungeluftning hos spædbørn med neurologisk svækkelse. Muligheden for dorsal og ventral oromotorisk traktatrekonstruktion er blevet testet hos et spædbarn med neurologisk svækkelse.

Specifikt mål 1:

• At fastslå gennemførligheden og effektiviteten af ​​LUS-guidet styring i påvisning af aspiration relateret til synkeforstyrrelser hos børn med cerebral parese og andre udviklingshæmninger, bestemme fordelene ved LUS-guidet styring frem for standardbehandling af medicinsk (respiratorisk sygdom og vækstrate) LUS selve fundene og adfærdsmæssige/neurologiske resultater
• For at sammenligne diagnostisk nøjagtighed af LUS versus X-ray VFSS og invasive GEBYRER

Specifikt mål 2:

- At bestemme specifikke parametre for at estimere aspirationsenhed ved LUS (f.eks. afskæringsværdier for diagnosticering af klinisk signifikant tavs eller åbenlys aspiration, LUS-overvågningens reaktion på medicinsk, postural eller fødevarekonsistenstilpasning) og deres forhold til standardiseret klinisk fodringsevaluering og medicinske/adfærdsmæssige/neurologiske tiltag med henblik på at definere risikogrupper for aspiration

Specifikt mål 3:

• At evaluere andre anvendelser/potentialer af LUS hos børn med cerebral parese og andre udviklingshæmninger.
• At afdække virkningen af ​​hjerneabnormaliteter påvist af hjerne-MR på LUS-fund, for at etablere risikokategorier for usikre synkeforstyrrelser på tidlige billeddannelsesmarkører og potentielle kliniske anbefalinger til tidlig behandling.

Eksperimentelt designmål 1:

Dobbeltblindet randomiseret paralleldesignet kontrolleret forsøg (Konsort-tjekliste), med blokrandomisering (blokke i størrelse 4), i en af ​​2 grupper: 1) LUS-monitoreret styring (LUS-m); 2) Standardplejeledelse (SC-m). Begge grupper vil gennemgå en eksperimentel 6-måneders opfølgning. I de første 3 måneder vil deltagerne blive evalueret minimum 1 gang om måneden, på hospitalet, for i alt 3 evalueringer (T1, T2 og T3), plus baseline (T0). På et hvilket som helst tidspunkt vil de gennemgå mindst ét ​​LUS-overvåget (før og efter) fodringsforsøg (forskellige konsistenser kan blive testet i separate gentagne forsøg i henhold til klinisk evaluering). En yderligere LUS-evaluering vil blive udført i en afstand af 3 timer før næste måltid for at kontrollere, om abnormiteter efter måltidet er løst. Både de klinikere, der skal udføre og score LUS, og patienternes familie vil blive blindet for randomisering. Børneurologen og tale- og sproglægen (SLP) vil kun blive informeret om resultatet af LUS i LUS-m-gruppen og vil inkludere dette resultat for at påvirke fodringsplejen (posturale, fortykkende væsker eller med lægemidler til rådighed for GERD). LUS-resultater i SC-m-gruppen vil kun være tilgængelige på tidspunktet for dataanalyser. Alle måltider vil blive overvåget af pulsoximetri og videooptagelse. Yderligere 6 måneders LUS-overvåget og klinisk vurdering (T4) vil blive leveret til indsamling af resultatmål i begge behandlingsgrupper. Ved T0, T3 og T4 tidspunkter vil spædbørn udføre standardiserede medicinske/adfærdsmæssige/neurologiske, kroniske smerter/ubehagsvurderinger. Ved T0 og T4 vil der blive udtaget en blodprøve for at evaluere generel og ernæringsstatus, og en kvantitativ ultralyd (QUS) vil blive udført for at evaluere knogletæthed. Et forældrestress-spørgeskema (Parenting Stress Index (PSI)) vil blive leveret (T0, T3 og T4). Mellem T0 og T4 vil forældre blive bedt om at udfylde en luftvejsinfektionsdagbog til beregning af luftvejssygdomme. VFSS- og FEES-data vil blive indsamlet, sammenlignet i hyppighed af udførelse mellem grupper, og deres resultater vil blive sammenlignet med LUS-fund. Primære og sekundære resultatmål vil blive indsamlet ved både T3 (kortsigtet) og T4 (langsigtet).

Eksperimentelt designmål 2:

Mål 2 er baseret på samme design som mål 1. Vi vil undersøge hyppigheden, sværhedsgraden og fordelingen af ​​basale og fodringsrelaterede LUS-parametre og deres forhold til kliniske (fodringsvurdering/medicinske/adfærdsmæssige/neurologiske/kroniske smerter) foranstaltninger, interventioner (posturale, fortykkende væsker eller med lægemidler, der er tilgængelige for GERD), inter- og intra-gruppe på ethvert tidspunkt.

Andre mulige anvendelser af LUS i den indskrevne befolkning vil blive indsamlet (f.eks. påvisning og overvågning af lungebetændelse).

Eksperimentelt designmål 3:

Hjerne-MR er en klinisk procedure i den diagnostiske tilgang til børn med neurologisk funktionsnedsættelse. Hjerneabnormiteter og corticobulbar traktatintegritet for læber, tunge, larynxmotorisk og sensorisk kontrol vil blive kontrolleret for at afdække de neurale kredsløb, der kan ligge til grund for synkeproblemer, der fører til tavs eller åbenlys aspiration og pulmonal risiko estimeret af LUS. Hjernelæsioners topografi og sværhedsgrad vil blive vurderet ved at bruge en standardiseret MRI-optagelsesprotokol i henhold til den diagnostiske procedure, der er i brug på Stella Maris Scientific Institute MRI Lab. Diffusionsvægtet billeddannelse (DWI) vil blive brugt med det formål at afsløre strukturel integritet og forbindelse langs hvide stof-kanaler involveret i synke.

Forventede resultater:

LUS-m-gruppen har bedre resultater på kort og lang sigt, herunder: at have lavere frekvens af lungesygdomme, bedre vækstkurve, reduktion af udførelseshastighed af VFSS/FEES. Også bedre resultater ved blodprøve- og knoglemetabolisme, lavere smerteindeks, bedre score ved neurologiske/adfærdsmæssige kliniske mål og mindre stressende interaktion med pårørende.