Lungeultralyd for spedbarns svelgeforstyrrelser (LUNCH)

Den dynamiske bruken av LUS for å overvåke fôringsrelatert aspirasjon kan være effektiv for å oppdage måltidsrelaterte lungeavvik hos nevrologisk svekkede spedbarn, og at LUS-behandling vil forbedre medisinsk/nevrologisk/atferdsstatus, og redusere kronisk smerte/ubehag og stress for omsorgspersoner. LUS-effektivitet forventes å redusere behovet for røntgen, invasive og dyrere teknikker (VFSS og FEES). Resultater kan oversettes til klinisk praksis i håndtering av svelgeforstyrrelser i en svært sårbar populasjon, ved å redusere invasivitet, mulig tidlig røntgeneksponeringsrisiko, kostnader, medisinske komplikasjoner, og ved å vurdere risikokategorier basert på nevroimaging MR-markører, for å rasjonalisere forebygging og intervensjon.

Foreløpige data. LUS-undersøkelser er utført på 6 spedbarn med nevrologisk svekkelse (gjennomsnittsalder 15 ± 8 måneder; Gross Motor Function Classification System (GMFCS) område 2-5, median=4) og hos 3 friske spedbarn (gjennomsnittsalder 25 ± 3 måneder) før og rett etter et måltid. En LUS-skåre fra 0 til 18 ble etablert, ifølge tidligere litteratur (0= normalt mønster, 1= atskilte B-linjer, 2= sammenflytende B-linjer eller B-linjer med pleurale endringer, 3= konsolideringer; poengsummen 0- 3 ble deretter beregnet i alle 6 thorax-skanneområdene og summert). Hos de 6 spedbarnene med nevrologisk svekkelse, ved paret prøve t-test, endret LUS-score før og etter måltid (før måltid 2,50±2,95 vs etter måltid 5,17±3,25, p=0,01), med svært stor effektstørrelse (Cohen d=1,6). Ingen endring ble oppdaget i kontrollgruppen. Endringer i LUS-poengsum før og etter måltid korrelerte med GMFCS (p=0,03, r=0,64) og med tilpasset EDACS-score (p=0,04, r=0,59), da mer alvorlige kliniske bilder resulterte i dårligere LUS-skåre. LUS-skåren før måltid var dårligere hos spedbarn med nevrologisk svekkelse sammenlignet med kontroller (2,50±2,95) vs 0,67±0,58, p=0,14). Resultatene gjør LUS ekstremt lovende som et verktøy for å overvåke lungeluftingsendringer hos spedbarn med nevrologisk svekkelse. Mulighet for dorsal og ventral oromotorisk rekonstruksjon er testet hos et spedbarn med nevrologisk svekkelse.

Spesifikt mål 1:

• Å etablere gjennomførbarheten og effektiviteten av LUS-veiledet håndtering i påvisning av aspirasjon relatert til svelgeforstyrrelser hos barn med cerebral parese og andre utviklingshemminger, bestemme fordelene ved LUS-veiledet styring fremfor standardbehandling på medisinsk (respiratorisk sykdom og veksthastighet) LUS funn selv og atferdsmessige/nevrologiske utfall
• For å sammenligne diagnostisk nøyaktighet av LUS versus røntgen-VFSS og invasive GEBYRER

Spesifikt mål 2:

- Å bestemme spesifikke parametere for å estimere aspirasjonsenhet ved LUS (f.eks. grenseverdier for diagnostisering av klinisk signifikant stille eller åpen aspirasjon, respons på LUS-overvåking til medisinsk, postural eller matkonsistenstilpasning) og deres forhold til standardisert klinisk fôringsevaluering og medisinske/atferdsmessige/nevrologiske tiltak for å definere risikogrupper for aspirasjon

Spesifikt mål 3:

• Å vurdere andre anvendelser/potensialer av LUS hos barn med cerebral parese og andre utviklingshemminger.
• For å avdekke virkningen av hjerneabnormaliteter oppdaget av hjerne-MR på LUS-funn, for å etablere risikokategorier for usikre svelgeforstyrrelser på tidlige avbildningsmarkører, og potensielle kliniske anbefalinger for tidlig behandling.

Eksperimentell designmål 1:

Dobbeltblindet randomisert parallelldesignet kontrollert studie (Konsortsjekkliste), med blokkrandomisering (blokker i størrelse 4), i en av 2 grupper: 1) LUS-overvåket ledelse (LUS-m); 2) Standard omsorgsledelse (SC-m). Begge gruppene vil gjennomgå en eksperimentell 6-måneders oppfølging. I løpet av de første 3 månedene vil deltakerne bli evaluert minimum 1 gang per måned, på sykehus, for totalt 3 evalueringer (T1, T2 og T3), pluss baseline (T0). Når som helst vil de gjennomgå minst én LUS-overvåket (før og etter) fôringsforsøk (ulike konsistenser kan testes i separate gjentatte studier i henhold til klinisk evaluering). En ytterligere LUS-evaluering vil bli utført i en avstand på 3 timer før neste måltid for å sjekke for oppløsning av abnormiteter etter måltid. Både klinikerne som skal utføre og skåre LUS, og pasientenes familie vil bli blindet for randomisering. Barneneurologen og logopedologen (SLP) vil bli informert om resultatet av LUS kun i LUS-m-gruppen og vil inkludere dette resultatet for å påvirke fôringspleien (posturale, fortykkende væsker eller med medisiner tilgjengelig for GERD). LUS-resultater i SC-m-gruppen vil kun være tilgjengelige på tidspunktet for dataanalyser. Alle måltider vil bli overvåket med pulsoksymetri og videoopptak. Ytterligere 6 måneders LUS-overvåket og klinisk vurdering (T4) vil bli levert for innsamling av utfallsmål i begge behandlingsgruppene. Ved tidspunktene T0, T3 og T4 vil spedbarn utføre standardiserte medisinske/atferdsmessige/nevrologiske, kroniske smerte/ubehagsvurderinger. Ved T0 og T4 vil det bli tatt en blodprøve for å evaluere generell og ernæringsstatus, og en kvantitativ ultralyd (QUS) vil bli utført for å evaluere bentetthet. Et spørreskjema for foreldrestress (Parenting Stress Index (PSI)) vil bli levert (T0, T3 og T4). Mellom T0 og T4 vil foreldre bli bedt om å fylle ut en luftveisinfeksjonsdagbok for beregning av luftveissykdom. VFSS- og FEES-data vil bli samlet inn, sammenlignet i frekvens av utførelse mellom grupper, og deres resultater vil bli sammenlignet med LUS-funn. Primære og sekundære utfallsmål vil bli samlet inn både ved T3 (kortsiktig) og T4 (langsiktig).

Eksperimentell designmål 2:

Mål 2 er basert på samme design som mål 1. Vi vil utforske frekvensen, alvorlighetsgraden og fordelingen av basal- og fôringsrelaterte LUS-parametere og deres forhold til kliniske (matingsvurdering/medisinske/atferdsmessige/nevrologiske/kroniske smerter) tiltak, intervensjoner (posturale, fortykkende væsker eller med medisiner tilgjengelig for GERD), inter- og intra-gruppe til enhver tid.

Andre mulige anvendelser av LUS i den registrerte befolkningen vil bli samlet inn (f.eks. påvisning og overvåking av lungebetennelse).

Eksperimentell designmål 3:

Hjerne-MR er en klinisk prosedyre i den diagnostiske tilnærmingen til barn med nevrologisk svikt. Hjerneabnormiteter og corticobulbar traktatintegritet for lepper, tunge, strupehodemotor og sensorisk kontroll vil bli kontrollert for å avdekke nevrale kretsløp som kan ligge til grunn for svelgeproblemer som fører til stille eller åpenlyst aspirasjon og lungerisiko estimert av LUS. Hjernelesjoner topografi og alvorlighetsgrad vil bli vurdert ved å bruke en standardisert MR-innsamlingsprotokoll i henhold til den diagnostiske prosedyren som brukes ved Stella Maris Scientific Institute MRI Lab. Diffusion-weighted Imaging (DWI) vil bli brukt med sikte på å avsløre strukturell integritet og tilkobling langs hvite substanser involvert i svelging.

Forventede resultater:

LUS-m-gruppen har bedre resultater, på kort og lang sikt, inkludert: å ha lavere frekvens av lungesykdom, bedre vekstkurve, reduksjon av utførelseshastighet av VFSS/FEES. Også bedre resultater ved blodprøve og benmetabolisme, lavere smerteindekser, bedre skår ved nevrologiske/atferdsmessige kliniske mål og mindre stressende interaksjon med omsorgspersoner.