Ultrasonografia płuc w zaburzeniach połykania u niemowląt (LUNCH)

Dynamiczne stosowanie LUS do monitorowania aspiracji związanej z karmieniem może być skuteczne w wykrywaniu nieprawidłowości płuc związanych z posiłkami u niemowląt z zaburzeniami neurologicznymi, a zarządzanie LUS poprawi stan medyczny/neurologiczny/behawioralny oraz zmniejszy przewlekły ból/dyskomfort i stres u opiekunów. Oczekuje się, że skuteczność LUS zmniejszy zapotrzebowanie na promieniowanie rentgenowskie, inwazyjne i droższe techniki (VFSS i FEES). Wyniki można przełożyć na praktykę kliniczną w leczeniu zaburzeń połykania w bardzo wrażliwej populacji, zmniejszając inwazyjność, możliwe ryzyko wczesnej ekspozycji na promieniowanie rentgenowskie, koszty, powikłania medyczne oraz oceniając kategorie ryzyka na podstawie neuroobrazowych markerów MRI, aby zracjonalizować profilaktykę i interwencji.

Wstępne dane. Badania LUS wykonano u 6 niemowląt z zaburzeniami neurologicznymi (średnia wieku 15 ± 8 miesięcy; system klasyfikacji funkcji motorycznych dużych (GMFCS) zakres 2-5, mediana = 4) oraz u 3 niemowląt zdrowych (średnia wieku 25 ± 3 miesiące) przed i zaraz po posiłku. Wynik LUS ustalono w zakresie od 0 do 18, zgodnie z wcześniejszą literaturą (0 = normalny wzór, 1 = oddzielone linie B, 2 = zlewające się linie B lub linie B ze zmianami opłucnej, 3 = konsolidacje; wynik 0- 3 zostało następnie obliczone we wszystkich 6 obszarach skanowania klatki piersiowej i zsumowane). U 6 niemowląt z zaburzeniami neurologicznymi w teście t dla par próbek wynik LUS zmienił się przed i po posiłku (przed posiłkiem 2,50±2,95 vs po posiłku 5,17±3,25, p=0,01), z bardzo dużą wielkością efektu (Cohen d=1,6). W grupie kontrolnej nie wykryto żadnych zmian. Zmiany wyniku LUS przed i po posiłku korelowały z GMFCS (p=0,03, r=0,64) oraz z dostosowanymi wynikami systemu klasyfikacji umiejętności jedzenia i picia (EDACS) (p=0,04, r=0,59), ponieważ cięższe obrazy kliniczne skutkowały gorszymi wynikami LUS. Wynik LUS przed posiłkiem był gorszy u niemowląt z zaburzeniami neurologicznymi w porównaniu z grupą kontrolną (2,50±2,95 vs 0,67±0,58, p=0,14). Wyniki sprawiają, że LUS jest niezwykle obiecującym narzędziem do monitorowania zmian upowietrznienia płuc u niemowląt z zaburzeniami neurologicznymi. Wykonalność rekonstrukcji grzbietowej i brzusznej części oromotorycznej została przetestowana u niemowlęcia z zaburzeniami neurologicznymi.

Cel szczegółowy 1:

• Ustalenie wykonalności i skuteczności postępowania pod kontrolą LUS w wykrywaniu aspiracji związanej z zaburzeniami połykania u dzieci z mózgowym porażeniem dziecięcym i innymi zaburzeniami rozwojowymi, określenie przewagi postępowania pod kontrolą LUS nad standardową opieką medyczną (choroby układu oddechowego i tempo wzrostu) LUS samych ustaleń i wyników behawioralnych/neurologicznych
• Porównanie dokładności diagnostycznej LUS z rentgenowskim VFSS i inwazyjnymi OPŁATAMI

Cel szczegółowy 2:

- Określenie konkretnych parametrów do oszacowania jednostki aspiracji przez LUS (np. wartości odcięcia dla rozpoznania klinicznie istotnej cichej lub jawnej aspiracji, reakcja monitorowania LUS na adaptację medyczną, posturalną lub konsystencji pokarmu) oraz ich związek ze standaryzowaną kliniczną oceną żywienia i środki medyczne/behawioralne/neurologiczne w celu określenia grup ryzyka aspiracji

Cel szczegółowy 3:

• Ocena innych zastosowań/możliwości LUS u dzieci z mózgowym porażeniem dziecięcym i innymi zaburzeniami rozwojowymi.
• Aby odkryć wpływ nieprawidłowości mózgu wykrytych za pomocą MRI mózgu na wyniki LUS, w celu ustalenia kategorii ryzyka niebezpiecznych zaburzeń połykania na wczesnych markerach obrazowych oraz potencjalnych zaleceń klinicznych dotyczących wczesnego leczenia.

Projekt eksperymentalny Cel 1:

Podwójnie ślepa, randomizowana, zaprojektowana równolegle próba kontrolna (lista kontrolna Consort), z randomizacją blokową (bloki wielkości 4), w jednej z 2 grup: 1) zarządzanie monitorowane przez LUS (LUS-m); 2) Zarządzanie standardową opieką (SC-m). Obie grupy zostaną poddane eksperymentalnej 6-miesięcznej obserwacji. W ciągu pierwszych 3 miesięcy uczestnicy będą oceniani co najmniej 1 raz w miesiącu, w szpitalu, w sumie 3 oceny (T1, T2 i T3) plus punkt wyjściowy (T0). W dowolnym momencie zostaną poddane co najmniej jednej próbie karmienia monitorowanej przez LUS (przed i po) (różne konsystencje mogą być testowane w oddzielnych powtarzanych próbach zgodnie z oceną kliniczną). Dodatkowa ocena LUS zostanie przeprowadzona w odstępie 3 godzin, przed następnym posiłkiem, aby sprawdzić ustąpienie nieprawidłowości po posiłku. Zarówno klinicyści, którzy będą przeprowadzać i oceniać LUS, jak i rodziny pacjentów nie będą świadomi randomizacji. Neurolog dziecięcy i patolog mowy i języka (SLP) zostaną poinformowani o wyniku LUS tylko w grupie LUS-m i uwzględnią ten wynik w wpływie na opiekę żywieniową (płyny ułożeniowe, zagęszczające lub leki dostępne dla GERD). Wyniki LUS w grupie SC-m będą dostępne tylko na czas analiz danych. Wszystkie posiłki będą monitorowane za pomocą pulsoksymetrii i nagrywania wideo. Kolejne 6-miesięczne monitorowanie LUS i ocena kliniczna (T4) zostaną przeprowadzone w celu zebrania pomiarów wyniku w obu grupach leczenia. W punktach czasowych T0, T3 i T4 niemowlęta przeprowadzają standaryzowaną medyczną/behawioralną/neurologiczną ocenę przewlekłego bólu/dyskomfortu. W T0 i T4 zostanie pobrana próbka krwi w celu oceny stanu ogólnego i odżywienia oraz wykonane zostanie ilościowe badanie ultrasonograficzne (QUS) w celu oceny gęstości kości. Zostanie dostarczony kwestionariusz stresu rodzicielskiego (wskaźnik stresu rodzicielskiego (PSI)) (T0, T3 i T4). Pomiędzy T0 a T4 rodzice zostaną poproszeni o wypełnienie dzienniczka infekcji dróg oddechowych w celu obliczenia częstości występowania chorób układu oddechowego. Zostaną zebrane dane VFSS i FEES, porównane pod względem częstotliwości wykonania pomiędzy grupami, a ich wyniki zostaną porównane z ustaleniami LUS. Pierwotne i drugorzędne miary wyniku zostaną zebrane zarówno w T3 (krótkoterminowe), jak i T4 (długoterminowe).

Projekt eksperymentalny Cel 2:

Aim 2 opiera się na tym samym projekcie co Aim 1. Zbadamy częstotliwość, nasilenie i rozkład podstawowych i związanych z karmieniem parametrów LUS oraz ich związek z pomiarami klinicznymi (ocena karmienia/medycyna/behawioralna/neurologiczny/przewlekły ból), interwencjami (płyny ułożeniowe, zagęszczające lub z lekami dostępnymi dla GERD), między- i wewnątrz-grupowych w dowolnym momencie.

Zostaną zebrane inne możliwe zastosowania LUS w włączonej populacji (np. wykrywanie i monitorowanie zapalenia płuc).

Projekt eksperymentalny Cel 3:

MRI mózgu jest procedurą kliniczną stosowaną w diagnostyce dzieci z zaburzeniami neurologicznymi. Nieprawidłowości w mózgu i integralność dróg korowo-opuszkowych dla warg, języka, krtani motorycznej i kontroli czuciowej zostaną sprawdzone, aby odkryć obwody nerwowe, które mogą leżeć u podstaw problemów z połykaniem prowadzących do cichej lub jawnej aspiracji i ryzyka płucnego oszacowanego przez LUS. Topografia i nasilenie zmian w mózgu zostaną ocenione przy użyciu standardowego protokołu akwizycji MRI zgodnie z procedurą diagnostyczną stosowaną w Stella Maris Scientific Institute MRI Lab. Obrazowanie ważone dyfuzją (DWI) zostanie wykorzystane w celu ujawnienia integralności strukturalnej i połączeń wzdłuż dróg istoty białej biorących udział w połykaniu.

Oczekiwane rezultaty:

grupa LUS-m ma lepsze wyniki krótko- i długoterminowe, w tym: mniejszą częstość chorób płuc, lepszą krzywą wzrostu, zmniejszenie wskaźnika wykonania VFSS/FEES. Ponadto lepsze wyniki w próbkach krwi i metabolizmie kości, niższe wskaźniki bólu, lepsze wyniki w neurologicznych/behawioralnych pomiarach klinicznych oraz mniej stresujące interakcje z opiekunami.