- ICH GCP
- Registro de ensayos clínicos de EE. UU.
- Ensayo clínico NCT00947544
Estudio de la seguridad y tolerabilidad de HPN-100 en comparación con el fenilbutirato de sodio en niños con trastornos del ciclo de la urea
Un estudio de fase 2, de secuencia fija, de etiqueta abierta, de cambio de la seguridad y tolerabilidad de HPN-100 en comparación con el fenilbutirato de sodio en niños de 6 a 17 años de edad con trastornos del ciclo de la urea, con una extensión de seguridad a largo plazo
Descripción general del estudio
Estado
Condiciones
Intervención / Tratamiento
Descripción detallada
Este fue un estudio abierto, de secuencia fija y cambio de HPN-100 con una parte de extensión de seguridad a largo plazo (12 meses) diseñada para evaluar la seguridad de HPN-100 en sujetos pediátricos y para evaluar prospectivamente la capacidad de HPN -100 para controlar el amoníaco en sangre en comparación con NaPBA.
Para aquellos sujetos que participaron en el cambio, se dosificó NaPBA tres veces al día (TID) con las comidas durante la primera semana y la misma dosis equivalente en moles de PBA de HPN-100 durante la segunda semana. Si hubiera problemas de seguridad con respecto a una transición de un solo paso de NaPBA a HPN-100, a discreción del investigador, la transición podría ocurrir en 2 pasos, de modo que en la segunda semana, los sujetos podrían recibir el 50 % de la dosis equivalente de PBA como NaPBA y 50 % como HPN-100 antes de recibir el 100 % de la dosis equivalente de PBA como HPN-100 en la tercera semana. Se recogieron muestras de sangre en serie para las evaluaciones de PK y amoníaco en sangre después de que cada fármaco alcanzara el estado estacionario, que se logró aproximadamente 4 días después del inicio del tratamiento con NaPBA al 100 % o HPN-100.
A los sujetos que completaron el cambio en parte del estudio, y hasta 20 sujetos adicionales, se les ofreció la oportunidad de continuar en el estudio ingresando a la parte de extensión de seguridad del estudio para continuar recibiendo HPN-100 de etiqueta abierta por hasta 12 meses.
Los sujetos que terminaron prematuramente el estudio durante el período de cambio después de la inscripción tuvieron evaluaciones de seguridad, incluidos laboratorios de seguridad y una sola muestra de sangre extraída para la medición de fenilbutirato (PBA), el metabolito activo fenilacetato (PAA) y el metabolito terminal fenilacetilglutamina (PAGN). ). A los sujetos que se habían inscrito en el período de extensión de seguridad del estudio, ya sea directamente o después del cambio, pero que terminaron prematuramente el estudio antes de completar el período de extensión, se les realizaron procedimientos del Mes 12 o, como mínimo, se les realizaron evaluaciones de seguridad, incluidos laboratorios de seguridad y el amoníaco había consumido. Se registró la hora del día en que se extrajo la muestra de sangre, así como el tiempo transcurrido desde que se tomó la última dosis de medicación.
Los sujetos siguieron una dieta estable durante todo el estudio, según lo prescrito por el investigador, y el cumplimiento de la dieta se registró en cada visita del estudio tanto para el cambio como para la extensión de seguridad del estudio.
Tipo de estudio
Inscripción (Actual)
Fase
- Fase 2
Contactos y Ubicaciones
Ubicaciones de estudio
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Ontario
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Toronto, Ontario, Canadá, M5G1X8
- The Hospital for Sick Children
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California
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Los Angeles, California, Estados Unidos, 90095
- UCLA
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District of Columbia
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Washington, District of Columbia, Estados Unidos, 20010
- The George Washington DC Children's National Medical Center
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New York
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New York, New York, Estados Unidos, 10029
- Mount Sinai School of Medicine
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Pennsylvania
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Pittsburgh, Pennsylvania, Estados Unidos, 15201
- University of Pittsburgh
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Texas
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Houston, Texas, Estados Unidos, 77030
- Baylor College of Medicine
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Washington
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Seattle, Washington, Estados Unidos, 98105
- Seattle Children's Hospital
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Wisconsin
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Milwaukee, Wisconsin, Estados Unidos, 53226
- Medical College of Wisconsin
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Criterios de participación
Criterio de elegibilidad
Edades elegibles para estudiar
Acepta Voluntarios Saludables
Descripción
Criterios de inclusión:
- Sujetos masculinos y femeninos de 6 a 17 años.
- Consentimiento informado firmado por el representante legalmente aceptable del sujeto y asentimiento del sujeto, según corresponda.
- Diagnóstico de trastorno del ciclo de la urea (deficiencia de enzima o transportador) confirmado mediante pruebas enzimáticas, bioquímicas o genéticas.
En una dosis estable de NaPBA para un diagnóstico de UCD durante al menos 1 semana antes de la visita del Día 1.
*Los sujetos que no reciben una dosis estable de NaPBA en la visita de selección inicial pueden convertirse a una dosis estable de NaPBA durante el período de selección e inscribirse siempre que reciban una dosis estable de NaPBA al menos 1 semana antes del día 1
- Capaz de realizar y cumplir con las actividades del estudio, incluidas las extracciones de sangre y las recolecciones de orina.
- Prueba de embarazo negativa para todas las mujeres en edad fértil.
- Todas las mujeres en edad fértil y todos los hombres sexualmente activos deben aceptar usar un método anticonceptivo aceptable durante todo el estudio.
Criterio de exclusión:
- Nivel de detección de amoníaco de ≥100 μmol/L o signos y síntomas indicativos de hiperamonemia; los sujetos pueden volver a examinarse después de que se controle su amoníaco, a discreción del investigador.
- Historial de 4 o más eventos hiperamonémicos como se define en la Sección 3.5.1 en los 12 meses anteriores.
- Uso de cualquier fármaco en investigación dentro de los 30 días del Día 1.
- Infección activa (viral o bacteriana) o cualquier otra condición que pueda aumentar los niveles de amoníaco.
- Cualquier anormalidad clínica o de laboratorio de Grado 3 o mayor gravedad según CTCAE v3.0, excepto elevaciones de Grado 3 en las enzimas hepáticas, definidas como niveles de 5 a 20 veces el LSN en ALT/SGPT, aspartato aminotransferasa (AST/SGOT) o gamma glutamil transpeptidasa (GGT) en un sujeto clínicamente estable.
- Cualquier anormalidad clínica o de laboratorio o condición médica que, a discreción del investigador, pueda poner al sujeto en mayor riesgo al participar en este estudio.
- Uso de cualquier medicamento que se sabe que afecta significativamente el aclaramiento renal (p. ej., probenecid) o que aumenta el catabolismo de proteínas (p. ej., corticosteroides), u otro medicamento que se sabe que aumenta los niveles de amoníaco (p. ej., valproato), dentro de las 24 horas anteriores al día 1 y durante todo el el estudio.
- Antecedentes de prolongación del intervalo QTc o intervalo QTc > 450 ms en la selección o al inicio.
- Hipersensibilidad conocida a PAA o PBA.
- Trasplante hepático, incluido el trasplante hepatocelular.
- Actualmente tratado con benzoato de sodio o Carbaglu® (ácido carglúmico). A discreción del investigador, los sujetos tratados con benzoato de sodio que de otro modo son elegibles para participar pueden cambiarse a NaPBA al 100 % durante el período de selección de 30 días como parte del estudio, y al menos 7 días antes del Día 1 (Visita 2).
- Hembras lactantes o lactantes.
Plan de estudios
¿Cómo está diseñado el estudio?
Detalles de diseño
- Propósito principal: Tratamiento
- Asignación: N / A
- Modelo Intervencionista: Asignación de un solo grupo
- Enmascaramiento: Ninguno (etiqueta abierta)
Armas e Intervenciones
Grupo de participantes/brazo |
Intervención / Tratamiento |
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Experimental: HPN-100 y NaPBA
1 semana de tratamiento con NaPBA seguido de 1 semana de tratamiento con HPN-100.
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HPN-100 es un triglicérido que tiene un mecanismo de acción similar al NaPBA.
Es un líquido con sabor y olor mínimos.
Tres cucharaditas de HPN-100 (~17,4 ml)
entrega una cantidad equivalente de PBA que 40 tabletas de NapBA.
Otros nombres:
Las tabletas de NaPBA para administración oral y el polvo de NaPBA para administración oral, nasogástrica o por sonda de gastrostomía contienen el ingrediente activo fenilbutirato de sodio.
NaPBA es un profármaco y se metaboliza rápidamente a PAA, el compuesto metabólicamente activo que se conjuga con la glutamina a través de la acetilación para formar PAGN, que se excreta por los riñones.
Otros nombres:
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¿Qué mide el estudio?
Medidas de resultado primarias
Medida de resultado |
Medida Descripción |
Periodo de tiempo |
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Tasa de eventos adversos durante la parte de transición del estudio Tasa de eventos adversos (número de participantes que mostraron eventos adversos)
Periodo de tiempo: 1 semana en cada tratamiento para un total de 2 semanas.
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Evaluar la seguridad y las características farmacocinéticas de HPN-100 en comparación con el fenilbutirato de sodio (NaPBA) en pacientes pediátricos con trastornos del ciclo de la urea (UCD)
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1 semana en cada tratamiento para un total de 2 semanas.
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Medidas de resultado secundarias
Medida de resultado |
Medida Descripción |
Periodo de tiempo |
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Número y causas de eventos hiperamonémicos (extensión de seguridad)
Periodo de tiempo: 1 año
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Número de sujetos con al menos una crisis hiperamonémica. La crisis hiperamonémica se define de la siguiente manera: • Síntomas clínicos asociados con amoníaco de ≥ 100 µmol/L |
1 año
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Control de amoníaco en sangre
Periodo de tiempo: Día 7 (NaPBA) y Día 14 (HPN-100)
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Evaluar el control del amoníaco en sangre por HPN-100 en comparación con NaPBA en pacientes pediátricos con UCD.
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Día 7 (NaPBA) y Día 14 (HPN-100)
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NH3 Cmax en NaPBA frente a HPN-100 en el último día de tratamiento con cada fármaco
Periodo de tiempo: Día 7 (NaPBA) y Día 14 (HPN-100)
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se recogieron muestras de sangre antes de la dosis, 4, 8, 12, 16, 20 y 24 horas después de la dosis tanto en el día 7 (NaPBA) como en el día 14 (HPN-100).
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Día 7 (NaPBA) y Día 14 (HPN-100)
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Valores promedio de amoníaco en NaPBA frente a HPN-100 en el último día de tratamiento con cada fármaco (cambio)
Periodo de tiempo: Día 7 (NaPBA) y Día 14 (HPN-100)
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se recogieron muestras de sangre antes de la dosis, 4, 8, 12, 16, 20 y 24 horas después de la dosis tanto en el día 7 (NaPBA) como en el día 14 (HPN-100).
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Día 7 (NaPBA) y Día 14 (HPN-100)
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Tasa (porcentaje) de valores de amoníaco por encima del límite superior de lo normal (ULN) en NaPBA frente a HPN-100
Periodo de tiempo: Día 7 (NaPBA) y Día 14 (HPN-100)
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se recogieron muestras de sangre antes de la dosis, 4, 8, 12, 16, 20 y 24 horas después de la dosis tanto en el día 7 (NaPBA) como en el día 14 (HPN-100).
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Día 7 (NaPBA) y Día 14 (HPN-100)
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Valores de excreción de 24 horas de PAGN urinaria en NaPBA frente a HPN-100 (cambio)
Periodo de tiempo: Día 7 (NaPBA) y Día 14 (HPN-100)
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PAGN urinario (fenilacetilglutamina) excreción de 24 horas.
La orina se recolectó durante 0-12 hrs y 12-24 hrs.
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Día 7 (NaPBA) y Día 14 (HPN-100)
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Valores de AUC0-24 de PAA (fenilacetato) en plasma en NaPBA frente a HPN-100 en el último día de tratamiento con cada fármaco
Periodo de tiempo: Día 7 (NaPBA) y Día 14 (HPN-100)
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se recogieron muestras de sangre antes de la dosis, 4, 8, 12, 16, 20 y 24 horas después de la dosis tanto en el día 7 (NaPBA) como en el día 14 (HPN-100).
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Día 7 (NaPBA) y Día 14 (HPN-100)
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Valores de AUC0-24 de PBA (fenilbutirato) en plasma en NaPBA frente a HPN-100 en el último día de tratamiento con cada fármaco
Periodo de tiempo: Día 7 (NaPBA) y Día 14 (HPN-100)
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se recogieron muestras de sangre antes de la dosis, 4, 8, 12, 16, 20 y 24 horas después de la dosis tanto en el día 7 (NaPBA) como en el día 14 (HPN-100).
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Día 7 (NaPBA) y Día 14 (HPN-100)
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Valores de AUC0-24 de PAGN en plasma en NaPBA frente a HPN-100 en el último día de tratamiento con cada fármaco
Periodo de tiempo: Día 7 (NaPBA) y Día 14 (HPN-100)
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se recogieron muestras de sangre antes de la dosis, 4, 8, 12, 16, 20 y 24 horas después de la dosis tanto en el día 7 (NaPBA) como en el día 14 (HPN-100).
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Día 7 (NaPBA) y Día 14 (HPN-100)
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Calidad de Vida Evaluada por el Cuestionario SF-15
Periodo de tiempo: 1 año
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cambio desde el inicio hasta el Mes 12. El cuestionario SF 15 consta de 15 preguntas que evalúan lo siguiente:
La mejora de la calidad de vida se demostró mediante un aumento en la puntuación total desde el inicio hasta el mes 12. |
1 año
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Colaboradores e Investigadores
Patrocinador
Investigadores
- Director de estudio: MD, Amgen
Publicaciones y enlaces útiles
Publicaciones Generales
- Mokhtarani M, Diaz GA, Rhead W, Berry SA, Lichter-Konecki U, Feigenbaum A, Schulze A, Longo N, Bartley J, Berquist W, Gallagher R, Smith W, McCandless SE, Harding C, Rockey DC, Vierling JM, Mantry P, Ghabril M, Brown RS Jr, Dickinson K, Moors T, Norris C, Coakley D, Milikien DA, Nagamani SC, Lemons C, Lee B, Scharschmidt BF. Elevated phenylacetic acid levels do not correlate with adverse events in patients with urea cycle disorders or hepatic encephalopathy and can be predicted based on the plasma PAA to PAGN ratio. Mol Genet Metab. 2013 Dec;110(4):446-53. doi: 10.1016/j.ymgme.2013.09.017. Epub 2013 Oct 8.
- Diaz GA, Krivitzky LS, Mokhtarani M, Rhead W, Bartley J, Feigenbaum A, Longo N, Berquist W, Berry SA, Gallagher R, Lichter-Konecki U, Bartholomew D, Harding CO, Cederbaum S, McCandless SE, Smith W, Vockley G, Bart SA, Korson MS, Kronn D, Zori R, Merritt JL 2nd, C S Nagamani S, Mauney J, Lemons C, Dickinson K, Moors TL, Coakley DF, Scharschmidt BF, Lee B. Ammonia control and neurocognitive outcome among urea cycle disorder patients treated with glycerol phenylbutyrate. Hepatology. 2013 Jun;57(6):2171-9. doi: 10.1002/hep.26058. Epub 2013 Jan 3.
Fechas de registro del estudio
Fechas importantes del estudio
Inicio del estudio
Finalización primaria (Actual)
Finalización del estudio (Actual)
Fechas de registro del estudio
Enviado por primera vez
Primero enviado que cumplió con los criterios de control de calidad
Publicado por primera vez (Estimado)
Actualizaciones de registros de estudio
Última actualización publicada (Actual)
Última actualización enviada que cumplió con los criterios de control de calidad
Última verificación
Más información
Términos relacionados con este estudio
Palabras clave
Términos MeSH relevantes adicionales
- Enfermedades metabólicas
- Enfermedades Cerebrales
- Enfermedades del Sistema Nervioso Central
- Enfermedades del Sistema Nervioso
- Enfermedades Genéticas Congénitas
- Metabolismo, errores congénitos
- Enfermedades Cerebrales Metabólicas
- Enfermedades Cerebrales Metabólicas Congénitas
- Metabolismo de aminoácidos, errores congénitos
- Trastornos del ciclo de la urea, congénitos
- Agentes antineoplásicos
- Ácido 4-fenilbutírico
Otros números de identificación del estudio
- HPN-100-005
Plan de datos de participantes individuales (IPD)
¿Planea compartir datos de participantes individuales (IPD)?
Descripción del plan IPD
Marco de tiempo para compartir IPD
Criterios de acceso compartido de IPD
Tipo de información de apoyo para compartir IPD
- PROTOCOLO DE ESTUDIO
- SAVIA
- CIF
- RSC
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