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フレーザー症候群とフラインズ症候群の遺伝子解析

Fraser症候群とFryns症候群の分子遺伝学的解析

この研究では、フレーザー症候群の患者とフラインス症候群の患者の血液またはその他の組織サンプルを調べて、これらの疾患の原因となる遺伝子を特定しようとします。 フレーザー症候群は、眼瞼下垂(まぶたの形成の欠如)、合指症(水かきのある指またはつま先)および異常な性器を含む先天性異常を特徴としています。 患者はまた、鼻、耳および喉頭(発声器)の異常、口唇裂または口蓋裂、および腎無形成を有する可能性があります。 フリンス症候群の特徴は、横隔膜のヘルニア、角膜の混濁、顔の特徴の粗さ、口唇裂または口蓋裂、指とつま先の異常、心臓、腎臓、脳の奇形、および水頭症 (脳の周囲に体液が蓄積すること) です。 このプロトコルは実験室での研究のみで構成されています。患者のケアや患者のカウンセリングは含まれません。

-フレーザー症候群またはフラインス症候群の患者は、この研究の対象となります。 患者の両親と健康な兄弟も遺伝子研究に含まれ、診断されていない多発性先天異常症候群の子供の両親は比較研究に含まれます。

参加者は、血液サンプル(大人は小さじ 8 ~ 10 杯、子供は小さじ 1 ~ 3 杯)または頬の内側の表面を拭いて採取した皮膚細胞のサンプルを提供します。 一部の患者は、小さな皮膚サンプル (直径約 1/8 インチ) を外科的に採取する皮膚生検を受けることがあります。 組織サンプルは、臨床検査用の DNA (遺伝物質) を取得するために使用されます。 元の組織標本から実験室で培養された細胞のコレクションである永久細胞株も確立され、将来の追加試験が可能になります。

調査の概要

詳細な説明

フレーザー症候群 (OMIM 219000) とフラインス症候群 (OMIM 229850) という 2 つのまれなヒト奇形症候群の分子遺伝学的病因を特定したいと考えています。 今日まで、いずれかの症候群で行われた分子遺伝学的研究は知られていません。

私たちは、他の臨床医によって NIH 外で確認された、および/または医学文献で報告された、影響を受けた個人からの DNA 標本について分子遺伝学的研究を行うことを計画しています。 これらの研究が実りあることが判明した場合、これらの疾患に関連する表現型を完全に描写するために、この研究を臨床研究と分子研究を組み合わせたものに拡大する予定です.

影響を受けた患者と影響を受けていない兄弟や両親からDNA標本を収集し、実験室で連鎖分析、物理マッピング、候補遺伝子の特徴付け、突然変異スクリーニングによって標本を評価する予定です。 いずれかの症候群の原因遺伝子が特定されれば、疾患のマウスモデルが開発され、正常および変異タンパク質の細胞生物学的研究が行われる可能性があります。

これらの遺伝子のクローニングは、人間の発達過程のより良い特徴付けを可能にし、これらの病気に冒された個人や家族のための患者カウンセリングを改善します.

研究の種類

観察的

入学

400

連絡先と場所

このセクションには、調査を実施する担当者の連絡先の詳細と、この調査が実施されている場所に関する情報が記載されています。

研究場所

    • Maryland
      • Bethesda、Maryland、アメリカ、20892
        • National Human Genome Research Institute (NHGRI)

参加基準

研究者は、適格基準と呼ばれる特定の説明に適合する人を探します。これらの基準のいくつかの例は、人の一般的な健康状態または以前の治療です。

適格基準

就学可能な年齢

  • 子
  • 大人
  • 高齢者

健康ボランティアの受け入れ

いいえ

受講資格のある性別

全て

説明

包含基準:

フレーザー症候群の場合、含めるための臨床基準は次のとおりです。

フレーザー症候群の診断基準を満たす。 これらは、少なくとも 2 つのメジャー基準と 1 つのマイナー基準 (以下にリスト)、または 1 つのメジャー基準と 4 つのマイナー基準です。

主な基準:

クリプトフタルモス

合指症

異常性器

クリプトフタルモス症候群の同胞

マイナーな基準:

鼻の先天奇形

耳の先天奇形

喉頭の先天奇形

口唇裂および/または口蓋裂

骨格の欠陥

臍ヘルニア

腎無形成

精神遅滞

フレーザー症候群の表現型スペクトルと一致する追加の異常を伴うが、フレーザー症候群の診断を満足させることのない停留眼球も、含めるのに十分であると見なすことができます。

Fryns 症候群の正式な診断基準は公開されていません。 含めるための臨床基準は次のとおりです。

口唇裂または口蓋裂、腎奇形または性器奇形、脳奇形または水頭症、角膜混濁、頭蓋顔面異形症、短指症または爪形成不全、肺無形成または小眼球症を含む、Fryns症候群のスペクトルに見られる少なくとも1つの追加の異常を伴う横隔膜ヘルニア。

追加の異常が 4 つ以上ある患者は、研究に含めることができます。

親と影響を受けていない兄弟も連鎖分析に含まれます。

NIH の外部で収集された DNA 標本または DNA 抽出用の全血は、承認された NIH プロトコル同意書を通じて取得された場合、研究に受け入れられる場合があります。

研究計画

このセクションでは、研究がどのように設計され、研究が何を測定しているかなど、研究計画の詳細を提供します。

研究はどのように設計されていますか?

協力者と研究者

ここでは、この調査に関係する人々や組織を見つけることができます。

出版物と役立つリンク

研究に関する情報を入力する責任者は、自発的にこれらの出版物を提供します。これらは、研究に関連するあらゆるものに関するものである可能性があります。

研究記録日

これらの日付は、ClinicalTrials.gov への研究記録と要約結果の提出の進捗状況を追跡します。研究記録と報告された結果は、国立医学図書館 (NLM) によって審査され、公開 Web サイトに掲載される前に、特定の品質管理基準を満たしていることが確認されます。

主要日程の研究

研究開始

2002年4月1日

研究の完了

2003年2月1日

試験登録日

最初に提出

2002年4月4日

QC基準を満たした最初の提出物

2002年4月4日

最初の投稿 (見積もり)

2002年4月5日

学習記録の更新

投稿された最後の更新 (見積もり)

2008年3月4日

QC基準を満たした最後の更新が送信されました

2008年3月3日

最終確認日

2003年2月1日

詳しくは

この情報は、Web サイト clinicaltrials.gov から変更なしで直接取得したものです。研究の詳細を変更、削除、または更新するリクエストがある場合は、register@clinicaltrials.gov。 までご連絡ください。 clinicaltrials.gov に変更が加えられるとすぐに、ウェブサイトでも自動的に更新されます。

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