先天性筋無力症における3,4ジアミノピリジンの治療使用
先天性筋無力症は、注意深い管理を行ったとしても、通常の日常機能への参加を著しく妨げる可能性のある致死性疾患です。 現在承認されている治療法は、これらの患者の正常な生活の質を促進する効果はほとんどありません。 目標は、この疾患の自然経過に対する 3,4-DAP の効果を体系的に調べ、この患者集団の臨床機能と発達を最大化するために、他の利用可能な治療法で 3,4-DAP を滴定する際の追加の経験を積むことです。
この研究の具体的な目的は、遺伝子検査または血清抗体検査によって先天性筋無力症症候群 (CMS) またはランバート・イートン筋無力症症候群 (LEMS) であることが証明された選択された患者に対する 3,4 ジアミノピリジン (DAP) の使用を評価することです。 CMS または LEMS について患者を評価し、3,4 DAP を処方してから、反応を臨床的に評価します。
調査の概要
詳細な説明
対象集団は、遺伝子検査、筋肉生検、または抗体検査によってCMSを有することが証明された選択された患者で構成されます。 私たちの臨床研究への参加を検討するには、治療している小児科医または神経科医からの紹介が必要です。 マセリ博士は、カリフォルニア大学デービス医療センターでの神経生理学的検査に適した患者と判断を検査します。 一部の患者では、CMS の診断を確認するために、腱筋生検材料の in vitro 神経筋記録 (および標準的な光および電子形態学的分析) または先天性筋無力症に関連する遺伝子変異の記録が必要になります。
参加者が志願することを決定し、先天性筋無力症症候群 (CMS) の診断が確立されていない場合、参加者は筋生検または DNA 検査のための採血を受ける必要がある場合があります。 治験責任医師は、参加者が治療を開始する前に血液検査 (血清化学検査) を受け、その後、3,4-DAP 治療の開始後は年に 1 回行われます。 参加者はまた、治療開始前、および 3,4-DAP 治療開始後 2 年ごとに心電計 (EKG) を取得します。 その後、すべての研究参加者は、フォローアップケアのために年に 1 回 (または神経科医が必要と判断した場合はさらに頻繁に) クリニックに戻ります。
参加者は、FDA によって CMS 患者への使用が承認されるまで、治験責任医師が治験薬の使用を中止するまで (治験薬が治験薬に効かない、または服用するのが安全でないため)、治験薬による治療を受けます。研究が他の理由で終了した場合 (つまり、 安全上の懸念が発見された場合など)、いずれか早い方。 参加者は、必要に応じて、筋無力症の他の薬を服用し続けるか、状態を治療するために他の薬を追加することが許可されます.
参加者が、研究者によって決定された発作に似たエピソードの不明確な履歴を持っている場合、研究の最初の 6 か月間、重機を運転したり操作したりしないでください。
参加者は、妊娠中または授乳中の場合、または研究中に妊娠を計画している出産の可能性のある女性である場合、この研究に参加することはできません. 3,4 DAP が胎児にどのように影響するかは不明です。 したがって、出産の可能性のある女性は、治験薬の開始前に妊娠検査を受け、必要に応じて治験中に定期的に検査を受けます。 研究中に妊娠した可能性があると思われる参加者は、直ちに研究担当医師に報告する必要があります。
研究の種類
拡張アクセス タイプ
- 個々の患者
- 治療IND/プロトコル
連絡先と場所
研究場所
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California
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Sacramento、California、アメリカ、95817
- University of California, Davis Medical Center
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参加基準
適格基準
就学可能な年齢
健康ボランティアの受け入れ
説明
包含基準:
- 遺伝子検査、筋生検、または抗体検査によってCMSであることが証明されています。
- 生後3ヶ月~75歳。
- -女性で出産可能年齢の場合、妊娠検査を受けたい。
- 研究に必要な最小限のコミットメント時間 (年間訪問) で利用できます。
除外基準:
- 妊娠
- ピリジンに対するアレルギー反応の病歴
- -研究研究者の意見で確認された発作の病歴、肝疾患、または心不整脈。 研究者によって決定されたように、明らかに発作ではないエピソードの疑わしい歴史を持つ被験者は参加するかもしれません.
研究計画
研究はどのように設計されていますか?
協力者と研究者
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捜査官
- 主任研究者:Ricardo Maselli, MD、University of California, Davis
研究記録日
試験登録日
最初に提出
QC基準を満たした最初の提出物
最初の投稿 (実際)
学習記録の更新
投稿された最後の更新 (実際)
QC基準を満たした最後の更新が送信されました
最終確認日
詳しくは
本研究に関する用語
キーワード
追加の関連 MeSH 用語
その他の研究ID番号
- 223019
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