Holistiske blandede tilnærminger for å fange det virkelige livet til barn med sjeldne øyesykdommer (SeeMyLife)

Sjeldne øyesykdommer (RED) er den viktigste årsaken til alvorlig synshemming/blindhet (SVI/B) hos barn i Europa. Denne sensoriske funksjonshemmingen med dens medfølgende psykiske plager påvirker deres liv og deres familier enormt. Å forstå denne påvirkningen, på et pasientsentrert nivå, er nøkkelen i omsorg, i delt beslutningstaking, i utvikling av terapier og i å forbedre sosial integrasjon og deltakelse om standardreglene til FN (FN) og EU (EU) ( forebygging, ikke-diskriminering, like muligheter, tilgjengelighet osv.). Nåværende verktøy for å evaluere synsrelatert (VR) livskvalitet (QoL) VR-QoL ser imidlertid bort fra alder og kulturelle forskjeller. Det mangler kunnskap om hvordan sykdommen har betydning på barnenivå. Det gjenstår å utvikle instrumenter som er i stand til å gi data av høy kvalitet, psykometrisk robuste og overholder regulatoriske krav.

For å fylle dette gapet, vil SeeMyLife bruke multi-level samtidig blandet metode forskning som kombinerer kvantitative studier og kvalitative studier. Den kvantitative tilnærmingen er basert på (i) tverrkulturelt oversatte validerte VR-QoL spørreskjemaer for barn og tenåringer (Functional Vision Questionnaire for Children and Young People - FVQ-CYP og Vision-related Quality of Life Questionnaire for Children and Young People - VQoL- CYP) og (ii) på omsorgspersoners spørreskjema som tar for seg deltakelse og miljø (Medvirkning og miljøtiltak - Barn og ungdom - PEM-CY). For fullt ut å fange bildet av barnets/tenåringens personlige liv, vil etterforskerne forsterke sine undersøkelser med en dyptgående kvalitativ sosioantropologisk studie med semidirektive feltintervjuer og feltarbeid (for å observere barnas levekår nøye) for å adressere hvordan funksjonsnedsettelsen deres påvirker deres velvære, sosiale integrering og hvordan de føler om medisinske og sosiale intervensjoner. Dataanalyse vil bruke en integrert blandet metodestrategi for å validere de kvantitative verktøyene og levere et helhetlig QoL transnasjonalt verktøy.

SeeMyLife-prosjektet vil gi (i) robuste selvrapporterte pasientverktøy som deretter vil bli brukt i pleie og forskning (spesielt med økningen i nye terapier) som en standard samt (ii) etterlengtet kunnskap om SVI/B-pasientens posisjon innenfor eget livsløp, innen familie og i forhold til helse- og sosialaktører.