En tiår lang dans med diplopia: Å løse opp gåten med tilbakevendende 6. nerveparese

En tiår lang dans med diplopia: Løsning av gåten med tilbakevendende 6. nerveparese

ABSTRAKT

Introduksjon og viktighet:

Tilbakevendende diplopi utgjør en diagnostisk utfordring, noe som krever en grundig evaluering for å belyse dens underliggende etiologi og veilede behandlingen. Vi presenterer et tilfelle av en 39 år gammel bonde med tilbakevendende sjette nerveparese i over et tiår, og fremhever kompleksiteten og utholdenheten til denne tilstanden.

Sakspresentasjon:

En 39 år gammel bonde presenterte seg med tilbakevendende diplopi tilskrevet 6. nerveparese, med åtte episoder over 14 år. Til tross for systemisk steroidbehandling, gjentok symptomene seg hver 12.-18. måned. Klinisk undersøkelse avdekket abduksjonssvikt i høyre øye;-, ingen andre abnormiteter ble oppdaget. Magnetisk resonanstomografi (MRI) indikerte rhinosinusitt, og resultatene av autoimmune antistofftesten var negative.

Klinisk diskusjon:

Denne saken utfordrer konvensjonelle diagnostiske tilnærminger, og understreker behovet for en omfattende evaluering og skreddersydde styringsstrategier. Til tross for omfattende undersøkelser forblir etiologien unnvikende, og understreker kompleksiteten til tilbakevendende diplopi.

Konklusjon:

Fortsatt overvåking og ytterligere undersøkelser er berettiget for å avdekke gåten med tilbakevendende diplopi i dette unike tilfellet, og fremheve viktigheten av individualiserte tilnærminger for å veilede optimal ledelse.

Nøkkelord: Tilbakevendende diplopi, 6. nerveparese, autoimmun sykdom, systemisk steroid, nevro-oftalmologi.

Høydepunkter

• Tilbakevendende diplopi er et diagnostisk puslespill, spesielt når det gjelder etiologi
• Til tross for behandling, opplevde pasienten tilbakevendende diplopi tilskrevet 6. nerveparese i 14 år, noe som fremhevet den kroniske karakteren av tilstanden.
• Omfattende evaluering klarte ikke å identifisere den underliggende årsaken, noe som illustrerer den diagnostiske kompleksiteten til tilbakevendende diplopi.
• Systemisk steroidbehandling ga midlertidig lindring, men tilbakefallet vedvarte, noe som nødvendiggjorde langsiktig behandling.
• Denne saken understreker behovet for skreddersydde tilnærminger og løpende overvåking for å effektivt møte utfordringene med å håndtere tilbakevendende diplopi.

INNLEDNING Tilbakevendende diplopi utgjør et diagnostisk problem, spesielt når det er assosiert med 6. nerveparese. Etiologien til tilbakevendende diplopi hos eldre individer har ennå ikke blitt godt beskrevet i litteraturen.1 Vi presenterer et tilfelle av en 39 år gammel mannlig bonde med åtte episoder av diplopi over 14 år, som hver responderer på systemisk steroidbehandling, men gjentar seg hver gang 12-18 måneder. Til tross for pasientens kliniske respons, forblir den underliggende etiologien unnvikende, noe som understreker kompleksiteten til denne sjeldne tilstanden. Denne saken krever en grundig utforskning av den potensielle inflammatoriske eller autoimmune opprinnelsen til tilbakevendende 6. nerveparese, og tar for seg lidelsens symptomatiske lindring og tilbakevendende natur.1,2 Denne rapporten bidrar til den begrensede litteraturen om slike tilfeller, og belyser utfordringene og hensynene til å håndtere denne tilbakevendende nevro-oftalmologiske tilstanden.

SAKSRAPPORT

I dette tilfellet ble en 39 år gammel mann, en gift bonde, presentert for Neuromedicine OPD for en oppfølgingsundersøkelse av tilbakevendende diplopi tilskrevet 6. nerveparese. Pasienten rapporterte ingen nylige tilfeller av dobbeltsyn eller tilhørende plager under oppfølgingsbesøket. Spesielt skjedde den siste episoden av diplopi 13 måneder før, og pasienten hadde opplevd åtte slike episoder over 14 år siden 2008.

Under den forrige episoden oppsøkte pasienten lege med hovedklagen på akutt-debutert dobbeltsyn som vedvarte i 10 dager. Ingen signifikante samtidige medisinske eller kirurgiske problemer ble rapportert, bortsett fra en tilbakevendende historie med diplopi, og behandling under tidligere forekomster med systemisk steroidadministrasjon, noe som resulterte i fullstendig oppløsning av symptomene. Tilbakefall manifesterer seg vanligvis innen 12-18 måneder etter behandling.

Klinisk undersøkelse viste at pasienten ikke kunne abdusere høyre øye, mens de resterende okulære og systemiske undersøkelsene ga normale resultater. Spesielt var det ingen tegn til myasthenia gravis, ptosis og smerter ved bevegelse av øyeeplene, redusert synsskarphet, traumer, røde øyne, hodepine, fokale nevrologiske underskudd eller hjernehinne- eller cerebellare abnormiteter. Hjerne MR avslørte ingen abnormiteter, bortsett fra tilstedeværelsen av rhinosinusitt.

Et omfattende antistoffpanel, inkludert anti-acetylkolinesterase-reseptorantistoffer og anti-MUSK-antistofftester, ble brukt for å undersøke muligheten for en autoimmun etiologi. Alle resultatene fra disse testene var negative, noe som ytterligere kompliserte bestemmelsen av den underliggende årsaken til tilbakevendende diplopi. Fortsatt overvåking og ytterligere undersøkelser kan være nødvendig for å belyse arten av denne unike saken og for å veilede hensiktsmessig ledelse.

DISKUSJON

Saken om en 39 år gammel mannlig bonde med tilbakevendende diplopi tilskrevet 6. nerveparese fremhever de diagnostiske utfordringene og kompleksiteten ved å håndtere denne sjeldne tilstanden. Til tross for pasientens kliniske respons på systemisk steroidbehandling, forblir den underliggende etiologien unnvikende, noe som understreker behovet for grundig utforskning av den potensielle inflammatoriske eller autoimmune opprinnelsen til tilbakevendende 6. nerveparese.

Litteraturen antyder at benign tilbakevendende 6. nerveparese hos barn er sjelden, og tilbakefall er sjeldnere.3, 4 Denne tilstanden oppstår vanligvis etter virussykdommer, infeksjoner og immunisering som involverer svekkede levende vaksinasjoner. Hos voksne kan evaluering og behandling av nylig oppstått diplopi hos voksne med en historie med langvarig skjeling være forvirrende og utfordrende.5 Årsakene til isolerte tilbakevendende ipsilaterale sjette nerve parese hos eldre voksne er ikke godt beskrevet i litteraturen, og etiologien til tilbakevendende isolerte sjette nerve parese hos eldre voksne er ikke godt beskrevet.1 Den kliniske presentasjonen av isolert tilbakevendende diplopi fra en sjette nerveparese bør få en nevrolog eller øyelege til å bestille en hjerne-MR med og uten gadolinium som en del av den innledende oppfølgingen for å utelukke en ikke-mikrovaskulær årsak, for eksempel en kompressiv lesjon.1 Den nøyaktige patofysiologiske mekanismen for det residiverende og remitterende forløpet av den sjette nerveparese er ennå ikke fullt ut forstått. Dette kan være relatert til en strukturell lesjon eller en inflammatorisk prosess.1 Den etiologiske diagnosen diplopi er en klinisk utfordring.4 Binokulær diplopi omtales i litteraturen som den vanligste typen, og det er flere etiologiske mekanismer for kikkert diplopi, inkludert orbitale lidelser, ekstraokulære muskellidelser, nevromuskulær junction dysfunksjon og primære eller sekundære visuelle cortex-sykdommer.4 Avslutningsvis fremhever saken med en 39 år gammel mannlig bonde med tilbakevendende diplopi tilskrevet 6. nerveparese de diagnostiske utfordringene og kompleksiteten ved å håndtere denne sjeldne tilstanden. Litteraturen antyder at benign tilbakevendende 6. nerveparese hos barn er sjelden, og tilbakefall er sjeldnere. Ved å bidra til den eksisterende litteraturen om denne sjeldne tilstanden, hadde vi som mål å øke bevisstheten blant klinikere og fremme en tverrfaglig tilnærming til pasientbehandling, og til slutt forbedre resultatene hos individer med lignende presentasjoner.

Samtykke:

Det ble innhentet skriftlig informert samtykke fra pasienten for publisering av denne saksrapporten. En kopi av det skriftlige samtykkeskjemaet er tilgjengelig for gjennomgang av sjefredaktøren for tidsskriftet på forespørsel.

Etisk godkjenning:

Etisk godkjenning kreves ikke for saksrapport.

Finansieringskilde:

Det er ingen finansieringskilde.

Forskningsregistrering:

Forskningsregistrering er ikke nødvendig da dette kun er en case-rapport.

Forfatterbidrag:

P.P.: Konseptualisering, prosjektadministrasjon, veiledning, skriving -gjennomgang og redigering. K.R.B.: Konseptualisering, prosjektadministrasjon, veiledning, skriving-gjennomgang og redigering. R.K.C: Formell analyse, skriving – originalutkast, skriving-gjennomgang og redigering. N.R.: Skrive- originalutkast, skrive-gjennomgang og redigering. S.M.: Ressurser, veiledning, skrive-originalutkast, skrive-gjennomgang og redigering. B.A.: Ressurser, skrive-originalt utkast, skrive-anmeldelse og redigering. K.S.: Ressurser, skrive-originalt utkast, skrive-gjennomgang og redigering.

Interessekonflikt:

Forfatterne erklærer at de ikke har noen interessekonflikter. Arbeidet er rapportert å være i tråd med SCARE-kriterier.

Garantist:

Prabesh Panta.

Datatilgjengelighetserklæring:

Datasettene er tilgjengelige fra den tilsvarende forfatteren på rimelig forespørsel.

REFERANSER:

1. Chan JW, Albretson J. Årsaker til isolerte tilbakevendende ipsilaterale sjette nerveparese hos eldre voksne: en saksserie og gjennomgang av litteraturen. Clin Ophthalmol Auckl NZ. 2015;9:373. Tilgjengelig fra: https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC4348047/
2. Patel SV, Mutyala S, Leske DA, Hodge DO, Holmes JM. Forekomst, assosiasjoner og evaluering av sjette nerveparese ved bruk av en populasjonsbasert metode. Oftalmologi. 2004 feb ;111(2):369-75. Tilgjengelig fra: https://linkinghub.elsevier.com/retrieve/pii/S0161642003011849
3. Gonçalves R, Coelho P, Menezes C, Ribeiro I. Benign tilbakevendende sjette nerveparese hos et barn. Case Rep Ophthalmol Med. 2017:8276256. Tilgjengelig fra: https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC5763058/
4. Kushner BJ. Nylig ervervet diplopi hos voksne med langvarig skjeling. Arch Oftalmol. 1. desember 2001;119(12):1795-801. Tilgjengelig fra: https://doi.org/10.1001/archopht.119.12.1795
5. Alves M, Miranda A, Narciso MR, Mieiro L, Fonseca T. Diplopia: En diagnostisk utfordring med vanlige og sjeldne etiologier. Am J Case Rep. 2015 13. april;16:220-3. Tilgjengelig fra: https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC4410729/