Een decenniumlange dans met diplopie: het raadsel van terugkerende zesde zenuwverlamming ontrafelen

Een decenniumlange dans met diplopie: het raadsel van terugkerende zesde zenuwverlamming ontrafelen

ABSTRACT

Inleiding en belang:

Terugkerende diplopie vormt een diagnostische uitdaging, die een grondige evaluatie noodzakelijk maakt om de onderliggende etiologie ervan op te helderen en richting te geven aan de behandeling ervan. We presenteren het geval van een 39-jarige boer met terugkerende 6e zenuwverlamming gedurende meer dan een decennium, waarbij de complexiteit en persistentie van deze aandoening worden benadrukt.

Casuspresentatie:

Een 39-jarige boer kreeg last van terugkerende diplopie toegeschreven aan 6e zenuwverlamming, met acht episoden over een periode van 14 jaar. Ondanks systemische behandeling met steroïden kwamen de symptomen elke 12 tot 18 maanden terug. Klinisch onderzoek bracht een stoornis in de abductie van het rechteroog aan het licht; er werden geen andere afwijkingen gedetecteerd. Magnetische resonantiebeeldvorming (MRI) duidde op rhinosinusitis en de resultaten van de auto-immuunantilichaamtest waren negatief.

Klinische discussie:

Deze casus daagt conventionele diagnostische benaderingen uit, wat de noodzaak van een alomvattende evaluatie en op maat gemaakte managementstrategieën onderstreept. Ondanks uitgebreid onderzoek blijft de etiologie ongrijpbaar, wat de complexiteit van terugkerende diplopie benadrukt.

Conclusie:

Voortdurende monitoring en verder onderzoek zijn gerechtvaardigd om het raadsel van de terugkerende diplopie in dit unieke geval te ontrafelen, waarbij het belang wordt benadrukt van geïndividualiseerde benaderingen om een ​​optimaal management te begeleiden.

Trefwoorden: terugkerende diplopie, 6e zenuwverlamming, auto-immuunziekte, systemische steroïden, neuro-oftalmologie.

Hoogtepunten

• Terugkerende diplopie is een diagnostische puzzel, vooral in termen van etiologie
• Ondanks de behandeling ervoer de patiënt gedurende 14 jaar terugkerende diplopie, toegeschreven aan de 6e zenuwverlamming, wat de chronische aard van de aandoening benadrukt.
• Uitgebreide evaluatie heeft de onderliggende oorzaak niet kunnen identificeren, wat de diagnostische complexiteit van recidiverende diplopie illustreert.
• Systemische behandeling met steroïden zorgde voor tijdelijke verlichting, maar het recidief bleef aanhouden, waardoor langdurige behandeling noodzakelijk was.
• Deze casus benadrukt de noodzaak van op maat gemaakte benaderingen en voortdurende monitoring om de uitdagingen bij het beheersen van terugkerende diplopie effectief aan te pakken.

INLEIDING Terugkerende diplopie vormt een diagnostisch probleem, vooral wanneer dit gepaard gaat met verlamming van de 6e zenuw. De etiologie van recidiverende diplopie bij oudere personen moet nog goed worden beschreven in de literatuur.1 We presenteren een geval van een 39-jarige mannelijke boer met acht episoden van diplopie over een periode van veertien jaar, die elk reageerden op systemische behandeling met steroïden, maar iedere keer weer terugkeerden. 12-18 maanden. Ondanks de klinische respons van de patiënt blijft de onderliggende etiologie ongrijpbaar, wat de complexiteit van deze zeldzame aandoening benadrukt. Deze casus geeft aanleiding tot een grondig onderzoek naar de mogelijke inflammatoire of auto-immuunoorzaken van recidiverende 6e zenuwverlamming, waarbij de symptomatische verlichting van de aandoening en de terugkerende aard ervan worden aangepakt.1,2 Dit rapport draagt ​​bij aan de beperkte literatuur over dergelijke gevallen en werpt licht op de uitdagingen en overwegingen bij het omgaan met deze terugkerende neuro-oftalmologische aandoening.

GEVALSRAPPORT

In dit geval werd een 39-jarige man, een getrouwde boer, voorgelegd aan de Neuromedicine OPD voor een vervolgonderzoek naar recidiverende diplopie toegeschreven aan 6e zenuwverlamming. De patiënt meldde tijdens het vervolgbezoek geen recente gevallen van dubbelzien of daarmee samenhangende klachten. Opvallend is dat de laatste diplopie-episode dertien maanden eerder plaatsvond en dat de patiënt sinds 2008 acht van dergelijke episodes had meegemaakt in een periode van veertien jaar.

Tijdens de vorige episode zocht de patiënt medische hulp, waarbij de voornaamste klacht van acuut dubbelzien gedurende 10 dagen aanhield. Er zijn geen significante gelijktijdige medische of chirurgische problemen gemeld, afgezien van een terugkerende voorgeschiedenis van diplopie en behandeling tijdens eerdere voorvallen waarbij systemische toediening van steroïden betrokken was, resulterend in het volledig verdwijnen van de symptomen. Herhaling manifesteert zich doorgaans binnen 12-18 maanden na de behandeling.

Uit klinisch onderzoek bleek dat de patiënt het rechteroog niet kon ontvoeren, terwijl de overige oculaire en systemische onderzoeken normale resultaten opleverden. Er waren met name geen tekenen van myasthenia gravis, ptosis en pijn bij de beweging van de oogbollen, verminderde gezichtsscherpte, trauma, rode ogen, hoofdpijn, focale neurologische stoornissen of meningeale of cerebellaire afwijkingen. MRI van de hersenen bracht geen afwijkingen aan het licht, behalve de aanwezigheid van rhinosinusitis.

Een uitgebreid antilichaampanel, inclusief anti-acetylcholinesterasereceptor-antilichamen en anti-MUSK-antilichaamtesten, werd gebruikt om de mogelijkheid van een auto-immuunetiologie te onderzoeken. Alle resultaten van deze tests waren negatief, wat de bepaling van de onderliggende oorzaak van recidiverende diplopie verder bemoeilijkte. Voortdurende monitoring en verder onderzoek kunnen nodig zijn om de aard van dit unieke geval op te helderen en een passend beheer te begeleiden.

DISCUSSIE

Het geval van een 39-jarige mannelijke boer met terugkerende diplopie toegeschreven aan 6e zenuwverlamming benadrukt de diagnostische uitdagingen en complexiteit van het omgaan met deze zeldzame aandoening. Ondanks de klinische respons van de patiënt op systemische behandeling met steroïden, blijft de onderliggende etiologie ongrijpbaar, wat de noodzaak benadrukt van grondig onderzoek naar de mogelijke inflammatoire of auto-immuunoorzaken van recidiverende 6e zenuwverlamming.

Uit de literatuur blijkt dat goedaardige recidiverende verlamming van de 6e zenuw bij kinderen zeldzaam is, en dat recidieven zeldzamer zijn.3, 4 Deze aandoening treedt doorgaans op na virale ziekten, infecties en immunisatie waarbij verzwakte levende vaccinaties betrokken zijn. Bij volwassenen kan de evaluatie en behandeling van recent optredende diplopie bij volwassenen met een voorgeschiedenis van langdurig scheelzien verwarrend en uitdagend zijn.5 De oorzaken van geïsoleerde recidiverende ipsilaterale zesde zenuwverlammingen bij oudere volwassenen zijn niet goed beschreven in de literatuur, en de etiologie van recidiverende geïsoleerde zesde zenuwverlammingen bij oudere volwassenen is niet goed beschreven.1 De klinische presentatie van geïsoleerde recidiverende diplopie als gevolg van een zesde zenuwverlamming zou een neuroloog of oogarts ertoe moeten aanzetten om een ​​MRI van de hersenen te bestellen met en zonder gadolinium als onderdeel van het initiële onderzoek om een ​​niet-microvasculaire oorzaak, zoals een compressieve laesie, uit te sluiten.1 Het exacte pathofysiologische mechanisme van het recidiverende en remitterende beloop van de zesde zenuwverlamming moet nog volledig worden begrepen. Dit kan verband houden met een structurele laesie of een ontstekingsproces.1 De etiologische diagnose van diplopie is een klinische uitdaging.4 Binoculaire diplopie wordt in de literatuur het meest voorkomende type genoemd, en er zijn verschillende etiologische mechanismen van binoculaire diplopie, waaronder orbitale stoornissen, extra-oculaire spieraandoeningen, disfunctie van neuromusculaire juncties en primaire of secundaire visuele cortexziekten.4 Concluderend benadrukt het geval van een 39-jarige mannelijke boer met terugkerende diplopie toegeschreven aan 6e zenuwverlamming de diagnostische uitdagingen en complexiteit van het omgaan met deze zeldzame aandoening. Uit de literatuur blijkt dat goedaardige recidiverende verlamming van de 6e zenuw bij kinderen zeldzaam is, en dat recidieven zeldzamer zijn. Door bij te dragen aan de bestaande literatuur over deze zeldzame aandoening wilden we het bewustzijn onder artsen vergroten en een multidisciplinaire benadering van de patiëntenzorg bevorderen, waardoor uiteindelijk de resultaten bij personen met vergelijkbare presentaties verbeterden.

Toestemming:

Er is schriftelijke geïnformeerde toestemming van de patiënt verkregen voor de publicatie van dit casusrapport. Een kopie van het schriftelijke toestemmingsformulier is op verzoek beschikbaar voor beoordeling door de hoofdredacteur van het tijdschrift.

Ethische goedkeuring:

Ethische goedkeuring is niet vereist voor het casusrapport.

Financieringsbron:

Er is geen financieringsbron.

Onderzoeksregistratie:

Onderzoeksregistratie is niet vereist omdat het slechts om een ​​casusrapport gaat.

Bijdrage van de auteur:

P.P.: Conceptualisering, projectadministratie, supervisie, schrijven, beoordelen en redigeren. K.R.B.: Conceptualisering, projectadministratie, supervisie, schrijf-review en redactie. RKC: Formele analyse, schrijven - origineel concept, schrijven-recensie en redactie. N.R.: Schrijven - origineel concept, schrijven-recensie en redactie. S.M.: Hulpmiddelen, supervisie, schrijven-origineel concept, schrijven-recensie en redactie. BA: Bronnen, schrijven-origineel concept, schrijven-recensie en redactie. K.S.: Bronnen, schrijven-origineel concept, schrijven-recensie en redactie.

Belangenverstrengeling:

De auteurs verklaren dat zij geen belangenconflicten hebben. Er is gemeld dat het werk in overeenstemming is met de SCARE-criteria.

Borg:

Prabesh Panta.

Verklaring over de beschikbaarheid van gegevens:

De datasets zijn op redelijk verzoek verkrijgbaar bij de corresponderende auteur.

REFERENTIES:

1. Chan JW, Albretson J. Oorzaken van geïsoleerde terugkerende ipsilaterale zesde zenuwverlammingen bij oudere volwassenen: een casusreeks en overzicht van de literatuur. Clin Ophthalmol Auckl NZ. 2015;9:373. Beschikbaar via: https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC4348047/
2. Patel SV, Mutyala S, Leske DA, Hodge DO, Holmes JM. Incidentie, associaties en evaluatie van zesde zenuwverlamming met behulp van een populatiegebaseerde methode. Oogheelkunde. 2004 februari;111(2):369-75. Beschikbaar via: https://linkinghub.elsevier.com/retrieve/pii/S0161642003011849
3. Gonçalves R, Coelho P, Menezes C, Ribeiro I. Goedaardige terugkerende zesde zenuwverlamming bij een kind. Case Rep Ophthalmol Med. 2017: 8276256. Beschikbaar via: https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC5763058/
4. Kushner BJ. Onlangs verworven diplopie bij volwassenen met langdurig scheelzien. Boog Ophthalmol. 1 december 2001; 119(12):1795-801. Beschikbaar via: https://doi.org/10.1001/archopht.119.12.1795
5. Alves M, Miranda A, Narciso MR, Mieiro L, Fonseca T. Diplopia: een diagnostische uitdaging met veel voorkomende en zeldzame etiologieën. Am J Case Rep. 2015 13 april; 16: 220-3. Beschikbaar via: https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC4410729/