Utvikling av et register for konservativ behandling og brystbeskyttelse (CCBR) (CCBR)

Idiopatisk skoliose (IS) er den vanligste formen for skoliose, definert som en lateralkurve i ryggraden på minst 10°. Når den ikke behandles hos barn i vekst, kan kurvene forverres og føre til ryggsmerter, kardiopulmonal dysfunksjon og betydelig deformitet som påvirker både fysisk og psykososial funksjon. IS er vanlig og rammer omtrent 3 % av befolkningen; nesten 10 % av disse pasientene trenger behandling, og 0,1 % oppfyller kirurgiske indikasjoner. Behandlingsalternativer, inkludert observasjon, bryststøtte, fysioterapi og kirurgi, er pasientspesifikke og avhenger av risikofaktorer for progresjon, inkludert skjelettmodenhet, kurvestørrelse og familiehistorie.

Kirurgi anbefales typisk for pasienter hvis kurver når 50° eller mer. Målet med kirurgisk korreksjon er å permanent forbedre ryggradens justering og balanse. Den vanligste prosedyren er en posterior spinal fusjon der stive stenger brukes for å oppnå disse resultatene, men på bekostning av tap av fleksibilitet i det opererte segmentet. Dessverre utsetter kirurgi pasienter for risiko gjennom komplikasjoner. Studier har rapportert en kirurgisk komplikasjonsrate på 0 %–15,4 %, med reoperasjonsrater rapportert mellom 12,9 % og 47,5 %. Komplikasjoner inkluderer infeksjoner, sårhelingsproblemer, nevrologiske skader, hudproblemer, implantatfeil og dårlig kosmetikk som skaper fysiske og mentale helsebyrder for pasienter og deres omsorgspersoner.

Foruten de negative konsekvensene av komplikasjoner på grunn av kirurgi, er kirurgisk korreksjon av IS ganske kostbart. Vigneswaran et al rapporterte at sykehuskostnadene for IS-kirurgi mer enn tredoblet seg fra omtrent $55 000 i 1997 til over $177 000 i 2012. Disse tallene inkluderer ikke konsekvensene av komplikasjoner og reoperasjoner som øker disse kostnadene og øker byrdene for pasienter, deres familier og helsevesenet som helhet.

Målet med ikke-operativ terapi for IS, bryststøtte og fysioterapi, er å forhindre eller begrense kurveprogresjon og unngå behovet for kirurgi, og dermed unngå disse kostnadene og potensielle komplikasjonene. Dette er det kritiske målet med å håndtere IS, og bryststøtte, som er hovedstøtten i konservativ behandling av IS, har i mange studier vist seg å redusere risikoen for kurveprogresjon og behovet for kirurgi sammenlignet med naturlig forløp. BrAIST-studien fra 2013, en randomisert klinisk studie, har levert det mest overbevisende beviset til fordel for bryststøtte til dags dato, og denne milepælsstudien økte dramatisk interessen og bruken av bryststøtte globalt. Likevel, over et tiår senere, mangler det fortsatt sterke, evidensbaserte retningslinjer for bryststøttebehandling.

Ja, dagens litteratur viser konsekvent at forbedrede bryststøtteresultater sees hos eldre pasienter med mindre kurver og bedre bryststøtteoverholdelse, men når man prøver å destillere spesifikke kriterier fra disse generelle utsagnene (f.eks. hvor liten en kurve som skal støttes, eller hvor mange timer i bryststøtten som er nok), er litteraturen svært varierende; detaljer er ikke godt forstått eller godt enige om. Variasjon ses gjennom hele bryststøttelitteraturen med lite konsistens i indikasjoner for bryststøttebehandling, bryststøttetyper, bryststøtteforeskrivelser, bruk av monitorer, tidspunkt for røntgenbilder, mål med bryststøtte og vurdering av skjelettmodenhet. En nylig beste praksis-retningslinje for bryststøtte i AIS, publisert i 2020 av Roye et al., understreket denne utfordringen ved å demonstrere stor variasjon i så grunnleggende faktorer som innledning av bryststøttebehandling, bryststøtteforeskrivelser, bryststøttetyper, bruk av overholdelsesovervåking, og hvordan og når behandling skal avsluttes. Disse funnene ble gjentatt i en nylig SRS-medlemsundersøkelse som viste variasjon i alle aspekter av bryststøttehåndtering fra innledning til avslutning, vurdering av bryststøttkvalitet og objektiv bryststøtteovervåking. De mange ukjente og de mange hullene i dagens litteratur viser et klart og presserende behov for et stort bryststøtteregister for å evaluere bryststøtteregimer og til slutt optimalisere resultater.

Når det gjelder tidligere arbeid på dette området, finnes det ingen flersentersregistre som studerer bryststøttebehandling av IS. En systematisk gjennomgang fra 2015 som utforsket innvirkningen av ryggradsregisterstudier fant ingen registre som samlet inn data om konservativ behandling (alle var kirurgiske). Forfatterne konkluderte med at det manglet bevis for eksisterende registrers rolle i å forbedre kvaliteten på omsorgen, og anbefalte å bygge mer spesifikke registre basert på veldefinerte forskningsspørsmål. Virkelighetsdata fra registerdesignet for det foreslåtte bryststøtteregisteret vil være en datakilde som gir prospektiv evidens og vitenskapelig støtte til retningslinjer i bryststøttehåndtering.

Oppsummert er IS en vanlig tilstand som rammer en betydelig del av befolkningen. Kirurgisk IS er kostbart og utsetter pasienter for risiko for betydelige uønskede hendelser, inkludert infeksjon og ryggmargsskade. Bryststøtte er en etablert og effektiv behandling som har vist seg å tydelig redusere risikoen for kurveprogresjon og risikoen for kirurgi, men betydelige spørsmål gjenstår om optimale indikasjoner, behandlingsregimer og bryststøtteavslutning. Til tross for at mange tusen pasienter gjennomgår bryststøttebehandling for IS i dag, er det stor variasjon i bryststøtteregimer, og det finnes ingen stort, flerinstitusjonelt register som overvåker denne populasjonen for å hjelpe med å besvare disse kritiske spørsmålene. Det er et klart og presserende behov for støtte til et slikt register, og rammeverket for å utvikle og starte et slikt register for bryststøttebehandling i IS foreslås nedenfor.

Et bryststøtteregister er den ideelle måten å besvare forskningsspørsmål knyttet til effekten av bryststøtte på skolioseforløpet. Det er mange faktorer som påvirker effekten av bryststøtte på pasienter med skoliose. For eksempel har bryststøtteoverholdelse vist seg å være kritisk viktig for vellykkede bryststøtteresultater, og overholdelse påvirkes i seg selv av en rekke faktorer på tvers av flere domener, inkludert: psykososiale faktorer (f.eks. personlighet og familiestøtte), pasientrelaterte faktorer (f.eks. alder), bryststøtterelaterte faktorer (f.eks. bryststøttedesign, bryststøttemateriale, bryststøtteforeskrivelse) og kurverelaterte faktorer (f.eks. kurvestørrelse og stivhet). Den longitudinelle innsamlingen av data fra pasienter behandlet av forskjellige leger vil gi veiledning til klinisk beslutningstaking gjennom evidensbaserte behandlings- og diagnostiske protokoller.

Målet med denne forskningen er å retrospektivt samle omfattende, longitudinelle data om pasienter med idiopatisk skoliose som bruker bryststøtte for å evaluere resultater og deres determinanter, informere klinisk beslutningstaking, øke standardiseringen av behandling og til slutt forbedre omsorgen. Dette målet vil bli oppnådd gjennom følgende prosess:

Databasedesign og -konstruksjon: datavariabler som skal samles inn vil bli definert og organisert i en hierarkisk struktur som tar hensyn til longitudinelle data. Et tverrfaglig team inkludert ekspertklinikere, erfarne forskere og ekspertortotist vil samarbeide om å designe databaseregisteret. Databasen vil bli satt opp for både retrospektiv og prospektiv dataregistrering.

Datainnsamlingstidspunkter: utgangspunkt; bryststøtteoppfølginger til bryststøtteavslutning ved skjelettmodenhet, minst årlig. Oppfølgingene vil bli skilt mellom bryststøttekontroll og -justering og bryststøttefornyelse og -levering. Oppfølging etter bryststøtte ved 12 og 24 måneder etter bryststøtteavslutning.

Retrospektiv dataregistrering: alle pasientdata samlet inn i pdf-filer vil bli kvalitetssjekket og registrert i databasen, noe som skaper et retrospektivt kohort for den foreløpige analysen. For å optimalisere prosessen vil dataregistrering starte fra de nyest utskrevne pasientene og bevege seg bakover i tid. Dette vil gjøre at registeret kan inkludere pasienter med den nyeste kliniske behandlingen (f.eks. mer avanserte bryststøtter, standard bruk av sensorer for å måle overholdelse og moderne radiografiske protokoller).

Retrospektiv dataanalyse: beskrivelse og manglende datakontroll vil veilede variabelraffinering, og variabler vil bli klassifisert etter deres betydning. Logistiske og lineære regresjonsmodeller vil bli brukt for behandlingsresultatanalyse. Det vil være sammenligninger på tvers av pasienter med vekstmodulering med de med stabilisering av kurvene og de med progresjon over tid til kirurgi. Forskjellige radiografiske protokoller som brukes vil bli sammenlignet for å sjekke forskjellene i Cobb-vinkelvariasjon over tid.

Registeret som utvikles vil besvare flere forskningsspørsmål. Data samlet inn i den retrospektive fasen av studien vil bli brukt til å utforske en rekke faktorer som påvirker bryststøtteresultater. For eksempel er det økende bevis for at bryststøttebehandling kan føre til vekstmodulering og forbedring i kurvestørrelse over tid. Studien tar sikte på å identifisere faktorer assosiert med vekstmodulering, inkludert kurvestørrelse og plassering, skjelettmodenhet, bryststøttetype, bryststøtteeksponering (tid i bryststøtte) og ortotisterfaring (år i praksis). Andre forskningsprioriteter vil inkludere å opprette protokoller for å optimalisere tidspunkt/frekvens for røntgenbilder, noe som bidrar til utvikling av beste praksis-retningslinjer for ortotistens pasientresultatvurderinger. I tillegg er bryststøtteavslutning et helt uutforsket tema; det er ingen enighet om hvilke kriterier som skal brukes når man bestemmer seg for å stoppe bryststøtte, hvordan, eller om, å trappe ned bryststøtten over tid, og hvordan man skal overvåke pasienter etter at bryststøtten er avsluttet. Det endelige målet er å skape standardiserte protokoller for å maksimere vellykkede radiografiske resultater samtidig som man begrenser kostnader og bevarer livskvalitetsresultater for våre pasienter og deres familier.

Materiale og metode Dette prosjektet beskriver den retrospektive fasen, som fungerer som en pilot for den prospektive. Den retrospektive fasen vil også inkludere et ambispektivt kohort, noe som betyr at pasientene inkludert i den retrospektive datainnsamlingen vil bli samtykket for prospektive longitudinelle oppfølgingsbesøk.

Databaseutvikling Gjennomførbarhet er et av hovedmålene som skal oppnås. Virkelighetsdata har blitt mer og mer relevante, men større oppmerksomhet til datakvalitet er et essensielt krav. Kvalitet kommer fra et nøye utvalg av variablene som skal samles inn ved å balansere mengden informasjon som trengs for å gi forskningsevidence som fyller et kunnskapshull, og sikre fullstendig datainnfangelse og standardisert datainnsamlingsmetodikk. For å minimere manglende data er det viktig å ha klinikere involvert i dataregistrering, unngå å overbelaste dataregistrering med unyttig informasjon og tilby en brukervennlig registerplattform. Det nåværende teamet har omfattende ekspertise på dette feltet og vil implementere en trinnvis prosedyre for denne registerutviklingen. Denne trinnvise utviklingsprosedyren vil tillate en gradvis og progressiv optimalisering av den endelige versjonen av plattformen informert av de retrospektive dataene fra et unikt, høyt volum-senter og deretter fra den prospektive innsamlingen av pasientdata fra utvalgte, pilotklinikker som følger homogene protokoller og behandlingsprosedyrer. Til slutt vil hovedkriteriene for sentre som skal delta i en flersenter longitudinell registerstudie bli definert.

Retrospektiv fase Dette registeret vil bli utviklet innenfor en etablert registerplattform med over 25 års erfaring i flersenterforskning og databaseutvikling. Denne registerplattformsamarbeidet vil redusere kostnader og strømlinjeforme gjennomførbarhet og implementering. Denne HIPPA-kompatible plattformen vil støtte etiske og juridiske hensyn og datakvalitetssikringsstrategier. De retrospektive dataene består av kliniske og radiografiske data som skal samles fra pasienter behandlet av en enkelt ortosegruppe over det siste tiåret.

Utvalg av datavariabler Datavariabler som skal samles inn vil bli definert og organisert i en hierarkisk struktur som tar hensyn til longitudinelle data. Valget av variabler er først basert på datatilgjengelighet. Listen over datavariabler som skal inkluderes i den retrospektive fasen har blitt diskutert i et tverrfaglig team inkludert ekspertklinikere, erfarne forskere og ekspertortotist. Dette teamet samarbeider om å designe databaseregisteret.

Datainnsamlingstidspunkter som skal inkluderes: utgangspunkt; bryststøtteoppfølginger (årlig, minst) til bryststøtteavslutning ved skjelettmodenhet. Oppfølgingene vil bli skilt mellom bryststøttekontroll og -justering og bryststøttefornyelse og -levering. Oppfølging etter bryststøtte ved 12 og 24 måneder etter bryststøtteavslutning. Minimum oppfølgingsvarighet vil være tre måneder.

Retrospektiv dataregistrering: alle pasientdata samlet inn i pdf-filer vil bli kvalitetssjekket (for ulogiske og feilaktige data) og registrert i databasen, noe som skaper et retrospektivt kohort for den foreløpige analysen. For å optimalisere prosessen vil dataregistrering starte fra de nyest utskrevne pasientene og bevege seg bakover i tid. Dette vil gjøre at registeret kan inkludere pasienter med den nyeste kliniske behandlingen (f.eks. mer avanserte bryststøtter, standard bruk av sensorer for å måle overholdelse og moderne radiografiske protokoller). Utvalget av pasienter som skal inkluderes vil være basert på de ovennevnte forhåndsspesifiserte inklusjonskriteriene. Unntak og endringer i kriteriene kan gjøres.

Retrospektiv dataanalyse: beskrivende statistikk vil bli utført som mellomanalyser etter dataregistrering av blokker på 50 pasienter. På slutten av retrospektiv dataregistrering vil resultatvariabler bli klassifisert etter deres betydning. Teamet vil diskutere den manglende informasjonen og vil raffinere listen over essensielle datavariabler sammenlignet med "hyggelig å ha"-informasjon. Denne vitale prosessen vil hjelpe i utviklingen av det prospektive registeret; sikre den praktiske gjennomførbarheten av dataregistrering utført av klinikere og balansere minimumstiden for dataregistrering med minimum og ideell mengde informasjon som trengs for å produsere relevant forskning.

Retrospektivt kohort utvalgsstørrelse: Et kohort på 1445 AIS-pasienter som har fullført 2 års oppfølging etter bryststøtte vil utgjøre det retrospektive registeret. Dette retrospektive kohortet er etablert fra flere kirurghenvisninger til en ortotistpraksis.

Deltakere Inklusjonskriterier: alle personer påvirket av skoliose, behandlet med bryststøtte og fulgt opp til 2 år etter bryststøtteavslutning.

Fra det retrospektive kohortet er det 1900 pasienter som fortsatt er under behandling, som vil bli inkludert (og samtykket inn i det ambispektive kohortet) for å bli fulgt til behandlingsfullføring.

Pasienter vil bli inkludert i det retrospektive kohortet i henhold til følgende inklusjonskriterier Inklusjonskriterier

● Skoliosediagnose, idiopatiske og sekundære former

● Skjelettumodne personer ved utgangspunktet (Risser <=3 og Sanders <=6)

● Bryststøtte med overholdelsesmonitor

● Signert informert samtykke (for den ambispektive oppfølgingsdatainnsamlingen, hvis pasienter ikke har nådd 2-års oppfølgingspunktet) Eksklusjonskriterier

● Pasienter skjelettmodne ved utgangspunktet (Risser >3 og Sanders>6)

● Pasienter med andre ryggdeformiteter som hyperkyfose, Scheuermanns deformitet eller spondylolistese med mindre assosiert med skoliose.

● De som ikke samtykker til å delta (for det ambispektive oppfølgingsdatainnsamlingskohortet) Design Registerdata vil tillate svar på forskjellige spørsmål med forskjellige studiedesign: kohortstudier og kasus-kontrollstudier hovedsakelig. Den longitudinelle strukturen av data vil tillate studier som kontrollerer for forskjeller mellom og innenfor personer.

Resultater Registerdatabasen vil gi flere resultatmål som skal vurderes avhengig av forskningsspørsmålene som skal besvares. Følgende tabell viser resultatmålsrammeverket.

Utvalget av pasientrapporterte resultater vil bli gjort etter en litteraturgjennomgang for å definere de ideelle spørreskjemane som skal inkluderes, for å tillate sammenligninger med tidligere publiserte studier, for å utforske nye aspekter og for å minimere manglende data og optimalisere datainnsamling.

Datavariabler (Figur 1 viser datavariabler over tid og måletidspunkter)

Historiske data:

● Alder

● Kjønn

● Alder ved menarche

● Tidligere behandling

● Anbefalt bryststøttebrukstid

Kliniske data:

● Asymmetrier på skulder- og midjenivå

● Kroppsbalanse

● Pukkelmåling med vinkel på kroppsrotasjon

● Høyde og vekt Radiografiske data

● i eller uten bryststøtte røntgen, tid fra bryststøttefjerning vil bli samlet

● kurvetyper

● Rigo-klassifisering

● Cobb-vinkel

● Kurveapeks og side av kurvene

● Bekkenmålinger

● Torakal kyfose

● Lumbal lordose

● Beinmodenhetsscore: Risser og Sanders

Behandlingsprotokoller vil bli sammenlignet for å sjekke om dette påvirker det primære resultatet:

● Delstid foreskrivelse vs heltid foreskrivelse

● Nattetid foreskrivelse vs heltid foreskrivelse

● Nattetid foreskrivelse vs delstid foreskrivelse

● Ortopedtekniker og legers navn

● overholdelsesmonitordata og anbefalt bryststøttebrukstid når monitorer ikke er tilgjengelige.

● assosiasjon med annen behandling, inkludert forskjellig bryststøttedesign.

● Nivå av fysisk aktivitet

● Skoliose-spesifikke øvelser, type og modaliteter Radiografisk protokoll vil bli sammenlignet for å sjekke om de påvirker det primære resultatet: antall og tidspunkt for røntgenbilder i og uten bryststøtte.

Prosedyrer og intervensjon Prospektiv rekruttering og oppbevaring Vellykkede registre avhenger av en bærekraftig arbeidsflytmodell som kan integreres i den daglige kliniske praksisen til aktive helsepersonell, med minimal forstyrrelse. I utviklingen av dette registeret, ved å ha ortosefasiliteten som hovedrekrutterere av pasientdata, kan man minimere tidsforstyrrelser for leger og maksimere motivasjonen for å gi data, takket være den største interessen for å utforske bryststøtteeffekter. Videre fungerer den retrospektive fasen som en pilottest, som gir gode strategier for å unngå tidsforstyrrelser og øke motivasjonen til dataregistrering og pasientoppbevaring og minimere manglende data.

En annen fordel med rekruttering ved ortosefasiliteten er innsamlingen av homogene data om bryststøttekarakteristikker, fabrikasjon og ortotisterfaring. På den annen side forventes noe heterogenitet i behandlings- og diagnostiske protokoller å gi evidens og vitenskapelig støtte til retningslinjer i bryststøttehåndtering og radiografiske protokoller. Dette er en innovativ strategi sammenlignet med det som er publisert på feltet.

Den retrospektive analysen vil også gi informasjon om manglende data for å utvikle strategier for å minimere manglende data, ved å prioritere mellom 'hyggelig å ha'-informasjon og må ha-typer av variabler.

Datahenting og kvalitetssikring I den retrospektive fasen vil data bli registrert fra papirskjemaer for saksrapporter som er fylt ut tidligere. I den prospektive fasen vil data bli registrert som et elektronisk saksrapportskjema utviklet spesielt for formålene med dette registeret, i et longitudinelt format, og tilgjengelig gjennom en nettplattform. Data kan registreres direkte under daglig praksis av helsepersonell eller av tidligere utdannet administrativt personale. Kvalitet og tidseffektivitet vil bli evaluert på slutten av dette prosjektet for å hjelpe beslutningstaking av flersenterfasen.

Datarensing vil være manuell og automatisk. Periodisk generering av spørrerapporter relatert til kvaliteten på mottatte data vil bli utført av registerets koordinerende senter. Datasporing vil også veilede kvalitetssikringsprosedyrer som skal implementeres i fremtidig utvikling av registeret.

Dette registeret vil bli utviklet innenfor en veletablert registerplattform med over 25 års erfaring i flersenterforskning og databaseutvikling. Denne tilpassede flersenterdatabasebygningen vil bruke SQL Server og vil være vert for Amazon (AWS), som sikkerhetskopieres daglig ved hjelp av native SQL Server Command/schedule jobber. Sikkerhetskopien beholdes til AWS S3 i 30 dager. Administrasjonstjenester for denne databaseplattformen er kontrahert gjennom Cloud Advisors og inkluderer: Amazon Web Services Design/Environmental Support, Monitoring & Alerts og Security. Dette registerplattformsamarbeidet vil unngå mange problemer, som relaterte kostnader, gjennomførbarhets- og implementeringsproblemer, men også etiske og juridiske hensyn, og ikke minst kvalitetssikringsstrategier.

Intervensjon og beskrivelse av rekrutteringssenteret De retrospektive dataene kommer fra prospektivt innsamlede journal- og radiografiske data fra pasienter behandlet av en enkelt ortosegruppe over det siste tiåret. Denne gruppen, drevet av en av medundersøkerne (LS) med over 25 års erfaring, er bredt anerkjent som en ledende produsent av spinale orteser med fremragende kvalitet og en historie med akademisk/forskningsinvolvering. Dette er bevist av deres betydelige fotavtrykk; de har et stort regionalt nærvær som mottar henvisninger fra mange ryggkirurger ikke bare fra regionen, men fra hele landet og utover. For den påfølgende prospektive komponenten av dette registeret vil det være flere rekrutteringssentre. Ortosegruppen nevnt ovenfor vil være et stort rekrutteringssenter, og de er godt plassert til å gjøre dette gitt deres sentraliserte ledelse og historie med å være involvert i bryststøtteforskning.

Statistisk analyse:

Benchmarking og revisjon for å sjekke datakvalitet vil bli utført regelmessig. Etter demografisk beskrivelse vil enhver planlagt statistisk analyse bli raffinert i henhold til de spesifikke forskningsspørsmålene som stilles til registeret.

Tidslinje År 1: Konstruksjon av retrospektiv database, oppnå IRB-godkjenning (retrospektiv & ambispektiv studie), registrer alle retrospektive data, analyser data, definer prospektive databarekrav, send manuskript for publisering.

År 2: Raffiner prospektiv database & QI Registerkonstruksjon, raffiner prospektiv, flersenterprotokoll og saksrapportskjemaer, oppnå IRB-godkjenning (prospektiv studie), engasjer deltakende forskningssteder, og lanser prospektiv, flersenterstudie og QI Register. Figur 2 viser tidslinjen for utviklingen av registeret og dets raffinering. (MERK: dette prosjektet refererer til år 1.

Neste skritt Dette prosjektet involverer et retrospektivt pilotregister som vil tjene til å implementere et optimalisert flersenterregister for prospektiv innsamling av bryststøttebehandlingsdata. Funnene og ekspertisen som kommer fra profesjonelle involvert i dette prosjektet kan rådgi fremtidig samarbeid med andre etablerte registre, for å utvide mengden av konservativ behandlingsdata.