Desarrollo de un Registro de Cuidados Conservadores y Ortesis (CCBR) (CCBR)

La escoliosis idiopática (EI) es la forma más común de escoliosis, definida como una curvatura lateral de la columna vertebral de al menos 10°. Cuando no se trata en niños en crecimiento, las curvas pueden progresar, lo que lleva a dolor de espalda, disfunción cardiopulmonar y una deformidad sustancial que afecta tanto al funcionamiento físico como psicosocial. La EI es común, afectando aproximadamente al 3% de la población; casi el 10% de esos pacientes requieren tratamiento y el 0,1% cumple con las indicaciones quirúrgicas. Las opciones de tratamiento, incluyendo observación, uso de corsé, fisioterapia y cirugía, son específicas para cada paciente dependiendo de los factores de riesgo de progresión, incluyendo la madurez esquelética, la magnitud de la curva y los antecedentes familiares.

La cirugía se recomienda típicamente para pacientes cuyas curvas alcanzan 50° o más. El objetivo de la corrección quirúrgica es mejorar permanentemente la alineación y el equilibrio del tronco. El procedimiento más común es una fusión espinal posterior donde se utilizan varillas rígidas para lograr estos resultados con éxito, pero a costa de la pérdida de flexibilidad en el segmento operado. Desafortunadamente, la cirugía expone a los pacientes a riesgos a través de complicaciones. Los estudios han reportado una tasa de complicaciones quirúrgicas del 0% al 15,4%, con tasas de reoperación reportadas entre el 12,9% y el 47,5%. Las complicaciones incluyen infecciones, problemas de cicatrización de heridas, lesiones neurológicas, deterioro de la piel, fallo del implante y mala cosmesis, creando cargas de salud física y mental para los pacientes y sus cuidadores.

Además del impacto negativo de las complicaciones debido a la cirugía, la corrección quirúrgica de la EI es bastante costosa. Vigneswaran et al reportaron que los cargos hospitalarios por cirugía de EI más que se triplicaron, de aproximadamente $55,000 en 1997 a más de $177,000 en 2012. Estos números no incluyen las consecuencias de las complicaciones y reoperaciones que se suman a estos costos y aumentan las cargas para los pacientes, sus familias y el sistema de salud en su conjunto.

El objetivo de la terapia no quirúrgica para la EI, el uso de corsé y la fisioterapia, es prevenir o limitar la progresión de la curva y evitar la necesidad de cirugía, evitando así estos costos y posibles complicaciones. Este es el objetivo crítico del manejo de la EI, y el corsé, el pilar del manejo conservador en la EI, ha demostrado en muchos estudios reducir el riesgo de progresión de la curva y la necesidad de cirugía en comparación con la historia natural. El estudio BrAIST de 2013, un ensayo clínico aleatorizado, ha proporcionado la evidencia más convincente a favor del corsé hasta la fecha, y este estudio histórico aumentó dramáticamente el interés y la utilización del corsé a nivel mundial. Sin embargo, más de una década después, todavía faltan pautas sólidas basadas en evidencia para el tratamiento con corsé.

Sí, la literatura actual demuestra consistentemente que se observan mejores resultados con el corsé en pacientes mayores con curvas más pequeñas y mejor cumplimiento del corsé, pero cuando uno intenta destilar criterios específicos de estas afirmaciones generales (por ejemplo, qué tan pequeña debe ser una curva para usar corsé, o cuántas horas en el corsé son suficientes), la literatura es tremendamente variable; los detalles no se comprenden bien ni se acuerdan ampliamente. Se observa variabilidad en toda la literatura sobre corsés, con poca consistencia en las indicaciones para el tratamiento con corsé, tipos de corsé, prescripciones de corsé, uso de monitores, momento de las radiografías, objetivos del corsé y evaluación de la madurez esquelética. Una guía reciente de mejores prácticas sobre el uso de corsé en EIA, publicada en 2020 por Roye et al., destacó este desafío al demostrar una amplia variabilidad en factores tan básicos como el inicio del cuidado con corsé, prescripciones de corsé, tipos de corsé, uso de monitoreo de cumplimiento, y cómo y cuándo suspender el tratamiento. Estos hallazgos se replicaron en una encuesta reciente a miembros de la SRS que demostró variabilidad en todos los aspectos del manejo del corsé, desde el inicio hasta la suspensión, evaluación de la calidad del corsé y monitoreo objetivo del corsé. Los muchos desconocidos y las muchas lagunas en la literatura actual demuestran una necesidad clara y urgente de un registro grande de corsés para evaluar los regímenes de corsé y optimizar finalmente los resultados.

Con respecto a trabajos previos en esta área, no hay registros multicéntricos que estudien el tratamiento con corsé de la EI. Una revisión sistemática de 2015 que exploraba el impacto de los estudios de registros de columna no encontró registros que recopilaran datos sobre cuidados conservadores (todos eran quirúrgicos). Los autores concluyeron que faltaba evidencia sobre el papel de los registros existentes en la mejora de la calidad de la atención, y recomendaron construir registros más específicos basados en preguntas de investigación bien definidas. Los datos del mundo real provenientes del diseño del registro para el registro de corsés propuesto serán una fuente de datos que proporcionará evidencia prospectiva y apoyo científico a las pautas en el manejo del corsé.

En resumen, la EI es una condición común que afecta a una parte significativa de la población. La cirugía de EI es costosa y coloca a los pacientes en riesgo de resultados adversos significativos, incluyendo infección y lesión de la médula espinal. El corsé es un tratamiento establecido y efectivo que ha demostrado claramente reducir el riesgo de progresión de la curva y el riesgo de cirugía, pero persisten preguntas importantes sobre las indicaciones óptimas, los regímenes de tratamiento y la suspensión del corsé. A pesar de los muchos miles de pacientes que se someten a tratamiento con corsé para la EI hoy en día, existe una tremenda variabilidad en los regímenes de corsé, y no hay un registro grande y multiinstitucional que monitoree a esta población para ayudar a responder estas preguntas críticas. Existe una necesidad clara y urgente de apoyo para dicho registro, y el marco para desarrollar e iniciar dicho registro para el tratamiento con corsé en la EI se propone a continuación.

Un registro de corsés es la forma ideal de responder preguntas de investigación relacionadas con el efecto del corsé en la historia natural de la escoliosis. Hay muchos factores que influyen en el efecto del corsé en pacientes con escoliosis. Por ejemplo, se ha demostrado que el cumplimiento del corsé es críticamente importante en los resultados exitosos del corsé, y el cumplimiento en sí mismo se ve afectado por una amplia gama de factores en múltiples dominios, incluyendo: factores psicosociales (por ejemplo, personalidad y apoyo familiar), factores relacionados con el paciente (por ejemplo, edad), factores relacionados con el corsé (por ejemplo, diseño del corsé, material del corsé, prescripción del corsé) y factores relacionados con la curva (por ejemplo, magnitud y rigidez de la curva). La recopilación longitudinal de datos, de pacientes manejados por diferentes médicos, proporcionará orientación para la toma de decisiones clínicas a través de protocolos de tratamiento y diagnóstico basados en evidencia.

El objetivo de esta investigación es recopilar retrospectivamente datos longitudinales integrales sobre pacientes con escoliosis idiopática tratados con corsé para evaluar los resultados y sus determinantes, informar la toma de decisiones clínicas, aumentar la estandarización del tratamiento y mejorar finalmente la atención. Este objetivo se cumplirá a través del siguiente proceso:

Diseño y construcción de la base de datos: las variables de datos a recopilar se definirán y organizarán en una estructura jerárquica que tenga en cuenta los datos longitudinales. Un equipo multidisciplinario que incluye clínicos expertos, investigadores capacitados y un ortesista experto colaborará para diseñar el registro de la base de datos. La base de datos se configurará tanto para la entrada de datos retrospectivos como prospectivos.

Puntos de tiempo de recopilación de datos: línea de base; visitas de seguimiento del corsé hasta el alta del corsé en la madurez esquelética, como mínimo anualmente. Las visitas de seguimiento se distinguirán entre verificación y ajuste del corsé y renovación y entrega del corsé. Seguimiento posterior al corsé a los 12 y 24 meses después del alta del corsé.

Entrada de datos retrospectivos: todos los datos de los pacientes recopilados en archivos pdf serán verificados e ingresados en la base de datos, creando una cohorte retrospectiva para el análisis preliminar. Para optimizar el proceso, la entrada de datos comenzará desde los pacientes dados de alta más recientemente y avanzará hacia atrás en el tiempo. Esto permitirá que el registro incluya pacientes con el manejo clínico más reciente (por ejemplo, corsés más avanzados, uso estándar de sensores para medir el cumplimiento y protocolos radiográficos modernos).

Análisis de datos retrospectivos: la descripción y verificación de datos faltantes guiarán el refinamiento de variables y las variables se clasificarán según su importancia. Se utilizarán modelos de regresión logística y lineal para el análisis de resultados del tratamiento. Se realizarán comparaciones entre pacientes con modulación del crecimiento, aquellos con estabilización de las curvas y aquellos con progresión a lo largo del tiempo hasta la cirugía. Se compararán los diferentes protocolos radiográficos utilizados para verificar las diferencias en la variación del ángulo de Cobb a lo largo del tiempo.

El registro en desarrollo responderá múltiples preguntas de investigación. Los datos recopilados en la fase retrospectiva del estudio se utilizarán para explorar una variedad de factores que impactan los resultados del corsé. Por ejemplo, hay evidencia creciente de que el tratamiento con corsé puede conducir a la modulación del crecimiento y la mejora en el tamaño de la curva con el tiempo. El estudio tiene como objetivo identificar factores asociados con la modulación del crecimiento, incluyendo la magnitud y ubicación de la curva, madurez esquelética, tipo de corsé, exposición al corsé (tiempo en corsé) y experiencia del ortesista (años en práctica). Otras prioridades de investigación incluirán crear protocolos para optimizar el momento/frecuencia de las radiografías, contribuyendo al desarrollo de pautas de mejores prácticas para las evaluaciones de resultados de los pacientes por parte del ortesista. Adicionalmente, la suspensión del corsé es un tema completamente inexplorado; no hay acuerdo sobre qué criterios usar al decidir suspender el corsé, cómo, o incluso si, reducir gradualmente el corsé con el tiempo, y cómo monitorear a los pacientes después de que se haya suspendido el corsé. El objetivo final es crear protocolos estandarizados para maximizar los resultados radiográficos exitosos mientras se limitan los costos y se preservan los resultados de calidad de vida para nuestros pacientes y sus familias.

Material y método El proyecto actual describe la fase retrospectiva, que funciona como un piloto de la fase prospectiva. La fase retrospectiva también incluirá una cohorte ambispectiva, lo que significa que los pacientes incluidos en el esfuerzo de recopilación de datos retrospectivos serán consentidos para visitas de seguimiento longitudinal prospectivas.

Desarrollo de la base de datos La viabilidad es uno de los principales objetivos a lograr. Los datos del mundo real se han vuelto cada vez más relevantes, pero una mayor atención a la calidad de los datos es un requisito esencial. La calidad proviene de una selección cuidadosa de las variables a recopilar equilibrando la cantidad de información necesaria para proporcionar evidencia de investigación que llene un vacío de conocimiento, y asegurando una captura completa de datos y una metodología de recopilación de datos estandarizada. Para minimizar los datos faltantes, es importante tener clínicos involucrados en la entrada de datos, evitar sobrecargar la entrada de datos con información no útil y proporcionar una plataforma de registro fácil de usar. El equipo actual tiene una amplia experiencia en este campo e implementará un procedimiento paso a paso para el desarrollo de este registro. Este procedimiento de desarrollo paso a paso permitirá una optimización gradual y progresiva de la versión final de la plataforma informada por los datos retrospectivos de un centro único de alto volumen y posteriormente por la recopilación prospectiva de datos de pacientes de clínicas piloto seleccionadas que sigan protocolos y procedimientos de tratamiento homogéneos. Finalmente, se definirán los criterios principales para que los centros participen en un estudio de registro longitudinal multicéntrico.

Fase retrospectiva Este registro se desarrollará dentro de una plataforma de registro establecida con más de 25 años de experiencia en investigación multicéntrica y desarrollo de bases de datos. Esta colaboración con la plataforma de registro disminuirá los costos y agilizará la viabilidad y la implementación. Esta plataforma compatible con HIPAA apoyará consideraciones éticas y legales, y estrategias de garantía de calidad de datos. Los datos retrospectivos están compuestos por datos clínicos y radiográficos que se recopilarán de pacientes atendidos por un único grupo de ortesis durante la última década.

Selección de variables de datos Las variables de datos a recopilar se definirán y organizarán en una estructura jerárquica que tenga en cuenta los datos longitudinales. La elección de variables se basa primero en la disponibilidad de datos. La lista de variables de datos a incluir en la fase retrospectiva ha sido discutida en un equipo multidisciplinario que incluye clínicos expertos, investigadores capacitados y un ortesista experto. Este equipo está colaborando para diseñar el registro de la base de datos.

Puntos de tiempo de recopilación de datos a incluir: línea de base; visitas de seguimiento del corsé (anualmente, como mínimo) hasta el alta del corsé en la madurez esquelética. Las visitas de seguimiento se distinguirán entre verificación y ajuste del corsé y renovación y entrega del corsé. Seguimiento posterior al corsé a los 12 y 24 meses después del alta del corsé. La duración mínima del seguimiento será de tres meses.

Entrada de datos retrospectivos: todos los datos de los pacientes recopilados en archivos pdf serán verificados en control de calidad (para datos ilógicos y erróneos) e ingresados en la base de datos, creando una cohorte retrospectiva para el análisis preliminar. Para optimizar el proceso, la entrada de datos comenzará desde los pacientes dados de alta más recientemente y avanzará hacia atrás en el tiempo. Esto permitirá que el registro incluya pacientes con el manejo clínico más reciente (por ejemplo, corsés más avanzados, uso estándar de sensores para medir el cumplimiento y protocolos radiográficos modernos). La selección de pacientes a incluir se basará en los criterios de inclusión preespecificados anteriores. Se podrían hacer excepciones y cambios en los criterios.

Análisis de datos retrospectivos: se realizarán estadísticas descriptivas como análisis intermedios después de la entrada de datos de bloques de 50 pacientes. Al final de la entrada de datos retrospectivos, las variables de resultado se clasificarán según su importancia. El equipo discutirá la información faltante y refinará la lista de variables de datos esenciales en comparación con la información "deseable". Este proceso vital ayudará en el desarrollo del registro prospectivo; asegurando la viabilidad práctica de la entrada de datos realizada por clínicos y equilibrando el tiempo mínimo para la entrada de datos con la cantidad mínima e ideal de información necesaria para producir investigación relevante.

Tamaño de muestra de la cohorte retrospectiva: Una cohorte de 1445 pacientes con EIA que han completado 2 años de seguimiento posterior al corsé comprenderá el registro retrospectivo. Esta cohorte retrospectiva se establece a partir de múltiples referencias de cirujanos a una práctica de ortesis.

Criterios de inclusión de participantes: todos los sujetos afectados por escoliosis, tratados con corsé y seguidos hasta 2 años después del alta del corsé.

De la cohorte retrospectiva, hay 1900 pacientes que aún están en tratamiento, que serán incluidos (y consentidos en la cohorte ambispectiva) para ser seguidos hasta la finalización del tratamiento.

Los pacientes serán incluidos en la cohorte retrospectiva de acuerdo con los siguientes criterios de inclusión:

● Diagnóstico de escoliosis, formas idiopáticas y secundarias

● Sujetos esqueléticamente inmaduros en la línea de base (Risser <=3 y Sanders <=6)

● Corsé con monitor de cumplimiento

● Consentimiento informado firmado (para la recopilación de datos de seguimiento ambispectivo, si los pacientes no han alcanzado el punto de tiempo de seguimiento de 2 años) Criterios de exclusión

● Pacientes esqueléticamente maduros en la línea de base (Risser >3 y Sanders>6)

● Pacientes con otras deformidades de columna como hipercifosis, deformidad de Scheuermann o espondilolistesis a menos que estén asociadas con escoliosis.

● Aquellos que no consienten en participar (para la cohorte de recopilación de datos de seguimiento ambispectivo) Diseño Los datos del registro permitirán responder a diferentes preguntas con diferentes diseños de estudio: principalmente estudios de cohortes y estudios de casos y controles. La estructura longitudinal de los datos permitirá estudios que controlen las diferencias entre y dentro de los sujetos.

Resultados La base de datos del registro proporcionará múltiples medidas de resultado a considerar dependiendo de las preguntas de investigación a responder. La siguiente tabla muestra el marco de medidas de resultado.

La selección de resultados reportados por los pacientes se realizará después de una revisión de la literatura para definir los cuestionarios ideales a incluir, para permitir comparaciones con estudios publicados anteriormente, explorar nuevos aspectos y minimizar los datos faltantes y optimizar la recopilación de datos.

Variables de datos (La Figura 1 muestra las variables de datos a lo largo del tiempo y las ocasiones de medición)

Datos históricos:

● Edad

● Género

● Edad en la menarquia

● Tratamiento previo

● Tiempo de uso del corsé referido

Datos clínicos:

● Asimetrías a nivel del hombro y la cintura

● Desequilibrio del tronco

● Medida de la giba con el ángulo de rotación del tronco

● Altura y peso Datos radiográficos

● Se recopilará radiografía con o sin corsé, tiempo desde la remoción del corsé

● tipos de curva

● Clasificación de Rigo

● Ángulo de Cobb

● Ápex de la curva y lado de las curvas

● Medidas pélvicas

● Cifosis torácica

● Lordosis lumbar

● Puntuación de madurez ósea: Risser y Sanders

Se compararán los protocolos de tratamiento para verificar si esto influye en el resultado primario:

● Prescripción a tiempo parcial vs prescripción a tiempo completo

● Prescripción nocturna vs prescripción a tiempo completo

● Prescripción nocturna vs prescripción a tiempo parcial

● Nombres del ortesista y médicos

● datos del monitor de cumplimiento y tiempo referido de uso del corsé cuando no hay monitores disponibles.

● asociación con otro tratamiento, incluyendo diferentes diseños de corsé.

● Nivel de actividad física

● Ejercicios específicos para escoliosis, tipo y modalidades Se comparará el protocolo radiográfico para verificar si están influyendo en el resultado primario: número y momento de las radiografías con y sin corsé.

Procedimientos e intervención Reclutamiento prospectivo y retención Los registros exitosos dependen de un modelo de flujo de trabajo sostenible que pueda integrarse en la práctica clínica diaria de profesionales de la salud activos, con una interrupción mínima. En el desarrollo de este registro, tener la instalación del ortesista como reclutadores principales de los datos de los pacientes puede ofrecer una minimización de la interrupción de tiempo para los médicos y una maximización en la motivación para proporcionar datos, gracias al mayor interés en explorar los efectos del corsé. Además, la fase retrospectiva funciona como una prueba piloto, proporcionando buenas estrategias para evitar la interrupción del tiempo y aumentar la motivación de los que ingresan datos y la retención de pacientes y minimizar los datos faltantes.

Otra ventaja del reclutamiento en la instalación del ortesista es la recopilación de datos homogéneos sobre las características del corsé, fabricación y experiencia de los ortesistas. Por otro lado, se espera que cierta heterogeneidad en los protocolos de tratamiento y diagnóstico proporcione evidencia y apoyo científico a las pautas en el manejo del corsé y protocolos radiográficos. Esta es una estrategia innovadora en comparación con lo que se ha publicado en el campo.

El análisis retrospectivo también proporcionará información sobre datos faltantes para desarrollar estrategias para minimizar los datos faltantes, priorizando entre información 'deseable' y variables de tipo 'imprescindible'.

Obtención de datos y garantía de calidad En la fase retrospectiva, los datos se ingresarán a partir de los formularios de informe de casos completados en el pasado. En la fase prospectiva, los datos se ingresarán como un formulario de informe de casos electrónico desarrollado específicamente para los propósitos de este registro, en un formato longitudinal y accesible a través de una plataforma web. Los datos pueden ser ingresados directamente durante la práctica diaria por el profesional de la salud o por personal administrativo previamente capacitado. La calidad y la eficiencia en el tiempo se evaluarán al final de este proyecto para ayudar en la toma de decisiones de la fase multicéntrica.

La limpieza de datos será manual y automática. La generación periódica de informes de consulta relacionados con la calidad de los datos recibidos será realizada por el centro coordinador del registro. El seguimiento de datos también guiará los procedimientos de garantía de calidad a implementar en el desarrollo futuro del registro.

Este registro se desarrollará dentro de una plataforma de registro bien establecida con más de 25 años de experiencia en investigación multicéntrica y desarrollo de bases de datos. Esta construcción de base de datos multicéntrica personalizada utilizará SQL Server y será alojada por Amazon (AWS), que se respalda todas las noches usando trabajos de comando/programación nativos de SQL Server. La copia de seguridad se retiene en AWS S3 durante 30 días. Los servicios de gestión de esta plataforma de base de datos se contratan a través de Cloud Advisors e incluyen: Diseño/Soporte Ambiental de Amazon Web Services, Monitoreo y Alertas y Seguridad. Esta colaboración con la plataforma de registro evitará muchos problemas, como costos relacionados, problemas de viabilidad e implementación, pero también consideraciones éticas y legales, y por último pero no menos importante, estrategias de garantía de calidad.

Intervención y descripción del centro de reclutamiento Los datos retrospectivos provienen de datos de gráficos y radiográficos recopilados prospectivamente de pacientes atendidos por un único grupo de ortesis durante la última década. Este grupo, dirigido por uno de los coinvestigadores (LS) con más de 25 años de experiencia, es ampliamente reconocido como un productor líder de ortesis espinales con calidad sobresaliente y un historial de participación académica/investigación. Esto se evidencia por su huella significativa; tienen una gran presencia regional que recibe referencias de muchos cirujanos de columna no solo de la región, sino de todo el país y más allá. Para el componente prospectivo posterior de este registro, habrá múltiples centros de reclutamiento. El grupo de ortesistas mencionado anteriormente será un centro de reclutamiento importante y están bien situados para hacerlo dado su liderazgo centralizado y su historial de participación en investigación de corsés.

Análisis estadístico:

Se realizarán regularmente evaluaciones comparativas y auditorías para verificar la calidad de los datos. Después de la descripción demográfica, cualquier análisis estadístico planificado se refinará de acuerdo con las preguntas de investigación específicas planteadas al registro.

CRONOGRAMA Año 1: Construcción de la base de datos retrospectiva, obtención de la aprobación del IRB (estudio retrospectivo y ambispectivo), ingreso de todos los datos retrospectivos, análisis de datos, definición de requisitos de la base de datos prospectiva, envío del manuscrito para publicación.

Año 2: Refinamiento de la base de datos prospectiva y construcción del Registro de mejora de calidad, refinamiento del protocolo prospectivo multicéntrico y formularios de informe de casos, obtención de la aprobación del IRB (estudio prospectivo), participación de sitios de investigación participantes y lanzamiento del estudio prospectivo multicéntrico y del Registro de mejora de calidad. La Figura 2 muestra el cronograma para el desarrollo del registro y su refinamiento. (NOTA: el proyecto actual se refiere al año 1.

Próximos pasos Este proyecto involucra un registro piloto retrospectivo que servirá para implementar un registro multicéntrico optimizado para la recopilación prospectiva de datos de tratamiento con corsé. Los hallazgos y la experiencia provenientes de los profesionales involucrados en este proyecto pueden asesorar futuras colaboraciones con otros registros establecidos, para ampliar el cuerpo de datos de tratamiento conservador.