En longitudinell studie om familjeanpassning och relationsdynamik vid pediatriska sällsynta sjukdomar (FAIR)
Familjens anpassning och relationsdynamik vid sällsynta barnsjukdomar.
Sällsynta sjukdomar hos barn kan påverka inte bara barnets hälsa utan också välbefinnandet och relationerna inom hela familjen. Föräldrar upplever ofta stress, osäkerhet och känslomässig påfrestning, vilket i sin tur kan påverka barnets psykiska hälsa och livskvalitet. Men lite är känt om hur familjer anpassar sig över tiden till att leva med en sällsynt sjukdom eller hur dagliga erfarenheter och familjesamspel formar denna process.
Denna studie syftar till att bättre förstå hur barn med sällsynta sjukdomar och deras vårdnadshavare anpassar sig psykologiskt och känslomässigt över tiden. Den kommer att undersöka hur faktorer som föräldrastress, osäkerhet, copingstrategier och familjekommunikation är kopplade till psykisk hälsa och livskvalitet för både barn och föräldrar.
Studien kommer att inkludera barn och ungdomar (1-18 år) med en diagnostiserad sällsynt sjukdom och deras vårdnadshavare. Deltagarna kommer att fylla i webbaserade frågeformulär vid fyra tidpunkter under ett år. En undergrupp av familjer kommer också att delta i en tvåveckors smartphonebaserad bedömning, där föräldrar rapporterar sina dagliga erfarenheter, såsom stress, känslor och oro, flera gånger per dag. Vissa barn och ungdomar kommer dessutom att delta i intervjuer för att dela sina egna perspektiv.
De huvudsakliga utfallsmåtten är barnets psykiska hälsa och livskvalitet. Studien kommer också att bedöma föräldrars välbefinnande och familjefunktion för att förstå hur dessa faktorer påverkar varandra över tiden.
Genom att kombinera långsiktiga och dagliga data kommer denna studie att ge en detaljerad bild av hur familjer hanterar sällsynta sjukdomar i vardagen. Resultaten kan bidra till att förbättra psykologiskt stöd och vägleda utvecklingen av riktade insatser för familjer som påverkas av sällsynta pediatriska tillstånd.
Studieöversikt
Status
Betingelser
Detaljerad beskrivning
Sällsynta sjukdomar (RDs) är kroniska tillstånd som ofta börjar i barndomen och kan ha livslånga konsekvenser för drabbade individer och deras familjer. Förutom fysiska hälsoutmaningar möter familjer ofta betydande psykologiska och sociala bördor, inklusive stress, osäkerhet om framtiden och störningar i vardagen. Medan tidigare forskning främst fokuserat på medicinska aspekter av sällsynta sjukdomar, är mindre känt om hur familjer anpassar sig över tid och hur interaktioner mellan barn och deras vårdgivare påverkar psykologiska utfall.
Denna studie baseras på en teoretisk modell av familjeanpassning som integrerar individuella, relationella och kontextuella faktorer. Särskilt fokuserar den på kognitiva och emotionella processer som intolerans för osäkerhet, sjukdomsuppfattningar och copingstrategier, samt familjenivåprocesser inklusive kommunikation, föräldraskap och delade sjukdomserfarenheter ("vi-sjukdom"). Studien antar ett systemiskt perspektiv och erkänner att barns och vårdgivares välbefinnande är ömsesidigt beroende och utvecklas över tid.
Projektet använder en longitudinell design med fyra mätpunkter över en 12-månadersperiod, kompletterat med årliga uppföljningar. Denna design möjliggör undersökning av både stabilitet och förändring i psykologisk anpassning. Data kommer att samlas in med standardiserade, validerade frågeformulär som bedömer mental hälsa, hälsorelaterad livskvalitet, stress och familjefunktion. För att bättre fånga barnets perspektiv kommer en delgrupp av barn och ungdomar att delta i strukturerade intervjuer vid varje tidpunkt.
Förutom den longitudinella komponenten kommer en undergrupp av familjer att delta i en Ecological Sampling Method (ESM)-fas. Under denna tvåveckorsperiod kommer vårdgivare att rapportera flera gånger per dag om sitt nuvarande känsloläge, stressnivåer, oro, upplevd osäkerhet och copingresponser med hjälp av en smartphoneapplikation. Denna intensiva datainsamlingsmetod möjliggör undersökning av kortsiktiga, verklighetsnära dynamiker och inom-individuella fluktuationer som inte kan fångas genom traditionella undersökningsmetoder.
Studien kommer att tillämpa avancerade statistiska metoder för att analysera både longitudinella och intensiva upprepade mätdata. Actor-Partner Interdependence Models (APIM) och relaterade tillvägagångssätt kommer att användas för att undersöka ömsesidiga relationer mellan barns och vårdgivares utfall över tid, medan flernivåmodellering kommer att användas för att analysera dagliga processer som fångats i ESM-fasen. Genom att integrera dessa tillvägagångssätt syftar studien till att identifiera både långsiktiga anpassningsmönster och kortsiktiga mekanismer som bidrar till psykologisk anpassning.
Projektets övergripande mål är att generera en omfattande förståelse för hur familjer anpassar sig till pediatriska sällsynta sjukdomar, inklusive identifiering av risk- och skyddsfaktorer på individuell och familjenivå. Resultaten förväntas informera utvecklingen av riktade psykosociala interventioner, förbättra kliniskt stöd för drabbade familjer och bidra till ett mer holistiskt tillvägagångssätt för vård av sällsynta sjukdomar som adresserar både medicinska och psykosociala behov.
Studietyp
Inskrivning (Beräknad)
Kontakter och platser
Studiekontakt
- Namn: Prof. Dr. phil. Markus A. Landolt
- Telefonnummer: +41 44 249 63 88
- E-post: markus.landolt@kispi.uzh.ch
Studieorter
-
-
-
Zurich, Schweiz, 8008
- University Children's Hospital Zurich
-
-
Deltagandekriterier
Urvalskriterier
Åldrar som är berättigade till studier
- Barn
- Vuxen
Tar emot friska volontärer
Testmetod
Studera befolkning
Studiepopulationen består av familjer (barn/ungdomar och deras vårdnadshavare) som är drabbade av en pediatrisk sällsynt sjukdom. Deltagare rekryteras genom två huvudsakliga källor:
- Klinisk källa: Patienter och deras familjer identifieras och rekryteras genom övervakande läkare vid Universitetssjukhuset för barn i Zürich, Schweiz.
- Samhällskälla: Familjer nås också via patientorganisationer som ägnar sig åt sällsynta sjukdomar, genom deras adresslistor och kommunikationskanaler.
Populationen inkluderar barn och ungdomar med olika funktionsstatus (främst somatiska vs. främst kognitiva begränsningar) för att fånga ett brett spektrum av familjeanpassningsprocesser. Rekryteringen fokuserar på tyskspråkiga familjer (med engelska som ett extra alternativ för vårdnadshavare) som bor hemma, vilket säkerställer att insamlad data återspeglar familjens vardagliga liv och relationsdynamik i en naturlig miljö.
Beskrivning
Inklusionskriterier:
För barn och ungdomar:
- Diagnosticerad med en RD som anges i Tabell 2.
- Ålder mellan 8 och 18 år.
- Tillräckliga kunskaper i tyska språket.
- Samtyckesförklaringen måste undertecknas av minst en vårdnadshavare för alla deltagare under 18 år; ungdomar i åldern 14–17 ger dessutom sitt eget skriftliga samtycke.
- Bor hemma (definierat som sover inom hemmet mer än fyra dagar per vecka, inklusive helger).
För föräldrar:
- Barnet drabbas av en RD som anges i Tabell 2.
- Barnets ålder är mellan 1 och 18 år.
- Tillräckliga kunskaper i tyska eller engelska språket.
- Tillgång till undertecknad samtyckesförklaring.
- Endast ett barn med diagnosticerad RD.
- Upp till två vårdnadshavare får delta per barn. En styvförälder kan inkluderas om de bor tillsammans med barnet, definierat som att de tillbringar minst tre nätter per vecka (inklusive helger) i samma hushåll.
- Krav ESM: Barnet bor hemma (definierat som sover inom hemmet mer än fyra dagar per vecka, inklusive helger).
Exklusionskriterier:
För barn och ungdomar:
- Barnet drabbas av en RD som inte anges i Tabell 2.
- Ålder under 8 eller över 18 år.
- Otillräckliga kunskaper i tyska språket.
- Brist på informerat samtycke från minst en vårdnadshavare (krävs för alla deltagare under 18 år); och för ungdomar i åldern 14–17, frånvaro av ungdomens eget skriftliga samtycke.
- Bor utanför hemmet (definierat som sover utanför hemmet mer än tre dagar per vecka, inklusive helger).
- Kognitiv nedsättning.
För föräldrar:
- Barnet drabbas av en RD som inte anges i Tabell 2.
- Barnets ålder är under 1 eller över 18 år.
- Otillräckliga kunskaper i varken tyska eller engelska språket.
- Samtyckesförklaringen är inte undertecknad.
- Mer än ett barn med diagnosticerad RD.
- Krav ESM: Barnet bor utanför hemmet (definierat som sover utanför hemmet mer än tre dagar per vecka, inklusive helger).
Studieplan
Hur är studien utformad?
Designdetaljer
Vad mäter studien?
Primära resultatmått
Resultatmått |
Åtgärdsbeskrivning |
Tidsram |
|---|---|---|
|
Barns psykiska hälsa och hälsorelaterad livskvalitet
Tidsram: Baseline, 3 månader, 6 månader och 12 månader
|
De primära slutpunkterna i denna studie är den mentala hälsan och hälsorelaterad livskvalitet (HRQoL) hos barn och ungdomar som påverkas av en RD.
Mental hälsa inkluderar internaliserande och externaliserande symptom, samt allmänt psykiskt välbefinnande.
HRQoL omfattar subjektiva utvärderingar av fysisk, emotionell och social funktion, samt den upplevda påverkan av hälsotillstånd på vardagslivet och det övergripande välbefinnandet
|
Baseline, 3 månader, 6 månader och 12 månader
|
Sekundära resultatmått
Resultatmått |
Åtgärdsbeskrivning |
Tidsram |
|---|---|---|
|
Föräldra- och familjenivåfaktorer
Tidsram: Baseline, 3 månader, 6 månader, 12 månader, 24 månader, 36 månader och 48 månader
|
Dessa inkluderar föräldrars psykiska välbefinnande (t.ex. depression, ångest, stress, HRQoL), intolerans för osäkerhet, oro, kommunikationsmönster, daglig coping, sjukdomsbedömning, föräldraskap och familjefunktion - utvärderade genom longitudinella och ESM-data.
|
Baseline, 3 månader, 6 månader, 12 månader, 24 månader, 36 månader och 48 månader
|
Samarbetspartners och utredare
Sponsor
Publikationer och användbara länkar
Användbara länkar
Studieavstämningsdatum
Studera stora datum
Studiestart (Beräknad)
Primärt slutförande (Beräknad)
Avslutad studie (Beräknad)
Studieregistreringsdatum
Först inskickad
Först inskickad som uppfyllde QC-kriterierna
Första postat (Faktisk)
Uppdateringar av studier
Senaste uppdatering publicerad (Faktisk)
Senaste inskickade uppdateringen som uppfyllde QC-kriterierna
Senast verifierad
Mer information
Termer relaterade till denna studie
Nyckelord
Ytterligare relevanta MeSH-villkor
Andra studie-ID-nummer
- BASEC NR: 2025-02379
- 2025-02379 (Annat bidrag/finansieringsnummer: University Research Priority Program of the University of Zurich (URPP) ITINERARE-Innovative Therapies in Rare Diseases)
Plan för individuella deltagardata (IPD)
Planerar du att dela individuella deltagardata (IPD)?
IPD-planbeskrivning
Läkemedels- och apparatinformation, studiedokument
Studerar en amerikansk FDA-reglerad läkemedelsprodukt
Studerar en amerikansk FDA-reglerad produktprodukt
Denna information hämtades direkt från webbplatsen clinicaltrials.gov utan några ändringar. Om du har några önskemål om att ändra, ta bort eller uppdatera dina studieuppgifter, vänligen kontakta register@clinicaltrials.gov. Så snart en ändring har implementerats på clinicaltrials.gov, kommer denna att uppdateras automatiskt även på vår webbplats .