Storia naturale nelle miopatie mitocondriali primarie (NHPMM)
Storia naturale e valutazioni cliniche longitudinali in una coorte spagnola di miopatie mitocondriali primarie
Panoramica dello studio
Stato
Stato
Condizioni
Condizioni
Descrizione dettagliata
Tipo di studio
Tipo di studio
Iscrizione (Stimato)
Iscrizione
Contatti e Sedi
Contatto studio
Contatto studio
- Nome: Cristina Domínguez González, MD, PhD
- Numero di telefono: +34917792582
- Email: Neuromuscular.hdoc@salud.madrid.org
Luoghi di studio
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-
Madrid
-
Madrid, Madrid, Spagna, 28041
- Reclutamento
- Hospital Universitario 12 Octubre
-
Contatto:
- Cristina Domínguez González, PhD
- Numero di telefono: 4582 913 90 80 00
- Email: cdgonzalez@salud.madrid.org
-
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Criteri di partecipazione
Criteri di ammissibilità
Criteri di ammissibilità
Età idonea allo studio
Accetta volontari sani
Metodo di campionamento
Popolazione di studio
Descrizione
Criterio di inclusione:
- Sintomi muscolari: intolleranza all'esercizio e affaticamento, mialgia, rabdomiolisi ricorrente, oftalmoplegia esterna cronica progressiva e/o debolezza muscolare
- Mutazione primaria del mtDNA o mutazioni patogene nel nDNA, in particolare nei geni correlati al mantenimento del mtDNA come TK2, POLG, TWNK e RRM2B, tra gli altri.
Criteri di esclusione:
- Nessuno
Piano di studio
Come è strutturato lo studio?
Dettagli di progettazione
- Modelli osservazionali: Coorte
- Prospettive temporali: Prospettiva
Numero di gruppi/coorti
Coorti e interventi
Gruppo / CoorteGruppo / Coorte |
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Miopatia mitocondriale
Miopatia mitocondriale, confermata geneticamente
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Cosa sta misurando lo studio?
Misure di risultato primarie
Misure di risultato primarie
Misura del risultato |
Misura Descrizione |
Lasso di tempo |
|---|---|---|
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Funzione motoria (resistenza)
Lasso di tempo: 36 mesi
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Test del cammino di 6 minuti (6MWT)
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36 mesi
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Misure di risultato secondarie
Misure di risultato secondarie
Misura del risultato |
Misura Descrizione |
Lasso di tempo |
|---|---|---|
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Biomarcatori
Lasso di tempo: 36 mesi
|
Analisi dei livelli di GDF15 e FGF21 annualmente
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36 mesi
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Livelli di eteroplasmia
Lasso di tempo: 36 mesi
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Analisi dei livelli di eteroplasmia annualmente
|
36 mesi
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Funzione motoria (scala funzionale)
Lasso di tempo: 36 mesi
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Valutazione ambulatoriale North Star (NSAA)
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36 mesi
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Immagine di risonanza magnetica muscolare (MRI)
Lasso di tempo: 36 mesi
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Quantificazione della frazione grassa nella risonanza magnetica muscolare, annuale
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36 mesi
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Collaboratori e investigatori
Sponsor
Sponsor
Pubblicazioni e link utili
Pubblicazioni generali
- Dominguez-Gonzalez C, Hernandez-Voth A, de Fuenmayor-Fernandez de la Hoz CP, Guerrero LB, Moris G, Garcia-Garcia J, Muelas N, Leon Hernandez JC, Rabasa M, Lora D, Blazquez A, Arenas J, Martin MA. Metrics of progression and prognosis in untreated adults with thymidine kinase 2 deficiency: An observational study. Neuromuscul Disord. 2022 Sep;32(9):728-735. doi: 10.1016/j.nmd.2022.07.399. Epub 2022 Jul 16.
- Dominguez-Gonzalez C, Fernandez-Torron R, Moore U, de Fuenmayor-Fernandez de la Hoz CP, Velez-Gomez B, Cabezas JA, Alonso-Perez J, Gonzalez-Mera L, Olive M, Garcia-Garcia J, Moris G, Leon Hernandez JC, Muelas N, Servian-Morilla E, Martin MA, Diaz-Manera J, Paradas C. Muscle MRI characteristic pattern for late-onset TK2 deficiency diagnosis. J Neurol. 2022 Jul;269(7):3550-3562. doi: 10.1007/s00415-021-10957-0. Epub 2022 Mar 14.
- Bermejo-Guerrero L, de Fuenmayor-Fernandez de la Hoz CP, Serrano-Lorenzo P, Blazquez-Encinar A, Gutierrez-Gutierrez G, Martinez-Vicente L, Galan-Davila L, Garcia-Garcia J, Arenas J, Muelas N, Hernandez-Lain A, Dominguez-Gonzalez C, Martin MA. Clinical, Histological, and Genetic Features of 25 Patients with Autosomal Dominant Progressive External Ophthalmoplegia (ad-PEO)/PEO-Plus Due to TWNK Mutations. J Clin Med. 2021 Dec 22;11(1):22. doi: 10.3390/jcm11010022.
- Rodriguez-Lopez C, Garcia-Cardaba LM, Blazquez A, Serrano-Lorenzo P, Gutierrez-Gutierrez G, San Millan-Tejado B, Muelas N, Hernandez-Lain A, Vilchez JJ, Gutierrez-Rivas E, Arenas J, Martin MA, Dominguez-Gonzalez C. Clinical, pathological and genetic spectrum in 89 cases of mitochondrial progressive external ophthalmoplegia. J Med Genet. 2020 Sep;57(9):643-646. doi: 10.1136/jmedgenet-2019-106649. Epub 2020 Mar 11.
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Inizio studio
Completamento primario (Stimato)
Completamento primario
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Completamento dello studio
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Primo inviato che soddisfa i criteri di controllo qualità
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Primo Inserito
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