希少疾患センターにおける診断不明患者の評価のための二重指導体制 (ZSE-DUO)
2023年12月6日 更新者：Wuerzburg University Hospital
Duale Lotsenstruktur Zur Abklärung Unklarer Diagnosen in Zentren für Seltene Erkrankungen
まれな病気に苦しむ人々では、診断プロセスと最終診断の確認が何年も続くことがよくあります。
診断が遅れる要因には、希少疾患とその症状に関する医療専門家の知識が限られていることだけでなく、希少疾患の症状をあいまいにする精神医学的または心身症 (共) 罹患率も含まれます。
プロジェクトZSE-DUOは、身体医学の専門家と精神医学/心身医学の専門家の組み合わせが、希少疾患の中心に近づいている患者の確実な診断の割合を増加させるかどうかを評価し（主要な結果）、診断が行われるまでのプロセスを加速します、患者の診断コストを削減し、患者と医療専門家の満足度を高めます。
さらに、このプロジェクトでは、希少疾患センターに患者を登録する際に心身検査ツールを使用することが、診断プロセスの指針となるかどうかを評価します。
それぞれ 682 人の患者からなる 2 つのコホートが 9 か月と 9 か月にわたって順次募集されます。対照群コホート (身体的専門知識に基づく CG) および実験的グループ コホート (EG 心身医学的専門知識と身体的専門知識を組み合わせたものです。含まれる年齢は 12 歳以上の人です。現在の診断では説明できない症状や兆候を示す年 (患者のかかりつけの医師と希少疾患 ZSE センターの専門医が医療記録を評価して判断した場合)。
患者は、アーヘン、ボーフム、フランクフルト、ハノーバー、マクデブルク、マインツ、ミュンスター、レーゲンスブルク、テュービンゲン、ウルム、ヴュルツブルクの都市にある大学病院に関連する 11 のドイツ希少疾患センターから募集されます。
募集は、多くの希少疾患組織を代表するドイツの患者組織 ACHSE e.V. との協力によってサポートされます。また、保険会社の Techniker Krankenkasse、IKK gesund plus、AOK Hessen との協力により、医療費に関するデータも提供されています。
データの収集と分析は、ヴュルツブルク大学の臨床疫学・バイオメトリー研究所、ハノーバーの疫学・社会医学・ヘルスケアシステム科学研究所、ハンブルクの医学心理学科によって調整および実施されます。
このプロジェクトは、ドイツの連邦合同委員会の Innovationsfond によって資金提供されています。
調査の概要
研究の種類
介入
入学 (実際)
1379
段階
- 適用できない
連絡先と場所
このセクションには、調査を実施する担当者の連絡先の詳細と、この調査が実施されている場所に関する情報が記載されています。
研究場所
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Aachen、ドイツ、52074
- Center for Rare Diseases ZSEA, University Hospital
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Bochum、ドイツ、44791
- Center for Rare Diseases CeSER, St. Josef Hospital
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Bochum、ドイツ、44791
- LWL-Universitätsklinikum der Ruhr-Universität
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Frankfurt、ドイツ、60590
- Center for Rare Diseases FRZSE, UNiversity Hospital
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Hannover、ドイツ、30625
- Center for Rare Diseases, Hannover Medical School
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Magdeburg、ドイツ
- Center for Rare Diseases MKSE, Otto von Guericke University
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Mainz、ドイツ、55131
- Center for Rare Diseases, Medical Center
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Muenster、ドイツ、48149
- Center for Rare Diseases, University Hospital
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Regensburg、ドイツ、93053
- Center for Rare Diseases ZSER, University Hospital
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Tuebingen、ドイツ、72076
- Center for Rare Diseases, University Hospital
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Ulm、ドイツ、89075
- Center for Rare Diseases, University Hospital
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Bavaria
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Würzburg、Bavaria、ドイツ、97080
- Center for Rare Diseases ZESE, University Hospital
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参加基準
研究者は、適格基準と呼ばれる特定の説明に適合する人を探します。これらの基準のいくつかの例は、人の一般的な健康状態または以前の治療です。
適格基準
就学可能な年齢
12年歳以上 (子、大人、高齢者)
健康ボランティアの受け入れ
いいえ
説明
包含基準:
- 不明な診断のための希少疾患センターとの最初の接触
- まれな疾患の疑いがあるが、確立された診断がない
- 希少疾患センターに外来で通う
- 書面によるインフォームドコンセント
除外基準:
- 年齢 <12 歳
- 要約書、画像検査、血液検査などを含む不完全な医療記録。
- すべての症状を説明する事前診断された疾患
研究計画
このセクションでは、研究がどのように設計され、研究が何を測定しているかなど、研究計画の詳細を提供します。
研究はどのように設計されていますか？
デザインの詳細
- 主な目的：ヘルスサービス研究
- 割り当て：非ランダム化
- 介入モデル：順次割り当て
- マスキング：なし（オープンラベル）
武器と介入
参加者グループ / アーム |
介入・治療 |
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介入なし：普段のお手入れ
診断が不明確なまま希少疾患センターに来院する患者の標準的な評価プロセス。
このプロセスには、経験豊富な医師による完全な医療記録の評価、センターへの外来訪問、専門家間のケースディスカッションが含まれます。
このプロセスには、入院、地元の症例会議、異なる都市の希少疾患センター間の症例会議が含まれる場合もあります。
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実験的：新しい革新的なケア
革新的な評価プロセスには、通常の治療部門で説明されているすべてのプロセスに精神科医/心身医学の専門家の追加の関与が含まれており、加えて、外来および入院患者の訪問に加えて評価のプロセスで遠隔医療を使用し、患者を病院に戻すオプションも含まれています。標準治療（すなわち、かかりつけ医、リハビリテーション、心理/心身医学の専門治療など）
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医療専門家 2 名、身体専門医 1 名、精神科医/心身医学専門医 1 名が、すべての医療記録と患者を一緒に診察します。
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この研究は何を測定していますか？
主要な結果の測定
結果測定 |
メジャーの説明 |
時間枠 |
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行われた診断
時間枠：同意書に署名してから12か月
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評価プロセス中に行われた患者の症状を説明する診断の数
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同意書に署名してから12か月
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二次結果の測定
結果測定 |
メジャーの説明 |
時間枠 |
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診断までの時間
時間枠：同意書に署名してから12か月
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診断にかかる時間
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同意書に署名してから12か月
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ZUF-8 を使用した診断プロセスに対する患者の満足度
時間枠：同意書に署名してから12か月
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診断プロセスに対する患者の満足度は、アンケート ZUF-8 (Fragebogen zur Patientenzufriedenheit - 患者満足度アンケート) を使用したサンプル全体と、構造化された電話インタビューによってランダムに選択された約 40 人の患者のサブサンプルで評価されます。
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同意書に署名してから12か月
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診断プロセスの費用
時間枠：からの同意に署名してから最大 12 か月
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希少疾患センターとの最初の接触から症状を説明する診断が確立されるまでの推定費用
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からの同意に署名してから最大 12 か月
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EQ-5D と SF12 (または子供の場合は KIDSCREEN-10) を使用した患者の生活の質
時間枠：からの同意に署名してから 12 か月後
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すべての患者におけるEuroQoLグループのQOLアンケートEQ-5Dおよび16歳以上の患者におけるShort Form 12（SF-12）で評価された患者のQOLの変化。
16 歳未満の患者では、子供および青年向けの健康関連 QOL 質問票 KIDSCREEN-10 が使用されます。
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からの同意に署名してから 12 か月後
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新しいアンケートを使用した新しい形式のケアに対する医師の満足度
時間枠：プロジェクト開始から30か月後（介入期間の終了）
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希少疾患センターで働く医師の、標準的なケアと比較した新しい形式のケアに対する満足度は、11 のセンターで患者のケアに関与するすべての医師に実施される、新たに開発されたアンケートによって評価されます。
質問票を作成するために、それぞれ 10 人の医師からなる 3 つのフォーカス グループに質問します。
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プロジェクト開始から30か月後（介入期間の終了）
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精神医学的-心身医学的（併存）罹患率に対するスクリーニング手段の価値
時間枠：プロジェクト開始から30ヶ月後（介入期間終了）
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患者を診察している精神科医/心身医学専門家の判断に反して、精神医学的併存疾患を持つ患者を特定するためのスクリーニングツールのパフォーマンス (介入グループのみ)
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プロジェクト開始から30ヶ月後（介入期間終了）
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協力者と研究者
ここでは、この調査に関係する人々や組織を見つけることができます。
協力者
出版物と役立つリンク
研究に関する情報を入力する責任者は、自発的にこれらの出版物を提供します。これらは、研究に関連するあらゆるものに関するものである可能性があります。
一般刊行物
- Schippers C, Volk D, de Zwaan M, Deckert J, Dieris-Hirche J, Herpertz S, Schulz JB, Hebestreit H; ZSE-DUO Arbeitsgruppe. [ZSE-DUO - dual guidance structure at the centre for rare diseases]. Inn Med (Heidelb). 2022 Jul;63(7):791-797. doi: 10.1007/s00108-022-01350-8. Epub 2022 Jun 2. German.
- Hebestreit H, Zeidler C, Schippers C, de Zwaan M, Deckert J, Heuschmann P, Krauth C, Bullinger M, Berger A, Berneburg M, Brandstetter L, Deibele A, Dieris-Hirche J, Graessner H, Gundel H, Herpertz S, Heuft G, Lapstich AM, Lucke T, Maisch T, Mundlos C, Petermann-Meyer A, Muller S, Ott S, Pfister L, Quitmann J, Romanos M, Rutsch F, Schaubert K, Schubert K, Schulz JB, Schweiger S, Tuscher O, Ungethum K, Wagner TOF, Haas K; ZSE-DUO working group. Dual guidance structure for evaluation of patients with unclear diagnosis in centers for rare diseases (ZSE-DUO): study protocol for a controlled multi-center cohort study. Orphanet J Rare Dis. 2022 Feb 14;17(1):47. doi: 10.1186/s13023-022-02176-1.
- Hebestreit H, Lapstich AM, Brandstetter L, Krauth C, Deckert J, Haas K, Pfister L, Witt S, Schippers C, Dieris-Hirche J, Maisch T, Tuscher O, Barlescu L, Berger A, Berneburg M, Britz V, Deibele A, Graessner H, Gundel H, Heuft G, Lucke T, Mundlos C, Quitmann J, Rutsch F, Schubert K, Schulz JB, Schweiger S, Zeidler C, Zeltner L, de Zwaan M; ZSE-DUO Working Group. Effect of the addition of a mental health specialist for evaluation of undiagnosed patients in centres for rare diseases (ZSE-DUO): a prospective, controlled trial with a two-phase cohort design. EClinicalMedicine. 2023 Oct 6;65:102260. doi: 10.1016/j.eclinm.2023.102260. eCollection 2023 Nov.
- Witt S, Kristensen K, Blomeke J, Hebestreit H, Wocker M, Pfister L, Bullinger M, Tuscher O, Deckert J, Graessner H, Lapstich AM, Zwaan M, Mundlos C, Quitmann JH. [Quality of Life and Experienced Distress of Patients Suspected of having a Rare (Chronic) Health Condition - Initial Findings from the ZSE-DUO Study]. Psychother Psychosom Med Psychol. 2023 Jan;73(1):9-15. doi: 10.1055/a-1814-3998. Epub 2022 Jul 6. German.
研究記録日
これらの日付は、ClinicalTrials.gov への研究記録と要約結果の提出の進捗状況を追跡します。研究記録と報告された結果は、国立医学図書館 (NLM) によって審査され、公開 Web サイトに掲載される前に、特定の品質管理基準を満たしていることが確認されます。
主要日程の研究
研究開始 (実際)
2018年10月15日
一次修了 (実際)
2022年1月31日
研究の完了 (実際)
2022年9月30日
試験登録日
最初に提出
2018年5月23日
QC基準を満たした最初の提出物
2018年6月19日
最初の投稿 (実際)
2018年6月20日
学習記録の更新
投稿された最後の更新 (実際)
2023年12月13日
QC基準を満たした最後の更新が送信されました
2023年12月6日
最終確認日
2023年12月1日
詳しくは
この情報は、Web サイト clinicaltrials.gov から変更なしで直接取得したものです。研究の詳細を変更、削除、または更新するリクエストがある場合は、register@clinicaltrials.gov。 までご連絡ください。 clinicaltrials.gov に変更が加えられるとすぐに、ウェブサイトでも自動的に更新されます。