幼児の学習運動を撮影する家族 (FILM)

ノースウェスタン大学（プレンティス）、シドニー大学、ステラ・マリス財団IRCCS、脳性麻痺同盟（CPA）、マードック児童研究所（MCRI）の研究チームは、包含基準と除外基準を備えたBaby Movesアプリを使用して、同様の方法でデータを収集する予定です。その上。 Baby Moves アプリからのデータは、マードック児童研究所 (MCRI) のすべての施設を含む共通の REDcap データベースに一時的に保存されます。 MCRI はビデオをホストするために必要なすべての承認を取得しています。 プレンティスとルーリーからのビデオ ファイルは、ノースウェスタンの共通の REDCap データベースに転送されます。 他のサイト (シドニー大学、MCRI、ステラ マリス、CPA) には、データが保存および管理される独自の REDCap データベースがあります。 これらの施設の研究チームは被験者の募集と同意を担当します。 すべての施設（Prentice を除く）は、それぞれの施設に IRB の承認を求めます。

研究デザイン: 前向きに募集されたコホート研究。

研究手順:

適格な家族は、電子データ ウェアハウス (Prentice)、データ分析およびレポート (DAR) Lurie、電子医療記録プラットフォーム EPIC を通じて、またはソーシャル メディア Web サイトや家族擁護 Web サイトでの募集を通じて特定されます。 家族には電子メールおよび/またはテキスト メッセージで連絡され、直接の接触を最小限に抑えるために電子同意 (econsent) を通じて登録するオプションがあります。 参加家族は、REDCap を使用してオンラインで登録できます。 家族が登録や同意書について質問がある場合は、REDCap の調査フォームを使用して研究チームのメンバーに通知できます。 研究チームのメンバーは家族に電話で連絡し、情報を提供したり、研究への参加に関する質問に答えたりすることができます。 その後、参加家族はスマートフォンで Baby Moves アプリを使用およびダウンロードする方法について電話で説明を受けます。

参加家族は登録後、スマートフォンに Baby Moves アプリをダウンロードします。 研究チームのメンバーは、研究 ID、乳児の誕生日、および乳児の出産予定日を使用して、乳児を研究データベースに登録します。 参加する家族は、アプリの使用法と適切な撮影テクニックに関する 3 分間のデモンストレーション ビデオを視聴できます。

研究チームのメンバーは、被験者の関連する医療情報（神経学的所見、出生時の在胎週数、出生体重および新生児の合併症、ROPの重症度、ROPの治療法、SMAの場合はSMAタイプ、既知の場合はSMN2コピー数）も記録します。 dx の日付、薬理学的治療、SMA の治療、最初の治療の日付）を REDcap データベースに保存します。

保護者は、必要な撮影時点 (修正月齢 10、12、14、16、18、20 週目) に、電子メールとプッシュ通知の両方でスマートフォンにリマインダーを受け取ります。 家族には乳児の様子を撮影するよう注意が喚起される。 保護者には、赤ちゃんを撮影するための次の家族向けの標準化された手順が提供されます。

すべての参加者は、標準治療の範囲外で、Baby Moves アプリを使用してビデオ録画をアップロードするよう求められます。

乳児のビデオはHIPAA準拠のREDcapデータベースにアップロードされ、家族がアプリを使用してビデオを撮影すると研究チームに通知される。

高度な訓練を受けた 2 人の一般動作評価者が、Prechtl 手法 (下記参照) を使用して、ビデオを受け取ってから 3 ～ 5 日以内にビデオを個別にレビューします。 これらの評価者は、参加施設のいずれかからの研究チームの一員となりますが、乳児のデータや PHI については知らされていません。

一般運動の評価： 一般運動は、自発運動活動の発達的に調節されたパターンであり、受胎後 9 週間までに胎児に現れます。 受胎後 50 ～ 55 週目（出産後 10 ～ 15 週目）までに見られる主な一般的な動きはそわそわ運動と呼ばれます。これは、覚醒時に首、体幹、四肢に継続的に小さな振幅の動きがあり、興奮とともに消失するパターンです。 。 これらのパターンは識別可能であり、存在する場合（断続的または継続的）は正常、（速度と振幅に関して）誇張している場合、散発的（長い休止が散在する）または存在しない場合は異常として分類されます。 重要なことは、出産後 10 ～ 15 週間でこれらのそわそわとした動きがなくなることは、脳性麻痺の発症を正確に予測することです (4)。 認定評価者は、Baby Moves アプリを使用して家族が撮影した 3 分間のビデオを使用して、Prechtl 方法論 (5) に従って乳児の一般的な動きを分類し、動きのパターンを定量化します。

家族には、最終的な動画をアップロードしてから 1 週間以内に、補正後 20 週齢で結果が通知されます。

動画が評価者によって正常であると判断された場合、家族は電子メールで通知を受け取ります。

乳児の一般的な動きにリスクが高いと判断された場合、参加家族に電話がかかり、フォローアップ訪問（外来または自宅）の予定が立てられます。

家族は正式な診断を受けないが、医師または理学療法士によるバーチャル訪問にトリアージされる。 現時点では、アルバータ乳児運動スケール (AIMS) とハマースミス乳児神経学的検査 (HINE) の修正版という 2 つの標準化された発達評価を受けます。 これらのビデオは、ビデオ会議ソフトウェア Zoom を使用して完成します (ホストされています)。 研究チームは、秘密保持のリスクを最小限に抑えるために待合室機能を使用します。 これらの遭遇からのファイルは、FSM resfile および/または暗号化されたデバイスに保存されます。

全身動作のリスクが高い乳児には、地域の早期介入サービスも紹介されます。

プレンティス女性病院またはルーリー小児病院からビデオを撮影し、高リスクとみなされる登録参加者のごく少数のケースが対象です。 私たちは、研究のスクリーニングに基づいたリスクレベルを、発達ケアを担当する臨床医（この研究の共同研究者でもあるRaye-Anne deRegnier博士など）と共有します。 私たちは臨床ケアチームとコミュニケーションをとり、チームが参加者の研究スクリーニング結果を正確かつ明確に家族と共有できるようにします。 この特別なケースでは、参加してくれた家族に感謝の意を伝えるフォローアップメールを送信し、結果をそれぞれの病院の開発チームと共有したことを家族に知らせます。

Baby Moves アプリからのビデオ データは、REDCap データベースに安全に保存されます。

研究期間: 乳児は5年間追跡調査されます。 全施設で被験者数450名という目標を達成するまでデータを収集する。

追跡調査のために、乳児は次の 2 つのカテゴリーに分類されます。

1. 高リスクフォローアップクリニックに登録されている小児
2. 高リスクフォローアップクリニックに登録されていない小児

グループ 1 の乳児（高リスクの追跡調査クリニックに登録されている） 高リスクの追跡調査クリニックにすでに登録されているすべての施設の乳児は、施設固有の標準化された神経発達アウトカム測定を使用して 5 年間追跡されます。それぞれのフォローアップクリニックで定期的に行われます。 SMA フォローアップクリニックに登録されている場合、部位別の SMA、運動機能アウトカム測定を使用して同様のフォローアッププロトコルが行われます。これはそれぞれのフォローアップクリニックで日常的に行われます。 データは標準の訪問データから収集され、REDCap に入力されます。

グループ 2 の乳児: 修正年齢の 1 歳と 2 歳の時点で、「年齢と段階のアンケート」と呼ばれるアンケートに回答するよう求められます。 この調査は電子または郵送で返送されます。

グループ 1 と 2 の違いは、グループ 1 では 1 歳と 2 歳の年齢と段階のアンケートへの回答が求められないことです。

グループ 1 と 2 のすべての家族は、Baby Moves アプリに関するアンケートに電子的に回答します。 各アンケートの完了には約 5 ～ 15 分かかります。 すべての施設の乳児は、12 か月と 24 か月の時点で親がフォローアップの電話を受けることもあります。 これらの電話アンケートには、保護者の時間が 1 ～ 3 分かかります。

氏名、住所、氏名、日付、電話番号、住所、メールアドレス、乳児の病歴、ビデオデータ、アンケート結果、神経発達検査などのデータが前向きに収集される。

すべての拠点の研究者が REDcap データベースにアクセスできるようになります。 この REDCap データベースはノースウェスタン大学によって管理されます。 データ使用契約はサイト間で確立されています。

さらに、コンテンツの専門家として働く追加機関からの一般的な動きの評価における個々の専門評価者も、匿名化および暗号化されたデータにアクセスできるようになります。

これらの評価者は個人の健康識別子を持たないが、ビデオに映る乳児の顔を見ることができる。 ビデオの評価には、これらの幼児の表情や動きが必要です。 対象者の年齢が若く、外見が急速に変化するため、顔の観察は識別子とはみなされません。

1年間の追跡調査 採用された乳児には研究チームから1歳の誕生日カードが渡され、その家族はメンバーによる全体的な発達スクリーニングとして、子供の補正後12か月の時点で12か月の年齢と段階に関するアンケートに回答することになる。研究チームの。

2 年間のフォローアップ、神経発達評価 参加家族は 2 年間のフォローアップ訪問のために再訪し、以下の一連の標準化された評価を受けます。

表1。 2 年間の神経発達評価バッテリー

評価名

評価要件

評価された構成要素

Bayley Scales of Infant and Toddler Development、バージョン 4 (Bayley-4)

訓練を受けた評価者、手技を含む標準化されたテストキット、刺激本、マニュアル

認知、言語、運動能力、規範参照

乳児・幼児の生活の質アンケート (ITQOL)

保護者アンケート

生活の質

子どもの行動チェックリスト (CBCL)

保護者アンケート

社会感情的

総運動機能測定 (GMFM)-66*

訓練を受けた評価者、マニュアル、標準化された機器

脳性麻痺と診断された子供の運動能力

*CP と診断された乳児のみが GMFM-66 で検査されます。

また、子供がCPの診断を受けたかどうかも記録します。 診断を受けていないが、2 年間の症状に基づいてリスクが高い場合、診断のフォローアップのために患者を紹介し、その診断の結果を記録します。