- ICH GCP
- US Clinical Trials Registry
- Klinisk utprøving NCT05546775
Immunologisk profil og kliniske kjennetegn ved barn diagnostisert med kronisk granulomatøs sykdom
Studieoversikt
Detaljert beskrivelse
CGD "kronisk granulomatøs sykdom er en sjelden genetisk betinget lidelse som påvirker immunsystemet preget av tilbakevendende og vedvarende bakterielle og soppinfeksjoner på grunn av manglende evne til kroppens fagocytiske celler (nøytrofile og monocytter) til å drepe visse fagocyterte mikroorganismer.). CGD er forårsaket av mutasjoner i ett av de fem genene som koder for NADPH (nikotinamidadenindinukleotidfosfat) oksidase-underenheter. Omtrent 70 % av tilfellene er forårsaket av mutasjoner i CYBB-genet som fører til X-koblet CGD, som ofte forårsaker en alvorlig form av sykdommen. Mer enn 700 patogene mutasjoner i CYBB-genet som koder for gp91-phox-proteinet er dokumentert. Andre bialleliske mutasjoner i CYBA, NCF1, NCF2 og NCF4 forårsaker autosomal recessiv CGD. I tillegg ble et nytt ER-resident transmembranprotein kalt Eros (essensielt for reaktive oksygenarter) som er essensielt for reguleringen av NADPH-oksidase og kontrollerer fagocytt-respirasjonsutbruddet beskrevet. En homozygot CYBC1/EROS-mutasjon var assosiert med utvikling av CGD Symptomer starter vanligvis i spedbarnsalderen eller tidlig barndom. Pasienter med den X-koblede formen av CGD (60-70 % av pasientene) har en tendens til å presentere tidligere og har mer alvorlig sykdom enn pasienter med autosomale recessive former. De fleste X-CGD utvikler svikt i å trives, tilbakevendende bakteriellymphadenitt og lungebetennelse på grunn av katalasepositive organismer, spesielt stafylokokker, også hud-, lever- og andre indre organabscesser og osteomyelitt. I tillegg er CGD-pasienter mer utsatt for invasive livstruende soppinfeksjoner som påvirker lunger og bein. Et annet problem med pasienter diagnostisert med CGD er de overdrevne betennelsesreaksjonene som fører til granulomatøse lesjoner som typisk påvirker blæren og mage-tarmkanalen.
De primære diagnostiske testene som brukes i CGD, vurderer funksjonelt NADPH-komplekset i stimulerte nøytrofiler. Dihydrorhodamin-analysen (DHR) er gullstandarden for diagnostisering av CGD.
Så vidt etterforskeren vet, vil dette være den første studien ved Assiut Universitetsbarnesykehus for å diskutere de kliniske egenskapene og immunologiske profilen til pediatriske pasienter diagnostisert som CGD i Assiut Universitetsbarnesykehuset. Faktisk er det feil i data om CGD i øvre Egypt.
Studietype
Registrering (Forventet)
Deltakelseskriterier
Kvalifikasjonskriterier
Alder som er kvalifisert for studier
Tar imot friske frivillige
Kjønn som er kvalifisert for studier
Prøvetakingsmetode
Studiepopulasjon
Beskrivelse
Inklusjonskriterier:
Alder ved innmelding under 18 år. Begge kjønn. Diagnostisert som sannsynlig CGD.
Ekskluderingskriterier:
Barn over 18 år. Barn som ikke oppfyller kriteriene til CGD
Studieplan
Hvordan er studiet utformet?
Designdetaljer
- Observasjonsmodeller: Case-Control
- Tidsperspektiver: Tverrsnitt
Hva måler studien?
Primære resultatmål
Resultatmål |
Tiltaksbeskrivelse |
Tidsramme |
|---|---|---|
|
Immunologisk profil og kliniske kjennetegn ved barn diagnostisert med kronisk granulomatøs sykdom
Tidsramme: 1 år
|
For å beskrive de kliniske egenskapene og presentasjonsmønsteret til pasienter diagnostisert som CGD i Assiut, og finne de vanligste symptomene.
nevne den immunologiske profilen til pasienter diagnostisert med CGD
|
1 år
|
Samarbeidspartnere og etterforskere
Sponsor
Publikasjoner og nyttige lenker
Generelle publikasjoner
- El-Mokhtar MA, Salama EH, Fahmy EM, Mohamed ME. "Clinical Aspects of Chronic Granulomatous Disease in Upper Egypt". Immunol Invest. 2021 Feb;50(2-3):139-151. doi: 10.1080/08820139.2020.1713144. Epub 2020 Jan 22.
- Ko SH, Rhim JW, Shin KS, Hahn YS, Lee SY, Kim JG. Genetic analysis of CYBB gene in 26 korean families with X-linked chronic granulomatous disease. Immunol Invest. 2014;43(6):585-94. doi: 10.3109/08820139.2013.825270.
- Monies D, Abouelhoda M, AlSayed M, Alhassnan Z, Alotaibi M, Kayyali H, Al-Owain M, Shah A, Rahbeeni Z, Al-Muhaizea MA, Alzaidan HI, Cupler E, Bohlega S, Faqeih E, Faden M, Alyounes B, Jaroudi D, Goljan E, Elbardisy H, Akilan A, Albar R, Aldhalaan H, Gulab S, Chedrawi A, Al Saud BK, Kurdi W, Makhseed N, Alqasim T, El Khashab HY, Al-Mousa H, Alhashem A, Kanaan I, Algoufi T, Alsaleem K, Basha TA, Al-Murshedi F, Khan S, Al-Kindy A, Alnemer M, Al-Hajjar S, Alyamani S, Aldhekri H, Al-Mehaidib A, Arnaout R, Dabbagh O, Shagrani M, Broering D, Tulbah M, Alqassmi A, Almugbel M, AlQuaiz M, Alsaman A, Al-Thihli K, Sulaiman RA, Al-Dekhail W, Alsaegh A, Bashiri FA, Qari A, Alhomadi S, Alkuraya H, Alsebayel M, Hamad MH, Szonyi L, Abaalkhail F, Al-Mayouf SM, Almojalli H, Alqadi KS, Elsiesy H, Shuaib TM, Seidahmed MZ, Abosoudah I, Akleh H, AlGhonaium A, Alkharfy TM, Al Mutairi F, Eyaid W, Alshanbary A, Sheikh FR, Alsohaibani FI, Alsonbul A, Al Tala S, Balkhy S, Bassiouni R, Alenizi AS, Hussein MH, Hassan S, Khalil M, Tabarki B, Alshahwan S, Oshi A, Sabr Y, Alsaadoun S, Salih MA, Mohamed S, Sultana H, Tamim A, El-Haj M, Alshahrani S, Bubshait DK, Alfadhel M, Faquih T, El-Kalioby M, Subhani S, Shah Z, Moghrabi N, Meyer BF, Alkuraya FS. The landscape of genetic diseases in Saudi Arabia based on the first 1000 diagnostic panels and exomes. Hum Genet. 2017 Aug;136(8):921-939. doi: 10.1007/s00439-017-1821-8. Epub 2017 Jun 9.
- Boonyawat B, Suksawat Y, Pacharn P, Suwanpakdee P, Traivaree C. X-Linked Chronic Granulomatous Disease: Initial Presentation with Intracranial Hemorrhage from Vitamin K Deficiency in Infant. Case Rep Pediatr. 2018 Jun 24;2018:7041204. doi: 10.1155/2018/7041204. eCollection 2018.
- Wakabayashi Y, Jubishi D, Okamoto K, Ikeda M, Tatsuno K, Mizoguchi M, Sato T, Okugawa S, Moriya K. A rare case of a prostatic abscess, bacteremia and chronic granulomatous disease associated with Klebsiella pneumoniae. J Infect Chemother. 2019 May;25(5):365-367. doi: 10.1016/j.jiac.2018.11.015. Epub 2019 Jan 11.
- Falcone EL, Holland SM. Invasive fungal infection in chronic granulomatous disease: insights into pathogenesis and management. Curr Opin Infect Dis. 2012 Dec;25(6):658-69. doi: 10.1097/QCO.0b013e328358b0a4.
- El Hawary R, Meshaal S, Deswarte C, Galal N, Abdelkawy M, Alkady R, Elaziz DA, Freiberger T, Ravcukova B, Litzman J, Bustamante J, Boutros J, Gaafar T, Elmarsafy A. Role of Flow Cytometry in the Diagnosis of Chronic Granulomatous Disease: the Egyptian Experience. J Clin Immunol. 2016 Aug;36(6):610-8. doi: 10.1007/s10875-016-0297-y. Epub 2016 May 24.
- Roesler J, Hecht M, Freihorst J, Lohmann-Matthes ML, Emmendorffer A. Diagnosis of chronic granulomatous disease and of its mode of inheritance by dihydrorhodamine 123 and flow microcytofluorometry. Eur J Pediatr. 1991 Jan;150(3):161-5. doi: 10.1007/BF01963557.
Studierekorddatoer
Studer hoveddatoer
Studiestart (Forventet)
Primær fullføring (Forventet)
Studiet fullført (Forventet)
Datoer for studieregistrering
Først innsendt
Først innsendt som oppfylte QC-kriteriene
Først lagt ut (Faktiske)
Oppdateringer av studieposter
Sist oppdatering lagt ut (Faktiske)
Siste oppdatering sendt inn som oppfylte QC-kriteriene
Sist bekreftet
Mer informasjon
Begreper knyttet til denne studien
Ytterligere relevante MeSH-vilkår
Andre studie-ID-numre
- Immunological profile and CGD
Plan for individuelle deltakerdata (IPD)
Planlegger du å dele individuelle deltakerdata (IPD)?
Legemiddel- og utstyrsinformasjon, studiedokumenter
Studerer et amerikansk FDA-regulert medikamentprodukt
Studerer et amerikansk FDA-regulert enhetsprodukt
Denne informasjonen ble hentet direkte fra nettstedet clinicaltrials.gov uten noen endringer. Hvis du har noen forespørsler om å endre, fjerne eller oppdatere studiedetaljene dine, vennligst kontakt register@clinicaltrials.gov. Så snart en endring er implementert på clinicaltrials.gov, vil denne også bli oppdatert automatisk på nettstedet vårt. .