- ICH GCP
- Registro de ensaios clínicos dos EUA
- Ensaio Clínico NCT07228793
Estudo de História Natural de Doentes com RP Associada ao Gene EYS (RUS_EYS)
Estudo Clínico e Genético Prospectivo de História Natural Aberto de Doentes com Retinose Pigmentar Associada ao Gene EYS
Este estudo de história natural de pacientes com mutações EYS da Rússia e antigos territórios da CEI (Comunidade de Estados Independentes) irá acelerar o desenvolvimento de medidas de resultado para ensaios clínicos. Medidas de resultado sensíveis e fiáveis da degeneração retiniana irão facilitar significativamente o desenvolvimento de tratamentos para retinite pigmentosa devido a mutações EYS. Esta abordagem ajuda a desenvolver protocolos de tratamento experimental e a avaliar a sua eficácia.
Os objetivos e o impacto esperado deste estudo de história natural são:
- Descrever a história natural da degeneração retiniana em pacientes com mutações bialélicas no gene EYS na Rússia e antigos territórios da CEI.
- Identificar medidas de resultado estruturais e funcionais sensíveis para usar em futuros ensaios clínicos multicêntricos na degeneração retiniana relacionada com EYS na Rússia e antigos territórios da CEI.
- Identificar subpopulações bem definidas para futuros ensaios clínicos de tratamentos investigacionais para degeneração retiniana relacionada com EYS na Rússia e antigos territórios da CEI.
Visão geral do estudo
Status
Condições
Intervenção / Tratamento
Descrição detalhada
- Caracterizar a história natural da degeneração da retina associada a mutações patogénicas bialélicas no gene EYS ao longo de 4 anos, conforme medido através de medidas funcionais, estruturais e de resultados reportados pelos pacientes
- Investigar se as medidas de resultados estruturais podem ser validadas como substitutas para os resultados funcionais em indivíduos com mutações patogénicas bialélicas no gene EYS
- Avaliar fatores de risco (genótipo, fenótipo, ambientais e comorbilidades) para a progressão das medidas de resultados aos 4 anos em indivíduos com mutações patogénicas bialélicas no gene EYS
- Avaliar a variabilidade e simetria dos resultados dos olhos esquerdo e direito ao longo de 4 anos em indivíduos com mutações patogénicas bialélicas no gene EYS
Tipo de estudo
Inscrição (Estimado)
Contactos e Locais
Contato de estudo
- Nome: Olga Luneva
- Número de telefone: +7 9629412912
- E-mail: info@oftalmic.com
Locais de estudo
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Moscow, Rússia, 125167
- Recrutamento
- Oftalmic Clinical Research Center
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Contato:
- Marianna E Weener, MD, PhD
- Número de telefone: +7 903 758 66 19
- E-mail: info@oftalmic.com
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Critérios de participação
Critérios de elegibilidade
Idades elegíveis para estudo
- Filho
- Adulto
- Adulto mais velho
Aceita Voluntários Saudáveis
Método de amostragem
População do estudo
Descrição
Critérios de Inclusão:
- Disposição para participar no estudo e capacidade de comunicar consentimento durante o processo de consentimento
- Capacidade de regressar para todas as visitas do estudo ao longo de 48 meses
- Idade ≥ 18 anos
- Deve cumprir um dos Critérios de Rastreio Genético, definidos abaixo:
Grupo de Rastreio A: Pelo menos 2 variantes causadoras de doença no gene EYS que sejam homozigóticas ou heterozigóticas em trans, com base num relatório de um laboratório clinicamente certificado (ou um relatório de um laboratório de investigação que tenha sido pré-aprovado pelo Comité do Estudo) Grupo de Rastreio B: Apenas 1 variante causadora de doença no gene EYS, com base num relatório de um laboratório clinicamente certificado (ou um relatório de um laboratório de investigação que tenha sido pré-aprovado pelo Comité do Estudo) Grupo de Rastreio C: Pelo menos 2 variantes causadoras de doença no gene EYS que sejam de fase desconhecida, com base num relatório de um laboratório clinicamente certificado (ou um relatório de um laboratório de investigação que tenha sido pré-aprovado pelo Comité do Estudo) Nota aplicável a todos os Grupos de Rastreio: se um participante tiver uma ou mais variantes de significado desconhecido, ainda se qualificará desde que exista pelo menos 1 variante(s) causadora(s) de doença no gene EYS.
Critérios de Inclusão Oculares:
Ambos os olhos devem cumprir todos os seguintes:
- Diagnóstico clínico de distrofia retiniana
- Meios oculares límpidos e dilatação pupilar adequada para permitir imagens fotográficas de boa qualidade
Critérios de Exclusão:
- Mutações em genes que causam retinite pigmentosa autossómica dominante (RPAD), retinite pigmentosa ligada ao X (RP), ou presença de mutações bialélicas em genes de RP/distrofia retiniana autossómica recessiva que não o EYS.
- Expectativa de entrar num ensaio de tratamento experimental em qualquer momento durante este estudo
- Histórico de mais de 1 ano de tratamento cumulativo, em qualquer momento, com um agente associado a retinopatia pigmentar (incluindo hidroxicloroquina, cloroquina, tioridazina e deferoxamina)
Critérios de Exclusão Oculares:
Se qualquer um dos olhos tiver algum dos seguintes, o participante não é elegível:
- Hemorragia vítrea atual
- Descolamento de retina regmatogéneo atual ou qualquer histórico
- Equivalente esférico do erro refrativo pior que -8 Dioptrias de miopia atual ou qualquer histórico (por exemplo, anterior a cirurgia de catarata ou refrativa)
- Histórico de cirurgia intraocular (por exemplo, cirurgia de catarata, vitrectomia, ceratoplastia penetrante ou LASIK) nos últimos 3 meses
- Diagnóstico confirmado de glaucoma atual ou qualquer histórico (por exemplo, baseado em alterações glaucomatosas das funções visuais ou alterações do nervo, ou histórico de cirurgia filtrante para glaucoma)
- Oclusão vascular retiniana ou retinopatia diabética proliferativa atual ou qualquer histórico
- Histórico ou evidência atual de doença ocular que, na opinião do investigador, possa confundir a avaliação da função visual
- Histórico ou evidência de tratamento ativo para retinite pigmentosa que possa afetar a progressão da degeneração retiniana, incluindo:
- Qualquer uso de terapia genética ou com células estaminais oculares
- Tratamento com oligonucleótido oftálmico nos últimos 9 meses (data do último tratamento é inferior a 9 meses antes da data da Visita de Rastreio)
- Tratamento com qualquer outro produto dentro de cinco vezes a meia-vida esperada do produto (tempo desde a data do último tratamento até à data da Visita de Rastreio é pelo menos 5 vezes a meia-vida do produto em questão)
Plano de estudo
Como o estudo é projetado?
Detalhes do projeto
Coortes e Intervenções
Grupo / Coorte |
Intervenção / Tratamento |
|---|---|
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Cohorte de Visão 1
Participantes com acuidade visual decimal do olho melhor de 0,4 ou superior e diâmetro do campo visual de 10 graus ou mais em todos os meridianos do campo central na Consulta de Rastreio.
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Sequenciação de nova geração e análise de segregação ou sequenciação de leitura longa para confirmação de mutações bialélicas (em posição trans)
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Cohorte de Visão 2
Participantes com acuidade visual decimal do olho melhor no Momento do Rastreio entre 0,15 e 0,35 e diâmetro do campo visual inferior a 10 graus em qualquer meridiano do campo central)
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Sequenciação de nova geração e análise de segregação ou sequenciação de leitura longa para confirmação de mutações bialélicas (em posição trans)
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Cohorte de Visão 3
Participantes com acuidade visual decimal do olho melhor na Visita de Rastreio de 0,14 ou menos.
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Sequenciação de nova geração e análise de segregação ou sequenciação de leitura longa para confirmação de mutações bialélicas (em posição trans)
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O que o estudo está medindo?
Medidas de resultados primários
Medida de resultado |
Descrição da medida |
Prazo |
|---|---|---|
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Mudança na função da retina
Prazo: Visita inicial e de acompanhamento de 4 anos.
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Medido pelas amplitudes e temporização do eletrorretinograma (ERG) de campo total em resposta a estímulos específicos de bastonetes e cones para as coortes 1 e 2.
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Visita inicial e de acompanhamento de 4 anos.
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Alteração na Sensibilidade do Campo Visual
Prazo: Linha de base e todos os anos até à conclusão do estudo (4 anos)
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Medido por perímetria estática com análise topográfica e avaliado por um centro de leitura certificado para as coortes 1 e 2.
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Linha de base e todos os anos até à conclusão do estudo (4 anos)
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Medidas de resultados secundários
Medida de resultado |
Descrição da medida |
Prazo |
|---|---|---|
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Alteração na Acuidade Visual Melhor Corrigida
Prazo: Visita de triagem e anualmente até à conclusão do estudo (4 anos) para as coortes 1 e 2. Visita de triagem e seguimento aos 48 meses para a coorte 3.
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Medido nas tabelas de Golovina-Sivtsev
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Visita de triagem e anualmente até à conclusão do estudo (4 anos) para as coortes 1 e 2. Visita de triagem e seguimento aos 48 meses para a coorte 3.
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Alteração na Sensibilidade Retiniana Média
Prazo: Base e anualmente até à conclusão do estudo (4 anos)
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Medido por microperimetria guiada por fundoscopia (MP) e avaliado por um centro de leitura certificado para as coortes 1 e 2.
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Base e anualmente até à conclusão do estudo (4 anos)
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Alteração na Acuidade Visual Corrigida Ótima com Baixa Luminância
Prazo: Visita de rastreio e anualmente até à conclusão do estudo (4 anos) para as coortes 1 e 2. Visita de rastreio e seguimento aos 48 meses para a coorte 3.
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Medido pela pontuação da letra
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Visita de rastreio e anualmente até à conclusão do estudo (4 anos) para as coortes 1 e 2. Visita de rastreio e seguimento aos 48 meses para a coorte 3.
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Alteração na Função de Sensibilidade ao Contraste
Prazo: Linha de base e anualmente até à conclusão do estudo (4 anos).
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Medido pelo software Zebra para as coortes 1 e 2.
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Linha de base e anualmente até à conclusão do estudo (4 anos).
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Alteração na área da zona elipsoide (ZE)
Prazo: Linha de base e anualmente até à conclusão do estudo (4 anos) para as coortes 1 e 2. Linha de base e seguimento aos 4 anos para a coorte 3.
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Medido por tomografia de coerência óptica de domínio espectral (SD-OCT) e avaliado por um especialista certificado
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Linha de base e anualmente até à conclusão do estudo (4 anos) para as coortes 1 e 2. Linha de base e seguimento aos 4 anos para a coorte 3.
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Explorar a categorização qualitativa e quantitativa do padrão de Autofluorescência do Fundo (FAF)
Prazo: Linha de base e anualmente até à conclusão do estudo (4 anos) para as coortes 1 e 2. Linha de base e acompanhamento aos 4 anos para a coorte 3.
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Avaliado por um especialista certificado
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Linha de base e anualmente até à conclusão do estudo (4 anos) para as coortes 1 e 2. Linha de base e acompanhamento aos 4 anos para a coorte 3.
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Outras medidas de resultado
Medida de resultado |
Descrição da medida |
Prazo |
|---|---|---|
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Resultados Reportados pelo Paciente para as Coortes de Visão 1, 2 e 3
Prazo: Visita de base e de acompanhamento aos 4 anos
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Medido pelo MRDQ modificado (Questionário de Degeneração Retiniana de Michigan)
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Visita de base e de acompanhamento aos 4 anos
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Colaboradores e Investigadores
Patrocinador
Colaboradores
Investigadores
- Investigador principal: Marianna Weener, MD, PhD, Oftalmic
Datas de registro do estudo
Datas Principais do Estudo
Início do estudo (Real)
Conclusão Primária (Estimado)
Conclusão do estudo (Estimado)
Datas de inscrição no estudo
Enviado pela primeira vez
Enviado pela primeira vez que atendeu aos critérios de CQ
Primeira postagem (Real)
Atualizações de registro de estudo
Última Atualização Postada (Real)
Última atualização enviada que atendeu aos critérios de controle de qualidade
Última verificação
Mais Informações
Termos relacionados a este estudo
Palavras-chave
Termos MeSH relevantes adicionais
Outros números de identificação do estudo
- EYS_RUS_2025
Plano para dados de participantes individuais (IPD)
Planeja compartilhar dados de participantes individuais (IPD)?
Descrição do plano IPD
Prazo de Compartilhamento de IPD
Critérios de acesso de compartilhamento IPD
Tipo de informação de suporte de compartilhamento de IPD
- CSR
Informações sobre medicamentos e dispositivos, documentos de estudo
Estuda um medicamento regulamentado pela FDA dos EUA
Estuda um produto de dispositivo regulamentado pela FDA dos EUA
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