唐氏综合症言语能力的预测因子

在大多数儿童中，言语发育以一种“从出生到青春期一直持续的看似自动的方式”1 进行，并支持相关的交流和阅读能力。 但是，许多患有唐氏综合症（DS，在美国大约每 700 名新生儿中就有 1 名）的人难以获得语言能力并更充分地参与人类交流并获得学习经验，部分原因是他们的语言通常难以理解。 这种持续性言语障碍的出现是因为患有 DS 的人必须使用结构不同的发音器和较差的言语口腔运动能力来获取和产生言语。 此外，患有 DS 的人的语音清晰度存在相当大的差异，目前尚不清楚为什么有些 DS 患者的交流相对熟练，而其他人则无法清晰交流。

Investigator 最近的研究提供了一个独特的发现组合，当将其整合到一个预期项目中时，可能会提供有关 DS 患者如何提高语言清晰度的新见解。 这一断言基于长期存在和重复的发现，即 DS 中的语音清晰度与音素产生的测量没有很强的相关性，也不能完全归因于音素产生的测量，因此清晰度的提高必须不仅依赖于语音准确性（音素产生）的提高，而且基于“非音素”因素的变化，例如认知语言参数和超音段特征，例如目前人们知之甚少的韵律和语速。 例如，在最近的一篇论文（Wilson、Abedduto、Camarata & Shriberg，2019 年）中，研究人员描述了与 DS 语音清晰度相关的认知/语言和言语运动因素，并提供了与可懂度显着相关的非音素参数的初步数据. 在认知语言领域，研究人员发现认知能力和接受语言能力的测量与 DS 患者的语言清晰度直接相关。 调查人员还发现，言语运动能力的测量与言语清晰度有关。 重要的是，在另一系列研究中，研究人员证明，个性化的基于词汇的语音重铸干预导致患有 DS 的学龄儿童的言语清晰度得到改善，并且这些收益并不仅仅归因于言语准确性的变化（音素产生）。6， 65 因此，研究人员建议提高言语清晰度，以研究变化的认知语言学、超音段和言语运动后遗症，并作为朝着 a) 开发更有效的言语干预和 b) 更好地理解参数的重要一步除了音素生成之外，还可以提高 DS 中的语音清晰度。 后一点尤为重要，因为研究者之前的研究和现有文献表明，传统的语音准确性测量（例如，音素发音）不能充分捕捉或预测 DS 中语音清晰度的提高。 因此，拟议的研究将测试当前 DS 语言障碍（和干预）模型的假设。 值得注意的是，研究者过去的工作支持这样的假设，即一般认知水平和词汇理解水平等非音素因素是患有 DS 的学龄学生后期语言清晰度的预测因素。 调查员之前的研究表明，调查员可以在不直接针对语音准确性的情况下推动语音清晰度的变化，从而提供了一个研究清晰度的机会，同时将语音准确性作为未处理的因素进行控制。 因此，除了语音准确性之外，识别影响语音清晰度变化的因素的重要的第一步是识别干预诱导增益后这些语音能力的预测因子。 因此，为了与探索性/发展研究项目提案 (R21) 的目标保持一致，研究人员提出了一种混合效应回归预测器设计，用于测量语音清晰度，并在受控的前后语音重铸干预研究的背景下提出后遗症. 参与者将是 20 名具有不同认知能力水平的 DS 学龄儿童（6 至 14 岁）（最低 60 岁，没有上限）。 将追求以下具体目标：

目标 1：估计 (a) 一般认知水平和 (b) 词汇理解水平的相对贡献，控制语音准确性以解释前后语音清晰度增长水平的差异。

目标 2：估计口腔运动技能在控制语音准确性的同时解释语音清晰度增长差异的相对贡献。

目标 3：估计超音段韵律参数对 (a) 音高重音目标词的声学突出度（频率 (F0)、持续时间和强度）的相对贡献； (b) 有节奏的语音的韵律结构（节奏可变性和重音结构）和 (c) 在控制语音准确性的同时解释语音清晰度整体前后增长变化的语速。

影响：这项研究在前后干预设计的背景下的结果将提供重要的初步信息，说明有助于 DS 中可理解言语的因素；从而为语音清晰度和语音准确性模型以及未来更大规模的临床试验提供信息。 拟议的项目将提供初步数据，以指导未来对语音结果增值预测因子的纵向研究，并最终改进对 DS 患者言语缺陷的评估和干预。