Voorspellers van spraakvermogen bij het syndroom van Down

Bij de meeste kinderen verloopt de spraakontwikkeling op een "schijnbaar automatische manier die doorgaat vanaf de geboorte tot de adolescentie"1 en ondersteunt de gerelateerde communicatie- en leesvaardigheid. Maar veel mensen met het syndroom van Down (DS, ongeveer 1 op de 700 geboorten in de VS) worstelen om spraak te verwerven en vollediger deel te nemen aan menselijke communicatie en toegang te krijgen tot leerervaringen, deels omdat hun spraak vaak moeilijk te begrijpen is. Deze aanhoudende spraakstoornis ontstaat doordat mensen met het syndroom van Down spraak moeten verwerven en produceren met behulp van structureel verschillende articulatoren en slechte spraak-oraal-motorische vaardigheden. Bovendien is er een aanzienlijke variabiliteit in de spraakverstaanbaarheid van mensen met het syndroom van Down en is het onduidelijk waarom sommige mensen met het syndroom van Down relatief goed communiceren en anderen niet duidelijk kunnen communiceren.

Het recente onderzoek van The Investigator biedt een unieke combinatie van bevindingen die, wanneer geïntegreerd in een prospectief project, mogelijk nieuwe inzichten kunnen opleveren in hoe mensen met het syndroom van Down de spraakverstaanbaarheid verbeteren. Deze bewering is gebaseerd op de al lang bestaande en herhaalde bevinding dat spraakverstaanbaarheid bij DS niet sterk gecorreleerd is met, noch uitsluitend toe te schrijven is aan metingen van foneemproductie, zodat verbeteringen in verstaanbaarheid niet alleen gebaseerd moeten zijn op verbeteringen in spraaknauwkeurigheid (foneemproductie), maar ook op veranderingen in "niet-fonemische" factoren zoals cognitief-linguïstische parameters en suprasegmentele kenmerken zoals prosodie en spraaksnelheid die momenteel slecht worden begrepen. In een recent artikel (Wilson, Abedduto, Camarata & Shriberg, 2019) beschrijven de onderzoekers bijvoorbeeld cognitieve/linguïstische en spraakmotorische factoren die verband houden met spraakverstaanbaarheid bij DS en verstrekken ze voorlopige gegevens over niet-fonemische parameters die significant verband houden met verstaanbaarheid . In het cognitief-linguïstische domein ontdekten de onderzoekers dat metingen van cognitief vermogen en receptief taalvermogen rechtstreeks verband hielden met spraakverstaanbaarheid bij mensen met het syndroom van Down. De onderzoekers ontdekten ook dat metingen van spraakmotoriek verband hielden met spraakverstaanbaarheid. Belangrijk is dat de onderzoekers in een andere reeks onderzoeken hebben aangetoond dat geïndividualiseerde lexicaal gebaseerde fonologische herschikkingsinterventies resulteerden in verbeteringen in de spraakverstaanbaarheid bij schoolgaande kinderen met DS en dat deze winsten NIET uniek waren toe te schrijven aan veranderingen in spraaknauwkeurigheid (foneemproductie).6, 65 Daarom stellen de onderzoekers voor om de spraakverstaanbaarheid te vergroten om cognitief-linguïstische, suprasegmentale en spraakmotorische gevolgen van verandering te bestuderen en als een belangrijke stap naar a) het ontwikkelen van effectievere spraakinterventies, en b) het verkrijgen van een beter begrip van parameters die zorgen voor verbeterde spraakverstaanbaarheid in DS naast foneemproductie. Dit laatste punt is vooral belangrijk omdat het eerdere onderzoek van de onderzoeker en de bestaande literatuur aangeven dat traditionele maatstaven voor spraaknauwkeurigheid (bijv. foneemarticulatie) verbeteringen in spraakverstaanbaarheid bij het syndroom van Down niet adequaat kunnen vastleggen of voorspellen. Het voorgestelde onderzoek zou dus aannames testen die ten grondslag liggen aan de huidige modellen van spraakstoornis (en interventie) bij het syndroom van Down. Het is opmerkelijk dat het eerdere werk van de onderzoeker de hypothese ondersteunt dat niet-fonemische factoren zoals algemeen cognitief niveau en begripsniveau van de woordenschat voorspellers zijn van latere spraakverstaanbaarheid bij leerlingen in de schoolgaande leeftijd met het syndroom van Down. Eerder onderzoek van de onderzoeker heeft aangetoond dat de onderzoekers verandering in spraakverstaanbaarheid kunnen stimuleren zonder zich direct te richten op spraaknauwkeurigheid, waardoor de mogelijkheid wordt geboden om verstaanbaarheid te bestuderen terwijl wordt gecontroleerd op spraaknauwkeurigheid als een onbehandelde factor. Een belangrijke eerste stap bij het identificeren van factoren die variatie in spraakverstaanbaarheid beïnvloeden, naast spraaknauwkeurigheid, is dus het identificeren van voorspellers van deze spraakvaardigheden na door interventie geïnduceerde winsten. Daarom stellen de onderzoekers, in overeenstemming met de doelstellingen van een projectvoorstel voor verkennend/ontwikkelingsonderzoek (R21), een regressievoorspellerontwerp met gemengde effecten voor dat de spraakverstaanbaarheid meet, en de geponeerde gevolgen ervan binnen de context van een gecontroleerd pre-post spraakherschikkingsinterventieonderzoek. . De deelnemers zijn 20 schoolgaande kinderen (6 tot 14 jaar) met DS met verschillende cognitieve vaardigheidsniveaus (minimaal 60 zonder plafond). De volgende specifieke doelstellingen zullen worden nagestreefd:

Doel 1: Schat de relatieve bijdrage van (a) algemeen cognitief niveau en (b) vocabulaire-begripsniveau, controlerend voor spraaknauwkeurigheid bij het verklaren van variantie in pre-post niveaus van spraakverstaanbaarheidsgroei.

Doel 2: Schat de relatieve bijdrage van oraal-motorische vaardigheden in het verklaren van variantie in de groei van spraakverstaanbaarheid terwijl wordt gecontroleerd voor spraaknauwkeurigheid.

Doel 3: Schat de relatieve bijdrage van suprasegmentale prosodische parameters van (a) akoestische prominentie (frequentie (F0), duur en intensiteit) van doelwoorden met toonhoogteaccenten; (b) metrische structuur van ritmische spraak (ritmische variabiliteit en accentstructuur) en (c) spraaksnelheid bij het verklaren van verandering in de algehele pre-post groei in spraakverstaanbaarheid, terwijl wordt gecontroleerd op spraaknauwkeurigheid.

Impact: de resultaten van deze studie in de context van een pre-post interventieontwerp zullen belangrijke voorlopige informatie opleveren over factoren die bijdragen aan verstaanbare spraak bij het syndroom van Down; waardoor modellen van spraakverstaanbaarheid en spraaknauwkeurigheid en toekomstige grootschalige klinische onderzoeken worden geïnformeerd. Het voorgestelde project zal voorlopige gegevens opleveren om toekomstige longitudinale studies van voorspellers van spraakuitkomsten met toegevoegde waarde te begeleiden, en uiteindelijk de beoordeling en interventie voor spraakgebreken bij personen met het syndroom van Down te verbeteren.