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関連する血液細胞の遺伝病に対する造血幹細胞移植 (HSCT)

2017年1月12日 更新者:Neena Kapoor, M.D.、Children's Hospital Los Angeles

症候性遺伝性リンパ血液疾患の治療のための関連ドナー造血幹細胞移植(HSCT)のプロトコル

リンパ造血細胞の多くの遺伝病(鎌状赤血球貧血、サラセミア、ダイアモンド-ブラックファン貧血、複合免疫不全症(CID)、ウィスコット-アルドリッチ症候群、慢性肉芽腫症、X連鎖リンパ増殖性疾患、造血に影響を与える代謝性疾患など)は致死的ではありません。さまざまな種類の血液細胞の発生または機能に悪影響を与える突然変異によって引き起こされる疾患。 病態生理学的には多様ですが、これらの遺伝病は、重大な進行性の罹患率、全体的な生活の質の低下、および疾患の合併症またはその緩和治療による最終的な死亡という同様の臨床経過を共有しています。 これらの疾患に対する支持療法には、ヘモグロビン症に対する慢性輸血、鉄キレート化、手術 (脾臓摘出術または胆嚢摘出術) が含まれます。免疫不全に対する予防的抗生物質、静脈内免疫グロブリン、および免疫調節療法。いくつかの代謝性疾患に対する酵素補充注射と食事制限。 このような支持療法の次善の結果は、これらのリンパ造血性疾患を治すために、より積極的な治療的介入を実施する努力につながっています。 これらの疾患を治療するための最も論理的な戦略は、患者自身の造血幹細胞 (HSC) を正常なドナーの同種骨髄移植 (BMT) または造血幹細胞移植 (HSCT) に由来するものに置き換えるか、遺伝子を改変することでした。患者自身の幹細胞で欠損遺伝子を置換します(遺伝子治療)。

調査の概要

詳細な説明

本研究は、骨髄破壊を達成するためのブスルファン (BU) と組み合わせて、免疫アブレーションを達成するための追加の薬剤としてフルダラビンとアレムツズマブを使用した革新的なコンディショニングレジメンにおけるシクロホスファミド (CY) 用量の減少を評価することです。 コンディショニングレジメンでシクロホスファミド用量の少なくとも一部をフルダラビンに置き換えると、移植関連の合併症(粘膜炎、肝毒性、心毒性、肺毒性、出血性膀胱炎、粘膜炎、およびおそらくGVHD)、それによって無病生存率が向上します。 同様に、提案されたコンディショニングレジメンにおけるアレムツズマブの潜在的な利点は、シクロホスファミドで観察された毒性よりも少ない毒性で造血生着率が増加し、最終的に免疫機能が改善され、生活の質が向上することです (12,13)​​。 フルダラビン/アレムツズマブベースの、十分な免疫抑制活性を備えたあまり集中的でないコンディショニングレジメンは、おそらく、遺伝性リンパ血液疾患を有する患者の関連ドナーからの幹細胞の移植をより成功させ、移植関連死亡率を低下させる可能性があります.

レジメン関連の毒性も、GVHD の主要な要因であると考えられています (14)。 したがって、組織損傷の少ないコンディショニング レジメンは、GVHD の減少にもつながる可能性があります。 現在の研究では、この抗体が T 細胞の枯渇を引き起こし、したがって GVHD のリスクも低下する可能性があるため、条件付けレジメンでのアレムツズマブの使用は追加の利点である可能性があります (15)。 この研究の全体的な目標は、リンパ造血の遺伝性疾患患者の移植前コンディショニングの構成要素としてシクロホスファミドを減らし、可能であれば排除することにより、HSCT の治療指数を改善することです。 この調査では、シクロホスファミドの用量を減らし、フルダラビンとアレムツズマブによる追加の免疫抑制を使用して、移植片の拒絶反応と疾患の再発を予防する、提案された新しいコンディショニング レジメンのリスクと利点を調査します。 研究者は、コンディショニング関連の罹患率と死亡率に対するこのレジメンの影響を評価し、生着と無病生存率によって移植手順の成功を測定します。 このレジメンが移植を成功させ、レジメンに関連する毒性を軽減できる場合、治療の次の段階では、シクロホスファミドのさらなる用量漸減をテストします。 研究全体では、シクロホスファミドの 4 つの用量レベルがあると予想されます。1) 105 mg/kg。 2) 70 mg/kg; 3) 35 mg/kg;そして最後に、4) 0 mg/kg。 この研究デザインは、免疫アブレーションとして CY をフルダラビンとアレムツズマブに置き換えることに関連する可能性のある研究リスクを最小限に抑えるために選択されました。 現在のプロトコルは、研究デザインのレベル 1 を表します。修正されたプロトコルは、シクロホスファミド用量のさらなる減量の前に準備されます。

研究の種類

介入

入学 (実際)

20

段階

  • フェーズ2

参加基準

研究者は、適格基準と呼ばれる特定の説明に適合する人を探します。これらの基準のいくつかの例は、人の一般的な健康状態または以前の治療です。

適格基準

就学可能な年齢

3ヶ月歳以上 (子、大人、高齢者)

健康ボランティアの受け入れ

いいえ

受講資格のある性別

全て

説明

包含基準:

  • 致死性または亜致死性の遺伝性リンパ血液疾患(血球貪食性リンパ組織球症(HLH)/家族性赤血球貪食性リンパ組織球症(FEL)、ハーラー症候群、ハンター症候群、コストマン症候群、ブラックファン・ダイヤモンド貧血など)、慢性肉芽腫症(CGD)、赤血球癆、 CID、鎌状赤血球貧血、サラセミア、副腎白質ジストロフィー、異染性白質ジストロフィー、Wiskott-Aldrich 症候群、X染色体連鎖性リンパ増殖性疾患 (XLD)、造血に影響を与える代謝性疾患、ただしこれらに限定されない)、その疾患に対する同種異系移植の候補である患者および0歳から21歳までの組織適合性の兄弟または関連ドナーが、この研究プロトコルの候補になります。 適切な関連ドナーは、患者と 10/10 または 9/10 の対立遺伝子ヒト白血球抗原 (HLA) マッチです。 疾患の進行により生命を脅かす重篤な事象を以前に経験したすべての患者が研究に含まれる場合があります。 患者は、以下によって測定されるように、移植手順に耐えるのに十分な身体機能と重要臓器機能を備えている必要があります。
  • 心臓: 短縮率が 26% を超えるか、安静時の左心室駆出率が 40% を超える必要があります。
  • 肝臓:ビリルビン、アラニンアミノトランスフェラーゼ(ALT)およびアスパラギン酸アミノトランスフェラーゼ(AST)が年齢の正常上限の3倍未満(地元の検査室による)(ギルバート症候群による孤立した高ビリルビン血症を除く)。
  • 腎臓:血清クレアチニンが年齢の正常上限の2倍未満、または血清クレアチニンが正常範囲を超えて上昇している場合、患者はクレアチニンクリアランスまたは糸球体濾過率(GFR)が年齢の正常下限の50%を超えている必要があります。
  • 肺: 強制呼気量 (FEV)1、強制肺活量 (FVC)、および一酸化炭素拡散肺容量 (DLCO) (Hgb で補正) > 50% 予測。 パルスオキシメトリーが実施される患者の場合、酸素飽和度 > 92%
  • 12 回以上の赤血球輸血を受けた患者の鉄の状態の評価。 血清フェリチンレベルの測定と肝臓および心臓組織のMRIにより、鉄の貯蔵が評価されます。 これらの臓器で高い鉄負荷が確認された場合、移植レシピエントとしての適合性を判断するためにさらなる評価が行われます。 これらの研究でキレート化が必要であることが示された場合、以下を適用する必要があります。 臓器の鉄負荷の評価は HSCT 精密検査の一部であり、高鉄負荷が特定された場合、BMT チームは血液専門医と協力して患者の計画を作成します。

除外基準:

  • 16歳未満の患者のカルノフスキー全身状態が70%未満、またはランスキーが40%未満。
  • コントロールされていない細菌、ウイルス、または真菌感染症(現在薬を服用しているが、臨床症状が進行している)。
  • ヒト免疫不全ウイルス (HIV) に対する血清陽性。
  • 急性活動性肝炎。
  • -移植手順に耐える能力を排除する末端器官機能不全の診断。
  • ファンコニ貧血と診断された患者は除外されます。

研究計画

このセクションでは、研究がどのように設計され、研究が何を測定しているかなど、研究計画の詳細を提供します。

研究はどのように設計されていますか?

デザインの詳細

  • 主な目的:処理
  • 割り当て:非ランダム化
  • 介入モデル:単一グループの割り当て
  • マスキング:なし(オープンラベル)

武器と介入

参加者グループ / アーム
介入・治療
他の:シクロホスファミド用量レベル 1

シクロホスファミドを静脈内 (IV) で総用量 105 mg/kg を 1 日 35 mg/kg ずつ 3 回に分けて、最初のレベルで 3 日間投与します。

ブスルファン、カンパス、フルダラビンを組み合わせて投与する薬剤

最初のレベルで 3 日間、1 日 1 回 35 mg/kg の用量で 3 回に分けて、合計 105 mg/kg の用量で IV により投与されます。 10 人の患者の後、停止規則が満たされない場合、段階的縮小が開始されます。
他の名前:
  • シトキサン
他の:シクロホスファミド用量レベル 2
ブスルファン、カンパス、フルダラビンと組み合わせて、1日1回、2日間、合計70mg/kg(2回に分けて)の静脈内(IV)で投与されるシクロホスファミド。
レベル 2 は 70mg/kg を 2 回に分けて 1 日 1 回 2 日間投与します。
他の名前:
  • シトキサン
他の:シクロホスファミド用量レベル 3
ブスルファン、フルダラビン、およびカンパスと組み合わせて、1回の用量として合計35mg/kgのシクロホスファミドを静脈内(IV)で投与
レベル 3 は、1 回の投与量として 35mg/kg になります。
他の名前:
  • シトキサン
他の:シクロホスファミド用量レベル 4
ブスルファン、フルダラビン、カンパスと一緒にシクロホスファミドを投与しない
レベル 4 はサイトキサンなしです。
他の名前:
  • シトキサン

この研究は何を測定していますか?

主要な結果の測定

結果測定
メジャーの説明
時間枠
30 日目に好中球生着 (=/>500 細胞/uL) および血小板生着 (>20K 細胞/uL) を有する参加者の数
時間枠:30日
絶対好中球数 (ANC) =/>500;(白血球数の回復 - 立方ミリメートル (20K) あたり 20,000 を超える自己維持血小板 - +30 日目のキメリズム研究 (STR または FISH) による評価
30日
移植後1年で疾患が再発した参加者の数
時間枠:1年
HSCT 後 1 年で受信者の造血の自己回復による病気の再発 (「後期再発」) の率を評価します。
1年
重度の粘膜炎、静脈閉塞性疾患 (VOD)、腎臓、肝臓、または胃腸 (GI) 管の毒性を移植後 1 年までに発症した参加者の数
時間枠:1年
コンディショニング養生法に関連する毒性の評価を評価し、入院中の毎日の評価および最長 1 年間の移植後のフォローアップで記録しました。 治療的介入、重度の粘膜炎、または腎臓、肝臓または胃腸の毒性を必要とする VOD を発症した被験者はいなかった。
1年

二次結果の測定

結果測定
メジャーの説明
時間枠
Glucksberg スケールによって決定される移植片対宿主病 (GVHD) を発症した参加者の数
時間枠:1年
Glucksbergグレーディングスケールを使用して、急性および慢性の移植片対宿主病の発生率を判断するための、入院中および移植後の各臨床来院時の最大1年間の毎日の臨床評価。 急性移植片対宿主病 (aGVHD) は、移植後最初の 3 か月以内に発症し、しばしば高ビリルベン血症、異常な肝酵素、下痢、吐き気、嘔吐などの胃腸症状を伴う皮膚発疹として現れます。 aGVHD のレベルは 1 ~ 4 に分類されます。 慢性 GVHD は、典型的には血液および骨髄移植 (BMT) の晩期合併症であり、関節拘縮、肝機能異常、胃腸症状、および目、肺、閉塞性細気管支炎 (OB )。 慢性 GVHD は、存在しない、限定的、または広範囲に分類されます。
1年
移植後1年で無増悪かつ無死亡であった参加者の数
時間枠:1年
移植、疾患の修正、移植に関連する合併症、無イベント生存、および移植後の対象の全生存の評価は、標準的な手段および疾患特異的試験による疾患の評価によって行われた。
1年

協力者と研究者

ここでは、この調査に関係する人々や組織を見つけることができます。

捜査官

  • 主任研究者:Neena Kapoor, M.D.、Children's Hospital Los Angeles

出版物と役立つリンク

研究に関する情報を入力する責任者は、自発的にこれらの出版物を提供します。これらは、研究に関連するあらゆるものに関するものである可能性があります。

研究記録日

これらの日付は、ClinicalTrials.gov への研究記録と要約結果の提出の進捗状況を追跡します。研究記録と報告された結果は、国立医学図書館 (NLM) によって審査され、公開 Web サイトに掲載される前に、特定の品質管理基準を満たしていることが確認されます。

主要日程の研究

研究開始

2007年2月1日

一次修了 (実際)

2013年9月1日

研究の完了 (実際)

2014年2月1日

試験登録日

最初に提出

2015年5月21日

QC基準を満たした最初の提出物

2015年7月29日

最初の投稿 (見積もり)

2015年7月31日

学習記録の更新

投稿された最後の更新 (実際)

2017年2月27日

QC基準を満たした最後の更新が送信されました

2017年1月12日

最終確認日

2017年1月1日

詳しくは

本研究に関する用語

個々の参加者データ (IPD) の計画

個々の参加者データ (IPD) を共有する予定はありますか?

はい

IPD プランの説明

移植データは CIBMTR に報告され、他の研究者が利用できる

医薬品およびデバイス情報、研究文書

米国FDA規制医薬品の研究

いいえ

米国FDA規制機器製品の研究

いいえ

米国で製造され、米国から輸出された製品。

いいえ

この情報は、Web サイト clinicaltrials.gov から変更なしで直接取得したものです。研究の詳細を変更、削除、または更新するリクエストがある場合は、register@clinicaltrials.gov。 までご連絡ください。 clinicaltrials.gov に変更が加えられるとすぐに、ウェブサイトでも自動的に更新されます。

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