脳性麻痺における発話運動の治療
脳性麻痺児の発話運動能力を改善するためのプロンプト
脳性麻痺 (CP) は、世界中で運動障害の最も頻繁な原因であり、1000 人の生児出生あたり 2 ~ 2.5 人の有病率です。 CP の子供は、発話などのコミュニケーションにさまざまな困難を経験することがあります。 コミュニケーション障害は、CP の子供の少なくとも 40% で確認されており、CP の子供の 36 ~ 90% が運動言語障害を経験しています。
現在のプロジェクトの目的は、CP および運動言語障害 (構音障害/発語失行) のある就学前の子供のグループにおける集中的な PROMPT 治療の有効性をテストし、CP の種類、脳病変の重症度に応じて介入反応の違いを評価することです。および皮質脊髄路の白質の完全性。 CP および運動発話障害のある子供は、3 週間の PROMPT 治療の毎日の投与から恩恵を受け、3 か月の安定性で、臨床的および運動学的評価で発話明瞭度の測定可能な改善を示すと仮定します。 結果の測定には、標準化された音声運動評価と、コンピューター化されたシステムによって検出された運動学的音声測定の改善が含まれます。 また、ジスキネジア CP の子供は、痙性 CP の子供と比較して、PROMPT 治療によって誘発されるより多くの改善を示すという仮説を立てています。 最後に、皮質脊髄の微細構造の完全性が理解度の回復にプラスの影響を与え、より完全な子供たちがより大きな改善をもたらすという仮説を立てました。
さまざまなタイプの CP を持つ子供たちを対象とした PROMPT に関する私たちの研究は、効果的で早期の介入をテストして実施するという現在の国際的な優先事項を満たしているため、個人や地域社会への将来の投資として、エビデンスに基づいて乳児の健康状態の改善に投資しています。
調査の概要
詳細な説明
- 研究の理論的根拠と目的 脳性まひ (CP) は、世界中で最も頻繁に起こる運動障害の原因であり、出生 1,000 人あたり 2 ~ 2.5 人が罹患しています。 コミュニケーション障害、摂食障害、知的障害、視覚障害、聴覚障害、てんかんなど、CP の子供の臨床像を特徴づけるいくつかの併存疾患があります。 CPの子供は、会話、身振りや顔の表情の発達、発声や明瞭度などの受容的で表現力のある言語など、コミュニケーションにさまざまな困難を経験する可能性があります. コミュニケーション障害は、CP の子供の少なくとも 40% で確認されており、CP の子供の 36 ~ 90% が運動言語障害を経験しています。 また、明白な構音障害を示さない一部の子供は、根底に言語運動制御障害がある可能性があることも示唆されています. 運動言語障害による明瞭度は、さまざまな環境での活動や参加に影響を与え、生活の質を低下させ、日常のケアの必要性を高めます。 構音障害は、過度のよだれや嚥下困難にも関連している可能性があります。 いくつかの研究では、会話能力の低下を、コミュニケーションを補完または置き換えるための拡張的および代替的コミュニケーションの必要性の指標と見なしています。 逆に、CP と早期後天性脳損傷は、依然として言語療法への紹介の最も一般的な医学的原因の 2 つです。 しかし、CP 児の発話運動能力を体系的に改善するために、初期の再現可能な対象を絞った介入戦略を使用する努力はほとんど行われていません。 さらに、運動指令と発話運動の知覚的結果との間の貧弱な関係は、CP における発話機能障害のメカニズムの可能性として仮説が立てられており、CP 子供の発話運動能力への触覚運動感覚入力を強化することの潜在的な治療的価値を示唆しています。
- 文献のレビュー CP の乳児または小児の言語運動障害に対する対象を絞った標準化された介入に関する試験を報告する論文はほとんどなく、治療効果に関する証拠はほとんどありません。 3 歳から 11 歳の子供たちの小さなグループでは、発話運動の変化において、発話運動治療の効果が、PROMPT (口頭の筋肉の音声ターゲットの再構築のためのプロンプト) などの動的システム理論のコア原則と一致していたことが示唆されています。運動学的分析によって文書化された、明瞭度の利点が証明されているCPの子供のパターン。 いくつかのタイプの CP が含まれていました (運動異常、痙性片側性および両側性)。 痙性四肢麻痺の 7 人の子供のグループで、もともとパーキンソン病の成人向けに開発された発話運動治療の結果の一部が検証されました。これは、Lee Silverman Voice Treatment (LSVT LOUD) です。 彼らはまた、行動の変化をサポートする白質の完全性の変化を示しました。
研究課題/仮説 目的 1: CP および運動言語障害 (構音障害/発語失行) のある就学前の子供のグループにおける集中的な PROMPT 治療の有効性をテストすること。
目的 2: CP の種類、脳病変の重症度、および皮質脊髄路の白質の完全性に応じた介入反応の違いを評価する。
一次仮説: CP および運動発話障害のある子供は、3 週間の PROMPT 治療の毎日の投与から恩恵を受け、臨床的および運動学的評価で発話明瞭度の測定可能な改善を示し、3 か月間の安定性を示します。
二次仮説:ジスキネジア CP の子供は、痙性 CP の子供と比較して、PROMPT 治療によって誘発されるより多くの改善を示します。 研究者はまた、脳病変がそれほど深刻でない子供は、より深刻な脳病変を持つ子供と比較して、より高いレベルの改善が見られるという仮説を立てています. 研究者は最終的に、皮質脊髄の微細構造の完全性が理解度の回復にプラスの影響を与え、完全性が高い子供はより大きな改善をもたらすという仮説を立てています。
- 方法 治験責任医師は、待機リストの対照群を使用して、CP の子供を対象に PROMPT の無作為化試験を計画します。 適格な子供は、即時治療グループまたは待機リスト コントロール グループのいずれかに無作為に割り付けられます。 この設計により、包含基準を満たすすべての子供が最終的に治療を受け、平衡状態の問題を回避できます。 CP の待機リストにあるコントロールの場合、調査は 3 週間長く続き、結果として追加の評価が行われます。
PROMPT は CP を有する数人の年長児に有益であることが示されているため、RCT データの収集と分析の達成を可能にするだけでなく、特定され同意を得たすべての子供が介入を受けることを可能にするデザインに対する研究者の論理的根拠があります。
参加者には、CPおよび言語運動障害の診断を受けた3〜9歳の子供が含まれます。 保護者は、研究への参加について子供の同意を求められます。 すべての研究活動は、臨床研究プロセスに関する適切な知識を持つPROMPTの訓練を受けたセラピストとともに、臨床センターの設定で実施されます。
調査員の CP 集団によるリハビリテーションの研究では、研究に参加することに同意する割合は 90% に近づきます。 研究者の経験とセンターの臨床人口統計から、必要な年齢層で言語障害を伴う CP と診断された患者が年間 30 人いると予想され、RCT で介入群と待機リスト対照群をずらして登録する設計が可能になりました。 募集は、治療するセラピスト以外のチームメンバーによって、研究同意の基準に従って完了され、その後、グループの無作為化が行われます。 評価は、治療するセラピストとは別の体験 SLP によって完了されます。
研究の種類
入学 (予想される)
段階
- 適用できない
連絡先と場所
研究連絡先
- 名前:Simona Fiori, MD, PhD
- 電話番号:00393288170636
- メール:s.fiori@fsm.unipi.it
研究連絡先のバックアップ
- 名前:Giuseppina Sgandurra, MD, PhD
- 電話番号:0039050886310
- メール:g.sgandurra@fsm.unipi.it
研究場所
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Toscana
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Marina di Pisa-Tirrenia-Calambrone、Toscana、イタリア、56128
- 募集
- IRCCS Fondazione Stella Maris
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コンタクト:
- Giovanni Cioni
- 電話番号:050886233
- メール:gcioni@fsm.unipi.it
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コンタクト:
- Giuseppina Sgandurra
- メール:gsgandurra@fsm.unipi.it
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参加基準
適格基準
就学可能な年齢
健康ボランティアの受け入れ
受講資格のある性別
説明
包含基準:
- CPと診断された2歳から9歳の子供で、正常から軽度の知的障害があり、十分な言語理解能力がある
- 運動言語障害
除外基準:
- コミュニケーションの唯一の手段としてのAAC戦略の利用、
- 医学的脆弱性または解剖学的奇形が発話に影響を及ぼし、介入への参加を妨げている
研究計画
研究はどのように設計されていますか?
デザインの詳細
- 主な目的:処理
- 割り当て:ランダム化
- 介入モデル:並列代入
- マスキング:独身
武器と介入
参加者グループ / アーム |
介入・治療 |
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実験的:プロンプト処理済み
PROMPT 治療、1 日 2 回、週 5 日、3 週間連続
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PROMPT 治療は運動学習の原則と一致しており、すべてのセッションにはブロックされた事前練習が含まれており、その後に可変で分散された練習が行われ、段階的に階層的に複雑さが増していきます。
発話運動の目標は、言語および機能的コミュニケーションの目標に統合されています。
PROMPT セッション中、発話の動きを形成し、シーケンスとタイミングに関する情報を提供し、運動制御を優先して調音器レベルで自由度を減らすための制約を導入するために、触覚 - 運動感覚 - 固有受容入力が一貫して提供されます。
他の名前:
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介入なし:コントロール
通常の治療
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この研究は何を測定していますか?
主要な結果の測定
結果測定 |
メジャーの説明 |
時間枠 |
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子供のための言語運動生産評価 (VMPAC)
時間枠:治療期間終了後(ベースラインから4週間)
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5 つのサブスケールを含む標準化された運動言語評価。スコアが高いほどパフォーマンスが高いことを意味します。グローバル運動制御 (範囲 20 ~ 0)。焦点または運動制御 (範囲 268-0);シーケンス (範囲 46-0);接続された音声と言語 (範囲 45-0);スピーチの特徴 (範囲 7-0)
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治療期間終了後(ベースラインから4週間)
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音声目録
時間枠:治療期間終了後(ベースラインから4週間)
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モータースピーチ対策
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治療期間終了後(ベースラインから4週間)
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コンテキスト スケールの理解度 - イタリア語版
時間枠:治療期間終了後(ベースラインから4週間)
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運動発話尺度、範囲 1 ~ 5。スコアが高いほど、パフォーマンスが向上します。
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治療期間終了後(ベースラインから4週間)
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バイキングスピーチスケール(VSS)
時間枠:治療期間終了後(ベースラインから4週間)
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了解度の順序尺度、範囲は 1 ~ 4 で、スコアが低いほどパフォーマンスが高くなります
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治療期間終了後(ベースラインから4週間)
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二次結果の測定
結果測定 |
メジャーの説明 |
時間枠 |
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キネマティック スピーチ モーター対策
時間枠:治療期間終了後(ベースラインから4週間)
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単純な音声反復タスク中の顔の動きの運動学的分析
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治療期間終了後(ベースラインから4週間)
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協力者と研究者
捜査官
- 主任研究者:Simona Fiori, MD, PhD、IRCCS Stella Maris Foundation
出版物と役立つリンク
一般刊行物
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- Novak I, Morgan C, Adde L, Blackman J, Boyd RN, Brunstrom-Hernandez J, Cioni G, Damiano D, Darrah J, Eliasson AC, de Vries LS, Einspieler C, Fahey M, Fehlings D, Ferriero DM, Fetters L, Fiori S, Forssberg H, Gordon AM, Greaves S, Guzzetta A, Hadders-Algra M, Harbourne R, Kakooza-Mwesige A, Karlsson P, Krumlinde-Sundholm L, Latal B, Loughran-Fowlds A, Maitre N, McIntyre S, Noritz G, Pennington L, Romeo DM, Shepherd R, Spittle AJ, Thornton M, Valentine J, Walker K, White R, Badawi N. Early, Accurate Diagnosis and Early Intervention in Cerebral Palsy: Advances in Diagnosis and Treatment. JAMA Pediatr. 2017 Sep 1;171(9):897-907. doi: 10.1001/jamapediatrics.2017.1689. Erratum In: JAMA Pediatr. 2017 Sep 1;171(9):919.
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- Nordberg A, Miniscalco C, Lohmander A, Himmelmann K. Speech problems affect more than one in two children with cerebral palsy: Swedish population-based study. Acta Paediatr. 2013 Feb;102(2):161-6. doi: 10.1111/apa.12076. Epub 2012 Nov 27.
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- Fiori S, Ragoni C, Podda I, Chilosi A, Amador C, Cipriani P, Guzzetta A, Sgandurra G. PROMPT to improve speech motor abilities in children with cerebral palsy: a wait-list control group trial protocol. BMC Neurol. 2022 Jul 6;22(1):246. doi: 10.1186/s12883-022-02771-6.
研究記録日
主要日程の研究
研究開始 (実際)
一次修了 (予想される)
研究の完了 (予想される)
試験登録日
最初に提出
QC基準を満たした最初の提出物
最初の投稿 (実際)
学習記録の更新
投稿された最後の更新 (実際)
QC基準を満たした最後の更新が送信されました
最終確認日
詳しくは
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