Léčba motoriky řeči u dětské mozkové obrny

1. Odůvodnění a účel výzkumu Dětská mozková obrna (DMO) je celosvětově nejčastější příčinou motorického postižení s prevalencí 2–2,5 na 1000 živě narozených dětí. Klinický obraz dětí s CP charakterizuje několik komorbidit, jako je porucha komunikace, potíže s příjmem potravy, mentální postižení, poruchy zraku a sluchu a epilepsie. Děti s CP mohou pociťovat různé potíže s komunikací, včetně řeči, rozvoje gest a mimiky nebo receptivního a expresivního jazyka, včetně hlasové produkce a srozumitelnosti. Porucha komunikace byla identifikována minimálně u 40 % dětí s CP, přičemž 36–90 % dětí s CP má poruchu motorické řeči. Také bylo navrženo, že některé děti, které nevykazují explicitní dysartrii, mohou mít základní deficity motorické kontroly řeči. Srozumitelnost kvůli poruchám motorické řeči ovlivňuje aktivitu a participaci v různých prostředích, snižuje kvalitu života a zvyšuje potřeby každodenní péče. Dysartrie může být také spojena s nadměrným sliněním a potížemi s polykáním. Několik studií považuje zhoršené řečové schopnosti za indikátor potřeby augmentativní a alternativní komunikace k doplnění nebo nahrazení komunikace. Naopak CP a raně získané poranění mozku zůstávají dvě z nejčastějších lékařských příčin odkazování na logopedickou a jazykovou terapii. Bylo však vynaloženo jen malé úsilí na systematické zlepšování řečových motorických schopností dětí s CP pomocí časných, reprodukovatelných a cílených intervenčních strategií. Kromě toho se předpokládá, že špatný vztah mezi motorickým příkazem a percepčním důsledkem řečového pohybu je možným mechanismem dysfunkce řeči u CP, což naznačuje potenciální terapeutickou hodnotu zvýšení taktilně-kinestetického vstupu do motorických řečových schopností dětí s CP.
2. Přehled literatury Existuje jen málo prací, které uvádějí studie o cílené standardizované intervenci pro poruchu řečové motoriky u kojenců nebo dětí s CP, s malými důkazy o účinnosti léčby. U malé skupiny dětí ve věku 3–11 let bylo navrženo, že účinek léčby motoriky řeči byl v souladu se základními principy teorie dynamických systémů, jako je PROMPT (Prompts for Restructuring Oral Muscular Phonetic Targets) při změně motoriky řeči. vzory dětí s CP s prokázanými přínosy ve srozumitelnosti, doložené kinematickými analýzami. Bylo zahrnuto několik typů CP (dyskinetické, spastické unilaterální a bilaterální). Ve skupině 7 dětí se spastickou kvadruplegií byly ověřeny některé výsledky léčby motorické řeči původně vyvinuté pro dospělé s Parkinsonovou nemocí, Lee Silverman Voice Treatment (LSVT LOUD). Ukázali také změny v celistvosti bílé hmoty, které podporují změny chování.

3. Výzkumné otázky/Hypotéza Cíl 1: Otestovat účinnost intenzivní léčby PROMPT u skupiny předškolních dětí s CP a motorickými poruchami řeči (dysartrie/apraxie řeči).

   Cíl 2: Zhodnotit rozdíly v intervenční odpovědi podle typu CP, závažnosti mozkové léze a integrity bílé hmoty kortikospinálního traktu.

   Primární hypotéza: děti s CP a motorickými poruchami řeči budou mít prospěch z 3 týdnů každodenního podávání léčby PROMPT a vykazují měřitelné zlepšení srozumitelnosti řeči na klinických a kinematických hodnoceních se stabilitou 3 měsíců.

   Sekundární hypotézy: děti s dyskynetickou CP budou vykazovat větší zlepšení vyvolané léčbou PROMPT ve srovnání s dětmi se spastickou CP. Vyšetřovatelé také předpokládají, že děti s méně závažnými mozkovými lézemi budou mít vyšší úroveň zlepšení ve srovnání s dětmi s těžšími mozkovými lézemi. Vyšetřovatelé nakonec předpokládají, že kortikospinální mikrostrukturální integrita má pozitivní dopad na obnovu srozumitelnosti, přičemž děti s lepší integritou mají větší zlepšení.

4. Vyšetřovatelé metod plánují randomizovanou studii PROMPT u dětí s CP s použitím kontrolní skupiny na čekací listině. Vhodné děti budou randomizovány buď do skupin s okamžitou léčbou, nebo do kontrolních skupin na čekací listině. Tento design umožňuje každému dítěti, které splňuje kritéria pro zařazení, aby nakonec dostalo léčbu, a předchází problémům s vyrovnaností. U kontrol na čekací listině CP studie pokračuje o 3 týdny déle a vede k dalšímu hodnocení.

Protože se PROMPT ukázalo jako prospěšné u několika starších dětí s CP, racionální zdůvodnění návrhu výzkumníků umožňuje dosáhnout sběru a analýzy RCT dat a také umožnit všem identifikovaným a souhlasným dětem přijmout intervenci.

Mezi účastníky budou děti ve věku od 3 do 9 let s diagnózou CP a poruchami motoriky řeči. Rodiče budou požádáni, aby souhlasili s účastí dětí ve studii. Všechny studijní aktivity budou prováděny v prostředí našeho klinického centra s vyškoleným terapeutem PROMPT s odpovídajícími znalostmi o procesu klinického výzkumu.

Ve studiích výzkumných pracovníků rehabilitace s CP populace se souhlas s účastí ve studiích blíží 90 %. Na základě zkušeností vyšetřovatelů a klinické demografie centra se očekávalo, že 30 pacientů s diagnostikovanou CP s poruchami řeči v požadované věkové skupině za rok, což umožňuje návrh postupného zařazování intervenčních a čekacích skupin do RCT. Nábor bude dokončen podle standardů souhlasu výzkumu, po kterém bude následovat skupinová randomizace, členem týmu jiným než ošetřujícím terapeutem. Posouzení bude doplněno zážitkovým SLP, odlišným od ošetřujícího terapeuta.