Aicardi-Goutières 症候群における逆転写の阻害 (AGS-RTI)
I型インターフェロン媒介性神経病理学における逆転写の阻害
調査の概要
詳細な説明
Aicardi-Goutières 症候群 (AGS) は、I 型インターフェロンと呼ばれる非常に高レベルの化学物質に関連する脳の重篤な小児疾患です。 通常、人間はウイルスに感染したときにのみインターフェロンを産生します。 AGS では、明らかなウイルス感染はありません。 代わりに、これらの個人の遺伝子コードの変化 (突然変異) により、体内の細胞はだまされて、その人自身の DNA がウイルス性であると思い込んでいると考えられています。 「非自己」から。
実際、私たち自身の DNA の大部分は古代のウイルス (「内因性レトロウイルス」と呼ばれ、「ジャンク DNA」とも呼ばれます) で構成されており、何百万年にもわたって私たち自身の遺伝物質に含まれています。 これらの内在性レトロウイルスは、体外から侵入したウイルスのように振る舞うことができるため、制御する必要があります。 研究者は、AGS を引き起こす遺伝的変化が、これらの通常の制御メカニズムが機能しないことを意味するかどうか疑問に思っています. もしそれが本当なら、内因性レトロウイルスは自分自身のコピーを作り始め、それが私たちの免疫システムによって「非自己」(「外来」、つまりウイルス) として認識され、インターフェロンの継続的な産生につながり、それが次に体内の細胞に損傷を与える可能性があります。私たちの体。
人間はすべての細胞の遺伝子コードを修復することはできないため、研究者は AGS 患者を逆転写酵素阻害剤 (RTI) と呼ばれる薬で治療したいと考えています。 RTI は、エイズの原因となる HIV-1 ウイルスと戦うために使用されます。 AGS の場合、それは HIV-1 を治療するものではありませんが、研究者は同じ薬剤がインターフェロン産生を促進する内因性レトロウイルスを制御できるかどうか疑問に思っています. 実際、最近完了した研究では、研究者は初期の情報を収集して、1年間のRTIによるAGS患者の治療がインターフェロンの減少につながり、薬物を中止するとレベルが再び増加したことを示唆しました.
現在の研究には3つの治療群が含まれ、インターフェロンの状態やその他のマーカーの評価により、AGSに関する情報や、RTIがAGSの治療にどのように作用するかについての情報が得られると考えられます.
この研究は、現時点でこの障害に対して承認された薬がないため、AGS患者とその家族にとって潜在的に重要です. 科学的には、結果が「ジャンク DNA」が人間の病気に関連している可能性を裏付ける場合、このプロジェクトは非常に興味深いものになるでしょう。 RTI は非常に安全な薬であり、世界中の何百万人もの HIV-1 患者に使用されています。 結果が説得力のあるものであることが判明した場合、研究者は、I型インターフェロンのレベルの増加に関連している他の疾患、例えば全身性エリテマトーデスと呼ばれる比較的一般的な免疫状態を治療するためにRTIを使用することを検討する価値があると考えています.
研究の種類
入学 (実際)
段階
- フェーズ2
連絡先と場所
研究場所
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Edinburgh、イギリス
- Yanick Crow
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参加基準
適格基準
就学可能な年齢
健康ボランティアの受け入れ
説明
包含基準:
- TREX1、RNase H2複合体の3成分(RNASEH2A、RNASEH2B、RNASEH2C:1つの遺伝子型とみなす)またはSAMHD1のいずれかに変異を有する患者。
- 募集時年齢3ヶ月以上16歳未満
- 英国居住者 (UK)
- 親または個人の法定代理人から得たインフォームド コンセント
- 研究に含めるには、患者は、治験開始の 2 週間前にワクチン接種プログラムを完了している、治験終了までワクチン接種を受けていない、または治験薬群の直後までワクチン接種を延期することに同意する必要があります。ワクチン接種後、次の薬剤群の開始前の少なくとも 2 週間の期間です。
除外基準:
- ADAR1 および IFIH1 の変異による AGS の患者は、これらの遺伝子型に関連するインターフェロンの誘導が逆転写ステップを含まないことを考えると、考慮されません。
- -ジドブジン、ラミブジン、およびアバカビルの使用を妨げる、AGSによるものではない既存の疾患
- 好中球数が異常に少ない患者(
- -治験薬の別の臨床試験(CTIMP)試験への参加
- 妊娠
- 母乳育児
- B型およびC型肝炎感染症
- HLA-B * 5701ステータスに従って評価された、アバカビルに対する潜在的な過敏症
- -製品特性の要約(SPC)のセクション6.1にリストされている活性物質または賦形剤のいずれかに対する過敏症
- 治験責任医師の意見では、参加者が治験プロトコルの要件を満たすことができない場合
研究計画
研究はどのように設計されていますか?
デザインの詳細
- 主な目的:処理
- 割り当て:非ランダム化
- 介入モデル:クロスオーバー割り当て
- マスキング:なし(オープンラベル)
武器と介入
参加者グループ / アーム |
介入・治療 |
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アクティブコンパレータ:アバカビル(ABC)
参加者は、アバカビル (ABC) を 6 週間および 4 週間のウォッシュアウトを受けます。
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錠剤または内服液
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アクティブコンパレータ:ラミブジン(3TC)
参加者は、ラミブジン (3TC) を 6 週間および 4 週間のウォッシュアウトを受けます。
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錠剤または内服液
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アクティブコンパレータ:アバカビル(ABC)+ラミブジン(3TC)+ジドブジン(AZT)
参加者は、アバカビル (ABC) + ラミブジン (3TC) + ジドブジン (AZT) を 6 週間および 4 週間のウォッシュアウトを受けます。
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錠剤または内服液
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この研究は何を測定していますか?
主要な結果の測定
結果測定 |
メジャーの説明 |
時間枠 |
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TREX1、RNASEH2A、RNASEH2B、RNASEH2C、または SAMHD1 に変異がある患者において、逆転写酵素阻害剤であるアバカビル (ABC)、ラミブジン (3TC)、およびジドブジン (AZT) の使用がインターフェロン (IFN) シグナル伝達を減少させるかどうかを判断します。
時間枠:6週目
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主要な結果は、治療の 6 週間終了時のベースラインを超えるインターフェロン (IFN) スコアの変化です。
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6週目
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二次結果の測定
結果測定 |
メジャーの説明 |
時間枠 |
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インターフェロンアルファタンパク質レベルの変化
時間枠:6週間
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治療群ごとの 6 週間にわたるインターフェロン α タンパク質レベル (fg/ml) の変化。
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6週間
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脳血流の変化
時間枠:6週間
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治療群ごとの 6 週間にわたる脳血流の変化 (ml/分/組織 100g)。
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6週間
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協力者と研究者
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捜査官
- 主任研究者:Yanick Crow、University of Edinburgh
出版物と役立つリンク
研究記録日
主要日程の研究
研究開始 (実際)
一次修了 (実際)
研究の完了 (実際)
試験登録日
最初に提出
QC基準を満たした最初の提出物
最初の投稿 (実際)
学習記録の更新
投稿された最後の更新 (実際)
QC基準を満たした最後の更新が送信されました
最終確認日
詳しくは
本研究に関する用語
キーワード
追加の関連 MeSH 用語
その他の研究ID番号
- AC19167
個々の参加者データ (IPD) の計画
個々の参加者データ (IPD) を共有する予定はありますか?
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