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Aicardi-Goutières 症候群における逆転写の阻害 (AGS-RTI)

2024年5月7日 更新者:University of Edinburgh

I型インターフェロン媒介性神経病理学における逆転写の阻害

エカルディ・グティエール症候群 (AGS) は子供の病気で、特に脳と皮膚に影響を及ぼします。 AGS とインターフェロンと呼ばれる化学物質の量の増加との間には密接な関係があります。 通常、人間はウイルスに感染したときにのみインターフェロンを産生します。 AGSでは、ウイルス感染はありません。 代わりに、罹患した患者の細胞内の細胞は、自分の遺伝物質がウイルスに由来すると考えて混乱します. その結果、彼らは常にインターフェロンを産生し、これは細胞に損傷を与える毒として機能します. 治験責任医師は、エイズの原因となる HIV-1 ウイルスと戦うために使用される逆転写酵素阻害剤 (RTI) と呼ばれる薬剤で AGS 患者を治療したいと考えています。 研究者は、インターフェロンレベルに対する治療の効果を監視し、薬がどのように機能しているかの手がかりを与える可能性のある他のマーカーを調べます. この試験は、Medical Research Council から資金提供を受けており、エジンバラ、バーミンガム、マンチェスター、グレート オーモンド ストリート病院に拠点を置く専門家が参加しています。

調査の概要

詳細な説明

Aicardi-Goutières 症候群 (AGS) は、I 型インターフェロンと呼ばれる非常に高レベルの化学物質に関連する脳の重篤な小児疾患です。 通常、人間はウイルスに感染したときにのみインターフェロンを産生します。 AGS では、明らかなウイルス感染はありません。 代わりに、これらの個人の遺伝子コードの変化 (突然変異) により、体内の細胞はだまされて、その人自身の DNA がウイルス性であると思い込んでいると考えられています。 「非自己」から。

実際、私たち自身の DNA の大部分は古代のウイルス (「内因性レトロウイルス」と呼ばれ、「ジャンク DNA」とも呼ばれます) で構成されており、何百万年にもわたって私たち自身の遺伝物質に含まれています。 これらの内在性レトロウイルスは、体外から侵入したウイルスのように振る舞うことができるため、制御する必要があります。 研究者は、AGS を引き起こす遺伝的変化が、これらの通常の制御メカニズムが機能しないことを意味するかどうか疑問に思っています. もしそれが本当なら、内因性レトロウイルスは自分自身のコピーを作り始め、それが私たちの免疫システムによって「非自己」(「外来」、つまりウイルス) として認識され、インターフェロンの継続的な産生につながり、それが次に体内の細胞に損傷を与える可能性があります。私たちの体。

人間はすべての細胞の遺伝子コードを修復することはできないため、研究者は AGS 患者を逆転写酵素阻害剤 (RTI) と呼ばれる薬で治療したいと考えています。 RTI は、エイズの原因となる HIV-1 ウイルスと戦うために使用されます。 AGS の場合、それは HIV-1 を治療するものではありませんが、研究者は同じ薬剤がインターフェロン産生を促進する内因性レトロウイルスを制御できるかどうか疑問に思っています. 実際、最近完了した研究では、研究者は初期の情報を収集して、1年間のRTIによるAGS患者の治療がインターフェロンの減少につながり、薬物を中止するとレベルが再び増加したことを示唆しました.

現在の研究には3つの治療群が含まれ、インターフェロンの状態やその他のマーカーの評価により、AGSに関する情報や、RTIがAGSの治療にどのように作用するかについての情報が得られると考えられます.

この研究は、現時点でこの障害に対して承認された薬がないため、AGS患者とその家族にとって潜在的に重要です. 科学的には、結果が「ジャンク DNA」が人間の病気に関連している可能性を裏付ける場合、このプロジェクトは非常に興味深いものになるでしょう。 RTI は非常に安全な薬であり、世界中の何百万人もの HIV-1 患者に使用されています。 結果が説得力のあるものであることが判明した場合、研究者は、I型インターフェロンのレベルの増加に関連している他の疾患、例えば全身性エリテマトーデスと呼ばれる比較的一般的な免疫状態を治療するためにRTIを使用することを検討する価値があると考えています.

研究の種類

介入

入学 (実際)

13

段階

  • フェーズ2

連絡先と場所

このセクションには、調査を実施する担当者の連絡先の詳細と、この調査が実施されている場所に関する情報が記載されています。

研究場所

参加基準

研究者は、適格基準と呼ばれる特定の説明に適合する人を探します。これらの基準のいくつかの例は、人の一般的な健康状態または以前の治療です。

適格基準

就学可能な年齢

3年~11年 (子)

健康ボランティアの受け入れ

いいえ

説明

包含基準:

  • TREX1、RNase H2複合体の3成分(RNASEH2A、RNASEH2B、RNASEH2C:1つの遺伝子型とみなす)またはSAMHD1のいずれかに変異を有する患者。
  • 募集時年齢3ヶ月以上16歳未満
  • 英国居住者 (UK)
  • 親または個人の法定代理人から得たインフォームド コンセント
  • 研究に含めるには、患者は、治験開始の 2 週間前にワクチン接種プログラムを完了している、治験終了までワクチン接種を受けていない、または治験薬群の直後までワクチン接種を延期することに同意する必要があります。ワクチン接種後、次の薬剤群の開始前の少なくとも 2 週間の期間です。

除外基準:

  • ADAR1 および IFIH1 の変異による AGS の患者は、これらの遺伝子型に関連するインターフェロンの誘導が逆転写ステップを含まないことを考えると、考慮されません。
  • -ジドブジン、ラミブジン、およびアバカビルの使用を妨げる、AGSによるものではない既存の疾患
  • 好中球数が異常に少ない患者(
  • -治験薬の別の臨床試験(CTIMP)試験への参加
  • 妊娠
  • 母乳育児
  • B型およびC型肝炎感染症
  • HLA-B * 5701ステータスに従って評価された、アバカビルに対する潜在的な過敏症
  • -製品特性の要約(SPC)のセクション6.1にリストされている活性物質または賦形剤のいずれかに対する過敏症
  • 治験責任医師の意見では、参加者が治験プロトコルの要件を満たすことができない場合

研究計画

このセクションでは、研究がどのように設計され、研究が何を測定しているかなど、研究計画の詳細を提供します。

研究はどのように設計されていますか?

デザインの詳細

  • 主な目的:処理
  • 割り当て:非ランダム化
  • 介入モデル:クロスオーバー割り当て
  • マスキング:なし(オープンラベル)

武器と介入

参加者グループ / アーム
介入・治療
アクティブコンパレータ:アバカビル(ABC)
参加者は、アバカビル (ABC) を 6 週間および 4 週間のウォッシュアウトを受けます。
錠剤または内服液
アクティブコンパレータ:ラミブジン(3TC)
参加者は、ラミブジン (3TC) を 6 週間および 4 週間のウォッシュアウトを受けます。
錠剤または内服液
アクティブコンパレータ:アバカビル(ABC)+ラミブジン(3TC)+ジドブジン(AZT)
参加者は、アバカビル (ABC) + ラミブジン (3TC) + ジドブジン (AZT) を 6 週間および 4 週間のウォッシュアウトを受けます。
錠剤または内服液

この研究は何を測定していますか?

主要な結果の測定

結果測定
メジャーの説明
時間枠
TREX1、RNASEH2A、RNASEH2B、RNASEH2C、または SAMHD1 に変異がある患者において、逆転写酵素阻害剤であるアバカビル (ABC)、ラミブジン (3TC)、およびジドブジン (AZT) の使用がインターフェロン (IFN) シグナル伝達を減少させるかどうかを判断します。
時間枠:6週目
主要な結果は、治療の 6 週間終了時のベースラインを超えるインターフェロン (IFN) スコアの変化です。
6週目

二次結果の測定

結果測定
メジャーの説明
時間枠
インターフェロンアルファタンパク質レベルの変化
時間枠:6週間
治療群ごとの 6 週間にわたるインターフェロン α タンパク質レベル (fg/ml) の変化。
6週間
脳血流の変化
時間枠:6週間
治療群ごとの 6 週間にわたる脳血流の変化 (ml/分/組織 100g)。
6週間

協力者と研究者

ここでは、この調査に関係する人々や組織を見つけることができます。

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捜査官

  • 主任研究者:Yanick Crow、University of Edinburgh

出版物と役立つリンク

研究に関する情報を入力する責任者は、自発的にこれらの出版物を提供します。これらは、研究に関連するあらゆるものに関するものである可能性があります。

研究記録日

これらの日付は、ClinicalTrials.gov への研究記録と要約結果の提出の進捗状況を追跡します。研究記録と報告された結果は、国立医学図書館 (NLM) によって審査され、公開 Web サイトに掲載される前に、特定の品質管理基準を満たしていることが確認されます。

主要日程の研究

研究開始 (実際)

2022年8月24日

一次修了 (実際)

2024年3月11日

研究の完了 (実際)

2024年3月11日

試験登録日

最初に提出

2020年7月14日

QC基準を満たした最初の提出物

2021年1月28日

最初の投稿 (実際)

2021年1月29日

学習記録の更新

投稿された最後の更新 (実際)

2024年5月9日

QC基準を満たした最後の更新が送信されました

2024年5月7日

最終確認日

2023年6月1日

詳しくは

本研究に関する用語

個々の参加者データ (IPD) の計画

個々の参加者データ (IPD) を共有する予定はありますか?

いいえ

医薬品およびデバイス情報、研究文書

米国FDA規制医薬品の研究

いいえ

米国FDA規制機器製品の研究

いいえ

この情報は、Web サイト clinicaltrials.gov から変更なしで直接取得したものです。研究の詳細を変更、削除、または更新するリクエストがある場合は、register@clinicaltrials.gov。 までご連絡ください。 clinicaltrials.gov に変更が加えられるとすぐに、ウェブサイトでも自動的に更新されます。

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