- ICH GCP
- US-Register für klinische Studien
- Klinische Studie NCT04731103
Hemmung der reversen Transkription beim Aicardi-Goutières-Syndrom (AGS-RTI)
Hemmung der reversen Transkription in Typ-I-Interferon-vermittelter Neuropathologie
Studienübersicht
Status
Bedingungen
Detaillierte Beschreibung
Das Aicardi-Goutières-Syndrom (AGS) ist eine schwere Kinderkrankheit des Gehirns, die mit sehr hohen Spiegeln einer Chemikalie namens Typ-I-Interferon einhergeht. Normalerweise produziert der Mensch Interferon nur, wenn er mit einem Virus infiziert ist. Bei AGS gibt es keine offensichtliche Virusinfektion. Stattdessen wird angenommen, dass aufgrund von Veränderungen (Mutationen) im genetischen Code bei diesen Personen die Zellen im Körper getäuscht werden, zu glauben, dass die eigene DNA der Person viral ist – das heißt, es gibt eine Verwirrung, wenn man „selbst“ sagt “ von „Nicht-Selbst“.
Tatsächlich besteht ein großer Teil unserer eigenen DNA aus alten Viren (als „endogenes Retrovirus“ und manchmal auch als „Junk-DNA“ bezeichnet), die über Millionen von Jahren in unser eigenes genetisches Material aufgenommen wurden. Diese endogenen Retroviren können immer noch wie ein Virus wirken, das von außerhalb des Körpers kommt, so dass sie kontrolliert werden müssen. Die Ermittler haben sich gefragt, ob die genetischen Veränderungen, die AGS verursachen, bedeuten, dass diese normalen Kontrollmechanismen nicht funktionieren. Wenn dies zutrifft, könnten die endogenen Retroviren damit beginnen, Kopien von sich selbst anzufertigen, die von unserem Immunsystem möglicherweise als „fremd“ (d. h. viral) erkannt werden, was zur kontinuierlichen Produktion von Interferon führt, das dann die Zellen darin schädigt unser Körper.
Da Menschen den genetischen Code nicht in jeder Zelle reparieren können, möchten die Forscher AGS-Patienten mit Medikamenten behandeln, die Reverse-Transkriptase-Inhibitoren (RTIs) genannt werden. RTIs werden verwendet, um das HIV-1-Virus zu bekämpfen, das AIDS verursacht. Im Fall von AGS behandelt es nicht HIV-1, aber die Forscher fragen sich, ob die gleichen Medikamente in der Lage sein könnten, endogene Retroviren zu kontrollieren, die die Interferonproduktion antreiben. Tatsächlich haben die Forscher in einer kürzlich abgeschlossenen Studie frühe Informationen gesammelt, die darauf hindeuten, dass die Behandlung von Patienten mit AGS mit RTIs über ein Jahr zu einer Verringerung des Interferonspiegels führte, wobei die Werte wieder anstiegen, als wir die Medikamente absetzten.
Die aktuelle Studie umfasst drei Behandlungsarme und eine Bewertung des Interferonstatus und anderer Marker, von denen wir glauben, dass sie uns Informationen über AGS und darüber geben, wie RTIs bei der Behandlung von AGS wirken können.
Diese Studie ist von potenzieller Bedeutung für Patienten mit AGS und ihre Familien, da es derzeit keine zugelassenen Medikamente für diese Erkrankung gibt. Aus wissenschaftlicher Sicht wird das Projekt von erheblichem Interesse sein, wenn die Ergebnisse die Möglichkeit unterstützen, dass „Junk-DNA“ mit menschlichen Krankheiten in Verbindung gebracht werden kann. RTIs sind sehr sichere Medikamente, die bei Millionen von Menschen mit HIV-1 auf der ganzen Welt eingesetzt wurden. Sollten sich die Ergebnisse als überzeugend herausstellen, könnte es nach Ansicht der Forscher sinnvoll sein, über den Einsatz von RTIs zur Behandlung anderer Krankheiten nachzudenken, die ebenfalls mit erhöhten Spiegeln von Typ-I-Interferon in Verbindung gebracht werden, beispielsweise die relativ häufige Immunerkrankung namens systemischer Lupus erythematodes.
Studientyp
Einschreibung (Tatsächlich)
Phase
- Phase 2
Kontakte und Standorte
Studienorte
-
-
-
Edinburgh, Vereinigtes Königreich
- Yanick Crow
-
-
Teilnahmekriterien
Zulassungskriterien
Studienberechtigtes Alter
Akzeptiert gesunde Freiwillige
Beschreibung
Einschlusskriterien:
- Patienten mit Mutationen in TREX1, den drei Komponenten des RNase-H2-Komplexes (RNASEH2A, RNASEH2B, RNASEH2C: gelten als ein Genotyp) oder SAMHD1.
- Zum Zeitpunkt der Einstellung älter als 3 Monate und jünger als 16 Jahre
- Wohnsitz im Vereinigten Königreich (UK)
- Einverständniserklärung der Eltern oder des persönlichen gesetzlichen Vertreters
- Um in die Studie aufgenommen zu werden, muss ein Patient entweder das Impfprogramm zwei Wochen vor Beginn der Studie abgeschlossen haben oder bis zum Ende der Studie ungeimpft bleiben oder zustimmen, die Impfung bis unmittelbar nach einem Studienmedikamentenarm aufzuschieben, damit es dort ist ist ein Zeitraum von mindestens zwei Wochen nach der Impfung und vor Beginn des folgenden Arzneimittelarms.
Ausschlusskriterien:
- Patienten mit AGS aufgrund von Mutationen in ADAR1 und IFIH1 werden nicht berücksichtigt, da die Induktion von Interferon in Bezug auf diese Genotypen keinen Schritt der reversen Transkription beinhaltet.
- Vorbestehende Erkrankung, die nicht auf AGS zurückzuführen ist und die die Anwendung von Zidovudin, Lamivudin und Abacavir ausschließen würde
- Patienten mit abnorm niedrigen Neutrophilenzahlen (
- Teilnahme an einer anderen Clinical Trial of an Investigational Medicinal Product (CTIMP)-Studie
- Schwangerschaft
- Stillen
- Infektion mit Hepatitis B und C
- Potenzielle Überempfindlichkeit gegen Abacavir, bewertet gemäß HLA-B*5701-Status
- Überempfindlichkeit gegen die Wirkstoffe oder einen der in Abschnitt 6.1 der Zusammenfassung der Merkmale des Arzneimittels (SPC) aufgeführten sonstigen Bestandteile
- Wenn der Teilnehmer nach Meinung des Prüfarztes die Anforderungen des Studienprotokolls nicht erfüllen kann
Studienplan
Wie ist die Studie aufgebaut?
Designdetails
- Hauptzweck: Behandlung
- Zuteilung: Nicht randomisiert
- Interventionsmodell: Crossover-Aufgabe
- Maskierung: Keine (Offenes Etikett)
Waffen und Interventionen
Teilnehmergruppe / Arm |
Intervention / Behandlung |
|---|---|
|
Aktiver Komparator: Abacavir (ABC)
Die Teilnehmer erhalten Abacavir (ABC) für 6 Wochen und 4 Wochen Auswaschung.
|
Tabletten oder Lösung zum Einnehmen
|
|
Aktiver Komparator: Lamivudin (3TC)
Die Teilnehmer erhalten Lamivudin (3TC) für 6 Wochen und 4 Wochen Auswaschung.
|
Tablette oder orale Lösung
|
|
Aktiver Komparator: Abacavir (ABC)+Lamivudin (3TC)+Zidovudin (AZT)
Die Teilnehmer erhalten Abacavir (ABC)+Lamivudin (3TC)+Zidovudin (AZT) für 6 Wochen und 4 Wochen Washout.
|
Tablette oder orale Lösung
|
Was misst die Studie?
Primäre Ergebnismessungen
Ergebnis Maßnahme |
Maßnahmenbeschreibung |
Zeitfenster |
|---|---|---|
|
Bestimmen Sie, ob die Verwendung der Reverse-Transkriptase-Inhibitoren Abacavir (ABC), Lamivudin (3TC) und Zidovudin (AZT) die Interferon (IFN)-Signalgebung bei Patienten mit Mutationen in TREX1, RNASEH2A, RNASEH2B, RNASEH2C oder SAMHD1 reduziert
Zeitfenster: Mit 6 Wochen
|
Das primäre Ergebnis ist eine Veränderung des Interferon(IFN)-Scores gegenüber dem Ausgangswert nach 6 Wochen Behandlungsende.
|
Mit 6 Wochen
|
Sekundäre Ergebnismessungen
Ergebnis Maßnahme |
Maßnahmenbeschreibung |
Zeitfenster |
|---|---|---|
|
Eine Veränderung des Interferon-Alpha-Proteinspiegels
Zeitfenster: 6 Wochen
|
Veränderung der Interferon-Alpha-Proteinspiegel (fg/ml) über 6 Wochen pro Behandlungsarm.
|
6 Wochen
|
|
Eine Veränderung des zerebralen Blutflusses
Zeitfenster: 6 Wochen
|
Veränderung des zerebralen Blutflusses (ml/min/100 g Gewebe) über 6 Wochen pro Behandlungsarm.
|
6 Wochen
|
Mitarbeiter und Ermittler
Sponsor
Ermittler
- Hauptermittler: Yanick Crow, University of Edinburgh
Publikationen und hilfreiche Links
Studienaufzeichnungsdaten
Haupttermine studieren
Studienbeginn (Tatsächlich)
Primärer Abschluss (Tatsächlich)
Studienabschluss (Tatsächlich)
Studienanmeldedaten
Zuerst eingereicht
Zuerst eingereicht, das die QC-Kriterien erfüllt hat
Zuerst gepostet (Tatsächlich)
Studienaufzeichnungsaktualisierungen
Letztes Update gepostet (Tatsächlich)
Letztes eingereichtes Update, das die QC-Kriterien erfüllt
Zuletzt verifiziert
Mehr Informationen
Begriffe im Zusammenhang mit dieser Studie
Schlüsselwörter
Zusätzliche relevante MeSH-Bedingungen
- Pathologische Prozesse
- Erkrankungen des Nervensystems
- Erkrankungen des Immunsystems
- Autoimmunerkrankungen
- Erkrankung
- Angeborene Anomalien
- Syndrom
- Autoimmunerkrankungen des Nervensystems
- Missbildungen des Nervensystems
- Molekulare Mechanismen der pharmakologischen Wirkung
- Antiinfektiva
- Antivirale Mittel
- Reverse-Transkriptase-Inhibitoren
- Inhibitoren der Nukleinsäuresynthese
- Enzym-Inhibitoren
- Anti-HIV-Agenten
- Antiretrovirale Mittel
- Antimetaboliten
- Lamivudin
- Zidovudin
- Abacavir
- Dideoxynucleoside
Andere Studien-ID-Nummern
- AC19167
Plan für individuelle Teilnehmerdaten (IPD)
Planen Sie, individuelle Teilnehmerdaten (IPD) zu teilen?
Arzneimittel- und Geräteinformationen, Studienunterlagen
Studiert ein von der US-amerikanischen FDA reguliertes Arzneimittelprodukt
Studiert ein von der US-amerikanischen FDA reguliertes Geräteprodukt
Diese Informationen wurden ohne Änderungen direkt von der Website clinicaltrials.gov abgerufen. Wenn Sie Ihre Studiendaten ändern, entfernen oder aktualisieren möchten, wenden Sie sich bitte an register@clinicaltrials.gov. Sobald eine Änderung auf clinicaltrials.gov implementiert wird, wird diese automatisch auch auf unserer Website aktualisiert .
Klinische Studien zur Aicardi-Goutières-Syndrom
-
IRCCS Fondazione Stella MarisAbgeschlossenAicardi-Goutières-Syndrom (AGS)Italien
-
Assistance Publique - Hôpitaux de ParisUnité de Recherche Clinique Necker Cochin, FranceAbgeschlossen
-
Transposon Therapeutics, Inc.BeendetAicardi-Goutières-Syndrom (AGS)Frankreich, Italien, Vereinigtes Königreich
-
Adeline Vanderver, MDEli Lilly and CompanyAbgeschlossen
-
Children's Hospital of PhiladelphiaEunice Kennedy Shriver National Institute of Child Health and Human Development... und andere MitarbeiterZurückgezogenAicardi-Goutières-SyndromVereinigte Staaten
-
Eli Lilly and CompanyFür die Vermarktung zugelassenChronisch atypische neutrophile Dermatose mit Lipodystrophie und erhöhter Temperatur (CANDLE) | Juvenile Dermatomyositis (JDM) | Stimulator of Interferon Genes (STING)-assoziierte Vaskulopathie mit Beginn während der Kindheit (SAVI) | Aicardi-Goutières-Syndrom (AGS)Vereinigte Staaten, Vereinigtes Königreich
-
Eli Lilly and CompanyBeendetAicardi-Goutières-Syndrom | Nakajo-Nishimura-Syndrom | Chronische atypische neutrophile Dermatose mit Lipodystrophie und erhöhtem Temperatursyndrom | STING-assoziierte Vaskulopathie mit Beginn im SäuglingsalterJapan
-
Baylor College of MedicineAicardi Syndrome FoundationRekrutierungStörungen des Gehirns | Aicardi-SyndromVereinigte Staaten
-
University of California, San FranciscoUniversity of Washington; California Institute of TechnologyRekrutierungStörungen des Gehirns | Aicardi-SyndromVereinigte Staaten
-
GlaxoSmithKlineNoch keine Rekrutierung
Klinische Studien zur Abacavir (ABC)
-
Johns Hopkins UniversityUniversity of Colorado, Denver; GlaxoSmithKlineAbgeschlossen
-
University of WashingtonEunice Kennedy Shriver National Institute of Child Health and Human Development...Beendet
-
Holland Bloorview Kids Rehabilitation HospitalUniversity of Alberta; University of Toronto; Dalhousie University; IWK Health Centre und andere MitarbeiterAktiv, nicht rekrutierendAutismus-Spektrum-Störung | Soziale Kommunikationsstörung | Autismusbedingte Sprachverzögerung | Autismus-Spektrum-Störung mit beeinträchtigter funktionaler Sprache | Autismus oder autistische MerkmaleKanada
-
National Institute of Allergy and Infectious Diseases...Eunice Kennedy Shriver National Institute of Child Health and Human Development... und andere MitarbeiterAbgeschlossenHIV-InfektionenVereinigte Staaten, Südafrika, Thailand, Botswana
-
ViiV HealthcareGlaxoSmithKlineAbgeschlossenHIV infektion | Infektion, Human Immunodeficiency Virus IVereinigte Staaten, Kanada, Puerto Rico
-
Sidney Kimmel Cancer Center at Thomas Jefferson...Abgeschlossen
-
National Taiwan University HospitalAbgeschlossenLifestyle-Risikominderung | Ältere Erwachsene | GemeinschaftswohnungTaiwan
-
University of California, San FranciscoNational Institute of Mental Health (NIMH)AbgeschlossenDepressive Symptome | AngstsymptomeVereinigte Staaten
-
Gilead SciencesAbgeschlossenHIV infektionVereinigte Staaten, Puerto Rico, Kanada
-
PENTA FoundationAbgeschlossenHIV infektionFrankreich, Deutschland, Italien, Spanien, Vereinigtes Königreich