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Hemmung der reversen Transkription beim Aicardi-Goutières-Syndrom (AGS-RTI)

7. Mai 2024 aktualisiert von: University of Edinburgh

Hemmung der reversen Transkription in Typ-I-Interferon-vermittelter Neuropathologie

Das Aicardi-Goutières-Syndrom (AGS) ist eine Erkrankung des Kindesalters, die insbesondere das Gehirn und die Haut betrifft. Es besteht ein enger Zusammenhang zwischen AGS und erhöhten Mengen einer Chemikalie namens Interferon. Normalerweise produziert der Mensch Interferon nur, wenn er mit einem Virus infiziert ist. Bei AGS gibt es keine Virusinfektion. Stattdessen werden die Zellen in den Zellen der betroffenen Patienten verwirrt, indem sie glauben, dass ihr eigenes genetisches Material von einem Virus stammt. Dadurch produzieren sie ständig Interferon, das als zellschädigendes Gift wirkt. Die Forscher wollen AGS-Patienten mit Arzneimitteln behandeln, die als Reverse-Transkriptase-Hemmer (RTIs) bezeichnet werden und zur Bekämpfung des HIV-1-Virus eingesetzt werden, das AIDS verursacht. Die Forscher werden die Wirkung der Behandlung auf den Interferonspiegel überwachen und sich andere Marker ansehen, die uns Hinweise darauf geben könnten, wie die Medikamente wirken. Die Studie wird vom Medical Research Council finanziert und umfasst Experten aus Edinburgh, Birmingham, Manchester und dem Great Ormond Street Hospital.

Studienübersicht

Detaillierte Beschreibung

Das Aicardi-Goutières-Syndrom (AGS) ist eine schwere Kinderkrankheit des Gehirns, die mit sehr hohen Spiegeln einer Chemikalie namens Typ-I-Interferon einhergeht. Normalerweise produziert der Mensch Interferon nur, wenn er mit einem Virus infiziert ist. Bei AGS gibt es keine offensichtliche Virusinfektion. Stattdessen wird angenommen, dass aufgrund von Veränderungen (Mutationen) im genetischen Code bei diesen Personen die Zellen im Körper getäuscht werden, zu glauben, dass die eigene DNA der Person viral ist – das heißt, es gibt eine Verwirrung, wenn man „selbst“ sagt “ von „Nicht-Selbst“.

Tatsächlich besteht ein großer Teil unserer eigenen DNA aus alten Viren (als „endogenes Retrovirus“ und manchmal auch als „Junk-DNA“ bezeichnet), die über Millionen von Jahren in unser eigenes genetisches Material aufgenommen wurden. Diese endogenen Retroviren können immer noch wie ein Virus wirken, das von außerhalb des Körpers kommt, so dass sie kontrolliert werden müssen. Die Ermittler haben sich gefragt, ob die genetischen Veränderungen, die AGS verursachen, bedeuten, dass diese normalen Kontrollmechanismen nicht funktionieren. Wenn dies zutrifft, könnten die endogenen Retroviren damit beginnen, Kopien von sich selbst anzufertigen, die von unserem Immunsystem möglicherweise als „fremd“ (d. h. viral) erkannt werden, was zur kontinuierlichen Produktion von Interferon führt, das dann die Zellen darin schädigt unser Körper.

Da Menschen den genetischen Code nicht in jeder Zelle reparieren können, möchten die Forscher AGS-Patienten mit Medikamenten behandeln, die Reverse-Transkriptase-Inhibitoren (RTIs) genannt werden. RTIs werden verwendet, um das HIV-1-Virus zu bekämpfen, das AIDS verursacht. Im Fall von AGS behandelt es nicht HIV-1, aber die Forscher fragen sich, ob die gleichen Medikamente in der Lage sein könnten, endogene Retroviren zu kontrollieren, die die Interferonproduktion antreiben. Tatsächlich haben die Forscher in einer kürzlich abgeschlossenen Studie frühe Informationen gesammelt, die darauf hindeuten, dass die Behandlung von Patienten mit AGS mit RTIs über ein Jahr zu einer Verringerung des Interferonspiegels führte, wobei die Werte wieder anstiegen, als wir die Medikamente absetzten.

Die aktuelle Studie umfasst drei Behandlungsarme und eine Bewertung des Interferonstatus und anderer Marker, von denen wir glauben, dass sie uns Informationen über AGS und darüber geben, wie RTIs bei der Behandlung von AGS wirken können.

Diese Studie ist von potenzieller Bedeutung für Patienten mit AGS und ihre Familien, da es derzeit keine zugelassenen Medikamente für diese Erkrankung gibt. Aus wissenschaftlicher Sicht wird das Projekt von erheblichem Interesse sein, wenn die Ergebnisse die Möglichkeit unterstützen, dass „Junk-DNA“ mit menschlichen Krankheiten in Verbindung gebracht werden kann. RTIs sind sehr sichere Medikamente, die bei Millionen von Menschen mit HIV-1 auf der ganzen Welt eingesetzt wurden. Sollten sich die Ergebnisse als überzeugend herausstellen, könnte es nach Ansicht der Forscher sinnvoll sein, über den Einsatz von RTIs zur Behandlung anderer Krankheiten nachzudenken, die ebenfalls mit erhöhten Spiegeln von Typ-I-Interferon in Verbindung gebracht werden, beispielsweise die relativ häufige Immunerkrankung namens systemischer Lupus erythematodes.

Studientyp

Interventionell

Einschreibung (Tatsächlich)

13

Phase

  • Phase 2

Kontakte und Standorte

Dieser Abschnitt enthält die Kontaktdaten derjenigen, die die Studie durchführen, und Informationen darüber, wo diese Studie durchgeführt wird.

Studienorte

Teilnahmekriterien

Forscher suchen nach Personen, die einer bestimmten Beschreibung entsprechen, die als Auswahlkriterien bezeichnet werden. Einige Beispiele für diese Kriterien sind der allgemeine Gesundheitszustand einer Person oder frühere Behandlungen.

Zulassungskriterien

Studienberechtigtes Alter

3 Jahre bis 11 Jahre (Kind)

Akzeptiert gesunde Freiwillige

Nein

Beschreibung

Einschlusskriterien:

  • Patienten mit Mutationen in TREX1, den drei Komponenten des RNase-H2-Komplexes (RNASEH2A, RNASEH2B, RNASEH2C: gelten als ein Genotyp) oder SAMHD1.
  • Zum Zeitpunkt der Einstellung älter als 3 Monate und jünger als 16 Jahre
  • Wohnsitz im Vereinigten Königreich (UK)
  • Einverständniserklärung der Eltern oder des persönlichen gesetzlichen Vertreters
  • Um in die Studie aufgenommen zu werden, muss ein Patient entweder das Impfprogramm zwei Wochen vor Beginn der Studie abgeschlossen haben oder bis zum Ende der Studie ungeimpft bleiben oder zustimmen, die Impfung bis unmittelbar nach einem Studienmedikamentenarm aufzuschieben, damit es dort ist ist ein Zeitraum von mindestens zwei Wochen nach der Impfung und vor Beginn des folgenden Arzneimittelarms.

Ausschlusskriterien:

  • Patienten mit AGS aufgrund von Mutationen in ADAR1 und IFIH1 werden nicht berücksichtigt, da die Induktion von Interferon in Bezug auf diese Genotypen keinen Schritt der reversen Transkription beinhaltet.
  • Vorbestehende Erkrankung, die nicht auf AGS zurückzuführen ist und die die Anwendung von Zidovudin, Lamivudin und Abacavir ausschließen würde
  • Patienten mit abnorm niedrigen Neutrophilenzahlen (
  • Teilnahme an einer anderen Clinical Trial of an Investigational Medicinal Product (CTIMP)-Studie
  • Schwangerschaft
  • Stillen
  • Infektion mit Hepatitis B und C
  • Potenzielle Überempfindlichkeit gegen Abacavir, bewertet gemäß HLA-B*5701-Status
  • Überempfindlichkeit gegen die Wirkstoffe oder einen der in Abschnitt 6.1 der Zusammenfassung der Merkmale des Arzneimittels (SPC) aufgeführten sonstigen Bestandteile
  • Wenn der Teilnehmer nach Meinung des Prüfarztes die Anforderungen des Studienprotokolls nicht erfüllen kann

Studienplan

Dieser Abschnitt enthält Einzelheiten zum Studienplan, einschließlich des Studiendesigns und der Messung der Studieninhalte.

Wie ist die Studie aufgebaut?

Designdetails

  • Hauptzweck: Behandlung
  • Zuteilung: Nicht randomisiert
  • Interventionsmodell: Crossover-Aufgabe
  • Maskierung: Keine (Offenes Etikett)

Waffen und Interventionen

Teilnehmergruppe / Arm
Intervention / Behandlung
Aktiver Komparator: Abacavir (ABC)
Die Teilnehmer erhalten Abacavir (ABC) für 6 Wochen und 4 Wochen Auswaschung.
Tabletten oder Lösung zum Einnehmen
Aktiver Komparator: Lamivudin (3TC)
Die Teilnehmer erhalten Lamivudin (3TC) für 6 Wochen und 4 Wochen Auswaschung.
Tablette oder orale Lösung
Aktiver Komparator: Abacavir (ABC)+Lamivudin (3TC)+Zidovudin (AZT)
Die Teilnehmer erhalten Abacavir (ABC)+Lamivudin (3TC)+Zidovudin (AZT) für 6 Wochen und 4 Wochen Washout.
Tablette oder orale Lösung

Was misst die Studie?

Primäre Ergebnismessungen

Ergebnis Maßnahme
Maßnahmenbeschreibung
Zeitfenster
Bestimmen Sie, ob die Verwendung der Reverse-Transkriptase-Inhibitoren Abacavir (ABC), Lamivudin (3TC) und Zidovudin (AZT) die Interferon (IFN)-Signalgebung bei Patienten mit Mutationen in TREX1, RNASEH2A, RNASEH2B, RNASEH2C oder SAMHD1 reduziert
Zeitfenster: Mit 6 Wochen
Das primäre Ergebnis ist eine Veränderung des Interferon(IFN)-Scores gegenüber dem Ausgangswert nach 6 Wochen Behandlungsende.
Mit 6 Wochen

Sekundäre Ergebnismessungen

Ergebnis Maßnahme
Maßnahmenbeschreibung
Zeitfenster
Eine Veränderung des Interferon-Alpha-Proteinspiegels
Zeitfenster: 6 Wochen
Veränderung der Interferon-Alpha-Proteinspiegel (fg/ml) über 6 Wochen pro Behandlungsarm.
6 Wochen
Eine Veränderung des zerebralen Blutflusses
Zeitfenster: 6 Wochen
Veränderung des zerebralen Blutflusses (ml/min/100 g Gewebe) über 6 Wochen pro Behandlungsarm.
6 Wochen

Mitarbeiter und Ermittler

Hier finden Sie Personen und Organisationen, die an dieser Studie beteiligt sind.

Ermittler

  • Hauptermittler: Yanick Crow, University of Edinburgh

Publikationen und hilfreiche Links

Die Bereitstellung dieser Publikationen erfolgt freiwillig durch die für die Eingabe von Informationen über die Studie verantwortliche Person. Diese können sich auf alles beziehen, was mit dem Studium zu tun hat.

Studienaufzeichnungsdaten

Diese Daten verfolgen den Fortschritt der Übermittlung von Studienaufzeichnungen und zusammenfassenden Ergebnissen an ClinicalTrials.gov. Studienaufzeichnungen und gemeldete Ergebnisse werden von der National Library of Medicine (NLM) überprüft, um sicherzustellen, dass sie bestimmten Qualitätskontrollstandards entsprechen, bevor sie auf der öffentlichen Website veröffentlicht werden.

Haupttermine studieren

Studienbeginn (Tatsächlich)

24. August 2022

Primärer Abschluss (Tatsächlich)

11. März 2024

Studienabschluss (Tatsächlich)

11. März 2024

Studienanmeldedaten

Zuerst eingereicht

14. Juli 2020

Zuerst eingereicht, das die QC-Kriterien erfüllt hat

28. Januar 2021

Zuerst gepostet (Tatsächlich)

29. Januar 2021

Studienaufzeichnungsaktualisierungen

Letztes Update gepostet (Tatsächlich)

9. Mai 2024

Letztes eingereichtes Update, das die QC-Kriterien erfüllt

7. Mai 2024

Zuletzt verifiziert

1. Juni 2023

Mehr Informationen

Begriffe im Zusammenhang mit dieser Studie

Plan für individuelle Teilnehmerdaten (IPD)

Planen Sie, individuelle Teilnehmerdaten (IPD) zu teilen?

NEIN

Arzneimittel- und Geräteinformationen, Studienunterlagen

Studiert ein von der US-amerikanischen FDA reguliertes Arzneimittelprodukt

Nein

Studiert ein von der US-amerikanischen FDA reguliertes Geräteprodukt

Nein

Diese Informationen wurden ohne Änderungen direkt von der Website clinicaltrials.gov abgerufen. Wenn Sie Ihre Studiendaten ändern, entfernen oder aktualisieren möchten, wenden Sie sich bitte an register@clinicaltrials.gov. Sobald eine Änderung auf clinicaltrials.gov implementiert wird, wird diese automatisch auch auf unserer Website aktualisiert .

Klinische Studien zur Aicardi-Goutières-Syndrom

Klinische Studien zur Abacavir (ABC)

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