病院から家庭への影響：外科的新生児とその親のための早産児環境の最適化（H-HOPE） (H-HOPE)

主要目的：本研究の主要目的は、先天性疾患を有し大手術を必要とする乳児を対象に、H-HOPE介入と標準ICUケアの比較による早期栄養摂取、成長および神経発達への影響を検討することです。仮説には以下が含まれます：

H1. 先天性疾患を有する乳児がH-HOPE介入を受けた場合、標準ケアと比較してICU退院時および生後3～4ヶ月時点でより良好なアウトカムが得られると仮定します：

H1.1 摂食前の状態および行動的合図により測定される行動組織の改善。

H1.2 唾液コルチゾール反応性により測定される神経内分泌機能の改善。 H1.3 より迅速な経口摂取の進展と成長。 H1.4 乳児運動能力検査、乳幼児発達質問票、家庭での経口摂取に関する保護者報告により測定される神経発達の改善。

副次目的：本研究の副次目的は、先天性疾患を有し手術を必要とする乳児の保護者を対象に、H-HOPE介入が保護者の精神的健康、ICU退院時の保護者の神経内分泌学的アウトカム、および親子相互作用に及ぼす影響を評価することです。また、保護者の生活環境とH-HOPEに関連する親子アウトカムとの潜在的な関係性を探求することも含まれます。仮説には以下が含まれます：

H2. H-HOPE介入を受けた先天性疾患児の保護者は、以下を含むより良好なアウトカムが得られると仮定します：

H2.1 ICU退院時の周産期うつ病、不安、育児自信スコア、および生後3～4ヶ月時の周産期PTSDにより測定される精神的健康の改善。

H2.2 唾液コルチゾール反応性により測定される神経内分泌機能の改善。 H3. H-HOPE介入を受けた親子ペアは、ICU退院時の授食中の親子相互作用がより良好であると仮定します。

H3.1 H-HOPE介入を受けた保護者は、介入が乳児との関係に与えた肯定的な影響を報告すると仮定します。

背景：世界では推定6%の乳児が先天性疾患を持って生まれます。先天性疾患は出生前の発達段階で生じる構造的異常です。これらの疾患は小児における罹患、障害、死亡の主要な原因となっています。先天性心疾患を含む先天性疾患を持つ乳児は、新生児期に集中治療室（ICU）での専門的ケアおよび大手術を必要とすることが多くあります。米国の家族および国家は、先天性疾患に関連する費用負担を共有しており、病院費用のみで年間26億ドルと推定されています。本申請書では「先天性疾患」という用語は、大手術を必要とする出生異常を持つ新生児を指します。

心臓性および非心臓性先天性疾患の両方を持つ乳児において神経発達障害の重大なリスクが存在するため、神経発達アウトカムを改善する研究が不可欠です。先天性疾患を持つ乳児の早期神経発達障害には、行動組織化、経口摂取、成長の困難さが含まれ、入院期間の延長につながります。複雑な先天性心疾患を持つ乳児の相当数は、認知、運動、言語発達の遅延および心理社会的問題を含む神経発達障害を有し、これらは青年期および成人期まで持続することが多くあります。新生児手術を必要とする非心臓性先天性疾患を持つ1～3歳児の23～25%に認知、運動、言語の遅延が観察されています。

先天性疾患児の保護者は、不安、うつ病、トラウマ症状、心的外傷後ストレス障害（PTSD）を含む、精神的健康問題の高いリスクに直面します。先天性心疾患の矯正手術後の数週間から数ヶ月の間に、保護者の25～50%がうつ病および/または不安症状を報告し、11～68%がPTSDに一致する症状を報告し、30～80%が重度の心理的苦痛を報告しています。これらの精神的健康問題は、乳児の診断、早期手術と入院の必要性、期待された育児経験の喪失によって引き起こされる保護者のストレスと悲嘆によって誘発される可能性があります。保護者の精神的健康問題に関連する早期の親子関係の変化は、親子のアウトカムを著しく損なう可能性があります。

頻回かつ反復的な痛みとストレスへの曝露は、先天性疾患を持つ乳児の神経内分泌機能に影響を与えます。これらの累積的曝露に関連する視床下部-下垂体-副腎系の慢性的活性化は、乳児の基礎コルチゾールレベルおよびコルチゾール反応性を変化させる可能性があります。ストレスは、短期的および長期的な神経発達障害に関連する脳の構造と機能の変化を引き起こす可能性があります。

新生児期に先天性疾患の修復手術を必要とする乳児の保護者は、健康な乳児の保護者よりも高いレベルのストレスを経験します。これらは心理的および生理学的ストレス反応を引き起こす可能性があります。手術後の保護者のコルチゾール上昇は、退院後3ヶ月時点での心的外傷後ストレス症状と関連しています。

親子相互作用の質は、後の認知、言語、社会的発達に肯定的な影響を与える愛着形成に影響を与えます。先天性疾患を持つ親子は不適応な相互作用パターンを発展させるリスクがあります。保護者および乳児の要因がこの集団で観察される不適応な相互作用パターンに影響を与え、長期的なアウトカムに寄与します。

生態生物発達モデルは、子どもの生態学的（社会的および物理的環境）における早期経験が生物学に埋め込まれ、生涯にわたる神経発達と健康に影響を与えることを説明します。安全で安定した養育的関係という形での早期関係性の健康は、すべての子どもの健全な成長と発達に不可欠です。残念ながら、先天性疾患を持つ親子の関係は、保護者の生活環境、入院による分離、保護者と乳児のストレス曝露、乳児の行動変化および保護者の精神的健康の変化によって悪影響を受けます。この集団を対象とした早期関係性の健康に焦点を当てたエビデンスに基づく介入の必要性があり、乳児と保護者の両方を対象とした潜在的な介入を検討する研究が優先されるべきです。

先天性疾患を持つ親子が直面する親子関係の課題は、早期関係性の健康を対象とした介入によって対処できます。主に早産児を対象に研究されてきたH-HOPE介入は、最適な乳児発達、保護者の精神的健康、親子相互作用、ストレス反応性をサポートする多感覚行動介入です。H-HOPEには2つの構成要素があります：Parents+とMassage+です。訓練を受けた臨床家が参加型ガイダンスと経験的学習アプローチを用いてParents+を提供します。Parents+セッションでは、保護者は乳児の行動的合図を学び、Massage+中に乳児の合図を読み取り、解釈し、対応する方法を学びます。また、Massage+介入も学びます。これには保護者が通常乳児と行う行動（聴覚、触覚、視覚、前庭刺激）が含まれます。最初のParents+セッション後、保護者は乳児に1日最大2回Massage+を提供し始めます。Massage+の実施中、保護者は乳児の行動的合図を評価し、乳児の行動的および生理的反応を最適化するために必要に応じて行動を修正します。したがって、H-HOPE介入は、保護者が入院中の乳児の行動能力について学びながら、保護者の関与と親子相互作用をサポートします。H-HOPE介入は先天性疾患を持つ乳児とその保護者には実施されたことがありません。本研究はH-HOPEに関する既存の知識に貢献する可能性があります。

参加者数：合計40名の乳児とその片親または両親が研究に登録されます。参加者はH-HOPE介入群（N=20）または標準ICUケア群（N=20）に無作為に割り付けられます。

研究介入：H-HOPE（病院から家庭へ：早産児環境最適化）介入は多感覚行動介入です。H-HOPEには2つの構成要素があります：Parents+とMassage+。

Parents+：訓練を受けた研究チームメンバーがParents+トレーニングを提供します。Parents+セッションでは、保護者は乳児の行動的合図を学び、Massage+中に乳児の合図を読み取り、解釈し、対応する方法を学びます。また、Massage+介入も学びます。

Massage+：15分間の多感覚行動介入で、Parents+セッション中に保護者に教えられ、介入群の保護者が乳児に対して実施します。これには、赤ちゃんに話しかける（30秒）、赤ちゃんをマッサージする（10分；創部を避けるまたは赤ちゃんの耐容性に応じて調整可能）、視覚および前庭刺激（揺らす、顔を見せるを5分間）が含まれます。

保護者トレーニングは定期的に強化されます。乳児が適格基準を満たし、保護者がParents+セッションを完了した後、保護者は乳児に1日最大2回Massage+を提供し始めます。Massage+の実施中、保護者は乳児の行動的合図を評価し、乳児の反応を最適化するために必要に応じて修正します。ベッドサイド看護師、チャイルドライフスペシャリスト、リハビリテーションセラピストは、保護者が一時的にベッドサイドにいられない場合（例：兄弟姉妹の病気など）にMassage+を提供するよう訓練されます。

対照群の乳児は、1～4時間ごとの看護ケア、発達またはリハビリテーション療法、保護者の同室、保護者による抱擁、スキン・トゥ・スキンケア、または他の形態の乳児マッサージを含む可能性があるICU標準ケアを受けます。対照群の保護者には、研究とは無関係な乳児ケアクラスが提供され、乳児の睡眠や運動に関する情報が含まれます。専門スタッフは対照群の乳児にMassage+を提供しないよう教育されます。これはスタッフに徹底され、登録された各患者について毎日モニタリングされます。

研究手順：無作為化比較臨床試験を実施します。研究手順は以下に概説します。研究登録は、乳児が呼吸サポートおよび静脈内鎮痛薬を離脱している時期に行われる可能性があります。登録後、家族は介入群または対照群に無作為に割り付けられます。介入群の保護者はParents+トレーニングには参加しませんが、研究介入とは無関係な乳児クラスが提供されます。

登録された乳児が2リットルの経鼻カニューラ未満の呼吸サポートを受け、静脈内鎮痛薬から離脱した後、介入群の保護者は、耐容性に応じて乳児に1日2回Massage+介入を提供し始めます。保護者は必要に応じてMassage+を中止または調整できます。対照群の乳児は、標準的な保護者参加活動（抱擁、スキン・トゥ・スキン）を含む標準ICUケアを受けます。ベッドサイド研究記録票を使用して、保護者またはスタッフによるMassage+の頻度、乳児のMassage+耐容性（介入群）、保護者の同室、両群の親子活動を記録します。対照群の保護者には一般的な乳児ケアクラスも提供されます。

アウトカム指標は、ICU退院時およびICU退院後の修正月齢3～4ヶ月時点で完了します。