Bevordering van de haalbaarheid en aanvaardbaarheid van digitale cognitieve revalidatie bij sikkelcelziekte (ALL IN)

Het primaire doel van deze studie is het evalueren van de haalbaarheid van een nieuwe aanpak voor het verbeteren van cognitieve tekorten bij kinderen en adolescenten met sikkelcelziekte (SCD). SCD is een weinig onderzochte, levensbeperkende ziekte die elk jaar 100.000 mensen in de Verenigde Staten en meer dan 300.000 pasgeborenen wereldwijd treft. Jongeren met SCD lopen een aanzienlijk neurologisch risico gezien hun verhoogde kans op een openlijke beroerte en een stil herseninfarct. Maar zelfs individuen zonder tekenen van een herseninfarct vertonen lagere cognitieve prestaties vergeleken met gezonde broers en zussen, wat grotendeels te wijten is aan niet-beroerte ziekte-effecten op het centrale zenuwstelsel. Ziektegerelateerde cognitieve problemen zijn diffuus, maar hebben vaak invloed op de werkgeheugenfunctie. Zeer weinig studies hebben therapeutische benaderingen voor de behandeling van cognitieve tekorten bij SCZ onderzocht; Recent onderzoek ondersteunt echter het gebruik van een thuisgebaseerd eHealth-werkgeheugentrainingsprogramma (Cogmed). In een gerandomiseerde gecontroleerde studie resulteerde Cogmed-training (dat wil zeggen het herhaald en adaptief oefenen van werkgeheugenvaardigheden) in een verbeterd werkgeheugen, maar de therapietrouw was laag. Een vroege betrokkenheid bij het trainingsprogramma bleek voorspellend voor een betere therapietrouw. Daarom werd, in een poging om betrokkenheid te bevorderen, een verbeterde versie van het programma ontwikkeld die sociale ondersteuningscomponenten omvat (bijv. Cogmed Kickoff-evenementen voor meerdere gezinnen, sociale prikkels, ondersteuning voor peer-navigator) en geheugenstrategietraining. De studie zal de volgende specifieke doelstellingen evalueren in een eenarmige klinische pilotstudie: 1) Beoordeel de haalbaarheid van Cogmed+ (Cogmed plus sociale ondersteuningscomponenten en geheugenstrategietraining) bij jongeren met SCZ; en 2) Bepaal het effect van Cogmed+ op de therapietrouw. In dit onderzoek zullen 50 jongeren van 7 tot 16 jaar met SCZ een cognitieve screening ondergaan, waarna 30 deelnemers met werkgeheugenstoornissen zullen doorgaan naar het Cogmed+ programma. Deelnemers voltooien Cogmed 3-5 keer per week vanuit huis op een tablet gedurende 5-8 weken. Deelnemers zullen wekelijkse videoconferentiegesprekken bijwonen met een Cogmed-coach die de voortgang van de training zal beoordelen en geheugenstrategieën zal aanleren tijdens vier coachingsgesprekken (week 2-5). De resultaten zullen worden beoordeeld door het aantal voltooide Cogmed-sessies en de mate van deelname aan Cogmed Kickoff-evenementen en geheugenstrategietrainingen te onderzoeken. De resultaten zullen ook worden vergeleken met een historische vergelijkingsgroep van jongeren met SCD die de basisversie van Cogmed hebben voltooid. De bevindingen zullen cruciale gegevens opleveren over een nieuwe strategie voor het verbeteren van de toegang tot een effectieve behandeling voor jongeren met SCZ. Als een dergelijke uitgebreide aanpak gunstig blijkt te zijn, zullen de resulterende gegevens een gerandomiseerde, gecontroleerde studie informeren om de effectiviteit te onderzoeken van een getrapt zorgmodel dat selectief intensievere Cogmed-behandelingspakketten levert, alleen als dat nodig is. Deze onderzoekslijn, die praktische toegang en middelen in evenwicht brengt, zou kunnen dienen als een schaalbaar zorgmodel en de inspanningen kunnen aanwakkeren om SCZ-gerelateerde cognitieve stoornissen aan te pakken voor de miljoenen mensen die wereldwijd met SCZ leven.