Характеристика нарушений сна у детей с синдромом Туретта

Синдром Жиля де ла Туретта (СЖТ) — это нейроповеденческое состояние, характеризующееся стойкими моторными и вокальными тиками, с началом симптомов обычно в возрасте около шести лет. Тики описываются как внезапные, быстрые и повторяющиеся непроизвольные движения. Хотя основные клинические особенности СЖТ хорошо установлены, влияние СЖТ на сон у детей остается плохо изученным.

Трудности со сном часто сообщаются у детей, включая проблемы с засыпанием, частые ночные пробуждения, снижение эффективности сна, чрезмерную продолжительность сна и парасомнии, такие как ночные страхи и лунатизм. Все больше данных свидетельствует о том, что проблемы со сном очень распространены среди детей с СЖТ, при этом сообщаемые показатели нарушений сна варьируются в широких пределах от 9% до 80%. Наиболее частые нарушения сна, о которых сообщается в этой популяции, включают бессонницу, чрезмерную дневную сонливость и расстройства пробуждения. Помимо диагноза конкретных нарушений сна, исследования показали, что дети с СЖТ чаще всего демонстрируют удлиненное время засыпания и сниженную общую эффективность сна по сравнению с нормально развивающимися сверстниками. Учитывая, что сон играет критическую роль в дневном функционировании и является предиктором нейроразвития, когнитивных способностей и эмоционального благополучия, понимание проблем со сном у детей с СЖТ имеет жизненно важное значение.

Предыдущие исследования проблем сна у детей с СЖТ в основном использовали одно объективное исследование сна. Основным методом оценки сна является полисомнография (ПСГ) — исследование сна, измеряющее активность мозга, сердечную активность, движения глаз, мышечный тонус, движения конечностей и дыхательные паттерны. Одно исследование с использованием ПСГ показало, что у детей с СЖТ эффективность сна была снижена, а пробуждения увеличены по сравнению со здоровыми контрольными группами. Аналогично, другое исследование, использовавшее иной метод исследования сна — актиграфию (часы, отслеживающие движение и воздействие света для оценки сна и бодрствования), также обнаружило низкую эффективность сна и более высокий индекс фрагментации у детей с СЖТ. Однако повышенные пробуждения, наблюдаемые в этих исследованиях, оценивались в соответствии со стандартными критериями для всех анализов исследований сна. Таким образом, эти пробуждения нельзя напрямую приписать тикам, поскольку они представляют собой общую меру бодрствования во время сна. Более того, актиграфия показала низкую специфичность для обнаружения бодрствования во время сна, хотя она дает долгосрочное и натуралистическое представление о сне человека. Это контрастирует с ПСГ, на которую может влиять «эффект первой ночи», когда сон изменяется из-за незнакомой обстановки лаборатории сна. Следовательно, интеграция результатов как ПСГ, так и актиграфии обеспечит более тщательную оценку сна в этой популяции.

Кроме того, эти объективные методы оценки сна не отражают того, как ребенок или его родители воспринимают качество сна и его влияние на повседневную жизнь. Исследования, основанные на отчетах родителей при СЖТ, показывают высокие показатели сообщаемых нарушений сна и демонстрируют, что большая тяжесть тиков предсказывает увеличение проблем со сном и ухудшение дневного функционирования. Более того, исследования, сравнивающие согласованность объективных и субъективных показателей сна, показали расхождение. Субъективные отчеты о сне у детей с СЖТ постоянно недооценивали ночные пробуждения и переоценивали общее время сна по сравнению с результатами актиграфии и ПСГ. Это расхождение подчеркивает, что субъективные показатели отражают перцептивные и опытные аспекты сна, которые не фиксируются в физиологических записях, подчеркивая ценность включения целенаправленных субъективных показателей при исследовании проблем сна при СЖТ.

Предыдущие исследования проблем сна у детей с СЖТ не изучали пробуждения, связанные с тиками, полагались на один объективный метод для оценки паттернов сна и не сочетали объективные и субъективные показатели сна для предоставления всесторонней характеристики сна в этой популяции. Это указывает на пробел в исследованиях в отношении сочетания объективных данных ПСГ и актиграфии с субъективными отчетами. Для решения этого в настоящем исследовании будут применяться новые Индексы тиков во время анализа ПСГ у детей с СЖТ для количественной оценки связанных с тиками нарушений сна, наряду с недавно разработанным опросником «Тики во сне» для предоставления целостной оценки того, как СЖТ влияет на сон и дневное функционирование. Исследователи проверят гипотезу о том, что дети с СЖТ будут демонстрировать худшее качество сна, как объективно, так и субъективно, по сравнению с историческими контрольными данными здоровых детей.

Участники Это исследование включает ретроспективный анализ данных ПСГ и актиграфии детей с СЖТ, которые уже проходят обследование по поводу проблем со сном в Evelina London Children's Hospital. Все участники будут направлены в команду службы сна, известную как команда Tics and neuro-developmental movements (TandDEM), и будут соответствовать диагностическим критериям СЖТ согласно Международной классификации болезней (МКБ-10; F95.2).

Размер выборки Анализ мощности для определения размера выборки был выполнен с использованием программного обеспечения G*Power 3.1.9.6.

Опросник «Тики во сне» будет заполнен только детьми с СЖТ. Поскольку контрольная группа не будет включена, расчет размера выборки основан на обнаружении корреляции между ответами на опросник и объективными показателями (ПСГ и актиграфия). Априорный расчет мощности показал, что для обнаружения среднего эффекта (ρ = 0,5) с α = 0,05 и мощностью 80% требуется 29 участников. Для учета неполных данных будет набрано 34 ребенка с СЖТ для заполнения опросника «Тики во сне».

Размер выборки из 12-15 участников для ретроспективного анализа данных ПСГ и актиграфии подходит для этой части исследования. Это обеспечит достаточные данные для изучения того, могут ли Индексы тиков надежно оценить влияние, тяжесть и частоту тиков на сон. В будущем эти данные могут быть использованы для расчета надлежащих размеров эффекта для более крупного исследования с использованием Индексов тиков.

Индексы тиков Исследования ПСГ и актиграфии будут оценены с использованием последних рекомендаций AASM (версия 3.0). В рамках анализа ПСГ будут введены два новых Индекса тиков: один оценивает тики во время сна (Ts); другой оценивает тики во время сна, вызывающие пробуждение (Tsa). Индексы будут разбиты по каждой стадии сна (бодрствование, NREM1, NREM2, NREM3, REM). В Embla® RemLogic™ будет добавлена функция, позволяющая оценивать Индексы тиков непосредственно в программном обеспечении.

Опросник «Тики во сне» Будет создан специально разработанный опросник «Тики во сне» для предоставления субъективной оценки сна у детей с СЖТ. Он будет заполнен участниками при поддержке родителей/опекунов, чтобы зафиксировать как детские, так и родительские наблюдения влияния тиков на качество сна, сновидения и дневное функционирование. Кроме того, опросник будет собирать информацию о сопутствующих заболеваниях участников и принимаемых лекарствах.

Дизайн исследования Оценка сна у детей с СЖТ обычно включает двухнедельную актиграфию и стационарную ПСГ. Поскольку это ретроспективное исследование, эти обследования уже будут завершены в рамках их рутинного лечения. Подходящие участники будут идентифицированы через клиники сна, а критерии включения и исключения будут рассмотрены исследовательской группой.

После получения согласия и согласия участники будут приглашены заполнить опросник «Тики во сне» через ссылку Jisc. Затем данные ПСГ и актиграфии отобранных участников будут оценены с использованием Индексов тиков сертифицированным AASM физиологом сна.

Статистический анализ Статистический анализ будет выполнен в SPSS 30.0 (SPSS Inc., Чикаго, Иллинойс).

Будет применен t-критерий для независимых выборок для сравнения параметров сна детей с СЖТ с историческими контрольными данными здоровых детей, опубликованными в Руководстве по оценке AASM, версия 3.0 (2023). Этот тест определит, является ли разница в их параметрах сна (эффективность сна, общее время сна, индекс пробуждения и т.д.) реальной, статистически значимой разницей или обусловлена случайностью.

Индексы тиков будут рассчитаны как количество тиков в час, представленное как среднее ± стандартное отклонение (SD). Для сравнения Индексов тиков между стадиями сна и бодрствованием у одного и того же участника будет использован дисперсионный анализ с повторными измерениями, чтобы определить, влияет ли в целом стадия сна на Индекс тиков. Если да, могут быть применены пост-хок тесты, такие как поправка Бонферрони.

Для прямого сравнения Ts и Tsa у каждого участника может быть использован t-критерий для парных выборок. Это позволит исследовать, пробуждается ли ребенок в целом от тиков во время сна или продолжает спать во время тиков.

Наконец, альфа Кронбаха определит внутреннюю согласованность ответов, полученных из опросника, тем самым проверяя валидность этого нового опросника «Тики во сне». Для оценки конкретных ответов на опросник будут использованы описательные статистики, включая средние значения, стандартные отклонения, медианы и проценты.

Исследовательская этика и клиническое управление Этическое одобрение в настоящее время получается от Health Research Authority (HRA) [IRAS:362134, ожидается], наряду с управленческим одобрением от GSTT Research and Development (R&D). Перед сбором данных будет получено одобрение от Комитета по этике университета (EthOS) в Manchester Metropolitan University.

Ключевые результаты и влияние Это исследование направлено на валидацию вновь определенного Индекса тиков как объективного показателя нарушений сна у детей с СЖТ. Анализ данных актиграфии и ПСГ охарактеризует, как тики влияют на архитектуру сна, паттерны стадий сна и общее качество сна по сравнению с историческими контрольными данными здоровых детей. Сочетая объективные результаты актиграфии и ПСГ с субъективными отчетами из опросника «Тики во сне», это исследование опишет влияние, тяжесть и частоту тиков во сне и как это связано с воспринимаемым качеством сна и дневным функционированием.

Влияние этого исследования заключается в предоставлении первых систематических доказательств, поддерживающих Индекс тиков как прямой инструмент для оценки связанных с тиками нарушений сна. Оно также оценит возможность применения Индекса тиков в будущих более крупных исследованиях. Кроме того, это исследование углубит наше понимание того, как тики влияют на физиологию сна и как сон переживается детьми с СЖТ и их родителями. В конечном счете, эта работа внесет вклад в разработку стандартизированных инструментов оценки, которые могут быть использованы для оценки нарушений сна и поддержки улучшенного управления и лечения проблем сна у детей с СЖТ.