成肌细胞移植到杜氏肌营养不良症 (DMD) 患者
研究概览
详细说明
杜兴氏肌营养不良症 (DMD) 是一种遗传起源的退行性疾病,由于编码蛋白质抗肌萎缩蛋白的基因发生突变。 这种突变导致肌纤维中抗肌萎缩蛋白缺乏,通过以下机制引起进行性肌肉退化:(1)抗肌萎缩蛋白缺乏导致肌纤维极易发生肌肉收缩-松弛,导致肌纤维频繁损伤和坏死; (2)坏死之后是肌纤维再生,只要肌肉的再生能力没有耗尽; (3)当肌肉的再生能力耗尽时,肌纤维就会萎缩,最终丢失; (4)纤维化和脂肪浸润代替丢失的肌纤维。 这种进行性肌肉破坏发生在四肢和躯干的大部分肌肉中,导致肌肉力量进行性丧失、肌腱挛缩、限制性呼吸功能不全和 17 至 30 岁之间的过早死亡。
从健康供体获得的成肌细胞移植是 DMD 的潜在治疗方法。 肌肉注射后,供体成肌细胞与患者的肌纤维融合,将正常的抗肌萎缩蛋白基因引入其中。 在之前的 1A 期临床试验中,研究人员证明,移植从健康供体的肌肉活检中生长的成肌细胞会在 DMD 肌纤维中引入正常的抗肌萎缩蛋白基因,随后正常抗肌萎缩蛋白 mRNA 的表达和抗肌萎缩蛋白在 DMD 肌纤维中的恢复几个肌纤维。
此 I/II 期临床试验的目的是研究在 DMD 患者的一块肌肉(在本例中为桡侧腕伸肌)中移植正常成肌细胞是否安全,以及是否会提高该肌肉的力量。 患者将移植来自健康供体肌肉活检的成肌细胞。 每立方厘米将注射三千万个成肌细胞,肌肉体积逐渐增大(即 3、6 和 9 立方厘米)。 对侧肌肉将注射生理盐水作为对照。 患者和研究人员将对注射细胞的一侧视而不见。 将在移植后 3 个月测量两块肌肉的强度,以验证成肌细胞移植是否增加了肌肉强度。 如果没有显着的强度增加,则该患者的方案将立即终止。 如果力量显着增加,患者将在免疫抑制下维持至 6 个月,并重新评估肌肉力量。
因此,这项针对 DMD 患者的 I/II 期临床试验的目标是:
主要目标:
评估在整个肌肉(在他克莫司的免疫抑制下)高密度注射供体成肌细胞的程序的安全性。
次要目标:
- 评估成肌细胞移植是否导致供体来源的抗肌萎缩蛋白阳性肌纤维的存在。
评估成肌细胞移植是否改善肌肉力量或预防或减缓肌肉无力的进展,如以下参数所示:
2.1) 与相同肌肉的移植前值相比,在成肌细胞移植后 12 或 24 周,受试者通过桡侧腕伸肌进行的腕部伸展的自主力量增加。
2.2) 与相同肌肉的移植前疲劳值相比,在成肌细胞移植后 12 或 24 周,通过桡侧腕伸肌进行的受试者腕部伸展的自主力量疲劳减少。
2.3) 与对照对侧肌肉相比,减少注射成肌细胞肌肉无力的进展。
- 验证他克莫司免疫抑制在成肌细胞移植中控制急性排斥反应的长期有效性(通过检查表达正常抗肌萎缩蛋白的肌纤维的存在和特异性免疫反应的缺乏)
研究类型
注册 (预期的)
阶段
- 阶段2
- 阶段1
联系人和位置
学习联系方式
- 姓名:Craig Campbell, MD MSc FRCPC
- 电话号码:(519) 685-8332
- 邮箱:craig.campbell@lhsc.on.ca
研究联系人备份
- 姓名:Jacques Tremblay, PhD
- 电话号码:47307 (418)-525-4444
- 邮箱:Jacques-P.Tremblay@crchul.ulaval.ca
学习地点
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Quebec、加拿大、G1V 4G2
- 招聘中
- Centre de recherche du CHU de Quebec - CHUL
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Ontario
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London、Ontario、加拿大、N6A 4G5
- 招聘中
- Children's Hospital London Health Sciences Centre
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参与标准
资格标准
适合学习的年龄
接受健康志愿者
有资格学习的性别
描述
纳入标准:
- 必须确认 DMD 的临床诊断(即,通过鉴定与 DMD 相容的抗肌萎缩蛋白基因突变或在患有 DMD 的受试者的肌肉活检中存在少于 10% 的抗肌萎缩蛋白阳性纤维来证明支持确认)。
- 受试者必须年满 16 岁。
- 男性
- 如果使用皮质类固醇,必须在成肌细胞移植前和整个试验期间维持稳定剂量 6 个月
- 应该有潜在的单倍型相容供体(父亲、母亲、年满 18 岁的兄弟或姐妹)。
- 受试者必须能够移动两个手腕,MRC 量表分数大于或等于 2。
- 受试者必须接种过肺炎球菌和流感嗜血杆菌疫苗。
- 对于性活跃的受试者,在研究期间愿意放弃性交或使用屏障或医学避孕方法。
- 对于需要辅助通气的受试者,在第一次成肌细胞移植前 3 个月稳定的无创通气参数方案,并预计他们将在整个研究过程中采用稳定的方案。
- 受试者和捐赠者的书面知情同意书。
排除标准:
- 感官检查异常
- 血象持续存在异常值(红细胞、白细胞、血红蛋白或血小板超出实验室正常范围)。
- 有慢性感染史。
- 异常的糖化血红蛋白水平和/或空腹血糖(超出实验室正常范围的值)
- 以前的肿瘤。
- 既往结核病史或潜伏性结核病的潜在携带者。
- 研究者确定的与 DMD 无关的任何具有临床意义的心脏、内分泌、血液、肝脏、免疫、代谢、泌尿、肺、神经、皮肤、精神病、肾脏和/或其他主要疾病
- 肾脏问题的既往病史或提示肾脏问题的实验室分析(胱抑素 C、血尿素氮、超出实验室正常范围的电解质)。
- 先前对任何桡侧腕伸肌进行过活检或肌内注射。
- 参与成肌细胞移植 1A 期的受试者
- 受试者在上个月内使用了与他克莫司不相容的药物(参见方案第 6 节“合并用药”)。 如果受试者以前使用过其中一种药物,则他克莫司起效前的清除期应至少为 1 个月。
- 受试者的 HIV-1、HIV-2、抗原 HIV-1、HBC(乙型肝炎表面抗原 (HBsAg) 和乙型肝炎核心抗原)HCV、HTLV-1 和抗 HTLV-2 检测呈阳性。
- 受试者在过去 6 个月内接受过桡侧腕伸肌肌电图检查。
- 受试者血清中预先存在针对供体淋巴细胞的抗体。
- 任何可能影响肌肉功能(例如 第一次成肌细胞移植后3个月内服用氯沙坦、辅酶Q10、绿茶提取物、艾地苯醌、肌酸、营养补充剂等)。
- 第一次成肌细胞移植后 3 个月内心脏药物(ACE 抑制剂、β 受体阻滞剂等)的任何变化。
- 在第一次成肌细胞移植前 3 个月内进行过任何上肢手术或骨折,或计划在试验过程中进行手术。
- 没有可用的单倍型兼容供体。
- 研究者或申办者认为受试者不愿意或不能理解和遵守本协议的要求。
- 既往结核病史或潜伏性结核病的潜在携带者。
- 成肌细胞移植后 6 个月内曾接受过任何其他研究性产品的治疗。
学习计划
研究是如何设计的?
设计细节
- 主要用途:治疗
- 分配:随机化
- 介入模型:单组
- 屏蔽:四人间
武器和干预
参与者组/臂 |
干预/治疗 |
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实验性的:成肌细胞移植与力量
将在患者前臂之一的桡侧腕伸肌中每立方厘米移植 3000 万个成肌细胞,并重悬于盐水中。
将在 3 和 6 个月后评估强度,并在 3 或 6 个月后评估抗肌萎缩蛋白的存在。
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将在患者前臂之一的桡侧腕伸肌中每立方厘米移植 3000 万个成肌细胞,重悬于盐水中(每立方厘米肌肉总共需要 0.5 毫升悬浮液)。
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SHAM_COMPARATOR:盐水注射和强度
在前臂中使用的相同盐水溶液,但没有细胞,将在对侧患者前臂的桡侧腕伸肌中以类似的每立方厘米注射。
将在 3 和 6 个月后评估强度,并在 3 或 6 个月后评估抗肌萎缩蛋白的存在。
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生理盐水(与第一次干预中用于重悬去成肌细胞的溶液相同)将类似地注射到对侧患者前臂的桡侧腕伸肌中(每立方厘米肌肉总共注射 0.5 毫升生理盐水)。
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研究衡量的是什么?
主要结果指标
结果测量 |
措施说明 |
大体时间 |
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作为安全措施的严重和非严重不良事件的参与者人数。
大体时间:长达 6 个月
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将监测患者因移植引起的局部和全身潜在不良反应以及与他克莫司免疫抑制相关的不良反应。
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长达 6 个月
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次要结果测量
结果测量 |
措施说明 |
大体时间 |
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成肌细胞移植后 3 或 6 个月肌肉活检中抗肌萎缩蛋白阳性纤维的百分比。
大体时间:成肌细胞移植后 6 个月
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肌营养不良蛋白阳性纤维的存在将在成肌细胞移植后 6 个月进行的肌肉活检中进行评估。
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成肌细胞移植后 6 个月
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桡侧腕伸肌的力量。
大体时间:成肌细胞移植后 3 个月和 6 个月。
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将在成肌细胞移植后 3 个月和 6 个月评估两个桡侧腕伸肌的强度,以评估这种移植是否提高了肌肉力量,预防或减缓了肌肉无力的进展。
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成肌细胞移植后 3 个月和 6 个月。
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存在针对供体抗原的细胞和体液反应
大体时间:移植后每 4 周一次,持续 6 个月
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为了评估抗体介导的免疫反应,将在第 D-14 天和第 15 天、第 4 周和每 4 周根据受试者的移植模式在治疗计划结束前以及第 3 周和第 3 周获取血样。 6个月的随访。
这些血样将用于交叉配血以确定受试者是否产生与供体成肌细胞反应的抗体。
将通过流式细胞术检测针对供体成肌细胞的抗体。
针对供体 HLA I 类和 II 类抗原的抗体也将通过流式细胞术使用单个 HLA 抗原包被的珠子(Flow PRA 珠子,One Lambda,Canoga Park,CA)进行评估。
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移植后每 4 周一次,持续 6 个月
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合作者和调查者
调查人员
- 首席研究员:Craig Campbell, MD MSc FRCPC、University of Western Ontario, Canada
- 首席研究员:Jack Puymirat, MD、Centre de recherche du CHU de Québec
出版物和有用的链接
一般刊物
- Skuk D, Goulet M, Roy B, Piette V, Cote CH, Chapdelaine P, Hogrel JY, Paradis M, Bouchard JP, Sylvain M, Lachance JG, Tremblay JP. First test of a "high-density injection" protocol for myogenic cell transplantation throughout large volumes of muscles in a Duchenne muscular dystrophy patient: eighteen months follow-up. Neuromuscul Disord. 2007 Jan;17(1):38-46. doi: 10.1016/j.nmd.2006.10.003. Epub 2006 Dec 4.
- Skuk D, Goulet M, Roy B, Chapdelaine P, Bouchard JP, Roy R, Dugre FJ, Sylvain M, Lachance JG, Deschenes L, Senay H, Tremblay JP. Dystrophin expression in muscles of duchenne muscular dystrophy patients after high-density injections of normal myogenic cells. J Neuropathol Exp Neurol. 2006 Apr;65(4):371-86. doi: 10.1097/01.jnen.0000218443.45782.81.
- Skuk D, Vilquin JT, Tremblay JP. Experimental and therapeutic approaches to muscular dystrophies. Curr Opin Neurol. 2002 Oct;15(5):563-9. doi: 10.1097/00019052-200210000-00007.
- Hogrel JY, Zagnoli F, Canal A, Fraysse B, Bouchard JP, Skuk D, Fardeau M, Tremblay JP. Assessment of a symptomatic Duchenne muscular dystrophy carrier 20 years after myoblast transplantation from her asymptomatic identical twin sister. Neuromuscul Disord. 2013 Jul;23(7):575-9. doi: 10.1016/j.nmd.2013.04.007. Epub 2013 May 31.
研究记录日期
研究主要日期
学习开始
初级完成 (预期的)
研究完成 (预期的)
研究注册日期
首次提交
首先提交符合 QC 标准的
首次发布 (估计)
研究记录更新
最后更新发布 (实际的)
上次提交的符合 QC 标准的更新
最后验证
更多信息
与本研究相关的术语
其他研究编号
- SIRUL 104501
- 299825 (OTHER_GRANT:CIHR/IRSC)
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IPD 计划说明
IPD 共享时间框架
IPD 共享访问标准
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