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个性化创新干预途径促进脑瘫儿童的EF

2024年2月26日 更新者:Giuseppina Sgandurra、IRCCS Fondazione Stella Maris

促进脑瘫儿童执行功能的个性化创新干预途径

脑瘫 (CP) 是一个总称,涵盖一组运动和姿势障碍。 现在人们普遍认为,考虑到脑瘫经常与包括认知障碍在内的广泛损伤相关,脑瘫不仅仅代表一种运动障碍。 一般来说,定义和确定不同功能特征的多种临床特征。 对单侧和双侧 CP 儿童的多项研究表明,尽管整体智力功能得以保留,但这两种形式都存在特定的神经心理障碍,包括不同执行功能 (EF) 组成部分的缺陷。 执行功能 (EF) 代表一个复杂的认知领域,由一组自上而下的功能组成,这些功能对于适应性目标导向行为至关重要,允许制定、计划和组织想法,应对挑战和新奇事物,抵制诱惑并保持专注。 EF 代表了跨多个认知过程的一般领域能力,并涵盖不同的日常生活活动和学校学习技能。 因此,增强 EF 对于 CP 儿童至关重要,既可以强化特定的功能性 EF 弱点,又可以对其他受损领域(例如运动规划、学术技能和/或视觉空间处理)实现远转移效应。 为了实现这一目标,EF 培训需要融入复杂的多学科护理环境中,促进基于科学证据的创新干预方法。 我们研究所最近进行的研究和临床实践支持在典型和非典型开发中使用新技术对 EF 进行创新干预的有效性,例如基于网络的自适应软件、基于游戏的工具或教育机器人。 文献表明,这些技术可以在用户友好的环境中促进及时干预,同时尊重循证神经心理康复的关键标准,既减少住院时间,又支持参与的兴趣和动机。 本研究的主要目的是评估技术干预与精神运动活动相结合以促进 EF 的适用性,然后衡量对 CP 儿童功能特征的影响,包括运动规划、视觉空间处理和学习技能,评估短期(T2)和长期(T3)变化。

研究概览

详细说明

脑瘫 (CP) 是一个总称,涵盖一组永久性运动和姿势发育障碍,导致活动受限。 现在人们普遍认为,CP 运动障碍常常与广泛的功能障碍有关,包括认知和神经心理功能。 癫痫、早产、低出生体重、胎儿生长缓慢、病变特征和严重的粗大运动障碍是认知缺陷发展的重要危险因素。 由于临床表现存在很大的异质性(取决于病变的范围、程度和时间),因此可以区分不同形式的 CP(2013 年国际分类): 痉挛型(约 10%)。 占总病例的 90%),运动障碍和共济失调形式。 研究表明,与四肢瘫痪和共济失调性脑瘫儿童相比,痉挛性偏瘫和双侧瘫痪儿童的功能结果更好,后者更常见严重的智力缺陷,尽管这些儿童的标准化评估面临着更严重的运动和口腔功能障碍。运动障碍(Ballester-Plane 等人,2018)。 对痉挛性偏瘫和双侧瘫痪儿童进行的大量研究表明,尽管整体智力功能得以保留,但仍存在区分单侧和双侧 CP 的特定神经心理损伤。 文献中也经常报道执行功能(EF)不同组成部分的缺陷,这些缺陷在行为调节、解决问题、社交能力和成功完成日常活动中发挥着重要作用。 EF 的参考理论模型之一是 Adele Diamond 提出的模型,她从 Miyake 的分数模型开始,将 EF 描述为由三个主要组件(抑制控制、工作记忆和认知灵活性)组成,这三个组件允许构建更高阶的 EF (推理、计划和解决问题)。 几项研究已经确定了 EF 与其他领域之间的密切联系,考虑到横向于多种认知和运动功能的过程,也是不同日常生活活动和学校学习技能(例如数学、阅读或写作)的基础。 针对脑瘫儿童的 EF 专门训练的作用变得至关重要,既可以加强特定的 EF 弱点,又可以在其他受损领域(例如运动规划、视觉空间处理或学业成绩)获得普遍益处。 为了实现这一目标,培训需要融入复杂的多学科护理环境中,而患有神经运动障碍的儿童已经处于这种环境中。 近年来,创新康复方法得到广泛传播,例如基于网络的自适应软件、基于游戏的系统或教育机器人。 文献表明,这些技术的优点是能够在家庭环境中及时进行干预,同时遵循循证神经心理康复的关键标准(锻炼的强度、自适应性以及规划有趣、愉快和激励性的活动) )。 特别是,基于网络的自适应软件可根据儿童的表现改善活动的难度,用于治疗多种神经发育障碍,以治疗运动、认知、学习和语言障碍(例如,语言障碍)。 卡波迪奇等人,2022)。

基于游戏的工具通过利用有趣元素的严肃游戏活动并针对儿童的表现提供持续反馈,促进有意义的学习。 由于其视频游戏的性质,难度会根据孩子的技能进行调整,并根据学习目标逐步提高。 教育机器人(ER)是指一种要求儿童通过游戏和动手活动来设计、组装和编程机器人的学习方法。 机器人编程可能是提高典型和非典型发展中问题解决能力、认知灵活性和抑制能力的工具(Di Lieto 等人,2019 和 2020)。 考虑到脑瘫 (CP) 儿童的神经心理和运动功能障碍,使用所有这些工具是可能有利可图的。

本研究的目的是评估技术干预与精神运动活动相结合的适用性和效果,以促进 EF 并继发对 CP 儿童学业技能和运动规划的影响,评估短期 (T2) 和长期变化(T3)。 更具体的结果将是:

  • 验证使用新干预技术、采用强化和自适应方法、鼓励同伴之间的互动和学习的可行性。
  • 根据不同的神经心理学特征建立三种个性化干预方案。
  • 分析此类干预对 EF 直接针对性的影响
  • 评估 EF 干预对其他领域的普遍影响,例如学术技能、视觉空间处理和运动规划。

短期(T2)和长期(T3)变化都会被考虑。

以下治疗路径的归属不会完全随机,因为基于特定儿童的康复需求,同时考虑年龄和神经心理学特征:

  • 教育机器人与小组精神运动活动 (ERi) 相结合,以加强 EF。 培训将每两周进行一次,持续 3 个月,每次会议大约 60 分钟。 对于教育机器人,将使用 Bee-bot,这是一种类似蜜蜂的机器人,使用背面的一些方向按钮对其运动进行编程,以实现和达到在空间中设定的目标,从而刺激导航、视觉空间工作记忆和规划技能(这些活动将取自我们之前针对具有典型发育和 BES 的儿童的研究中已使用的活动(Di Lieto 等人,2020)。
  • EF 上基于 Web 的自适应软件(RuntheRAN 和 MemoRAN;https://www.anastasis.it)。 培训将在家里进行,为期 3 个月,每周约 4/5 天,每天约 30/40 分钟。 成人(例如家庭成员)将支持孩子进行治疗,并确保在家中充分进行锻炼。 临床医生可以在线上和线下监测和控制干预进度,还可以对自动适应进行手动干预。 对于干预,将使用:RuntheRAN(RidiNet,Coopertiva Anastasis),该软件旨在通过要求对彩色矩阵或黑白图形进行定时且逐渐加快的命名来加强阅读的先决条件; MemoRAN(RidiNet、Cooperativa Anastasis),涉及在需要抑制、认知灵活性和工作记忆更新的任务中对矩阵中呈现的刺激(图形和颜色)进行快速命名练习。
  • ELLI 的世界 (https://www.anastasis.it/il-mondo-degli-elli/) 与精神运动活动相结合。 这款基于游戏的应用程序涉及小组活动,以促进 EF 的各个组成部分(干扰控制、抑制、工作记忆、灵活性)。 根据自适应算法并在叙事背景下组织活动的难度越来越大。

临床样本将在研究期间的不同时间进行评估:T1、T2、T3。

该研究涉及 3 项功能评估:训练前 (T1)、T1 3 个月后的训练后评估 (T2) 以及 T2 6 个月后的随访评估 (T3)。

将通过比较前后评估和训练期间的改善程度来评估治疗的短期效果(非重叠数据的百分比,https://ktarlow.com/stats/pnd)。 干预结束后6个月将通过比较干预后的表现与随访时的表现来分析长期效果。

研究类型

介入性

注册 (估计的)

40

阶段

  • 不适用

联系人和位置

本节提供了进行研究的人员的详细联系信息,以及有关进行该研究的地点的信息。

学习联系方式

研究联系人备份

  • 姓名:Maria Chiara Di Lieto, PhD
  • 电话号码:3293676010

学习地点

      • Pisa、意大利、56128
        • IRCCS Fondazione Stella Maris

参与标准

研究人员寻找符合特定描述的人,称为资格标准。这些标准的一些例子是一个人的一般健康状况或先前的治疗。

资格标准

适合学习的年龄

  • 孩子

接受健康志愿者

是的

描述

脑瘫儿童:

纳入标准:

  • 确诊患有 CP 的儿童
  • 年龄5至13岁
  • WPPSI-IV 或 WISC-IV 中至少一项认知指数 > 85
  • EF 功能缺陷

排除标准:

  • 严重合并症和/或严重认知障碍

对于正常发育的儿童:

  • 年龄5至13岁
  • 没有记录的临床相关疾病

学习计划

本节提供研究计划的详细信息,包括研究的设计方式和研究的衡量标准。

研究是如何设计的?

设计细节

  • 主要用途:治疗
  • 分配:非随机化
  • 介入模型:并行分配
  • 屏蔽:单身的

武器和干预

参与者组/臂
干预/治疗
实验性的:EF 和视觉空间能力受损的儿童
5 至 13 岁被诊断患有脑瘫、EF 受损和视觉空间困难的儿童
- 基于网络的自适应软件与小组中的神经精神运动活动相结合,以加强 EF。 培训将每两周进行一次,持续 3 个月,每次会议大约 60 分钟。 干预中将使用 Bee-bot,这是一种经过编程以实现空间设定目标的机器人,可以刺激导航、视觉空间工作记忆和规划技能(这些活动将取自我们之前在儿童研究中已经使用过的活动)具有典型的开发和 BES(Di Lieto 等人,2020))。
实验性的:EF 和学术技能背后的特定认知过程有障碍的儿童
5 至 13 岁被诊断患有脑瘫、EF 和学术技能基础特定认知过程受损的儿童
- FE 远程康复干预(RuntheRAN 和 MemoRAN)。 培训将在家里进行,定期与临床医生会面,为期 3 个月,每周约 4/5 天,每天约 30/40 分钟。 成人(例如家庭成员)将支持孩子进行治疗,并确保在家中充分进行锻炼。 将使用以下远程康复软件之一:RuntheRAN(RidiNet,Coopertiva Sociale Anastasis),该软件旨在通过要求对彩色矩阵或黑白图形进行定时且逐渐加快的命名来加强阅读的先决条件。 MemoRAN(RidiNet,Cooperativa Sociale Anastasis),涉及在需要抑制、认知灵活性和工作记忆更新的任务中对矩阵中呈现的刺激(图形和颜色)进行快速命名练习。
实验性的:EF 和运动规划有障碍的儿童
5 至 13 岁被诊断患有脑瘫、EF 和运动规划有障碍的儿童
- MondoELLI 干预(Cooperativa Sociale Anastasis)与神经精神运动活动相结合。 这款基于游戏的应用程序涉及小组活动,以加强 EF 的各个组成部分(干扰控制、抑制、工作记忆、灵活性)。 根据自适应算法并在叙事背景下组织活动的难度越来越大。
无干预:一般发育中的儿童
没有临床记录的疾病的 5 至 13 岁儿童。

研究衡量的是什么?

主要结果指标

结果测量
措施说明
大体时间
NEPSY-II 抑制子测试分数的变化
大体时间:1-36个月
在这项研究中,研究人员将评估 NEPSY-II 的抑制子测试(Urgesi 等,2011)。 它评估抑制自动响应以支持新响应以及在响应类型之间切换的能力。 分为命名、禁止、切换三种情况。 每个条件都会获得准确度和速度,标准化分数范围为 1 到 19。 分数越高,表现越好。
1-36个月

次要结果测量

结果测量
措施说明
大体时间
Leiter-3 持续注意力子测试分数的变化
大体时间:1-36个月
在本研究中,研究人员将使用莱特国际绩效量表 (Leiter-3)(Roid 等,2013)中的持续注意力子测试,该测试评估视觉注意力,并由在预定时间内执行的重复性弹幕任务组成。 记录正确选择的目标元素的数量。 原始分数范围为 0 至 217,标准化分数范围为 1 至 19。 分数越高,表现越好。
1-36个月
视觉运动整合发育测试(VMI)分数变化
大体时间:1-36个月
VMI(Beery & Buktenica,2000)是一种纸笔测试,用于确定视觉和运动系统之间的集成水平。 孩子将被要求在一定的时间内复制纸上显示的不同几何形状。 记录正确再现的图形数量,然后将其转换为标准化分数。 原始分数范围为 0 到 27。 分数越高表明性能越好。
1-36个月
MOXO-连续性能测试分数的变化
大体时间:1-36个月
MOXO 评估持续注意力并通过计算机提供。 该测试要求孩子对连续的刺激(视觉或听觉)保持注意力并对特定的目标刺激做出反应。 提取四个量表并转换为 z 分数:注意力、及时性、冲动性、过度反应性。 分数越高表明性能越好。
1-36个月
BVS-corsi 上 Corsi 块点击子测试分数的变化
大体时间:1-36个月
BVS-corsi 的 Corsi 块敲击子测试(Mammarella 等,2008)评估视觉空间短期记忆和工作记忆。 要求孩子通过用首选手指按前向条件的相同顺序轻击块或反向条件的相反顺序来检索检查者先前看到的序列。 最后正确检索到的序列的长度记录为跨度,向前条件下范围为 3 到 8,向后条件下范围为 2 到 7。 跨度越高,性能越好。
1-36个月
父母执行功能行为评定量表 (BRIEF-P/2) 分数的变化
大体时间:1-36个月
Brief-P/2(Gerard 等,2016)是一份由父母/法定监护人填写的调查问卷,深入研究与执行功能特定领域相关的日常行为(即使我们能够计划、集中注意力、记住说明)。 家长按照从 1(从不)到 3(经常)的三分制对项目进行评分(例如,“做之前不思考”)。 在BRIEF 2版本中,随后提取了9个量表并转换为T分数:抑制(范围8-24)、自我监控(范围4-12)、转变(范围8-24)、情绪调节(范围8-24) )、启动(范围5-15)、工作记忆(范围8-24)、计划/组织(范围8-24)、任务监控(范围5-15)、材料组织(范围6-18);在BRIEF P版本中,然后提取5个量表并转换为T分数:抑制(范围16-48)、转变(范围10-30)、情绪调节(范围10-30)、工作记忆(范围17-51) 、计划/组织(范围10-30)。
1-36个月
颜色、图形和数字快速自动命名和视觉搜索测试中 RAN(快速自动命名)子测试分数的变化。
大体时间:1-36个月
在这项研究中,研究人员将在颜色、图形和数字的快速自动命名和视觉搜索测试中评估子测试快速视觉命名 (RAN)(De Luca 等,2005):该任务包括大声命名包含的所有刺激每个矩阵(颜色、图形和数字)。 对于这两个测试,都会测量时间和错误数量。
1-36个月
ALCE 阅读和文本理解任务分数的变化
大体时间:1-36个月

ALCE(Bonifacci et al., 2014)是一项评估学习困难以及评估阅读和理解能力的测试。 在研究中,研究人员将评估两个子测试:

  • 阅读文章(要求孩子阅读一段文章,考虑速度和正确性)。
  • 阅读理解(测试阅读文本的理解能力)。
1-36个月
DDE-2 阅读和写作任务分数的变化
大体时间:1-36个月

用于评估诵读困难和发育障碍图谱-2 (DDE-2) 的电池组(Sartori 等人,2007 年)是评估儿童阅读和写作技能的测试。 在研究中,研究人员将评估两个子测试:

  • 测试2和3(阅读单词和非单词,其中要求孩子尽可能快、尽可能准确地大声朗读4个包含28个高频或低频的具体和抽象单词的列表以及3个包含16个非单词的列表,符合意大利语的音位学和音标规则)。
  • 测试6和7(听写写出单词和非单词,其中要求孩子写出48个高频或低频的具体和抽象单词以及24个非单词)。
1-36个月
BVN 5-11 和 BVN 12-18 数字跨度向前和向后子测试分数的变化
大体时间:1-36个月
在这项研究中,研究人员将评估 BVN 5-11(Bisiacchi 等人,2005)和 BVN 12-18(Ggliotta 等人,2009)的子测试数字跨度向前和向后,以评估短期记忆和工作记忆,孩子被要求重复考官所说的数字,对于前向条件,按照相同的顺序,或者对于后向条件,按照相反的顺序。 将最后正确检索到的序列的长度记录为跨度,向前条件下范围为 3 到 9,向后条件下范围为 2 到 8。 跨度越高,性能越好。
1-36个月
teleFE 中 Go/No-Go 和 N-back 1 子测试分数的变化
大体时间:1-36个月

TeleFE (Cooperativa Sociale Anastasis) 是一个网络平台,用于对 6 至 13 岁发育年龄的执行功能进行多维评估。 在研究中,研究人员将评估三个子测试:

  • 在“进行/不进行”子测试中,当孩子们只看到屏幕上出现的干扰刺激之间的目标刺激时,他们被要求按下按钮。
  • 在子测试 n-back 1 中,孩子们被要求记住屏幕上出现的一串刺激中与前一个项目相同的项目。

每个子测试都会对准确性和速度进行评分,并带有百分位分数。 分数越高,表现越好。

1-36个月
NEPSY-II 言语流畅性分项测试分数的变化
大体时间:1-36个月
在这项研究中,研究人员将评估 NEPSY-II 的语言流畅性子测试(Urgesi 等,2011),其中要求孩子在一分钟内从给定类别(动物、食物和食物)中生成尽可能多的单词。饮料)或带有初始音素(F 和 S)。 该测试评估词汇访问能力,并根据语义和语音条件对正确生成的单词总数进行评分。 标准化分数范围为 1 至 19。 分数越高,表现越好。
1-36个月
视觉感知和视觉运动整合测试(TPV)分数变化
大体时间:1-36个月

TPV(Hammill,1994)是评估视觉感知和视觉运动整合技能的测试。 在研究中,研究人员将评估分测试:

  • 复制\复制子测试:孩子看到他必须复制的图形
  • 视觉\运动速度:要求孩子在目标人物内部画出独特的图案。
  • 手眼协调:要求孩子在不同宽度的带内画一些线。
  • 空间关系:要求孩子连接一些点来重现目标图形。

从这四个子测试中,可以计算视觉运动整合分数并将其转换为百分位数分数。 分数越高,表现越好。

1-36个月
实用和运动协调技能第二版 (APCM-2) 分数的变化
大体时间:1-36个月
APCM-2(Sabbadini,2015)旨在通过特定年龄组的表现测试来评估 2-8 岁儿童的运动和实践技能。APCM-2 能够及早识别运动-实践协调方面的缺陷。 获得的分数有助于对每个病例​​进行全面评估,通过计算与标准平均值的偏差并参考百分位数(5°、10°、25°)来描绘功能概况。 这种方法有助于确定每个尺度的特定功能,从最完整的到最受损的。
1-36个月
儿童运动评估电池 - 第二版(运动ABC-2)分数变化
大体时间:1-36个月
运动 ABC-2(Henderson,2013)评估 3 至 16 岁儿童和青少年的运动困难。 该评估组检查 3 至 16 岁儿童和青少年的运动困难。 任务按年龄组进行分类,分为三个部分:手动灵活性、瞄准和接球以及平衡。 分数以标准分数和百分位数表示,并通过交通灯系统进行解释。 绿灯表示典型的运动表现(分数高于第 15 个百分位数),黄灯表示运动功能障碍的风险(分数在第 5 个百分位数和第 15 个百分位数之间),红灯表示明显的运动功能障碍(分数低于第 5 个百分位数) )。
1-36个月
发育年龄写作评估综合量表(BHK测试)分数变化
大体时间:1-36个月
BHK 测试(Hamstra-Bletz 等人,2010)评估发育性书写困难,包括图形符号的质量差(形态分析)和不流畅(字素生成速度)。 准确度和速度分别通过 z 分数和百分位数分数进行评估。 分数越高表明性能越好。
1-36个月

合作者和调查者

在这里您可以找到参与这项研究的人员和组织。

调查人员

  • 首席研究员:Giuseppina Sgandurra, MD, PhD、IRCCS Fondazione Stella Maris

出版物和有用的链接

负责输入研究信息的人员自愿提供这些出版物。这些可能与研究有关。

一般刊物

研究记录日期

这些日期跟踪向 ClinicalTrials.gov 提交研究记录和摘要结果的进度。研究记录和报告的结果由国家医学图书馆 (NLM) 审查,以确保它们在发布到公共网站之前符合特定的质量控制标准。

研究主要日期

学习开始 (估计的)

2024年3月1日

初级完成 (估计的)

2027年1月31日

研究完成 (估计的)

2027年3月1日

研究注册日期

首次提交

2024年2月26日

首先提交符合 QC 标准的

2024年2月26日

首次发布 (实际的)

2024年3月1日

研究记录更新

最后更新发布 (实际的)

2024年3月1日

上次提交的符合 QC 标准的更新

2024年2月26日

最后验证

2024年2月1日

更多信息

与本研究相关的术语

计划个人参与者数据 (IPD)

计划共享个人参与者数据 (IPD)?

药物和器械信息、研究文件

研究美国 FDA 监管的药品

研究美国 FDA 监管的设备产品

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