Sikkerhed og dystrophin-ekspression af spot-mRNA03 i Duchenne muskeldystrofi (DMD) patienter
En pilotundersøgelse for sikkerhed og ekspression af dystrophin i skeletmuskel efter spot-mRNA03-administration i Duchenne muskeldystrofi (DMD) patienter
Studieoversigt
Status
Status
Betingelser
Betingelser
Intervention / Behandling
Intervention / Behandling
Detaljeret beskrivelse
Dette er en FIH, open-label, enkeltarm og enkeltcenterundersøgelses klinisk undersøgelse af spot-mRNA03 administreret via IV-infusion for DMD-patienter. Spot-MRNA03 er en muskelmålrettede ekstracellulære vesikler (EV'er) fyldt med dystrophin mRNA i fuld længde. Målretningsevnen for spot-mRNA03 tildeles af molekylære målretningspeptider på EVS-membranen, hvilket muliggør levering af dystrophin mRNA som et genterapiprodukt for DMD.
Undersøgelsen har to stigende dosiskohorter, 5,0 × 10^9 cn dystrophin mRNA / kg og 5,0 × 10^10 cn dystrophin mRNA / kg. Undersøgelsen vil have en screeningsperiode på 30 dage, hvor patienter eller deres juridiske værge, der er skriftligt informeret samtykke, vil blive opnået inden screeningsvurderinger og støtteberettigelse vil blive bestemt. I alt 6 støtteberettigede forsøgspersoner vil deltage i undersøgelsen med 3 forsøgspersoner i hver dosiskohort [ingen tidligere behandling med kortikosteroider]. Alle forsøgspersoner begyndte at tage 0,05-0,1 mg/kg (justeret i henhold til den faktiske kliniske situation) tacrolimus eller sirolimus oralt en gang dagligt ved D-3 (3 dage før den første dosis af spot-mRNA03) i 4 uger. Alle forsøgspersoner administreres først via intravenøs infusion på D1 og administreres derefter to gange om ugen (en gang hver 4. dag) for i alt 8 doser.
Fire uger efter den indledende administration af forsøgspersoner i den forrige dosiskohort, hvis der ikke er nogen alvorlige bivirkninger relateret til behandlingen, vil det blive bestemt, at forsøgspersoner i næste dosiskohort kunne administreres efter diskussion mellem efterforskerne og sponsoren. Sikkerhedsevalueringer af personer udføres under hver administration og opfølgning.
Undersøgelsestype
Undersøgelsestype
Tilmelding (Anslået)
Tilmelding
Fase
Fase
- Tidlig fase 1
Kontakter og lokationer
Studiekontakt
Studiekontakt
- Navn: Winston Town
- Telefonnummer: 212-920-5501
- E-mail: Winston.town@spotbiosystems.com
Studiesteder
-
-
Shanghai Municipality
-
Shanghai, Shanghai Municipality, Kina
- Rekruttering
- Shanghai Children's Medical Center
-
Kontakt:
- Winston Town
- Telefonnummer: 212-920-5501
- E-mail: Winston.town@spotbiosystems.com
-
Ledende efterforsker:
- Wang Jiwen
-
-
Deltagelseskriterier
Berettigelseskriterier
Berettigelseskriterier
Aldre berettiget til at studere
- Barn
Tager imod sunde frivillige
Beskrivelse
Inkluderingskriterier:
- I henhold til kravene i regionen/landet og/eller IRB/IEC har patienten og/eller juridisk værge underskrevet en skriftlig informeret samtykkeformular og er opmærksomme på alt relevant undersøgelsesindhold.
- Ambulatoriske drenge i alderen 2 til 6 år, inklusive hvem der kan arbejde uden hjælp i mindst 10 meter.
- Den medicinske historie inkluderer klinisk diagnose af DMD og bekræftede Duchenne -mutationer ved anvendelse af valideret genetisk test (MLPA og hele genomsekventering).
- I stand til at tolerere muskelbiopsi under anæstesi og har ingen kontraindikationer til biopsi.
Hjerte-, lever-, lunge- og nyrefunktioner er tilstrækkelige:
- Den venstre ventrikulære ejektionsfraktion (LVEF) skal være ≥ 50%;
- Tvungen vital kapacitet (FVC)> 50% af den forventede værdi og kræver ikke ventilation om natten;
- Patientens glomerulære filtreringshastighed (GFR)> 30 ml/min/1,73 M2
Ekskluderingskriterier:
- Andre komplikationer end DMD, der kan forårsage muskelsvaghed og/eller motorisk dysfunktion.
- Der er alvorlige intellektuelle handicap (såsom alvorlig autisme, alvorlig kognitiv svækkelse og alvorlige adfærdsforstyrrelser), der ifølge efterforskerens dom kan påvirke undersøgelsen.
- Hospitalisering for åndedrætssvigt inden for 8 uger før screening.
- Astma eller underliggende lungesygdomme, der er dårligt kontrollerede, såsom bronkitis, bronchiectasis, emfysem eller tilbagevendende infektiøs lungebetændelse, som efterforsker mener kan påvirke luftvejsfunktionen.
Alvorlig ukontrolleret hjertesvigt (NYHA III-IV), inklusive nogen af følgende betingelser :
- Intravenøs administration af diuretika eller positive inotrope lægemidler er påkrævet inden for 8 uger før screening.
- Hospitalisering på grund af forværring af hjertesvigt eller arytmi inden for 8 uger før screening.
Unormale laboratorieværdier, der betragtes som klinisk signifikante:
- GGT> 3 × øvre grænse for normal
- Bilirubin ≥ 3,0 mg/dl
- Kreatinin ≥ 1,8 mg/dl
- Hæmoglobin <8 eller> 18 g/dl
- Tælling af hvide blodlegemer> 18.500/μl
- Arytmier, der kræver anti-arrytmisk behandling.
- Personer, der gennemgår immunsuppressiv terapi.
- Har brugt anden genterapi, undersøgelsesmedicin eller enhver behandling, der sigter mod at øge dystrophinekspression.
- Personer med en historie med større operationer inden for 12 uger før den indledende infusion eller planlægning at gennemgå større operationer (såsom skoliose -kirurgi) under denne undersøgelse.
- Personer, der er allergiske over for undersøgelsesprodukter eller lokale æstetiske lægemidler eller har en historie med alvorlige allergier eller genetiske allergiske reaktioner.
- Inden for 6 måneder før den indledende infusion udsættes forsøgspersonerne for et andet undersøgelsesmedicin eller har deltaget i et klinisk interventionsforsøg.
- Personer med positivt hepatitis B -kerneantistof eller hepatitis C -antistof eller HIV -antistof under screening.
- Undersøger mener, at tilstedeværelsen af andre alvorlige sygdomme, medicinske tilstande eller kroniske lægemiddelbehandlingsbehov kan udgøre unødvendige risici for genoverførsel.
Studieplan
Hvordan er undersøgelsen tilrettelagt?
Design detaljer
- Primært formål: Behandling
- Tildeling: N/A
- Interventionel model: Enkelt gruppeopgave
- Maskning: Ingen (Åben etiket)
Antal våben
Våben og indgreb
Deltagergruppe / ArmDeltagergruppe / Arm |
Intervention / BehandlingIntervention / Behandling |
|---|---|
|
Eksperimentel: 8-Dose and 32-Dose
In Group I, 3 patients will be administered SPOT-03 by intravenous infusion on D1, followed by twice a week administration (once every 4 days) for a total of 8 doses.
In Group II, at least 3 patients will be administered SPOT-03 by intravenous infusion on D1, followed by twice a week administration (once every 4 days) for a total of 32 doses.
|
SPOT-03 injection administered via IV infusion
|
Hvad måler undersøgelsen?
Primære resultatmål
Primære resultatmål
Resultatmål |
Foranstaltningsbeskrivelse |
Tidsramme |
|---|---|---|
|
Number of Participants with Treatment-Related Adverse Events Following Intravenous (IV) Infusion of SPOT-03 in DMD patients
Tidsramme: From enrollment through 1-year post-treatment
|
Safety and tolerability of SPOT-03 will be assessed by collection and quantification of all adverse events, graded according to Common Terminology Criteria for Adverse Events (CTCAE) v5.0.
|
From enrollment through 1-year post-treatment
|
Sekundære resultatmål
Sekundære resultatmål
Resultatmål |
Foranstaltningsbeskrivelse |
Tidsramme |
|---|---|---|
|
Concentration of Dystrophin Nucleic Acid in Blood
Tidsramme: 70 weeks
|
Dystrophin nucleic acid concentration measured in blood of DMD patients before and after IV infusion of SPOT-03.
Quantification is performed by qPCR.
|
70 weeks
|
|
Concentration of Dystrophin Nucleic Acid in Muscles
Tidsramme: 16 weeks
|
Dystrophin nucleic acid concentration measured in muscles of DMD patients at baseline, during the treatment (only Group II) and after the last IV infusion (dose 8 for Group I and dose 32 for Group II) of SPOT-03.
Quantification is performed by qPCR.
|
16 weeks
|
|
Percent of Normal Dystrophin Protein Expression in Muscles
Tidsramme: 16 weeks
|
Dystrophin protein measured in muscles of DMD patients at baseline, during the treatment (only Group II) and after the last IV infusion (dose 8 for Group I and dose 32 for Group II) of SPOT-03, expressed as percent of the mean wild-type level in healthy individuals without DMD or Becker muscular dystrophy.
Quantification is performed by Western Blot.
|
16 weeks
|
|
Percentage of Dystrophin-Positive Fibers in Muscles
Tidsramme: 16 weeks
|
Fiber intensity and dystrophin-positive fibers measured in muscles of DMD patients at baseline and after the last IV infusion (dose 8 for Group I and dose 32 for Group II) of SPOT-03.
Quantification is performed by Immunofluorescence (IF) / Immunohistochemistry (IHC).
|
16 weeks
|
|
Concentration of Cytokines in Serum
Tidsramme: 70 weeks
|
Immunogenicity assessment will be measured by evaluating the changes of cytokines levels (TNF-α, INF-γ, IL-2, IL-6, and IL-10) in the serum of DMD patients before and after IV infusion of SPOT-03.
|
70 weeks
|
|
Concentration of Anti-Dystrophin Antibody in Serum
Tidsramme: 70 weeks
|
Anti-dystrophin antibody concentration measured in the serum of DMD patients before and after IV infusion of SPOT-03.
Quantification is performed by enzyme-linked immunosorbent assay (ELISA).
|
70 weeks
|
|
Adipose Tissue and Lean Tissue Mass (only Group II)
Tidsramme: 70 weeks
|
Adipose tissue and lean tissue mass of DMD patients measured at baseline, after IV infusion of SPOT-03, and during follow-up period.
Quantification is performed by Dual-Energy X-ray Absorptiometry (DEXA).
|
70 weeks
|
Samarbejdspartnere og efterforskere
Sponsor
Sponsor
Samarbejdspartnere
Samarbejdspartnere
Efterforskere
Efterforskere
- Ledende efterforsker: Wang Jiwen, Shanghai Children's Medical Center
Datoer for undersøgelser
Studer store datoer
Studiestart (Faktiske)
Studiestart
Primær færdiggørelse (Anslået)
Primær færdiggørelse
Studieafslutning (Anslået)
Studieafslutning
Datoer for studieregistrering
Først indsendt
Først indsendt
Først indsendt, der opfyldte QC-kriterier
Først indsendt, der opfyldte QC-kriterier
Først opslået (Faktiske)
Først opslået
Opdateringer af undersøgelsesjournaler
Sidste opdatering sendt (Faktiske)
Sidste opdatering sendt
Sidste opdatering indsendt, der opfyldte kvalitetskontrolkriterier
Sidste opdatering indsendt, der opfyldte kvalitetskontrolkriterier
Sidst verificeret
Sidst verificeret
Mere information
Begreber relateret til denne undersøgelse
Nøgleord
Yderligere relevante MeSH-vilkår
- Muskuloskeletale sygdomme
- Sygdomme i nervesystemet
- Muskelsygdomme
- Neuromuskulære sygdomme
- Genetiske sygdomme, medfødte
- Genetiske sygdomme, X-forbundet
- Muskellidelser, atrofisk
- Muskeldystrofier
- Medfødte, arvelige og neonatale sygdomme og abnormiteter
- Muskeldystrofi, Duchenne
- Nukleinsyrer
- Nukleinsyrer, nukleotider og nukleosider
- RNA
- RNA, messenger
Andre undersøgelses-id-numre
Andre undersøgelses-id-numre
- FM-T3-SH
Plan for individuelle deltagerdata (IPD)
Planlægger du at dele individuelle deltagerdata (IPD)?
IPD-planbeskrivelse
Lægemiddel- og udstyrsoplysninger, undersøgelsesdokumenter
Studerer et amerikansk FDA-reguleret lægemiddelprodukt
Studerer et amerikansk FDA-reguleret enhedsprodukt
Disse oplysninger blev hentet direkte fra webstedet clinicaltrials.gov uden ændringer. Hvis du har nogen anmodninger om at ændre, fjerne eller opdatere dine undersøgelsesoplysninger, bedes du kontakte register@clinicaltrials.gov. Så snart en ændring er implementeret på clinicaltrials.gov, vil denne også blive opdateret automatisk på vores hjemmeside .