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Trasplante alogénico de células madre hematopoyéticas para pacientes con errores congénitos de la inmunidad

18 de agosto de 2026 actualizado por: National Cancer Institute (NCI)

Un estudio de fase II de trasplante alogénico de células madre hematopoyéticas para pacientes con errores congénitos de inmunidad

Antecedentes:

Durante un trasplante, las células madre sanguíneas de una persona se le dan a otra. Las células crecen hasta convertirse en las diferentes células que componen el sistema inmunitario. Esto puede curar a personas con ciertas inmunodeficiencias. Pero el trasplante tiene muchos riesgos y complicaciones.

Objetivo:

Para ver si el trasplante de células madre se puede realizar con éxito en personas con inmunodeficiencia primaria y curarlas.

Elegibilidad:

Personas de 4 a 69 años de edad para quienes una inmunodeficiencia primaria (PID) o un trastorno de regulación inmunitaria primaria (PIRD) les ha causado problemas de salud significativos y el manejo estándar no ha funcionado o no hay opciones de manejo estándar, junto con sus donantes

Diseño:

Los donantes serán seleccionados bajo el protocolo 01-C-0129. Ellos donarán sangre o médula ósea.

Los participantes serán evaluados con:

Historial médico

Examen físico

Exámenes de sangre, orina y corazón

Tomografías computarizadas o PET

Antes del trasplante, los participantes se someterán a exámenes dentales y oculares. Tendrán una biopsia de médula ósea. Para ello, se insertará una aguja a través de la piel hasta la pelvis para extraer la médula.

Los participantes serán hospitalizados antes de su trasplante. Se le colocará un catéter central en una vena en el pecho o el cuello. Recibirán medicamentos a través del catéter para prevenir complicaciones. Los participantes obtendrán células madre a través del catéter. Permanecerán en el hospital durante al menos 4 semanas. Le darán muestras de sangre, orina, médula ósea y heces. Es posible que necesiten transfusiones de sangre. Es posible que necesiten más escaneos. Tomarán más medicamentos.

Los participantes tendrán visitas los días 30, 60, 100, 180 y 360 y 24 meses después del trasplante. Luego tendrán visitas una vez al año durante unos 5 años.

Descripción general del estudio

Descripción detallada

Antecedentes:

  • Con la disponibilidad de la secuenciación del exoma completo (WES) y la secuenciación del genoma completo (WGS) para pacientes con sospecha de errores congénitos de la inmunidad (IEI), el número de IEI reconocidos ha aumentado en los últimos años a más de 400 defectos inmunitarios distintos.
  • El trasplante alogénico de células madre hematopoyéticas (TCMH) representa una terapia potencialmente curativa para muchas enfermedades hematológicas.
  • El trasplante de células madre hematopoyéticas es ahora un estándar aceptado o un enfoque experimental apropiado para el tratamiento de un número creciente de IEI.
  • Proponemos evaluar la eficacia y la seguridad del trasplante alogénico de células madre hematopoyéticas utilizando regímenes de acondicionamiento seleccionados y fuentes de donantes seleccionadas para reconstituir la hematopoyesis y la función inmunitaria normales y revertir el fenotipo de la enfermedad en pacientes con IEI.

Objetivos:

- Determinar si el HSCT alogénico en pacientes con IEI da como resultado un injerto de donante sostenido definido como recuperación de neutrófilos con ANC >= 500/mm^3 durante 3 días consecutivos asociado con > 50 % de quimerismo de donantes de células T y células mieloides del donante en el día 100 para enfermedades caracterizadas por pérdida de función, y >75% de quimerismo de células T y células mieloides del donante para enfermedades caracterizadas por mutaciones de ganancia de función.

Elegibilidad:

  • Participantes de 4 a 69 años de edad con una IEI conocida o con evidencia clínica de una IEI con antecedentes de infecciones recurrentes que requieren tratamientos prolongados o evidencia de desregulación inmunitaria manifestada por enfermedad autoinmune/autoinflamatoria, atopia, linfohistiocitosis hemofagocítica, hipogammaglobulinemia, o alteración de la respuesta a la vacunación. Una neoplasia maligna impulsada por un virus por sí sola también constituirá una base para la inclusión.
  • Tener un donante relacionado o no relacionado compatible con HLA 8/8, 7/8 o 6/8 (HLA -A, -B, -C, DRB1, por tipificación de alta resolución) o un donante relacionado haploidéntico; los donantes no emparentados se identifican a través del Programa Nacional de Donantes de Médula Ósea.

Diseño:

Para destinatarios con donantes totalmente compatibles

  • Los pacientes con IEI que reciben un régimen de acondicionamiento de trasplante de alta intensidad recibirán un régimen que consiste en fludarabina 40 mg/m^2 IV una vez al día durante 4 días los días -6, -5, -4 y -3, busulfán IV una vez al día durante 4 días en los días -6, -5, -4, -3 (la dosis de busulfán se basará en los niveles farmacocinéticos de la dosis de prueba o la farmacocinética en tiempo real (PK) y se orientará a un AUC diario de 3200-4400 micro Mol min/ L (exposición total de busulfán de 52-72 mg h/L) (3,2 mg/kg IV por día será la dosis predeterminada) y HSCT en el día 0.
  • Los pacientes con IEI que reciben un régimen de acondicionamiento de trasplante de intensidad intermedia recibirán un régimen que consiste en fludarabina 40 mg/m2 IV una vez al día durante 4 días en los días -6, -5, -4 y -3, busulfán IV una vez al día durante 3 días en días -6, -5, -y -4 (la dosis de busulfán se basará en los niveles farmacocinéticos de la dosis de prueba o PK en tiempo real y se orientará

a un AUC diario de 3200-4400 micro Mol min/L (exposición total de busulfán de 39-54 mg h/L) (3,2 mg/kg IV por día será la dosis predeterminada) y HSCT en el día 0.

-Los pacientes con IEI que reciben un régimen de acondicionamiento de trasplante de baja intensidad recibirán un régimen que consiste en fludarabina 40 mg/m^2 IV una vez al día durante 4 días en los días -6, -5, -4 y -3, busulfán IV una vez al día durante 2 días en los días -6 y -5 (la dosis de busulfán se basará en los niveles farmacocinéticos de la dosis de prueba o PK en tiempo real y se orientará a un AUC diario de 3200-4400 micro Mol min/L (exposición total de busulfán de 26 -36 mg h/L) (3,2 mg/kg IV por día será la dosis por defecto), y TCMH el día 0.

En todas las cohortes, se administrará alemtuzumab a discreción del PI a pacientes con evidencia clínica de desregulación inmunitaria, en dosis de 10 mg/m^2 subcutáneamente dividida durante 3 días, en los días -14, -13 y -12.

Para receptores con 7/8 o 6/8 de donantes relacionados o no relacionados compatibles y donantes relacionados haploidénticos

  • Los pacientes con IEI que reciben un régimen de acondicionamiento de trasplante de alta intensidad recibirán un régimen que consiste en fludarabina 40 mg/m^2 IV una vez al día durante 4 días los días -6, -5, -4 y -3, busulfán IV una vez al día durante 4 días en los días -6, -5, -4 y -3 (la dosis de busulfán se basará en los niveles farmacocinéticos de la dosis de prueba o PK en tiempo real y se orientará a un AUC diario de 3200-4400 micro Mol min/L ( 52-72 mg h/L) (3,2 mg/kg IV por día será la dosis predeterminada), 200 cGy TBI el día -1 y HSCT el día 0.
  • Los pacientes con IEI que reciben un régimen de acondicionamiento de trasplante de intensidad intermedia recibirán un régimen que consiste en fludarabina 40 mg/m2 IV una vez al día durante 4 días en los días -6, -5, -4, -y 3, busulfán IV una vez al día durante 3 días en días -6, -5 y -4 (la dosis de busulfán se basará en los niveles farmacocinéticos de la dosis de prueba o PK en tiempo real y se orientará a un AUC diario de 3200-4400 micro Mol min/L (39-54 mg h /L) (3,2 mg/kg IV por día será la dosis predeterminada), 200 cGy TBI el día -1 y HSCT el día 0.
  • Los pacientes con IEI que reciben un régimen de acondicionamiento de trasplante de baja intensidad recibirán un régimen que consiste en fludarabina 40 mg/m2 IV una vez al día durante 4 días en los días -6, -5, -4 y -3, busulfán IV una vez al día durante 2 días en día -6 y -5 (la dosis de busulfán se basará en los niveles farmacocinéticos de la dosis de prueba o PK en tiempo real y se orientará a un AUC diario de 3200-4400 micro Mol min/L (26-36 mg h/L) ( 3,2 mg/kg IV por día será la dosis predeterminada), 200 cGy TBI el día -1 y HSCT el día 0.

En todas las cohortes, se administrará alemtuzumab a discreción del PI a los pacientes con evidencia clínica de desregulación inmunitaria, a la dosis de 10 mg/m2 subcutáneamente dividida durante 3 días, en los días -14, -13 y -12.

Para profilaxis de GVHD posterior al trasplante

-La profilaxis de la EICH postrasplante en todos los grupos consistirá en ciclofosfamida 50 mg/kg IV una vez al día durante 2 días los días +3 y +4, junto con micofenolato mofetilo desde el día +5 hasta aproximadamente el día +35 y tacrolimus desde el día +5 a aproximadamente el día +180.

Si no hay evidencia de GVHD, el tacrolimus se suspenderá o se reducirá aproximadamente en el día +180.

Tipo de estudio

Intervencionista

Inscripción (Estimado)

66

Fase

  • Fase 2

Contactos y Ubicaciones

Esta sección proporciona los datos de contacto de quienes realizan el estudio e información sobre dónde se lleva a cabo este estudio.

Estudio Contacto

  • Nombre: Sung-Yun Pai, M.D.
  • Número de teléfono: (240) 858-7284
  • Correo electrónico: sung-yun.pai@nih.gov

Copia de seguridad de contactos de estudio

  • Nombre: Shannon L Knight, R.N.
  • Número de teléfono: (240) 921-5872
  • Correo electrónico: shannon.knight@nih.gov

Ubicaciones de estudio

    • Maryland
      • Bethesda, Maryland, Estados Unidos, 20892
        • Reclutamiento
        • National Institutes of Health Clinical Center
        • Contacto:
          • For more information at the NIH Clinical Center contact National Cancer Institute Referral Office
          • Número de teléfono: 888-624-1937

Criterios de participación

Los investigadores buscan personas que se ajusten a una determinada descripción, denominada criterio de elegibilidad. Algunos ejemplos de estos criterios son el estado de salud general de una persona o tratamientos previos.

Criterio de elegibilidad

Edades elegibles para estudiar

4 años a 69 años (Niño, Adulto, Adulto Mayor)

Acepta Voluntarios Saludables

No

Descripción

  • CRITERIOS DE INCLUSIÓN:
  • Edad >= 4 años y =12 kilogramos
  • Mutación en un gen monogénico conocido (IEI) realizado por un laboratorio certificado por CLIA, que ha fallado en el manejo médico estándar o cuando no hay un manejo médico estándar disponible.

O

Los pacientes sin una mutación IEI conocida pueden ser elegibles si tienen un historial clínico que sea característico de un individuo con un defecto inmunitario, incluido un historial de infecciones que requieran tratamientos prolongados o evidencia de desregulación inmunitaria manifestada por enfermedad autoinmune/autoinflamatoria, atopia, hemofagocítica. linfohistiocitosis, hipogammaglobulinemia o alteración de la respuesta a la vacunación. Una neoplasia maligna impulsada por virus por sí sola también constituirá la base para la inclusión.

  • Disponibilidad de un donante emparentado o no emparentado compatible con HLA 8/8, 7/8 o 6/8 (si la discrepancia está en DQ, se considerará un donante compatible 8/8) o un donante emparentado haploidéntico. Estado funcional de Karnofsky o Lansky de >= 40 %
  • Función adecuada del órgano diana, medida por:

    --Fracción de eyección del ventrículo izquierdo > 40%, preferiblemente por ecocardiograma 2-D (ECHO) obtenido dentro de los 60 días anteriores a la inscripción.

  • Creatinina: Pacientes adultos: = 30 ml/min; Pacientes pediátricos (30 ml/min/1,73 m^2.

    • Bilirrubina sérica conjugada < 2,5 mg/dl; ALT y AST séricos

límite de la normalidad.

--Pruebas de función pulmonar: FEV1 > 30% y DLCO >30%. Los niños a los que no se les puede evaluar la DLCO debido a la edad, aún son elegibles si no hay evidencia de disnea en reposo y no necesitan oxígeno suplementario.

  • Capacidad del sujeto o padre/tutor para comprender y la voluntad de firmar un documento de consentimiento informado por escrito. para sujetos
  • Dado que los agentes terapéuticos utilizados en este ensayo pueden ser dañinos para el feto, las mujeres en edad fértil y los hombres deben aceptar usar un método anticonceptivo adecuado (método anticonceptivo hormonal o de barrera; abstinencia) antes de ingresar al estudio y durante al menos un año después de la alo. HCT. Si una mujer queda embarazada o sospecha que está embarazada mientras ella o su pareja participan en el estudio, debe informar de inmediato a su médico tratante.
  • Voluntad de permanecer en el hospital NIH o, si es dado de alta, permanecer cerca de los NIH, por un mínimo de 100 días después del trasplante o más, si hay complicaciones. Si es ambulatorio en los primeros 100 días después del trasplante, el paciente debe comprometerse a tener un cuidador adulto con él en todo momento.

CRITERIO DE EXCLUSIÓN:

  • Los pacientes que están recibiendo cualquier otro agente en investigación (con la excepción de la terapia específica del virus, p. linfocitos T citotóxicos para el tratamiento de la infección/reactivación viral antes del alo HCT).
  • Los pacientes con metástasis cerebrales conocidas deben excluirse de este ensayo clínico debido a su mal pronóstico y porque a menudo desarrollan una disfunción neurológica progresiva que confundiría la evaluación de eventos adversos neurológicos y de otro tipo.
  • Los pacientes con VIH no son elegibles porque estos pacientes tienen un mayor riesgo de infecciones letales cuando reciben tratamiento con terapia supresora de la médula. Se realizarán estudios apropiados en pacientes que reciben terapia antirretroviral combinada cuando esté indicado.
  • Antecedentes de reacciones alérgicas atribuidas a compuestos de composición química o biológica similar a los agentes (esteroides, ciclofosfamida, busulfán, tacrolimus, sirolimus, MMF, G-CSF, alemtuzumab) utilizados en el estudio
  • Trastorno psiquiátrico activo que el IP considere que tiene un riesgo significativo de comprometer el cumplimiento del protocolo de trasplante o que no permite el consentimiento informado adecuado
  • Las mujeres embarazadas están excluidas de este estudio porque los agentes del estudio tienen el potencial de efectos teratogénicos o abortivos. Debido a que existe un riesgo desconocido pero potencial de eventos adversos en lactantes secundarios al tratamiento de la madre con los agentes del estudio, se debe interrumpir la lactancia si la madre recibe tratamiento con los agentes del estudio.
  • Enfermedad intercurrente no controlada que incluye, entre otras, insuficiencia cardíaca congestiva sintomática, angina de pecho inestable, arritmia cardíaca o enfermedad psiquiátrica/situaciones sociales que limitarían el cumplimiento de los requisitos del estudio.

Plan de estudios

Esta sección proporciona detalles del plan de estudio, incluido cómo está diseñado el estudio y qué mide el estudio.

¿Cómo está diseñado el estudio?

Detalles de diseño

  • Propósito principal: Tratamiento
  • Asignación: No aleatorizado
  • Modelo Intervencionista: Asignación paralela
  • Enmascaramiento: Ninguno (etiqueta abierta)

Armas e Intervenciones

Grupo de participantes/brazo
Intervención / Tratamiento
Comparador activo: Brazo A
Acondicionamiento de baja intensidad, intensidad intermedia y alta intensidad con o sin alemtuzumab
Trasplante de células madre
Infusión IV de 0,8 mg/kg durante 2 horas
Infusión IV de 40 mg/m2 durante 30 min una vez al día durante 4 días

AUC Dosis objetivo basada en la dosis de prueba de busulfán PK, infusión IV durante 3 horas una vez al día (3,2 mg/kg IV por día será la dosis predeterminada) según el siguiente marco de tiempo: Para 10/10 Receptores de donantes relacionados y no relacionados compatibles Para el alto Brazo de intensidad, la dosis de busulfán se administrará durante 4 días (-6, -5, -4 y -3).

Para el brazo de intensidad intermedia, la dosis de busulfán se administrará durante 3 días (-6, -5 y -4).

Para el brazo de baja intensidad, la dosis de busulfán se administrará durante 2 días en los días (-6 y -5). 9/10 Receptores de donantes relacionados o no relacionados compatibles con HLA Para el brazo de alta intensidad, la dosis de busulfán se administrará durante 3 días (-6,

-5 y -4). Para el Brazo de Intensidad Intermedia, la dosis de busulfán se administrará durante 2 días (-6 y -5).

Para el brazo de baja intensidad, la dosis de busulfán se administrará durante 1 día el día (-6).

Se administrará alemtuzumab si hay evidencia de desregulación inmunitaria 10 mg/m2 SC divididos en tres días (-14, -13 y -12)
Tacrolimus 0,02 mg/kg IV infusión continua durante 24 horas a partir del día +5
Micofenolato de mofetilo 15 mg/kg IV durante 2 horas tres veces al día a partir del día +5 continuará hasta Aproximadamente +35 (+/- dos días)
Ciclofosfamida: 50 mg/kg IV una vez al día durante 2 horas en los días +3 y +4, dosificado según el peso corporal ideal
Comparador activo: Brazo B
Acondicionamiento de intensidad intermedia con o sin alemtuzumab
Trasplante de células madre
Infusión IV de 0,8 mg/kg durante 2 horas
Infusión IV de 40 mg/m2 durante 30 min una vez al día durante 4 días

AUC Dosis objetivo basada en la dosis de prueba de busulfán PK, infusión IV durante 3 horas una vez al día (3,2 mg/kg IV por día será la dosis predeterminada) según el siguiente marco de tiempo: Para 10/10 Receptores de donantes relacionados y no relacionados compatibles Para el alto Brazo de intensidad, la dosis de busulfán se administrará durante 4 días (-6, -5, -4 y -3).

Para el brazo de intensidad intermedia, la dosis de busulfán se administrará durante 3 días (-6, -5 y -4).

Para el brazo de baja intensidad, la dosis de busulfán se administrará durante 2 días en los días (-6 y -5). 9/10 Receptores de donantes relacionados o no relacionados compatibles con HLA Para el brazo de alta intensidad, la dosis de busulfán se administrará durante 3 días (-6,

-5 y -4). Para el Brazo de Intensidad Intermedia, la dosis de busulfán se administrará durante 2 días (-6 y -5).

Para el brazo de baja intensidad, la dosis de busulfán se administrará durante 1 día el día (-6).

Se administrará alemtuzumab si hay evidencia de desregulación inmunitaria 10 mg/m2 SC divididos en tres días (-14, -13 y -12)
Tacrolimus 0,02 mg/kg IV infusión continua durante 24 horas a partir del día +5
Micofenolato de mofetilo 15 mg/kg IV durante 2 horas tres veces al día a partir del día +5 continuará hasta Aproximadamente +35 (+/- dos días)
Ciclofosfamida: 50 mg/kg IV una vez al día durante 2 horas en los días +3 y +4, dosificado según el peso corporal ideal
200 cGy día de trasplante -1 (solo para 9/10 receptores de donantes relacionados o no relacionados compatibles con HLA)

¿Qué mide el estudio?

Medidas de resultado primarias

Medida de resultado
Medida Descripción
Periodo de tiempo
Injerto de donante sostenido
Periodo de tiempo: línea de base al día +100
recuperación de neutrófilos con ANC >/= 500/mm^3 durante 3 días consecutivos con >50 % o >75 % de linfocitos T y quimerismo de donante mieloide
línea de base al día +100

Medidas de resultado secundarias

Medida de resultado
Medida Descripción
Periodo de tiempo
Reversión de las anomalías inmunológicas
Periodo de tiempo: 1 a 5 años después del trasplante
Corrección acumulativa de anomalías inmunológicas específicas de la enfermedad entre 1 y 5 años después del trasplante
1 a 5 años después del trasplante
Inversión del fenotipo clínico
Periodo de tiempo: 1 y 2 años post trasplante
Mejora acumulativa del fenotipo clínico consistente con el reemplazo de células hematopoyéticas entre 1 y 5 años después del trasplante
1 y 2 años post trasplante
mortalidad relacionada con el régimen
Periodo de tiempo: +180 y 1 año post trasplante
Incidencia acumulada de mortalidad relacionada con el trasplante a los 180 días y 1 año después del trasplante
+180 y 1 año post trasplante
Sobrevivencia promedio
Periodo de tiempo: 1 a 5 años después del trasplante
Tiempo desde el trasplante hasta la muerte por cualquier causa
1 a 5 años después del trasplante
infección y reactivación viral
Periodo de tiempo: +180 y 1 año post trasplante
Incidencia acumulada de mortalidad relacionada con el trasplante a los 180 días y 1 año después del trasplante
+180 y 1 año post trasplante
Incidencia de la enfermedad crónica de injerto contra huésped
Periodo de tiempo: 1 y 2 años post trasplante
Incidencia acumulada de enfermedad crónica de injerto contra huésped a 1 y 2 años después del trasplante
1 y 2 años post trasplante
Incidencia de la enfermedad aguda de injerto contra huésped
Periodo de tiempo: 100 días después del trasplante
Incidencia acumulada de enfermedad aguda de injerto contra huésped en el día 100 después del trasplante
100 días después del trasplante
Supervivencia libre de eventos
Periodo de tiempo: 1 a 5 años después del trasplante
Tiempo desde el trasplante hasta la muerte por cualquier causa, falla primaria o secundaria del injerto o segundo trasplante
1 a 5 años después del trasplante

Colaboradores e Investigadores

Aquí es donde encontrará personas y organizaciones involucradas en este estudio.

Investigadores

  • Investigador principal: Sung-Yun Pai, M.D., National Cancer Institute (NCI)

Publicaciones y enlaces útiles

La persona responsable de ingresar información sobre el estudio proporciona voluntariamente estas publicaciones. Estos pueden ser sobre cualquier cosa relacionada con el estudio.

Fechas de registro del estudio

Estas fechas rastrean el progreso del registro del estudio y los envíos de resultados resumidos a ClinicalTrials.gov. Los registros del estudio y los resultados informados son revisados ​​por la Biblioteca Nacional de Medicina (NLM) para asegurarse de que cumplan con los estándares de control de calidad específicos antes de publicarlos en el sitio web público.

Fechas importantes del estudio

Inicio del estudio (Actual)

22 de septiembre de 2020

Finalización primaria (Estimado)

1 de octubre de 2026

Finalización del estudio (Estimado)

30 de noviembre de 2027

Fechas de registro del estudio

Enviado por primera vez

8 de abril de 2020

Primero enviado que cumplió con los criterios de control de calidad

8 de abril de 2020

Publicado por primera vez (Actual)

9 de abril de 2020

Actualizaciones de registros de estudio

Última actualización publicada (Actual)

19 de agosto de 2026

Última actualización enviada que cumplió con los criterios de control de calidad

18 de agosto de 2026

Última verificación

17 de agosto de 2026

Más información

Términos relacionados con este estudio

Plan de datos de participantes individuales (IPD)

¿Planea compartir datos de participantes individuales (IPD)?

SÍ

Descripción del plan IPD

.Todos los IPD registrados en el registro médico se compartirán con los investigadores internos cuando lo soliciten.

Marco de tiempo para compartir IPD

Datos clínicos disponibles durante el estudio y por tiempo indefinido.

Criterios de acceso compartido de IPD

Los datos clínicos estarán disponibles mediante suscripción a BTRIS y con el permiso del IP del estudio.

Tipo de información de apoyo para compartir IPD

  • PROTOCOLO DE ESTUDIO
  • SAVIA
  • CIF

Información sobre medicamentos y dispositivos, documentos del estudio

Estudia un producto farmacéutico regulado por la FDA de EE. UU.

Sí

Estudia un producto de dispositivo regulado por la FDA de EE. UU.

No

Esta información se obtuvo directamente del sitio web clinicaltrials.gov sin cambios. Si tiene alguna solicitud para cambiar, eliminar o actualizar los detalles de su estudio, comuníquese con register@clinicaltrials.gov. Tan pronto como se implemente un cambio en clinicaltrials.gov, también se actualizará automáticamente en nuestro sitio web. .

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