Denne siden ble automatisk oversatt og nøyaktigheten av oversettelsen er ikke garantert. Vennligst referer til engelsk versjon for en kildetekst.

Nevrobiologi og behandling av lesevansker i NF-1

18. juni 2025 oppdatert av: Laura Cutting, Vanderbilt University

Nevrobiologi og behandling av lesevansker ved nevrofibromatose type 1 (NF-1)

Målet med denne studien er å finne ut om barn med nevrofibromatose type 1 som har lesevansker reagerer på samme måte - både atferdsmessig og nevrobiologisk - på spesialiserte behandlingsprogrammer som barn med idiopatiske lesevansker gjør, og å finne ut hvilken intervensjon som er best for en bestemt elev. profiler.

Studieoversikt

Detaljert beskrivelse

Den vanligste bekymringen for foreldre til barn med nevrofibromatose type 1 (NF-1) er lærevansker (LD). Omtrent halvparten av alle barn med NF-1 har LD - den mest invalidiserende og vanligste av disse er lesevansker.

Hensikten med denne studien er å finne ut om barn med NF-1 som har lesevansker reagerer på samme måte - både atferdsmessig og nevrobiologisk - på spesialiserte behandlingsprogrammer som er kjent for å forbedre dekodingsmangelen hos barn med idiopatiske lesevansker. Forsøket vil også avgjøre hvilken intervensjon som er best for bestemte elevprofiler. Det overordnede formålet med denne forskningen er å få en dypere forståelse av kjennetegn og behandling av lesevansker i NF-1.

I forsøket skal forskerne sammenligne barn med NF-1 som viser svakheter i lesing med barn med lesevansker uten kjent årsak (idiopatisk) ved hjelp av to ulike intervensjoner og atferdsmessige og nevrobiologiske mål. Begge intervensjonene fokuserer på å lære lyd-symbol-relasjoner, men varierer med hensyn til relativ vektlegging av verbale versus visuelle metoder for undervisning.

Forskere håper funn fra studien vil fremme kunnskap om de beste terapiene for LD hos barn med NF-1. Og ved å videreutvikle hvordan barn med NF-1 som har lesevansker ligner (eller forskjellige) barn med idiopatiske lesevansker, kan forskerne kanskje finne ut om leseintervensjoner som tar for seg andre områder enn dekoding også vil være til nytte for barn med NF -1. Ved å forstå likhetene og/eller forskjellene i de nevropsykologiske og nevrobiologiske profilene til barn med NF-1 som har lesevansker, og de uten, vil forskere være i stand til å avgrense den kognitive fenotypen og de nevrobiologiske egenskapene til NF-1, som vil videre forståelse av avvik i sentralnervesystemet i NF-1.

Studietype

Intervensjonell

Registrering (Faktiske)

184

Fase

  • Ikke aktuelt

Kontakter og plasseringer

Denne delen inneholder kontaktinformasjon for de som utfører studien, og informasjon om hvor denne studien blir utført.

Studiesteder

    • Tennessee
      • Nashville, Tennessee, Forente stater, 37232-2310
        • Vanderbilt University, Vanderbilt University Institute of Imaging Science

Deltakelseskriterier

Forskere ser etter personer som passer til en bestemt beskrivelse, kalt kvalifikasjonskriterier. Noen eksempler på disse kriteriene er en persons generelle helsetilstand eller tidligere behandlinger.

Kvalifikasjonskriterier

Alder som er kvalifisert for studier

8 år til 17 år (Barn)

Tar imot friske frivillige

Ja

Beskrivelse

Inklusjonskriterier:

Denne studien vil være åpen for alle individer i alderen 8 til 17 år som oppfyller kvalifikasjonskriteriene uavhengig av rase, kjønn eller sosioøkonomisk status.

  • Lesevanskergruppen (inkludert de med NF-1) er definert ved å skåre lik eller mindre enn 25. persentilen på mål på grunnleggende ordleseferdigheter.
  • Kontrollgruppen (inkludert de med NF1) er definert ved å skåre lik eller over 40. persentilen på gjennomsnittet av undertestene Letter Word Identification og Word Attack fra WJ-III.

Ekskluderingskriterier:

Ethvert barn, uavhengig av hvilken gruppe han/hun er rekruttert til, vil bli ekskludert hvis han/hun oppfyller noen av følgende kriterier (bestemt under telefonscreening, medisinsk gjennomgang og under testing):

  • er i fosterhjem;
  • tidligere diagnose av mental retardasjon;
  • kjent ukorrigerbar synshemming;
  • historie med kjent nevrologisk lidelse (f.eks. epilepsi, spina bifida, cerebral parese, traumatisk hjerneskade);
  • dokumentert hørselshemming større enn 25 dB tap på begge ørene;
  • medisinsk kontraindikasjon for MR-prosedyrer, hvis du deltar i MR (inkludert eksponering for metall og graviditet);
  • personer kjent for å ha en IQ under 70;
  • historie eller tilstedeværelse av en gjennomgripende utviklingsforstyrrelse;
  • under DICA-IV indikerer foreldre tilstedeværelsen av noen alvorlige psykiatriske diagnoser eller gjennomgripende utviklingsforstyrrelser.

Studieplan

Denne delen gir detaljer om studieplanen, inkludert hvordan studien er utformet og hva studien måler.

Hvordan er studiet utformet?

Designdetaljer

  • Primært formål: Behandling
  • Tildeling: Randomisert
  • Intervensjonsmodell: Parallell tildeling
  • Masking: Enkelt

Våpen og intervensjoner

Deltakergruppe / Arm
Intervensjon / Behandling
Eksperimentell: NF-veiledningsprogram 1
Veiledningsprogram I
Veiledningsprogram I er et strukturert multi-sensorisk program som er designet for å gradvis presentere spekteret av lyder og bokstaver med fokus på nøyaktigheten av fonologiske konsepter og anvendelse av disse konseptene i fraser og setninger. Instruksjonen bruker en sekvensert definert leksjonsplan med nøyaktighets- og automatikkkriterier for ferdighetsprogresjon. En rekke manipulerende og kinestetiske aktiviteter er skissert for å opprettholde elevens engasjement i det intensive intervensjonsdesignet.
Eksperimentell: NF-veiledningsprogram 2
Veiledningsprogram II
Veiledningsprogram II er designet for å lære visuelle og taleelementer ved lesing separat først, og deretter bringe dem sammen for maksimal effektivitet. Programmet bruker ideen om å lære begreper om strukturen til ord. For eksempel overfører elevene reglene de har lært om en vokal eller struktur til en annen uten spesifikke instruksjoner om den nye. Veiledningsprogram II inneholder bilder og aktiviteter for å hjelpe med å huske strategier for å øke grunnleggende leseferdigheter. Hastighetsøvelser brukes også for utvikling av dekodingsautomatikk.
Ingen inngripen: Vanligvis utviklende lesere
Kontrollgruppe
Eksperimentell: IRD-veiledningsprogram 1
Veiledningsprogram I
Veiledningsprogram I er et strukturert multi-sensorisk program som er designet for å gradvis presentere spekteret av lyder og bokstaver med fokus på nøyaktigheten av fonologiske konsepter og anvendelse av disse konseptene i fraser og setninger. Instruksjonen bruker en sekvensert definert leksjonsplan med nøyaktighets- og automatikkkriterier for ferdighetsprogresjon. En rekke manipulerende og kinestetiske aktiviteter er skissert for å opprettholde elevens engasjement i det intensive intervensjonsdesignet.
Eksperimentell: IRD-veiledningsprogram 2
Veiledningsprogram II
Veiledningsprogram II er designet for å lære visuelle og taleelementer ved lesing separat først, og deretter bringe dem sammen for maksimal effektivitet. Programmet bruker ideen om å lære begreper om strukturen til ord. For eksempel overfører elevene reglene de har lært om en vokal eller struktur til en annen uten spesifikke instruksjoner om den nye. Veiledningsprogram II inneholder bilder og aktiviteter for å hjelpe med å huske strategier for å øke grunnleggende leseferdigheter. Hastighetsøvelser brukes også for utvikling av dekodingsautomatikk.
Ingen inngripen: Ventelistekontroll
Intervention Control Group (RD)

Hva måler studien?

Primære resultatmål

Resultatmål
Tiltaksbeskrivelse
Tidsramme
Endring fra baseline i WJ-III Basic Reading Normative Update (Woodcock Johnson Psychoeducational Battery - 3rd Edition; WJ-III NU) Standardscore ved 15 timer
Tidsramme: 0 og 15 timer
Denne metrikken måler endring i leseevner, inkludert ordgjenkjenning og dekoding, vurdert av standard pedagogiske vurderinger (Woodcock Johnson Psychoeducational Battery - 3rd Edition Normative Update; WJ-III NU). Poengsummene rapporteres som endring i aldersnormerte standardskårer (en endring på 15 standardskårepoeng vil representere en endring på 1 standardavvik i den generelle populasjonen). Grunnleggende lesepoengsum er en normert sammensetning av WJ-III-deltestene Bokstav- Ordidentifikasjon og ordangrep, som representerer leseferdighet på ordnivå.
0 og 15 timer

Sekundære resultatmål

Resultatmål
Tiltaksbeskrivelse
Tidsramme
Nevroimaging data
Tidsramme: Samles før og etter intervensjon
Nevrobildedata består av funksjonell MR og strukturelle MR-tiltak.
Samles før og etter intervensjon

Samarbeidspartnere og etterforskere

Det er her du vil finne personer og organisasjoner som er involvert i denne studien.

Etterforskere

  • Hovedetterforsker: Laurie E. Cutting, Ph.D., Vanderbilt University Special Education Department
  • Hovedetterforsker: Martha Bridge Denckla, M.D., Kennedy Krieger Institute, Johns Hopkins University, Johns Hopkins University School of Medicine
  • Hovedetterforsker: Sheryl L. Rimrodt, M.D., Vanderbilt University Pediatrics Department
  • Hovedetterforsker: John Gore, Ph.D., Vanderbilt University

Publikasjoner og nyttige lenker

Den som er ansvarlig for å legge inn informasjon om studien leverer frivillig disse publikasjonene. Disse kan handle om alt relatert til studiet.

Studierekorddatoer

Disse datoene sporer fremdriften for innsending av studieposter og sammendragsresultater til ClinicalTrials.gov. Studieposter og rapporterte resultater gjennomgås av National Library of Medicine (NLM) for å sikre at de oppfyller spesifikke kvalitetskontrollstandarder før de legges ut på det offentlige nettstedet.

Studer hoveddatoer

Studiestart (Faktiske)

1. februar 2006

Primær fullføring (Faktiske)

1. mars 2013

Studiet fullført (Faktiske)

1. januar 2017

Datoer for studieregistrering

Først innsendt

25. februar 2008

Først innsendt som oppfylte QC-kriteriene

25. februar 2008

Først lagt ut (Antatt)

27. februar 2008

Oppdateringer av studieposter

Sist oppdatering lagt ut (Faktiske)

8. juli 2025

Siste oppdatering sendt inn som oppfylte QC-kriteriene

18. juni 2025

Sist bekreftet

1. juni 2025

Mer informasjon

Begreper knyttet til denne studien

Plan for individuelle deltakerdata (IPD)

Planlegger du å dele individuelle deltakerdata (IPD)?

JA

IPD-planbeskrivelse

Avidentifiserte atferdsdata (Woodcock Johnson-III NU-score) kan deles med andre forskere på forespørsel. Avidentifiserte T1 strukturelle nevroimaging-skanninger vil bli delt med andre forskere gjennom et nevroimaging datavarehus eller konsortium.

Denne informasjonen ble hentet direkte fra nettstedet clinicaltrials.gov uten noen endringer. Hvis du har noen forespørsler om å endre, fjerne eller oppdatere studiedetaljene dine, vennligst kontakt register@clinicaltrials.gov. Så snart en endring er implementert på clinicaltrials.gov, vil denne også bli oppdatert automatisk på nettstedet vårt. .

Abonnere