Neurobiologie en behandeling van leesstoornissen bij NF-1
Neurobiologie en behandeling van leesstoornissen bij neurofibromatose type 1 (NF-1)
Studie Overzicht
Toestand
Conditie
Interventie / Behandeling
Gedetailleerde beschrijving
De meest voorkomende zorg van ouders van kinderen met neurofibromatose type 1 (NF-1) is leerstoornis (LD). Ongeveer de helft van alle kinderen met NF-1 heeft LD, waarvan de meest invaliderende en meest voorkomende leesbeperkingen zijn.
Het doel van deze studie is om te bepalen of kinderen met NF-1 die leesproblemen hebben op dezelfde manier reageren - zowel gedragsmatig als neurobiologisch - op gespecialiseerde behandelingsprogramma's waarvan bekend is dat ze de decoderingstekorten verbeteren bij kinderen met idiopathische leesproblemen. De proef zal ook bepalen welke interventie het beste is voor bepaalde leerlingprofielen. Het algemene doel van dit onderzoek is om een beter begrip te krijgen van de kenmerken en behandeling van leesproblemen bij NF-1.
In de proef zullen onderzoekers kinderen met NF-1 die zwakke punten in het lezen vertonen, vergelijken met kinderen met een leesbeperking zonder bekende oorzaak (idiopathisch) met behulp van twee verschillende interventies en gedrags- en neurobiologische maatregelen. Beide interventies richten zich op het aanleren van klank-symboolrelaties, maar variëren in relatieve nadruk op verbale versus visuele lesmethoden.
Wetenschappers hopen dat de bevindingen van het onderzoek de kennis over de beste therapieën voor LD bij kinderen met NF-1 zullen vergroten. En door verder te verfijnen hoe kinderen met NF-1 die leesproblemen hebben vergelijkbaar (of verschillend) zijn met kinderen met idiopathische leesproblemen, kunnen de onderzoekers leren of leesinterventies die zich richten op andere gebieden dan decoderen ook ten goede zullen komen aan kinderen met NF. -1. Door de overeenkomsten en/of verschillen te begrijpen in de neuropsychologische en neurobiologische profielen van kinderen met NF-1 die leesproblemen hebben, en kinderen zonder leesbeperkingen, zullen wetenschappers ook in staat zijn om het cognitieve fenotype en de neurobiologische kenmerken van NF-1 te verfijnen. verder begrip van afwijkingen van het centrale zenuwstelsel in NF-1.
Studietype
Inschrijving (Werkelijk)
Fase
- Niet toepasbaar
Contacten en locaties
Studie Locaties
-
-
Tennessee
-
Nashville, Tennessee, Verenigde Staten, 37232-2310
- Vanderbilt University, Vanderbilt University Institute of Imaging Science
-
-
Deelname Criteria
Geschiktheidscriteria
Leeftijden die in aanmerking komen voor studie
Accepteert gezonde vrijwilligers
Beschrijving
Inclusiecriteria:
Deze studie staat open voor alle personen in de leeftijd van 8 tot 17 jaar die voldoen aan de toelatingscriteria, ongeacht ras, geslacht of sociaaleconomische status.
- De groep met leesbeperkingen (inclusief die met NF-1) wordt gedefinieerd door te scoren gelijk aan of lager dan het 25e percentiel op metingen van elementaire woordleesvaardigheid.
- De controlegroep (inclusief die met NF1) wordt gedefinieerd door te scoren gelijk aan of hoger dan het 40e percentiel op het gemiddelde van de subtests Letter Word Identification en Word Attack van de WJ-III.
Uitsluitingscriteria:
Elk kind, ongeacht voor welke groep het wordt gerekruteerd, wordt uitgesloten als het voldoet aan een van de volgende criteria (bepaald tijdens telefonische screening, medische beoordeling en tijdens testen):
- zit in een pleeggezin;
- eerdere diagnose van mentale retardatie;
- bekende oncorrigeerbare visuele beperking;
- voorgeschiedenis van bekende neurologische aandoening (bijv. epilepsie, spina bifida, hersenverlamming, traumatisch hersenletsel);
- gedocumenteerd gehoorverlies van meer dan 25 dB in beide oren;
- medische contra-indicatie voor MRI-procedures, bij deelname aan MRI (inclusief blootstelling aan metaal en zwangerschap);
- personen waarvan bekend is dat ze een IQ van minder dan 70 hebben;
- geschiedenis of aanwezigheid van een pervasieve ontwikkelingsstoornis;
- tijdens de DICA-IV ouders wijzen op de aanwezigheid van een ernstige psychiatrische diagnose of een pervasieve ontwikkelingsstoornis.
Studie plan
Hoe is de studie opgezet?
Ontwerpdetails
- Primair doel: Behandeling
- Toewijzing: Gerandomiseerd
- Interventioneel model: Parallelle opdracht
- Masker: Enkel
Wapens en interventies
Deelnemersgroep / Arm |
Interventie / Behandeling |
|---|---|
|
Experimenteel: NF-begeleidingsprogramma 1
Studiebegeleidingsprogramma I
|
Tutoring Program I is een gestructureerd multi-sensorisch programma dat is ontworpen om geleidelijk het scala aan klanken en letters te presenteren met de nadruk op de nauwkeurigheid van fonologische concepten en de toepassing van die concepten in zinnen en zinnen.
De instructie maakt gebruik van een opeenvolgend gedefinieerd lesplan met criteria voor nauwkeurigheid en automatisering voor de voortgang van vaardigheden.
Er wordt een scala aan manipulatieve en kinesthetische activiteiten geschetst om de betrokkenheid van de leerling bij het intensieve interventieontwerp te behouden.
|
|
Experimenteel: NF-begeleidingsprogramma 2
Studiebegeleiding II
|
Tutoring Program II is ontworpen om visuele en spraakelementen van lezen eerst apart te leren en ze vervolgens samen te brengen voor maximale efficiëntie.
Het programma maakt gebruik van het idee om concepten over de structuur van woorden te onderwijzen.
Leerlingen dragen bijvoorbeeld de regels die ze hebben geleerd over de ene klinker of structuur over op een andere zonder specifieke instructies voor de nieuwe.
Tutoring Program II bevat afbeeldingen en activiteiten om strategieën te helpen onthouden voor het verbeteren van de basisleesvaardigheid.
Snelheidsoefeningen worden ook gebruikt voor de ontwikkeling van decoderingsautomatisering.
|
|
Geen tussenkomst: Typisch ontwikkelende lezers
Controlegroep
|
|
|
Experimenteel: IRD-begeleidingsprogramma 1
Studiebegeleidingsprogramma I
|
Tutoring Program I is een gestructureerd multi-sensorisch programma dat is ontworpen om geleidelijk het scala aan klanken en letters te presenteren met de nadruk op de nauwkeurigheid van fonologische concepten en de toepassing van die concepten in zinnen en zinnen.
De instructie maakt gebruik van een opeenvolgend gedefinieerd lesplan met criteria voor nauwkeurigheid en automatisering voor de voortgang van vaardigheden.
Er wordt een scala aan manipulatieve en kinesthetische activiteiten geschetst om de betrokkenheid van de leerling bij het intensieve interventieontwerp te behouden.
|
|
Experimenteel: IRD-begeleidingsprogramma 2
Studiebegeleiding II
|
Tutoring Program II is ontworpen om visuele en spraakelementen van lezen eerst apart te leren en ze vervolgens samen te brengen voor maximale efficiëntie.
Het programma maakt gebruik van het idee om concepten over de structuur van woorden te onderwijzen.
Leerlingen dragen bijvoorbeeld de regels die ze hebben geleerd over de ene klinker of structuur over op een andere zonder specifieke instructies voor de nieuwe.
Tutoring Program II bevat afbeeldingen en activiteiten om strategieën te helpen onthouden voor het verbeteren van de basisleesvaardigheid.
Snelheidsoefeningen worden ook gebruikt voor de ontwikkeling van decoderingsautomatisering.
|
|
Geen tussenkomst: Wachtlijst controle
Interventie Controle Groep (RD)
|
Wat meet het onderzoek?
Primaire uitkomstmaten
Uitkomstmaat |
Maatregel Beschrijving |
Tijdsspanne |
|---|---|---|
|
Verandering ten opzichte van baseline in WJ-III Basic Reading Normative Update (Woodcock Johnson Psycho-educational Battery - 3e editie; WJ-III NU) Standaardscore na 15 uur
Tijdsspanne: 0 en 15 uur
|
Deze maatstaf meet verandering in leesvaardigheid, inclusief woordherkenning en decodering, zoals beoordeeld door standaard educatieve beoordelingen (Woodcock Johnson Psychoeducational Battery - 3rd Edition Normative Update; WJ-III NU).
De scores worden gerapporteerd als verandering in leeftijdsgenormeerde standaardscores (een verandering van 15 standaardscorepunten zou een verandering van 1 standaarddeviatie in de algemene populatie vertegenwoordigen). De basisscore voor lezen is een genormeerde samenstelling van de WJ-III-subtests Woordidentificatie en woordaanval, die leesvaardigheid op woordniveau vertegenwoordigen.
|
0 en 15 uur
|
Secundaire uitkomstmaten
Uitkomstmaat |
Maatregel Beschrijving |
Tijdsspanne |
|---|---|---|
|
Neuroimaging-gegevens
Tijdsspanne: Verzameld voor en na interventie
|
Neuroimaging-gegevens bestaan uit functionele MRI- en structurele MRI-metingen.
|
Verzameld voor en na interventie
|
Medewerkers en onderzoekers
Sponsor
Onderzoekers
- Hoofdonderzoeker: Laurie E. Cutting, Ph.D., Vanderbilt University Special Education Department
- Hoofdonderzoeker: Martha Bridge Denckla, M.D., Kennedy Krieger Institute, Johns Hopkins University, Johns Hopkins University School of Medicine
- Hoofdonderzoeker: Sheryl L. Rimrodt, M.D., Vanderbilt University Pediatrics Department
- Hoofdonderzoeker: John Gore, Ph.D., Vanderbilt University
Publicaties en nuttige links
Nuttige links
Studie record data
Bestudeer belangrijke data
Studie start (Werkelijk)
Primaire voltooiing (Werkelijk)
Studie voltooiing (Werkelijk)
Studieregistratiedata
Eerst ingediend
Eerst ingediend dat voldeed aan de QC-criteria
Eerst geplaatst (Geschat)
Updates van studierecords
Laatste update geplaatst (Werkelijk)
Laatste update ingediend die voldeed aan QC-criteria
Laatst geverifieerd
Meer informatie
Termen gerelateerd aan deze studie
Aanvullende relevante MeSH-voorwaarden
- Specifieke leerstoornis
- Neurologische manifestaties
- Ziekten van het zenuwstelsel
- Psychische aandoening
- Neoplasmata
- Neuromusculaire aandoeningen
- Genetische ziekten, aangeboren
- Ziekten van het perifere zenuwstelsel
- Neoplasmata per histologisch type
- Neurologische gedragsmanifestaties
- Neurodegeneratieve ziekten
- Neurologische ontwikkelingsstoornissen
- Neoplasmata, zenuwweefsel
- Neoplasmata van het zenuwstelsel
- Heredodegeneratieve aandoeningen, zenuwstelsel
- Zenuwschede neoplasmata
- Neoplastische syndromen, erfelijk
- Neurocutane syndromen
- Neoplasmata van het perifere zenuwstelsel
- Communicatiestoornissen
- Taalstoornissen
- Leerproblemen
- Neurofibromatose
- Neurofibromatose 1
- Neurofibroom
- Dyslexie
Andere studie-ID-nummers
- R01NS049096 (Subsidie/contract van de Amerikaanse NIH)
- NF1-R01
Plan Individuele Deelnemersgegevens (IPD)
Bent u van plan om gegevens van individuele deelnemers (IPD) te delen?
Beschrijving IPD-plan
Deze informatie is zonder wijzigingen rechtstreeks van de website clinicaltrials.gov gehaald. Als u verzoeken heeft om uw onderzoeksgegevens te wijzigen, te verwijderen of bij te werken, neem dan contact op met register@clinicaltrials.gov. Zodra er een wijziging wordt doorgevoerd op clinicaltrials.gov, wordt deze ook automatisch bijgewerkt op onze website .