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Neurobiologia e Tratamento da Deficiência de Leitura na NF-1

18 de junho de 2025 atualizado por: Laura Cutting, Vanderbilt University

Neurobiologia e Tratamento da Deficiência de Leitura na Neurofibromatose Tipo 1 (NF-1)

O objetivo deste estudo é determinar se as crianças com neurofibromatose tipo 1 que têm dificuldades de leitura respondem da mesma maneira - tanto comportamental quanto neurobiologicamente - a programas de tratamento especializados como crianças com dificuldades idiopáticas de leitura, e determinar qual intervenção é melhor para um aluno específico perfis.

Visão geral do estudo

Descrição detalhada

A preocupação mais comum dos pais de crianças com neurofibromatose tipo 1 (NF-1) são as dificuldades de aprendizagem (LD). Aproximadamente metade de todas as crianças com NF-1 tem LD - o mais debilitante e comum dos quais são as dificuldades de leitura.

O objetivo deste estudo é determinar se crianças com NF-1 que têm dificuldades de leitura respondem da mesma forma, tanto comportamental quanto neurobiologicamente, a programas de tratamento especializados conhecidos por melhorar os déficits de decodificação em crianças com dificuldades idiopáticas de leitura. O teste também determinará qual intervenção é melhor para determinados perfis de alunos. O objetivo geral desta pesquisa é obter uma compreensão mais profunda das características e tratamento das dificuldades de leitura na NF-1.

No estudo, os pesquisadores compararão crianças com NF-1 que apresentam deficiências na leitura com crianças com dificuldades de leitura sem causa conhecida (idiopática) usando duas intervenções diferentes e medidas comportamentais e neurobiológicas. Ambas as intervenções se concentram no ensino das relações som-símbolo, mas variam em termos de ênfase relativa nos métodos verbais versus visuais de ensino.

Os cientistas esperam que as descobertas do estudo avancem no conhecimento sobre as melhores terapias para LD em crianças com NF-1. E, refinando ainda mais como as crianças com NF-1 que têm dificuldades de leitura são semelhantes (ou diferentes) a crianças com dificuldades idiopáticas de leitura, os pesquisadores podem aprender se as intervenções de leitura que abordam outras áreas além da decodificação também beneficiarão crianças com NF. -1. Além disso, ao compreender as semelhanças e/ou diferenças nos perfis neuropsicológicos e neurobiológicos de crianças com NF-1 com dificuldades de leitura e aquelas sem, os cientistas poderão refinar o fenótipo cognitivo e as características neurobiológicas da NF-1, que irão compreensão adicional das anormalidades do sistema nervoso central na NF-1.

Tipo de estudo

Intervencional

Inscrição (Real)

184

Estágio

  • Não aplicável

Contactos e Locais

Esta seção fornece os detalhes de contato para aqueles que conduzem o estudo e informações sobre onde este estudo está sendo realizado.

Locais de estudo

    • Tennessee
      • Nashville, Tennessee, Estados Unidos, 37232-2310
        • Vanderbilt University, Vanderbilt University Institute of Imaging Science

Critérios de participação

Os pesquisadores procuram pessoas que se encaixem em uma determinada descrição, chamada de critérios de elegibilidade. Alguns exemplos desses critérios são a condição geral de saúde de uma pessoa ou tratamentos anteriores.

Critérios de elegibilidade

Idades elegíveis para estudo

8 anos a 17 anos (Filho)

Aceita Voluntários Saudáveis

Sim

Descrição

Critério de inclusão:

Este estudo será aberto a todos os indivíduos, com idades entre 8 e 17 anos, que atendam aos critérios de elegibilidade, independentemente de raça, sexo ou status socioeconômico.

  • O grupo de Deficiências de Leitura (incluindo aqueles com NF-1) é definido pela pontuação igual ou inferior ao percentil 25 em medidas de habilidades básicas de leitura de palavras.
  • O grupo de controle (incluindo aqueles com NF1) é definido pela pontuação igual ou superior ao 40º percentil na média dos subtestes Identificação de palavras e palavras de ataque do WJ-III.

Critério de exclusão:

Qualquer criança, independentemente do grupo para o qual foi recrutada, será excluída se atender a qualquer um dos seguintes critérios (determinados durante a triagem por telefone, revisão médica e durante o teste):

  • está em um orfanato;
  • diagnóstico prévio de retardo mental;
  • deficiência visual incorrigível conhecida;
  • história de distúrbio neurológico conhecido (por exemplo, epilepsia, espinha bífida, paralisia cerebral, lesão cerebral traumática);
  • perda auditiva documentada superior a 25 dB em qualquer ouvido;
  • contra-indicação médica para procedimentos de ressonância magnética, se estiver participando de ressonância magnética (incluindo exposição a metal e gravidez);
  • indivíduos conhecidos por terem um QI abaixo de 70;
  • história ou presença de um transtorno invasivo do desenvolvimento;
  • durante o DICA-IV, os pais indicam a presença de quaisquer diagnósticos psiquiátricos graves ou transtorno invasivo do desenvolvimento.

Plano de estudo

Esta seção fornece detalhes do plano de estudo, incluindo como o estudo é projetado e o que o estudo está medindo.

Como o estudo é projetado?

Detalhes do projeto

  • Finalidade Principal: Tratamento
  • Alocação: Randomizado
  • Modelo Intervencional: Atribuição Paralela
  • Mascaramento: Solteiro

Armas e Intervenções

Grupo de Participantes / Braço
Intervenção / Tratamento
Experimental: NF-Programa de tutoria 1
Programa Tutoria I
O Programa de Tutoria I é um programa multissensorial estruturado, projetado para apresentar gradualmente a variedade de sons e letras com foco na precisão dos conceitos fonológicos e na aplicação desses conceitos em frases e sentenças. A instrução usa um plano de aula definido em sequência com critérios de precisão e automaticidade para progressão de habilidades. Uma série de atividades manipulativas e cinestésicas é delineada para manter o envolvimento do aluno no projeto de intervenção intensiva.
Experimental: NF-Programa de tutoria 2
Programa Tutoria II
O Programa de Tutoria II é projetado para ensinar os elementos visuais e de fala da leitura separadamente no início e, em seguida, reuni-los para obter a máxima eficiência. O programa utiliza a ideia de ensinar conceitos sobre a estrutura das palavras. Por exemplo, os alunos transferem as regras que aprenderam sobre uma vogal ou estrutura para outra sem instruções específicas sobre a nova. O Programa de Tutoria II incorpora imagens e atividades para ajudar a lembrar estratégias para aumentar as habilidades básicas de leitura. Brocas de velocidade também são usadas para o desenvolvimento de automaticidade de decodificação.
Sem intervenção: Leitores em desenvolvimento típico
Grupo de controle
Experimental: IRD-Programa de Tutoria 1
Programa Tutoria I
O Programa de Tutoria I é um programa multissensorial estruturado, projetado para apresentar gradualmente a variedade de sons e letras com foco na precisão dos conceitos fonológicos e na aplicação desses conceitos em frases e sentenças. A instrução usa um plano de aula definido em sequência com critérios de precisão e automaticidade para progressão de habilidades. Uma série de atividades manipulativas e cinestésicas é delineada para manter o envolvimento do aluno no projeto de intervenção intensiva.
Experimental: IRD-Programa de Tutoria 2
Programa Tutoria II
O Programa de Tutoria II é projetado para ensinar os elementos visuais e de fala da leitura separadamente no início e, em seguida, reuni-los para obter a máxima eficiência. O programa utiliza a ideia de ensinar conceitos sobre a estrutura das palavras. Por exemplo, os alunos transferem as regras que aprenderam sobre uma vogal ou estrutura para outra sem instruções específicas sobre a nova. O Programa de Tutoria II incorpora imagens e atividades para ajudar a lembrar estratégias para aumentar as habilidades básicas de leitura. Brocas de velocidade também são usadas para o desenvolvimento de automaticidade de decodificação.
Sem intervenção: Controle de lista de espera
Grupo de Controle de Intervenção (RD)

O que o estudo está medindo?

Medidas de resultados primários

Medida de resultado
Descrição da medida
Prazo
Mudança da linha de base na atualização normativa de leitura básica WJ-III (Woodcock Johnson Psychoeducational Battery - 3ª edição; WJ-III NU) Pontuação padrão em 15 horas
Prazo: 0 e 15 horas
Essa métrica mede a mudança nas habilidades de leitura, incluindo reconhecimento e decodificação de palavras, conforme avaliado por avaliações educacionais padrão (Woodcock Johnson Psychoeducational Battery - 3ª Edição Normativa Atualizada; WJ-III NU). As pontuações são relatadas como alteração nas pontuações padrão normatizadas por idade (uma alteração de 15 pontos na pontuação padrão representaria uma alteração de 1 desvio padrão na população em geral). Identificação de palavras e ataque de palavras, representando a habilidade de leitura em nível de palavra.
0 e 15 horas

Medidas de resultados secundários

Medida de resultado
Descrição da medida
Prazo
Dados de neuroimagem
Prazo: Coletados antes e depois da intervenção
Os dados de neuroimagem consistem em medidas de ressonância magnética funcional e ressonância magnética estrutural.
Coletados antes e depois da intervenção

Colaboradores e Investigadores

É aqui que você encontrará pessoas e organizações envolvidas com este estudo.

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Investigadores

  • Investigador principal: Laurie E. Cutting, Ph.D., Vanderbilt University Special Education Department
  • Investigador principal: Martha Bridge Denckla, M.D., Kennedy Krieger Institute, Johns Hopkins University, Johns Hopkins University School of Medicine
  • Investigador principal: Sheryl L. Rimrodt, M.D., Vanderbilt University Pediatrics Department
  • Investigador principal: John Gore, Ph.D., Vanderbilt University

Publicações e links úteis

A pessoa responsável por inserir informações sobre o estudo fornece voluntariamente essas publicações. Estes podem ser sobre qualquer coisa relacionada ao estudo.

Datas de registro do estudo

Essas datas acompanham o progresso do registro do estudo e os envios de resumo dos resultados para ClinicalTrials.gov. Os registros do estudo e os resultados relatados são revisados ​​pela National Library of Medicine (NLM) para garantir que atendam aos padrões específicos de controle de qualidade antes de serem publicados no site público.

Datas Principais do Estudo

Início do estudo (Real)

1 de fevereiro de 2006

Conclusão Primária (Real)

1 de março de 2013

Conclusão do estudo (Real)

1 de janeiro de 2017

Datas de inscrição no estudo

Enviado pela primeira vez

25 de fevereiro de 2008

Enviado pela primeira vez que atendeu aos critérios de CQ

25 de fevereiro de 2008

Primeira postagem (Estimado)

27 de fevereiro de 2008

Atualizações de registro de estudo

Última Atualização Postada (Real)

8 de julho de 2025

Última atualização enviada que atendeu aos critérios de controle de qualidade

18 de junho de 2025

Última verificação

1 de junho de 2025

Mais Informações

Termos relacionados a este estudo

Plano para dados de participantes individuais (IPD)

Planeja compartilhar dados de participantes individuais (IPD)?

SIM

Descrição do plano IPD

Dados comportamentais não identificados (pontuações Woodcock Johnson-III NU) podem ser compartilhados com outros pesquisadores mediante solicitação. Varreduras de neuroimagem estrutural T1 não identificadas serão compartilhadas com outros pesquisadores por meio de um data warehouse ou consórcio de neuroimagem.

Essas informações foram obtidas diretamente do site clinicaltrials.gov sem nenhuma alteração. Se você tiver alguma solicitação para alterar, remover ou atualizar os detalhes do seu estudo, entre em contato com register@clinicaltrials.gov. Assim que uma alteração for implementada em clinicaltrials.gov, ela também será atualizada automaticamente em nosso site .

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