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Neurobiologie et traitement des troubles de la lecture dans la NF-1

26 avril 2023 mis à jour par: Laura Cutting, Vanderbilt University

Neurobiologie et traitement des troubles de la lecture dans la neurofibromatose de type 1 (NF-1)

L'objectif de cet essai est de déterminer si les enfants atteints de neurofibromatose de type 1 qui ont des troubles de lecture répondent de la même manière - à la fois sur le plan comportemental et neurobiologique - aux programmes de traitement spécialisés que les enfants ayant des troubles idiopathiques de lecture, et de déterminer quelle intervention est la meilleure pour un apprenant particulier profils.

Aperçu de l'étude

Description détaillée

La préoccupation la plus courante des parents d'enfants atteints de neurofibromatose de type 1 (NF-1) est les troubles d'apprentissage (TA). Environ la moitié de tous les enfants atteints de NF-1 ont des troubles de l'apprentissage, dont les plus débilitants et les plus courants sont les troubles de la lecture.

Le but de cette étude est de déterminer si les enfants atteints de NF-1 qui ont des troubles de lecture répondent de la même manière, tant sur le plan comportemental que neurobiologique, aux programmes de traitement spécialisés connus pour améliorer les déficits de décodage chez les enfants ayant des troubles idiopathiques de lecture. L'essai déterminera également quelle intervention est la meilleure pour des profils d'apprenants particuliers. L'objectif général de cette recherche est d'acquérir une meilleure compréhension des caractéristiques et du traitement des troubles de la lecture dans la NF-1.

Dans l'essai, les chercheurs compareront des enfants atteints de NF-1 qui présentent des faiblesses en lecture à des enfants ayant des troubles de lecture sans cause connue (idiopathiques) en utilisant deux interventions différentes et des mesures comportementales et neurobiologiques. Les deux interventions se concentrent sur l'enseignement des relations son-symbole, mais varient en termes d'accent mis sur les méthodes d'enseignement verbales par rapport aux méthodes visuelles.

Les scientifiques espèrent que les résultats de l'essai feront progresser les connaissances sur les meilleures thérapies pour la maladie de Lyme chez les enfants atteints de NF-1. Et, en affinant davantage la façon dont les enfants atteints de NF-1 qui ont des troubles de lecture sont similaires (ou différents) aux enfants ayant des troubles de lecture idiopathiques, les chercheurs peuvent être en mesure d'apprendre si les interventions de lecture qui abordent des domaines autres que le décodage bénéficieront également aux enfants atteints de NF. -1. De plus, en comprenant les similitudes et/ou les différences entre les profils neuropsychologiques et neurobiologiques des enfants atteints de NF-1 qui ont des troubles de lecture et ceux qui n'en ont pas, les scientifiques pourront affiner le phénotype cognitif et les caractéristiques neurobiologiques de la NF-1, ce qui une meilleure compréhension des anomalies du système nerveux central dans la NF-1.

Type d'étude

Interventionnel

Inscription (Réel)

184

Phase

  • N'est pas applicable

Contacts et emplacements

Cette section fournit les coordonnées de ceux qui mènent l'étude et des informations sur le lieu où cette étude est menée.

Lieux d'étude

    • Tennessee
      • Nashville, Tennessee, États-Unis, 37232-2310
        • Vanderbilt University, Vanderbilt University Institute of Imaging Science

Critères de participation

Les chercheurs recherchent des personnes qui correspondent à une certaine description, appelée critères d'éligibilité. Certains exemples de ces critères sont l'état de santé général d'une personne ou des traitements antérieurs.

Critère d'éligibilité

Âges éligibles pour étudier

8 ans à 17 ans (Enfant)

Accepte les volontaires sains

Oui

La description

Critère d'intégration:

Cette étude sera ouverte à toutes les personnes, âgées de 8 à 17 ans, qui répondent aux critères d'éligibilité, sans distinction de race, de sexe ou de statut socio-économique.

  • Le groupe Troubles de la lecture (y compris ceux avec NF-1) est défini par un score égal ou inférieur au 25e centile sur les mesures des compétences de base en lecture de mots.
  • Le groupe de contrôle (y compris ceux avec NF1) est défini par un score égal ou supérieur au 40e centile sur la moyenne des sous-tests Letter Word Identification et Word Attack du WJ-III.

Critère d'exclusion:

Tout enfant, quel que soit le groupe pour lequel il est recruté, sera exclu s'il répond à l'un des critères suivants (déterminés lors de la présélection téléphonique, de l'examen médical et lors des tests) :

  • est en famille d'accueil;
  • diagnostic antérieur de retard mental;
  • déficience visuelle non corrigible connue ;
  • antécédents de troubles neurologiques connus (p. ex., épilepsie, spina bifida, paralysie cérébrale, traumatisme crânien);
  • déficience auditive documentée supérieure à 25 dB de perte dans l'une ou l'autre oreille ;
  • contre-indication médicale aux procédures d'IRM, en cas de participation à l'IRM (y compris l'exposition au métal et la grossesse);
  • les individus connus pour avoir un QI inférieur à 70 ;
  • antécédent ou présence d'un trouble envahissant du développement ;
  • pendant le DICA-IV, les parents indiquent la présence de diagnostics psychiatriques graves ou de troubles envahissants du développement.

Plan d'étude

Cette section fournit des détails sur le plan d'étude, y compris la façon dont l'étude est conçue et ce que l'étude mesure.

Comment l'étude est-elle conçue ?

Détails de conception

  • Objectif principal: Traitement
  • Répartition: Randomisé
  • Modèle interventionnel: Affectation parallèle
  • Masquage: Seul

Armes et Interventions

Groupe de participants / Bras
Intervention / Traitement
Expérimental: Programme NF-Tutorat 1
Programme de tutorat I
Le programme de tutorat I est un programme multisensoriel structuré conçu pour présenter progressivement la gamme de sons et de lettres en mettant l'accent sur la précision des concepts phonologiques et l'application de ces concepts dans des phrases et des phrases. L'instruction utilise un plan de leçon séquencé défini avec des critères de précision et d'automaticité pour la progression des compétences. Une gamme d'activités de manipulation et kinesthésiques est décrite pour maintenir l'engagement de l'apprenant dans la conception de l'intervention intensive.
Expérimental: NF-Tutorat Programme 2
Programme de tutorat II
Le programme de tutorat II est conçu pour enseigner séparément les éléments visuels et vocaux de la lecture dans un premier temps, puis les réunir pour une efficacité maximale. Le programme utilise l'idée d'enseigner des concepts sur la structure des mots. Par exemple, les élèves transfèrent les règles qu'ils ont apprises sur une voyelle ou une structure à une autre sans instructions spécifiques sur la nouvelle. Le programme de tutorat II comprend des images et des activités pour aider à mémoriser des stratégies pour améliorer les compétences de base en lecture. Les exercices de vitesse sont également utilisés pour le développement de l'automaticité du décodage.
Aucune intervention: Lecteurs en développement typique
Groupe de contrôle
Expérimental: IRD-Tutorat Programme 1
Programme de tutorat I
Le programme de tutorat I est un programme multisensoriel structuré conçu pour présenter progressivement la gamme de sons et de lettres en mettant l'accent sur la précision des concepts phonologiques et l'application de ces concepts dans des phrases et des phrases. L'instruction utilise un plan de leçon séquencé défini avec des critères de précision et d'automaticité pour la progression des compétences. Une gamme d'activités de manipulation et kinesthésiques est décrite pour maintenir l'engagement de l'apprenant dans la conception de l'intervention intensive.
Expérimental: IRD-Tutorat Programme 2
Programme de tutorat II
Le programme de tutorat II est conçu pour enseigner séparément les éléments visuels et vocaux de la lecture dans un premier temps, puis les réunir pour une efficacité maximale. Le programme utilise l'idée d'enseigner des concepts sur la structure des mots. Par exemple, les élèves transfèrent les règles qu'ils ont apprises sur une voyelle ou une structure à une autre sans instructions spécifiques sur la nouvelle. Le programme de tutorat II comprend des images et des activités pour aider à mémoriser des stratégies pour améliorer les compétences de base en lecture. Les exercices de vitesse sont également utilisés pour le développement de l'automaticité du décodage.
Aucune intervention: Contrôle des listes d'attente
Groupe de contrôle d'intervention (RD)

Que mesure l'étude ?

Principaux critères de jugement

Mesure des résultats
Description de la mesure
Délai
Changement par rapport à la ligne de base dans la mise à jour normative de la lecture de base WJ-III (Woodcock Johnson Psychoeducational Battery - 3e édition ; WJ-III NU) Score standard à 15 heures
Délai: 0 et 15 heures
Cette métrique mesure l'évolution des capacités de lecture, y compris la reconnaissance des mots et le décodage, telles qu'évaluées par les évaluations pédagogiques standard (Woodcock Johnson Psychoeducational Battery - 3rd Edition Normative Update ; WJ-III NU). Les scores sont rapportés sous forme de changement dans les scores standard normalisés selon l'âge (un changement de 15 points de score standard représenterait un changement de 1 écart type dans la population générale). Le score de lecture de base est un composite normé des sous-tests WJ-III Lettre- Identification de mots et Attaque de mots, représentant la compétence de lecture au niveau des mots.
0 et 15 heures

Mesures de résultats secondaires

Mesure des résultats
Description de la mesure
Délai
Données de neuroimagerie
Délai: Collecte avant et après intervention
Les données de neuroimagerie consistent en des mesures d'IRM fonctionnelle et d'IRM structurelle.
Collecte avant et après intervention

Collaborateurs et enquêteurs

C'est ici que vous trouverez les personnes et les organisations impliquées dans cette étude.

Les enquêteurs

  • Chercheur principal: Laurie E. Cutting, Ph.D., Vanderbilt University Special Education Department
  • Chercheur principal: Martha Bridge Denckla, M.D., Kennedy Krieger Institute, Johns Hopkins University, Johns Hopkins University School of Medicine
  • Chercheur principal: Sheryl L. Rimrodt, M.D., Vanderbilt University Pediatrics Department
  • Chercheur principal: John Gore, Ph.D., Vanderbilt University

Publications et liens utiles

La personne responsable de la saisie des informations sur l'étude fournit volontairement ces publications. Il peut s'agir de tout ce qui concerne l'étude.

Dates d'enregistrement des études

Ces dates suivent la progression des dossiers d'étude et des soumissions de résultats sommaires à ClinicalTrials.gov. Les dossiers d'étude et les résultats rapportés sont examinés par la Bibliothèque nationale de médecine (NLM) pour s'assurer qu'ils répondent à des normes de contrôle de qualité spécifiques avant d'être publiés sur le site Web public.

Dates principales de l'étude

Début de l'étude (Réel)

1 février 2006

Achèvement primaire (Réel)

1 mars 2013

Achèvement de l'étude (Réel)

1 janvier 2017

Dates d'inscription aux études

Première soumission

25 février 2008

Première soumission répondant aux critères de contrôle qualité

25 février 2008

Première publication (Estimation)

27 février 2008

Mises à jour des dossiers d'étude

Dernière mise à jour publiée (Réel)

17 mai 2023

Dernière mise à jour soumise répondant aux critères de contrôle qualité

26 avril 2023

Dernière vérification

1 avril 2023

Plus d'information

Termes liés à cette étude

Plan pour les données individuelles des participants (IPD)

Prévoyez-vous de partager les données individuelles des participants (DPI) ?

OUI

Description du régime IPD

Les données comportementales anonymisées (scores Woodcock Johnson-III NU) peuvent être partagées avec d'autres chercheurs sur demande. Les scans de neuroimagerie structurelle T1 anonymisés seront partagés avec d'autres chercheurs par le biais d'un entrepôt de données ou d'un consortium de neuroimagerie.

Ces informations ont été extraites directement du site Web clinicaltrials.gov sans aucune modification. Si vous avez des demandes de modification, de suppression ou de mise à jour des détails de votre étude, veuillez contacter register@clinicaltrials.gov. Dès qu'un changement est mis en œuvre sur clinicaltrials.gov, il sera également mis à jour automatiquement sur notre site Web .

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