Denne siden ble automatisk oversatt og nøyaktigheten av oversettelsen er ikke garantert. Vennligst referer til engelsk versjon for en kildetekst.

Genetisk og fysisk studie av nerve- og muskelsykdommer i barndommen

Kliniske og molekylære manifestasjoner av nevromuskulære og nevrogenetiske lidelser i barndommen

Bakgrunn:

- Noen nerve- og muskelsykdommer som starter tidlig i livet (før 25 år), som noen former for muskeldystrofi, kan oppstå i familier. Imidlertid er de genetiske årsakene til disse lidelsene ikke kjent. Leger forstår heller ikke helt hvordan symptomene på disse lidelsene endres over tid. Forskere ønsker å lære mer om genetiske nerve- og muskelsykdommer som starter i barndommen ved å studere berørte mennesker og deres familiemedlemmer, så vel som friske frivillige.

Mål:

- For å bedre forstå nerve- og muskellidelser som starter tidlig i livet og går i familier.

Kvalifisering:

  • Personer som er minst 4 uker gamle med muskel- og nervelidelser i barndommen, inkludert de som har en senere debut av en lidelse som vanligvis har debut i barndommen.
  • Berørte og upåvirkede familiemedlemmer til individer med muskel- og nervelidelser.
  • Friske frivillige minst 4 uker gamle uten nerve- eller muskelsykdommer.

Design:

  • Deltakerne vil bli screenet med en fysisk undersøkelse og medisinsk historie. Genetisk informasjon vil bli samlet inn fra blod, spytt, kinnprøver eller hudprøver. Urinprøver kan også tas.
  • Friske frivillige og upåvirkede familiemedlemmer vil ha bildeundersøkelser av musklene. Disse studiene vil omfatte magnetisk resonanstomografi (MRI) og ultralydskanning. Resultatene vil bli sammenlignet med resultatene fra de berørte deltakerne.
  • Alle deltakere med nerve- og muskelsykdommer vil ha flere tester, inkludert følgende:
  • Bildestudier av musklene, inkludert ultralyd og MR-skanning.
  • Bildestudier av bein, som røntgen og DEXA-skanninger.
  • Hjerte- og lungefunksjonstester.
  • Synsundersøkelser.
  • Nerve- og muskeltester for elektrisk aktivitet og biopsier.
  • Video- og fotobildesamling av berørte muskler.
  • Evaluering av tale, språk og svelging.
  • Lumbalpunktur for å samle opp spinalvæske for studier.
  • Tester av bevegelse, oppmerksomhet, tenkning og koordinasjon.
  • Deltakere med nerve- og muskellidelser kommer tilbake til Klinisk senter hvert år. De vil gjenta testene og studiene ved disse besøkene.

Studieoversikt

Detaljert beskrivelse

Objektiv:

Å diagnostisere og belyse den underliggende sykdomsmekanismen hos pasienter med nevromuskulære og nevrogenetiske lidelser med medfødt eller pediatrisk debut (fase 1 av protokollen) og å studere den naturlige historien og mekanismen til sykdom i nevromuskulære og nevrogenetiske lidelser i barndommen (fase 2 av protokollen) ).

Studiepopulasjon:

Pasienter med nevromuskulære og nevrogenetiske lidelser i barndommen, deres berørte og upåvirkede familiemedlemmer og friske frivillige. Pasienter med senere debut av en lidelse som er kjent for typisk å ha debut i barndommen vil også bli inkludert.

Design:

Diagnostisk og prospektiv longitudinell naturhistoriestudie.

Utfallsmål:

Diagnostisere og karakterisere pasienter med nevromuskulære og nevrogenetiske lidelser med medfødt eller pediatrisk debut og studere den naturlige historien og den underliggende sykdomsmekanismen. I den karakteriserte pasientpopulasjonen identifisere og utvikle effektive utfallsmål for bruk i fremtidige kliniske studier, inkludert aktuelle motoriske skalaer, livskvalitetsskalaer, biomarkører fra blod og urin, avbildningsstudier og lungefunksjonstester.

Studietype

Observasjonsmessig

Registrering (Faktiske)

2586

Kontakter og plasseringer

Denne delen inneholder kontaktinformasjon for de som utfører studien, og informasjon om hvor denne studien blir utført.

Studiesteder

    • Maryland
      • Bethesda, Maryland, Forente stater, 20892
        • National Institutes of Health Clinical Center

Deltakelseskriterier

Forskere ser etter personer som passer til en bestemt beskrivelse, kalt kvalifikasjonskriterier. Noen eksempler på disse kriteriene er en persons generelle helsetilstand eller tidligere behandlinger.

Kvalifikasjonskriterier

Alder som er kvalifisert for studier

  • Barn
  • Voksen
  • Eldre voksen

Tar imot friske frivillige

Nei

Prøvetakingsmetode

Ikke-sannsynlighetsprøve

Studiepopulasjon

Berørte probander med følgende kategorier av arvelige nevrologiske lidelser som begynner i barndommen vil bli registrert: - perifere nevropatier; -muskulære dystrofier og myopatier; -medfødte muskeldystrofier og medfødte myopatier; -forstyrrelser i det nevromuskulære krysset; -motoriske nevronforstyrrelser; -nevromotoriske eller bevegelsesforstyrrelser; -forstyrrelser i hjernens utvikling; -nevrometabolske forstyrrelser; -lidelser som har en fenotype som tyder på nevrogenetisk eller nevromuskulær sykdom, men som ennå ikke er genetisk bekreftet. Familier av berørte probander, med kjente eller mistenkte arvelige nevrologiske lidelser i barndommen, vil bli registrert. Friske frivillige vil bli registrert for engangsbildebehandlingsprosedyrer. En enkelt pasient med sammensatte heterozygote FDX2-mutasjoner vil bli registrert under en nødsituasjon IND for bruk av Idebenone for å bremse progresjon av subakutt blindhet.

Beskrivelse

  • INKLUSJONS- OG EXKLUSJONSKRITERIER:

Probands inklusjonskriterier Fase 1:

  1. 4 uker og eldre
  2. Dokumentasjon av en personlig historie om en barndomsdebut, arvelig/familiær, nevrologisk lidelse eller senere debut av en sykdom som oftere har debut i barndommen. Akseptabel dokumentasjon inkluderer evaluering gjennom noen eller alle av følgende evalueringer gjort før påmelding.

    1. Medisinsk historie, inkludert familiehistorisk informasjon
    2. Fysisk undersøkelse
    3. Muskel-, nerve- eller hudbiopsi
    4. Magnetisk resonansavbildning (MRI)
    5. Elektromyografi (EMG)
    6. Nerveledningsstudie (NCS)
    7. Elektroencefalogram (EEG)
    8. Muskel ultralyd
    9. Genetiske, metabolske eller andre laboratorietester som økt serumkreatinkinase (CK) og unormalt serumlaktat/pyruvatforhold.

Eksklusjonskriterier for probander Fase 1:

  1. Personer som ikke kan eller ønsker å bli undersøkt
  2. Mindreårige som ikke har en forelder eller verge som kan gi informert samtykke
  3. Voksne sett utenfor stedet som ikke kan gi sitt eget samtykke

Probands inklusjonskriterier Fase 2:

  1. 4 uker og eldre
  2. Dokumentasjon av definerte nevromuskulære og nevrogenetiske lidelser i barndommen gjennom fase 1-testing.

Eksklusjonskriterier for probander Fase 2:

  1. Personer som ikke kan eller ønsker å bli undersøkt.
  2. Voksne som ikke er i stand til å gi sitt eget samtykke og som ikke tidligere har oppnevnt en person med varig fullmakt (DPA) eller som ikke er i stand til å oppnevne en DPA eller verge.
  3. Mindreårige som ikke har en forelder eller verge som kan gi informert samtykke.
  4. Voksne sett utenfor stedet som ikke kan gi sitt eget samtykke.

Upåvirkede familiemedlemmer – inkluderingskriterier:

  1. Upåvirkede familiemedlemmer må være i slekt med blod til en proband som er registrert i studien. Biologiske relasjoner kan omfatte første (foreldre eller søsken), andre (besteforeldre, tanter, onkler, halvsøsken) og tredje grads slektninger (kusiner).
  2. Alder 4 uker og eldre.

Upåvirkede familiemedlemmer – ekskluderingskriterier:

  1. Personer som ikke kan eller ønsker å bli undersøkt.
  2. Familiemedlemmer som viser symptomer på den familiære nevrogenetiske eller nevromuskulære tilstanden (disse kan være registrert som probander).
  3. Nyfødte.
  4. Voksne som ikke kan gi sitt eget samtykke.

Friske frivillige – inkluderingskriterier:

  1. Må være upåvirket av en nevrologisk tilstand.
  2. Villig og i stand til å overholde alle protokollkrav og prosedyrer, inkludert MR uten sedasjon og uten kontrast.
  3. Kunne gi informert samtykke og forelder/verge til å gi informert samtykke skriftlig underskrevet av subjektet og/eller forelder/verge.

Friske frivillige – ekskluderingskriterier:

  1. Friske frivillige som har metallgjenstander i kroppen som ikke er MR-sikre. Disse inkluderer følgende objekter: 1) pacemakere eller andre implanterte elektriske enheter; 2) hjernestimulatorer; 3) noen typer tannimplantater; 4) aneurismeklemmer (metallklemmer på veggen av en stor arterie); 5) metalliske proteser (inkludert metallstifter og stenger, hjerteklaffer og cochleaimplantater; 6) implantert leveringspumpe; 7) permanent eyeliner; eller 8) splitterfragmenter.
  2. Friske frivillige som har frykt for lukkede rom.
  3. Nyfødte.
  4. Gravid

Studieplan

Denne delen gir detaljer om studieplanen, inkludert hvordan studien er utformet og hva studien måler.

Hvordan er studiet utformet?

Designdetaljer

  • Observasjonsmodeller: Familiebasert
  • Tidsperspektiver: Potensielle

Kohorter og intervensjoner

Gruppe / Kohort
Berørte probands
Berørte probander over 4 uker og oppover med kjente eller mistenkte arvelige nevrologiske lidelser i barndommen
Friske frivillige
Friske frivillige vil bli rekruttert til bildediagnostiske prosedyrer for å etablere baseline- og aldersintervall-matchede data om den sunne, modne muskelen, ryggmargsvolumet og dynamisk pust
Enkel pasient på Idebenone
Enkeltpasient på IND utvidet tilgang til Idebenone
Upåvirkede familiemedlemmer
Familier av berørte probander med kjente eller mistenkte arvelige nevrologiske lidelser i barndommen

Hva måler studien?

Primære resultatmål

Resultatmål
Tidsramme
Diagnostisere og karakterisere pasienter med nevromuskulære og nevrogenetiske lidelser med medfødt eller pediatrisk debut og studere den naturlige historien og den underliggende sykdomsmekanismen.
Tidsramme: Pågående
Pågående
I den karakteriserte pasientpopulasjonen identifisere og utvikle effektive utfallsmål for bruk i fremtidige kliniske studier, inkludert gjeldende motoriske skalaer, livskvalitetsskalaer, biomarkører fra blod og urin, avbildningsstudier og lunge...
Tidsramme: Pågående
Pågående

Samarbeidspartnere og etterforskere

Det er her du vil finne personer og organisasjoner som er involvert i denne studien.

Etterforskere

  • Hovedetterforsker: Sandra Donkervoort, National Institute of Neurological Disorders and Stroke (NINDS)

Publikasjoner og nyttige lenker

Den som er ansvarlig for å legge inn informasjon om studien leverer frivillig disse publikasjonene. Disse kan handle om alt relatert til studiet.

Studierekorddatoer

Disse datoene sporer fremdriften for innsending av studieposter og sammendragsresultater til ClinicalTrials.gov. Studieposter og rapporterte resultater gjennomgås av National Library of Medicine (NLM) for å sikre at de oppfyller spesifikke kvalitetskontrollstandarder før de legges ut på det offentlige nettstedet.

Studer hoveddatoer

Studiestart (Faktiske)

20. mars 2012

Datoer for studieregistrering

Først innsendt

30. mars 2012

Først innsendt som oppfylte QC-kriteriene

30. mars 2012

Først lagt ut (Antatt)

2. april 2012

Oppdateringer av studieposter

Sist oppdatering lagt ut (Faktiske)

9. september 2026

Siste oppdatering sendt inn som oppfylte QC-kriteriene

5. september 2026

Sist bekreftet

4. september 2026

Mer informasjon

Denne informasjonen ble hentet direkte fra nettstedet clinicaltrials.gov uten noen endringer. Hvis du har noen forespørsler om å endre, fjerne eller oppdatere studiedetaljene dine, vennligst kontakt register@clinicaltrials.gov. Så snart en endring er implementert på clinicaltrials.gov, vil denne også bli oppdatert automatisk på nettstedet vårt. .

Abonnere