Ezt az oldalt automatikusan lefordították, és a fordítás pontossága nem garantált. Kérjük, olvassa el a angol verzió forrásszöveghez.

A gyermekkori ideg- és izomrendellenességek genetikai és fizikai vizsgálata

A gyermekkori neuromuszkuláris és neurogenetikai rendellenességek klinikai és molekuláris megnyilvánulásai

Háttér:

- Egyes ideg- és izomrendellenességek, amelyek korai életkorban (25 éves kor előtt) kezdődnek, mint például az izomdisztrófia bizonyos formái, családon belül is előfordulhatnak. E rendellenességek genetikai okai azonban nem ismertek. Ezenkívül az orvosok nem teljesen értik, hogyan változnak ezeknek a rendellenességeknek a tünetei az idő múlásával. A kutatók az érintett emberek és családtagjaik, valamint egészséges önkéntesek tanulmányozásával szeretnének többet megtudni a gyermekkorban kezdődő genetikai ideg- és izomrendellenességekről.

Célok:

- Az élet korai szakaszában kezdődő és családon belüli ideg- és izomrendellenességek jobb megértése.

Jogosultság:

  • Legalább 4 hetes egyének, akiknek gyermekkorban jelentkező izom- és idegrendszeri rendellenességei vannak, beleértve azokat is, akiknél később jelentkezik olyan rendellenesség, amely jellemzően gyermekkorban jelentkezik.
  • Az izom- és idegbetegségben szenvedő egyének érintett és nem érintett családtagjai.
  • Egészséges, legalább 4 hetes önkéntesek, akiknek nincs ideg- vagy izombetegsége.

Tervezés:

  • A résztvevőket fizikális vizsgálattal és kórtörténettel szűrik. A genetikai információkat vér-, nyál-, arctampon- vagy bőrmintákból gyűjtik össze. Vizeletmintákat is lehet venni.
  • Az egészséges önkéntesek és a nem érintett családtagok képalkotó vizsgálatokat végeznek az izmokról. Ezek a vizsgálatok mágneses rezonancia képalkotást (MRI) és ultrahangos vizsgálatokat foglalnak magukban. Az eredményeket összehasonlítják az érintett résztvevők eredményeivel.
  • Minden ideg- és izombetegségben szenvedő résztvevőnek több tesztet kell elvégeznie, beleértve a következőket:
  • Az izmok képalkotó vizsgálata, beleértve az ultrahangot és az MRI-vizsgálatokat.
  • A csontok képalkotó vizsgálatai, például röntgensugarak és DEXA-vizsgálatok.
  • Szív- és tüdőfunkciós vizsgálatok.
  • Szemvizsgálatok.
  • Ideg- és izomelektromos aktivitástesztek és biopsziák.
  • Videó és fotó képgyűjtemény az érintett izmokról.
  • A beszéd, a nyelv és a nyelés értékelése.
  • Lumbálpunkció a gerincfolyadék gyűjtésére tanulmányozás céljából.
  • Mozgás-, figyelem-, gondolkodás- és koordinációs tesztek.
  • Az ideg- és izomproblémákkal küzdő résztvevők minden évben visszatérnek a Klinikai Központba. Ezeken a látogatásokon megismétlik a teszteket és tanulmányokat.

A tanulmány áttekintése

Részletes leírás

Célkitűzés:

Az alapbetegség mechanizmusának diagnosztizálása és tisztázása veleszületett vagy gyermekkori neuromuszkuláris és neurogenetikus rendellenességekben szenvedő betegeknél (a protokoll 1. fázisa), valamint a gyermekkori neuromuszkuláris és neurogenetikai rendellenességek természetes lefolyásának és mechanizmusának tanulmányozása (a protokoll 2. fázisa). ).

Vizsgálati populáció:

Gyermekkorban kialakult neuromuszkuláris és neurogenetikai rendellenességben szenvedő betegek, érintett és nem érintett családtagjaik, valamint egészséges önkéntesek. Azok a betegek is, akiknél egy olyan rendellenesség később jelentkezik, amelyről ismert, hogy jellemzően gyermekkorban jelentkezik, szintén ide tartoznak.

Tervezés:

Diagnosztikai és prospektív longitudinális természetrajzi vizsgálat.

Eredményintézkedések:

Diagnosztizálja és jellemezze a veleszületett vagy gyermekkori neuromuszkuláris és neurogenetikai rendellenességekben szenvedő betegeket, és tanulmányozza a természetes anamnézist és az alapbetegség mechanizmusát. A jellemzett betegpopulációban azonosítsa és dolgozzon ki hatékony eredménymérőket a jövőbeli klinikai vizsgálatokhoz, beleértve az alkalmazható motoros skálákat, az életminőség skálákat, a vérből és vizeletből származó biomarkereket, a képalkotó vizsgálatokat és a tüdőfunkciós teszteket.

Tanulmány típusa

Megfigyelő

Beiratkozás (Tényleges)

2586

Kapcsolatok és helyek

Ez a rész a vizsgálatot végzők elérhetőségeit, valamint a vizsgálat lefolytatásának helyére vonatkozó információkat tartalmazza.

Tanulmányi helyek

    • Maryland
      • Bethesda, Maryland, Egyesült Államok, 20892
        • National Institutes of Health Clinical Center

Részvételi kritériumok

A kutatók olyan embereket keresnek, akik megfelelnek egy bizonyos leírásnak, az úgynevezett jogosultsági kritériumoknak. Néhány példa ezekre a kritériumokra a személy általános egészségi állapota vagy a korábbi kezelések.

Jogosultsági kritériumok

Tanulmányozható életkorok

  • Gyermek
  • Felnőtt
  • Idősebb felnőtt

Egészséges önkénteseket fogad

Nem

Mintavételi módszer

Nem valószínűségi minta

Tanulmányi populáció

A gyermekkorban kialakult öröklött neurológiai rendellenességek következő kategóriáival rendelkező érintett probandák kerülnek besorolásra: - perifériás neuropátiák; -izomdystrophiák és myopathiák; - veleszületett izomdisztrófiák és veleszületett myopathiák; -a neuromuszkuláris junctio zavarai; -motoros neuron rendellenességek; -neuromotoros vagy mozgászavarok; -az agy fejlődésének zavarai; - neurometabolikus rendellenességek; - olyan rendellenességek, amelyek fenotípusa neurogenetikus vagy neuromuszkuláris betegségre utal, de genetikailag még nem igazolták. Az érintett probandák családjait, akiknek ismert vagy gyaníthatóan gyermekkorban kezdődő öröklött neurológiai rendellenességei vannak, be kell vonni. Az egészséges önkénteseket egyszeri képalkotó eljárásokra íratják be. Egyetlen összetett heterozigóta FDX2 mutációval rendelkező beteget sürgősségi IND-vizsgálat alá vonnak be Idebenone alkalmazására a szubakut vakság progressziójának lassítására.

Leírás

  • BEVÉTELI ÉS KIZÁRÁSI KRITÉRIUMOK:

Probands felvételi kritériumok 1. fázis:

  1. 4 hetes és idősebb
  2. Gyermekkorban fellépő, örökletes/családi, neurológiai rendellenesség vagy későbbiekben fellépő, gyakrabban gyermekkorban jelentkező betegség személyes történetének dokumentálása. Az elfogadható dokumentáció magában foglalja az alábbi értékelések bármelyikén vagy mindegyikén keresztül végzett értékelést a beiratkozás előtt.

    1. Orvosi történelem, beleértve a családtörténeti információkat
    2. Fizikális vizsgálat
    3. Izom-, ideg- vagy bőrbiopszia
    4. Mágneses rezonancia képalkotás (MRI)
    5. Elektromiográfia (EMG)
    6. Idegvezetési vizsgálat (NCS)
    7. Elektroencefalogram (EEG)
    8. Izom ultrahang
    9. Genetikai, metabolikus vagy egyéb laboratóriumi vizsgálatok, például megnövekedett szérum kreatin-kináz (CK) és abnormális szérum laktát/piruvát arány.

Kizárási kritériumok az 1. fázishoz:

  1. Olyan személyek, akik nem tudnak vagy nem akarnak megvizsgálni
  2. Kiskorúak, akiknek nincs szülője vagy gyámja, aki nem tud tájékozott beleegyezést adni
  3. A helyszínen kívül látott felnőttek, akik nem tudják megadni a beleegyezésüket

Probands felvételi kritériumok 2. fázis:

  1. 4 hetes és idősebb
  2. Egy meghatározott gyermekkori neuromuszkuláris és neurogenetikai rendellenességek dokumentálása fázis 1 teszteléssel.

Kizárási kritériumok a 2. fázisú próbákhoz:

  1. Olyan személyek, akik nem tudnak vagy nem akarnak megvizsgálni.
  2. Felnőttek, akik nem tudják megadni saját hozzájárulásukat, és akik korábban nem jelöltek ki tartós meghatalmazással (DPA) rendelkező személyt, vagy akik nem tudnak adatvédelmi tisztviselőt vagy gyámot kijelölni.
  3. Kiskorúak, akiknek nincs szülője vagy gyámja, aki nem tud tájékozott beleegyezést adni.
  4. A helyszínen kívül látott felnőttek, akik nem tudják megadni a beleegyezésüket.

Nem érintett családtagok – Bevonási feltételek:

  1. A nem érintett családtagoknak vér szerinti rokonságban kell lenniük a vizsgálatba bevont probanddal. A biológiai kapcsolatok közé tartozhatnak az első (szülő vagy testvér), a második (nagyszülők, nagynénik, nagybácsik, féltestvérek) és harmadfokú rokonok (unokatestvérek).
  2. Életkor 4 hetes és idősebb.

Nem érintett családtagok – Kizárási kritériumok:

  1. Olyan személyek, akiket nem tudnak vagy nem akarnak megvizsgálni.
  2. Azok a családtagok, akiknél a családi neurogenetikus vagy neuromuszkuláris állapot tünetei vannak (ezeket probandként lehet bejegyezni).
  3. Újszülöttek.
  4. Felnőttek, akik nem tudják megadni saját hozzájárulásukat.

Egészséges önkéntesek – Bevonási kritériumok:

  1. Nem kell, hogy neurológiai állapot befolyásolja.
  2. Hajlandó és képes megfelelni az összes protokoll követelménynek és eljárásnak, beleértve az MRI-t szedáció és kontraszt nélkül.
  3. Képes tájékozott hozzájárulást adni, és a szülő(k)/törvényes gyámja az alany és/vagy szülő(k)/törvényes gyám által aláírt, tájékozott írásbeli beleegyezését adni.

Egészséges önkéntesek – Kizárási kritériumok:

  1. Egészséges önkéntesek, akiknek testükben olyan fémtárgyak vannak, amelyek nem biztonságosak az MRI-re. Ide tartoznak a következő tárgyak: 1) pacemakerek vagy egyéb beültetett elektromos eszközök; 2) agystimulátorok; 3) bizonyos típusú fogászati ​​implantátumok; 4) aneurizma klipek (fém klipek egy nagy artéria falán); 5) fém protézisek (beleértve a fém csapokat és rudakat, szívbillentyűket és cochleáris implantátumokat; 6) beültetett szállítópumpa; 7) állandó szemhéjfesték; vagy 8) repeszdarabok.
  2. Egészséges önkéntesek, akik félnek a zárt terektől.
  3. Újszülöttek.
  4. Terhes

Tanulási terv

Ez a rész a vizsgálati terv részleteit tartalmazza, beleértve a vizsgálat megtervezését és a vizsgálat mérését.

Hogyan készül a tanulmány?

Tervezési részletek

  • Megfigyelési modellek: Családi alapú
  • Időperspektívák: Leendő

Kohorszok és beavatkozások

Csoport / Kohorsz
Érintett probands
4 hetesnél idősebb érintett probandák, akiknek ismert vagy gyaníthatóan gyermekkorban kezdődő örökletes neurológiai rendellenességei vannak
Egészséges önkéntesek
Egészséges önkénteseket vesznek fel a képalkotó eljárásokhoz, hogy az egészséges, érő izomzatra, a gerincvelő térfogatára és a dinamikus légzésre vonatkozó kiindulási és életkori tartománynak megfelelő adatokat állítsanak elő.
Egyetlen páciens Idebenone-on
Egyetlen beteg IND-on kibővítette az Idebenone hozzáférését
Nem érintett családtagok
Az érintett probandák családjai, akiknek ismert vagy gyaníthatóan öröklött neurológiai rendellenességei vannak gyermekkorban

Mit mér a tanulmány?

Elsődleges eredményintézkedések

Eredménymérő
Időkeret
Diagnosztizálja és jellemezze a veleszületett vagy gyermekkori neuromuszkuláris és neurogenetikai rendellenességekben szenvedő betegeket, és tanulmányozza a természetes anamnézist és az alapbetegség mechanizmusát.
Időkeret: Folyamatban lévő
Folyamatban lévő
A jellemzett betegpopulációban azonosítsa és dolgozzon ki hatékony kimenetel méréseket a jövőbeli klinikai vizsgálatokhoz, beleértve az alkalmazható motoros skálákat, az életminőség skálákat, a vérből és vizeletből származó biomarkereket, a képalkotó vizsgálatokat és a pulmonalis...
Időkeret: Folyamatban lévő
Folyamatban lévő

Együttműködők és nyomozók

Itt találhatja meg a tanulmányban érintett személyeket és szervezeteket.

Nyomozók

  • Kutatásvezető: Sandra Donkervoort, National Institute of Neurological Disorders and Stroke (NINDS)

Publikációk és hasznos linkek

A vizsgálattal kapcsolatos információk beviteléért felelős személy önkéntesen bocsátja rendelkezésre ezeket a kiadványokat. Ezek bármiről szólhatnak, ami a tanulmányhoz kapcsolódik.

Tanulmányi rekorddátumok

Ezek a dátumok nyomon követik a ClinicalTrials.gov webhelyre benyújtott vizsgálati rekordok és összefoglaló eredmények benyújtásának folyamatát. A vizsgálati feljegyzéseket és a jelentett eredményeket a Nemzeti Orvostudományi Könyvtár (NLM) felülvizsgálja, hogy megbizonyosodjon arról, hogy megfelelnek-e az adott minőség-ellenőrzési szabványoknak, mielőtt közzéteszik őket a nyilvános weboldalon.

Tanulmány főbb dátumok

Tanulmány kezdete (Tényleges)

2012. március 20.

Tanulmányi regisztráció dátumai

Először benyújtva

2012. március 30.

Először nyújtották be, amely megfelel a minőségbiztosítási kritériumoknak

2012. március 30.

Első közzététel (Becsült)

2012. április 2.

Tanulmányi rekordok frissítései

Utolsó frissítés közzétéve (Tényleges)

2026. szeptember 9.

Az utolsó frissítés elküldve, amely megfelel a minőségbiztosítási kritériumoknak

2026. szeptember 5.

Utolsó ellenőrzés

2026. szeptember 4.

Több információ

Ezt az információt közvetlenül a clinicaltrials.gov webhelyről szereztük be, változtatás nélkül. Ha bármilyen kérése van vizsgálati adatainak módosítására, eltávolítására vagy frissítésére, kérjük, írjon a következő címre: register@clinicaltrials.gov. Amint a változás bevezetésre kerül a clinicaltrials.gov oldalon, ez a webhelyünkön is automatikusan frissül. .

Iratkozz fel